史玉泉 龚宝琪
病例报告
英夫利西单抗治疗肠白塞病一例报告
史玉泉 龚宝琪
贝赫切特综合征;胃肠疾病;抗体,单克隆;病例报告;英夫利西单;肠白塞病
患者 男,18岁。主因反复口腔、阴部溃疡伴腹痛1年,加重2 d,于2012年10月12日入院。患者于入院前1年开始出现复发性口腔溃疡,痛性,偶有阴囊部溃疡,随后出现腹痛,右上腹明显,较为剧烈,伴腹胀,稀便,间断发热,体温最高38℃,无恶心、呕吐,无黏液脓血便,曾出现下肢痛性红斑。先后就诊于多家医院查:血常规白细胞(WBC)13.6×109/L,中性粒细胞0.775,血红蛋白(HGB)112 g/L,血小板(PLT)293×109/L;抗核抗体及抗中性粒细胞胞浆抗体均阴性;肿瘤标志物正常;B超示升结肠肠壁增厚(考虑炎性病变);CT示升结肠壁增厚,周围脂肪密度增高,并多发淋巴结肿大;立位腹平片示肠梗阻;结肠镜示升结肠巨大溃疡,病理黏膜组织活检为坏死渗出,肉芽组织符合溃疡,可见小血管炎改变。予醋酸泼尼松50 mg,每日1次,沙利度胺50 mg,每晚1次治疗,3周后复查肠镜见溃疡明显缩小。醋酸泼尼松逐渐减量至10 mg,每日1次后,患者再次出现腹痛,入住我院。既往体健。入院查体:体温36.5℃,心率72次/min,呼吸16次/ min,血压120/70 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa),发育正常,浅表淋巴结未触及肿大,双肺呼吸音清,未闻及干、湿啰音,心律齐,腹软,右上腹压痛,无反跳痛,未触及包块,肝脾肋下未触及,无移动性浊音,肠鸣音2次/min。完善检查:血常规WBC12.68×109/L,HGB129 g/L,PLT310×109/L;肝肾功能未见异常;红细胞沉降率27 mm/1h;C反应蛋白86.6 mg/L,类风湿因子<20 IU/mL;结核菌素试验阴性;血培养无细菌生长。腹部增强CT示回盲部及升结肠近段肠壁增厚,肠腔狭窄,伴肠周渗出及邻近肠系膜多发增大淋巴结。结肠镜示升结肠黏膜充血、水肿、出血、溃疡,覆白苔,肠管变细;横结肠、降结肠、乙状结肠及直肠黏膜片状充血水肿。诊断:白塞病,肠道损害。继续应用醋酸泼尼松10 mg,每日1次,加用英夫利西单抗300 mg(5 mg/kg),每月1次,患者腹痛症状消失,2次后复查肠镜见结肠溃疡明显好转,此后门诊继续应用英夫利西单抗3次,患者病情平稳,醋酸泼尼松减量至5 mg,每日1次。
白塞病(Behcet’s disease,BD)是一种全身性、慢性、血管炎症性疾病。以口腔和(或)生殖器溃疡,皮肤病变及眼部损害最为常见,也可累及血管、神经系统、消化道、关节、肺、肾、附睾等器官。BD治疗以激素及慢作用药为主,近年生物制剂治疗本病报道增多。BD病因至今不明,目前认为与感染、遗传、自身免疫反应及环境因素等有关。活动期的BD患者外周血中肿瘤坏死因子及可溶性肿瘤坏死因子受体增高。肠白塞病患者临床表现以腹痛、腹泻、便血或黑便等为主,消化道出血、肠穿孔是较常见的并发症,内镜表现以回盲部溃疡多见[1]。肿瘤坏死因子抑制剂最早应用于类风湿关节炎、银屑病关节炎、Crohn病等,逐渐扩展至有严重并发症的BD患者。Sfikakis等[2]分析认为,肿瘤坏死因子抑制剂确实可以缓解BD患者的病情,尤其是用常规方法难以治疗的患者,这些患者90%应用英夫利西单抗。Yuriko等[3]报道单一应用英夫利西单抗治疗肠白塞病,C反应蛋白降至正常,消化道溃疡完全愈合。
肿瘤坏死因子抑制剂多用于治疗白塞眼病,治疗肠道病变报道少见。本例患者复发性口腔、阴部溃疡,下肢结节红斑,符合国际白塞病研究组诊断标准[4],合并消化道巨大溃疡,激素及沙利度胺治疗后病情反复,经英夫利西单抗治疗后取得满意疗效,避免了手术风险。
[1]张定国,林湫泠,王立生,等.成人肠白塞病临床特征和内镜特点分析[J].中国全科医学,2013,16(2C):660-662.
[2]Sfikakis PP,Markomichelakis N,Alpsoy E,et al.Anti-TNF therapy in the management of Behcet’s disease-review and basis for recommendations[J].Rheumatology,2007,46(5):736-741.
[3]Yuriko M,Tadakazu H,Katsuyoshi M,et al.A case of intestinal Behcet's disease treated with infliximab monotherapy who successfully maintained clinical remission and complete mucosal healing for six years[J].Intern Med,2012,51(16):2125-2129.
[4]Criteria for diagnosis of Behçet’s disease.International Study Group for Behçet’s Disease[J].Lancet,1990,335(8697):1078-1080.
(2013-05-24收稿 2013-09-30修回)
(本文编辑 魏杰)
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10.3969/j.issn.0253-9896.2014.04.033
天津市第一中心医院风湿免疫科(邮编300192)