刘萍, 及翔, 王林平, 黄富表
1.首都医科大学康复医学院,北京市 100068;2.中国康复研究中心北京博爱医院,北京市 100068
孤独症谱系障碍(autism spectrum disorder, ASD)是广泛性神经发育障碍,主要特征为社交障碍、行为刻板、兴趣狭窄、语言和非语言交流障碍[1],早期社会交往障碍是最主要的核心症状[2]。ASD 在美国的发生率为2.76%[3]。我国儿童ASD 患病率约为1%[4]。目前常用于ASD儿童社会交往功能的康复方法为应用行为分析法、结构化教育、地板时光和作业治疗等[5-6],对儿童行为、认知、情绪和社会交往能力有一定作用[7-9],但需要较长的社会心理适应和行为训练过程。
Sheilia Frick 基于声音和Ayres 感觉统合理论,创立了治疗性聆听(therapeutic listening, TL)[10],利用特制的音乐专辑,刺激前庭和网状边缘系统,影响大脑皮质,促进神经系统各层次的组织协调[11]。TL能改善ASD 儿童的注意、社会交往、刻板行为和语言发育等[12]。
作业治疗是通过游戏和有目的的作业活动训练ASD 儿童的精细动作、日常生活技能和社会交往技能的重要方法,但需要儿童能集中注意力,有良好的情绪控制和执行能力完成目标性任务。TL 可以促进这些能力的出现。TL 与作业治疗或其他治疗方法联合,可取得更佳的治疗效果[12-13]。
目前国外对TL 的研究设计多是纵向研究和个案分析,样本量较小。本研究采用随机对照试验,观察TL 联合常规作业治疗对ASD 儿童社会交往功能的效果。
选取2022 年1 月至2023 年1 月在北京博爱医院住院和门诊ASD 儿童40 例,符合《精神障碍诊断与统计手册第5版》ASD的诊断标准[14]。
采用儿童孤独症评定量表(Childhood Autism Rating Scale, CARS)评估疾病严重程度,30~37 分为轻中度,> 37~60 分且至少有5 项评分> 3 分为重度。总分60分。
纳入标准:①年龄2~6岁;②能够耐受TL高功能耳机30 min;③家长配合,能够保证治疗时间和治疗的持续性;④自愿签署知情同意书。
排除标准:①并发其他疾病,正在服用药物;②拒绝佩戴耳机;③有听力性癫痫。
剔除与脱落标准:①在试验过程中突发疾病,不能持续治疗;②在试验2 周内3 次以上无原因未进行治疗;③试验过程中拒绝佩戴耳机3次。
采用随机数字表法将儿童分为A 组和B 组,每组20 例。两组基线资料无显著性差异(P> 0.05)。见表1。
表1 两组基线资料比较Table 1 Comparison of baseline data between two groups
本研究经中国康复研究中心医学伦理委员会审核批准(No.2018-102-1),所有受试者均签署知情同意书。
两组均进行基础康复治疗,包括语言治疗、特殊教育和运动疗法等。A 组接受常规作业治疗,包括社会交往训练、视觉-运动整合训练、日常生活技能和规则意识建立训练等。遵循发育原则和游戏原则,给儿童进行个性化治疗。B 组在接受作业治疗的同时,佩戴高功能耳机进行TL 训练,观察儿童听后的反应选择相应的治疗专辑。治疗专辑2周更换1次。
两组均每次30 min,每天1 次,每周5 d,共8周。
1.2.1社会交往训练
抛接球:两名年龄和功能相仿的儿童面对面坐在相距2 m 的椅子上,一人举起软球抛给对面的伙伴,如果接到球,两人从椅子上站起来拥抱对方,并把治疗师给的贴画贴在对方的胸前。
吹泡泡:由一名儿童面对另一名小伙伴吹泡泡,令对面的儿童去抓泡泡,治疗师记录抓住的泡泡数;然后互换角色;抓的多者获胜,输的儿童给其发奖品并表演治疗师指定的小节目。
1.2.2 视觉-运动整合训练
模仿搭建小火车、小城堡等。根据儿童年龄和认知水平,治疗师让儿童模仿不同难度的构建类游戏,如治疗师用5块积木搭一个小火车,让儿童模仿。
1.2.3 日常生活技能及规则意识建立训练
包括垃圾分类规则、游戏规则和交通规则等。以垃圾分类规则为例,治疗师准备4 种垃圾桶模具和常见日常生活垃圾图片,令儿童说出或指出图片垃圾的名字,并放到相应的垃圾桶内。治疗师给予口头或示范帮助。
1.2.4 TL训练
采用TL 调制音乐治疗模块,通过交替的高通、低通滤过器处理音乐,制作的音乐治疗专辑以高低频不同间隔通过,导致音乐声音中断,练习和重新训练中耳的两块肌肉[15],促进肌肉协调收缩和舒张,以更好地定位和关注声音,改善与环境的互动[16];增加儿童对某些声音的耐受性,同时刺激前庭和边缘系统,提高整体感觉功能的调节和社会交往能力。
调制音乐治疗模块分为参与音乐、互动音乐和区别音乐3 个维度,每个维度有多首音乐专辑[17],治疗目的各有不同。治疗专辑一般先从参与音乐维度开始,进行感觉和空间调控,使儿童能够安静下来,控制好情绪,能注意到治疗师,关注治疗师的声音和周围环境,进入作业活动任务;然后移到互动音乐维度,激活儿童的核心肌群和运动姿势,促进儿童运动的多样化和社会互动能力;最后移到区别音乐维度,给儿童提供完成目标性任务所需的专注力和认知能力。
Frick等[18]认为,如存在严重感官防御或重度监管问题,如缺乏眼神交流、过度挑战家长的行为等,应从参与音乐维度开始,待孩子情绪好转后再进入到互动音乐维度,情绪难以控制时可回到参与音乐维度;轻中度感觉防御和调节问题,如挑食、触觉敏感等,应从参与音乐维度选一首治疗专辑,即可进入互动音乐维度,待感觉调节和核心问题改善后再进入区别音乐维度;已被解决的轻微感觉防御和/或调节问题,如容易疲劳、运动能力差等,应从参与音乐维度开始,很快进入互动音乐维度,当核心被激活后进入到区别音乐维度。
本研究由取得TL 证书的资深作业治疗师,根据儿童存在的感觉处理和社会交往等方面的问题综合考虑,选择相应维度中个性化治疗专辑,每个儿童都不尽相同。所使用的治疗专辑见表2。每首音乐专辑约30 min。治疗过程中避免看电子产品。
表2 采用的音乐专辑Table 2 The music albums adopted
评定由工作经验30年的同一作业治疗师在固定评价场所完成。治疗开始前1 周内完成所有评价,治疗8周结束后,再进行相同的评价。
1.3.1 残疾儿童功能评定量表(Pediatric Evaluation of Disability Inventory, PEDI)
PEDI 为家长问卷,治疗师以访谈方式进行评分,主要评估PEDI 社会交往功能分测验。量表总分100分,评分越高,功能越好。
1.3.2 CARS
包括15 个领域,总分60 分,评分≥ 30 分诊断为ASD。评分越高,症状越严重。
1.3.3 孤独症行为量表(Autism Behavior Checklist,ABC)
从感觉、行为、情绪、语言和生活自理5 个方面评估患者的负面、刻板行为。评分≥ 62 分可诊断为ASD。评分越高,症状越严重。
1.3.4 Peabody 运 动 发 育 量 表 第2 版(Peabody Developmental Motor Scales 2, PDMS-2)
由6 个亚测验组成,本研究仅采用精细运动量表中视觉-运动整合分测试,测量手的使用、手眼协调和手指灵活性。采用原始分,评分越高,功能越好。
1.3.5 加拿大作业活动行为评估(Canadian Occupational Performance Measure, COPM)
主要测量功能技能质量。采用孤独症儿童基本活动范畴项目进行评定,寻找儿童和家长亟需解决的治疗目标(一般为5 个),评价治疗目标完成表现的满意度。让家长用1~10进行评分,最差1分,最好10分。
以上量表都具有很好的信度和效度,在以往ASD文献中被经常使用[19-21]。
采用SPSS 25.0 进行统计学分析。计数资料以频数表示,采用χ²检验。计量资料服从正态分布,以(±s)表示,组内比较采用配对样本t检验,组间比较采用独立样本t检验。显著性水平α1= 0.05,非常显著性水平α2= 0.01。
所有儿童均完成治疗和评价。无不良反应。
治疗前,两组各项评分均无显著性差异(P>0.05);治疗后,两组各项评分均明显改善(P< 0.01);除ABC 评分外,B 组各项评分均优于A 组(P< 0.05)。见表3~表7。
表3 两组治疗前后PEDI评分比较Table 3 Comparison of PEDI score between two groups pre and post treatment
表4 两组治疗前后CARS评分比较Table 4 Comparison of CARS score between two groups pre and post treatment
表5 两组治疗前后ABC评分比较Table 5 Comparison of ABC score between two groups pre and post treatment
表6 两组治疗前后PDMS-2评分比较Table 6 Comparison of PDMS-2 score between two groups pre and post treatment
表7 两组治疗前后COPM评分比较Table 7 Comparison of COPM score between two groups pre and post treatment
本研究显示,TL 联合常规作业治疗能改善ASD儿童的模仿、情感表达、听觉高反应性和语言/非语言交流、视觉-运动统合能力,有效提高ASD 儿童的社会交往功能。
ASD 儿童最核心的障碍是社会交往功能障碍,一般表现为缺乏与他人交流的能力或技巧[22],与父母之间缺乏安全依恋关系[23-24]等,且常伴有尖叫、自伤等情绪障碍[25]。ASD 儿童社会交往障碍是早期社会动机不足导致的结果[26]。由于社会动机发育异常,难以获得加工社会性刺激和参与社会活动的奖赏体验,使得动机不足,损伤社会性注意,影响负责社会性刺激加工的脑区发育[27-28],最终导致社会交往缺陷。这些脑区与边缘系统和前额区联系紧密,负责激活奖赏系统[29-30],并调节情绪反应[31]。
TL 可刺激前庭和大脑边缘系统,提高ASD 儿童的社会交往能力、日常生活技能和听觉反应能力,使儿童之间语言互动增多,小组活动参与度增加,社会交往更积极[15]。本研究显示,治疗后儿童眼神交往增多,上课时能看着治疗师打招呼,会主动拥抱同龄儿童,交往性微笑增多,叫名字反应更灵敏,主动语言交流增多,与父母、老师和小朋友的互动较前明显增强。B组治疗效果更好。与以往研究相同[32]。
Slevin 等[33]的研究显示,TL 能改善儿童感觉处理障碍,提高情绪控制,增强注意力和专注力。本研究显示,B 组在进行有目的的作业活动中,情绪控制和负面行为改善,对环境的适应性提高,哭闹现象很快被安抚或兴奋性降低,治疗中突然站起和推开治疗桌现象减少,能够安静下来,模仿性学习和完成治疗目标注意力明显延长,执行功能有所改善,表现出对治疗师更好的依从性,治疗师更容易与儿童沟通交流。
在听觉方面,ASD 儿童可能存在脑干功能异常。听觉高反应性在ASD 儿童中比较常见[34], 27.30%的ASD 儿童并发听觉高反应性[35]。本研究中,A 组3例、B 组5 例儿童并发听觉高反应性。听觉高反应性是指生活中一些可以被人们忍受的声音却变得不能接受,且出现对社会交往活动的恐惧和回避的负面反应。Hughes[36]发现,TL 能降低ASD 儿童听觉高反应性,增加对特殊声音的耐受性。Ben-Haim 等[16]发现,TL的调制音乐专辑能训练中耳两块肌肉,使ASD儿童更专注于声音,减轻内耳压力,儿童与环境的互动更积极。
ASD 儿童大多有感觉运动障碍,影响儿童的精细运动和社会交往[37]。TL 能刺激皮质下感觉运动中枢[13],提高ASD 儿童视觉-运动统合能力;改善视空间能力和视觉运动技能[17];可以让儿童更专注于知觉-运动活动[15]。本研究中PDMS-2 视觉-运动整合子测试结果显示,B 组在构建类玩具、书写、使用剪刀方面优于A 组,B 组更易快速进入到目标性作业治疗中,注意力更易集中且持续时间更长。
本研究显示,治疗后,ABC 刻板行为改善不明显,有些负面行为只是减轻,没有消失,且作业治疗通过游戏和感觉统合策略的作业活动,对ASD儿童情绪管控和负面行为也有一定作用,ABC治疗后评分两组无显著性差异。
以往研究表明,TL 与其他治疗方法结合时,可以对患者的功能产生显著影响[15,38-40]。本研究显示,TL 与常规作业治疗融合,补充了听觉感觉统合治疗方法,多感官刺激能更好处理ASD儿童在目标性作业治疗活动中的负面情绪、听觉高反应、感觉处理问题、语言理解和执行能力,为作业治疗活动提供专注力和注意的持久性,从而促进社会交往功能。
本研究缺乏对后期疗效的持续性跟踪。未来可追踪观察治疗效果的持久性以及后期影响。
TL 可提高ASD 儿童作业活动时的专注力,改善语言和非语言表达能力,减轻听觉高反应性和负面情绪等,能进一步提高儿童的社会交往功能,可以融入到常规作业治疗中。
利益冲突声明:所有作者声明不存在利益冲突。