微袋形术治疗口内型舌下腺囊肿

张旭辉，林文清，邓曲，徐秋生，王怡娟

厦门医学院附属口腔医院口腔颌面外科，厦门市口腔疾病诊疗重点实验室，厦门 361000

舌下腺囊肿是一种少见的、良性、先天或后天发生的唾液腺囊肿，发病率为0.02%[1]。根据发病部位不同，分为口内型、口外型（潜突型）及混合型（哑铃型）。其中口内型最为常见，约占舌下腺囊肿的70%[2]，其形成原因主要与舌下腺腺体或导管损伤破裂有关，主要表现为口底黏膜淡蓝色或透明状的囊性肿物。当病变位于舌下腺腺体深部或者向下突破下颌舌骨肌时，表面黏膜完整，膨隆不明显，容易误诊。作为一种外渗型黏液囊肿，既往研究显示98.9%[3]的舌下腺囊肿无上皮衬里，而是被肉芽和纤维结缔组织包裹形成假性囊肿。

舌下腺囊肿的外科治疗长期以根治性的舌下腺切除术为主，但术后可能出现诸如颌下腺导管损伤、舌神经损伤及口底血肿等并发症[4]。且舌下腺切除术大部分需要在全身麻醉下进行，增加了麻醉风险和患者的经济负担。近些年来，微创手术不断应用于临床，为年轻患者寻求创伤更小、疗效显著的治疗方法。本研究对我院收治的46 例口内型舌下腺囊肿进行缝线微袋形术，分析其临床特点和治疗效果。

1 对象与方法

1.1 研究对象 本研究获得了厦门医学院附属口腔医院伦理委员会的批准（HS20200923001），在中国临床试验注册中心注册（ChiCTR2000031026），手术均由同一位医师操作。纳入标准：①临床诊断符合口内型舌下腺囊肿，单侧发病；②能配合完成表面或局部麻醉手术的患者。排除标准：①诊断为哑铃型或口外型舌下腺囊肿；②病变同时累及双侧舌下腺者；③患儿年龄小、或有精神疾病无法配合完成表面或局部麻醉下操作者；④合并有活动性胃肠道、肾脏、肝脏疾病或凝血功能障碍、心力衰竭等严重全身系统性疾病者；⑤妊娠期、哺乳期妇女或过敏体质者。自2019 年4 月至2022 年11 月共45 个患者、46 例口内型舌下腺囊肿纳入研究，其中一位患者先后发生两侧舌下腺囊肿，但不属于双侧同时发病。所有患者均穿刺有蛋清样液体，患者或监护人愿意接受缝线微袋形术治疗。

1.2 手术方法 所有微袋形术均在表面麻醉（2%盐酸利多卡因注射液）下进行，具体操作方法如下[5]：使用3-0 圆针丝线，水平方向贯穿囊腔间断缝合，进针点和出针点距离囊肿边缘约2～3 mm，针距约4～5 mm。将缝线轻轻打结，不能过紧否则容易撕裂囊壁导致缝线过早脱落，对囊壁无明显压力即可。术后使用替硝唑含漱液（浙江杭康药业有限公司，中国）含漱5 d，预防术后感染，2 周后复诊拆除缝线。

1.3 观察指标 记录患者资料如性别、年龄、发病部位、囊肿最大径、囊壁厚度（薄：囊肿膨隆明显，可呈淡蓝色或半透明状；厚：囊肿膨隆不明显，表面黏膜无明显颜色变化）、随访时间、治疗效果、并发症、二次及以上缝线微袋形术治疗情况。

1.4 随访及疗效评估 术后2 周复诊拆线，并定期随访。将治疗效果分为治愈：囊肿完全消失，口底黏膜正常，舌体活动自如无麻木，随访至少6 个月以上无复发；无效：随访至少6 个月以上，囊肿仍未消失，或短暂消失后反复出现。

1.5 统计学方法 本研究为描述性研究，计量资料用例（%）表示。

2 结果

经过6～48 个月的随访，最终有44 个患者、45 例舌下腺囊肿完成随访，并进入统计分析。44 个患者中男性14 个，女性30 个。年龄范围4～57 岁，平均发病年龄23.9 岁。囊肿位于左侧舌下腺的有21 例，占比46.7%，位于右侧的有24 例，占比53.3%。囊肿发生于颌下腺导管口附近的有11 例，占比24.4%，其余均位于舌下腺体部。

经统计，缝线微袋形术治疗口内型舌下腺囊肿45 例，最大直径0.5～6 cm，平均2.04 cm，35 例治愈，治愈率77.8%。其中11 例经历2～3 次的重复微袋形术，多次治疗率为31.4%。复发10 例，平均最大径3.08 cm。此外按囊肿厚薄区分，薄囊壁型舌下腺囊肿18 例，占比40%，17 例治愈（见图1），治愈率94.4%。厚囊壁型舌下腺囊肿27 例，占比60%，18 例治愈，治愈率66.7%。位于颌下腺导管口附近的舌下腺囊肿有11 例，全部治愈，治愈率100%，其平均最大径1.09 cm。并发症一共3 例（疼痛2 例，感染1 例），发生率6.7%，且均发生在厚囊壁型中。

图1 7岁男孩薄囊壁型右侧舌下腺囊肿

3 讨论

舌下腺囊肿好发于儿童及青少年，口内型舌下腺囊肿的术前诊断主要依赖于临床表现和穿刺液性质，而超声和CT、MRI 对于口外型和混合型舌下腺囊肿的诊断和鉴别诊断具有重要意义。舌下腺腺体受损的原因包括慢性炎症和局部刺激如高温、吸烟、粗糙的食物对口底黏膜的刺激等，导致舌下腺小导管纤维化，进而发生狭窄阻塞，最终导管破裂发生“唾液外渗”，形成囊肿。

多个研究资料显示舌下腺囊肿女性发病率比男性高，赵怡芳等[2]分析的580 例舌下腺囊肿中女性发病率为56.47%，孙吏聪等[6]分析的120 例舌下腺囊肿中女性发病率为61.7%。本研究中女性占比更高达68.2%，具体原因还有待进一步研究。舌下腺有两种导管系统，Rivinus和Bartholin导管，Rivinus导管细小，大部分直接开口到口底黏膜，容易损伤、缩窄、阻塞引起唾液外渗，容易在黏膜下或腺体内形成囊肿。口内型舌下腺囊肿的手术治疗有多种形式，包括袋形术、囊肿切除术、舌下腺切除术以及舌下腺和囊肿联合切除术等，其中舌下腺切除术是成功率最高的术式，既往研究提示治愈率高达99%左右[2，7]。舌下腺或囊肿切除术，因其术野较小，局部解剖结构复杂，可能发生舌神经损伤或下颌下腺导管损伤等并发症。Patel 等[8]通过Meta 分析发现，146 例舌下腺及囊肿切除术后，舌麻木发生率4.8%、颌下腺导管损伤发生率0.7%。因此，有必要进一步探索减少舌下腺囊肿手术治疗并发症的方法。

缝线微袋形术是众多微袋形术中的一种，没有切口，仅通过缝线持续引流达到治疗效果[9]。Sandrini FA 等认为其原理是缝线贯穿病变后，在缝线周围的黏膜逐渐上皮化、形成窦道，达到治愈效果，其治愈率从67%到85%不等[10-11]。但并没有病理学证据证明上皮化的窦道形成。研究认为，窦道引流只是暂时的，囊液持续被舌体挤压排出，囊液不易蓄积，囊腔的纤维性囊壁上下层接触，在一定时间和缝线刺激下肉芽组织加速形成，最终纤维化封闭破裂的舌下腺小导管。

本研究发现薄囊壁型的治愈率高达94.4%，可能是因为囊壁薄，缝线引流效果好，即使2 周拆线后仍在相当一段时间可观察到排液口，纤维囊壁接触时间长容易形成纤维增生，从而瘢痕化。临床上也观察到囊肿小、囊壁薄、有消长史的舌下腺囊肿，未治疗而自愈的情况。而厚囊壁型囊肿治愈率只有66.7%，可能是缝线周围囊壁厚，囊液引流不畅，纤维囊壁之间接触时间短，无法形成稳定的瘢痕愈合。本研究中并发症2 例为术后疼痛，经拆除缝线后疼痛消失，但拆线过早治疗失败。1 例术后感染，给予切开引流后治愈。分析原因均与引流不畅有关，可能需要做附加切口或采用其他方法建立高效的引流通道。如Wang 等[12]采用双切口手术，Aluko-Olokun B 等[13]采用缝线加切开的方法，都是通过增加引流口的大小，从而有效延长引流通道存在的时间。

本研究发现颌下腺导管口附近的11 例舌下腺囊肿平均最大1.09 cm，小于舌下腺体部的平均最大径2.34 cm，且治愈率达100%。本研究认为这类囊肿患病部位相对较浅，与术后受舌运动影响囊液容易溢出、不易蓄积有关。

Sandrini FA 等[10]认为提高缝线微袋形术成功率的关键是：①尽可能多的缝线；②缩短进针和出针的距离；③缝线维持至少30 d。这些都是增加引流时间使纤维囊壁之间纤维化，瘢痕化更彻底。但研究发现，对于厚囊壁型，缝线放置时间长会增加疼痛、感染的风险，而薄囊壁型缝线又容易过早脱落。高效的引流和足够的引流时间是微袋形术治疗成功的关键。本研究中治愈的患者中31.4%经历2～3 次缝线微袋形术，也观察到一些患者术后短暂复发几次后治愈，可能与引流不畅有关。

综上所述，研究认为口内型、薄囊壁、直径较小的舌下腺囊肿，有消长史的可以先观察3 个月，如不能自愈，再考虑微袋形术治疗。缝线微袋形术具有微创、操作简单、表面麻醉下即可进行、并发症少、保留了舌下腺分泌功能等优点，推荐作为口内型舌下腺囊肿的保守治疗方法，但对于厚囊壁型需注意引流不畅带来的疼痛和感染风险，增加缝线数量或者增加辅助切口等方式可以提高治愈率。