足底肌内血管瘤手术治疗1例

李刚刚，王 清，于福田，董锦忠

1 青海省第五人民医院胸外与血管科，青海 西宁 810007

2 青海大学医学院公共卫生系，青海 西宁 810001

肌内血管瘤（intramuscular hemangioma，IMH）常发生于骨骼肌，是主要由血管内皮细胞或血管畸形增生引起的良性肿瘤。IMH是深部血管瘤的常见形式，常被脂肪以及纤维浸润，在血管瘤中较少见，仅占0.8%[1]，发病部位以四肢为主，下肢是最常见的受累部位，尤其是大腿，而足底IMH较为罕见[2]。本文报道了1例足底IMH 患者的临床表现、发病部位、影像学特征，同时回顾性分析了相关文献，旨在提高对该疾病的认识。

1 病历资料

患者女性，52岁，发现右侧足底肿物1年，增大伴疼痛6个月。入院前1年发现右侧足弓内踝侧一蚕豆大小肿物，突出皮肤，局部无疼痛，肿物逐渐增大伴针刺样疼痛不适，夜间为主，常因疼痛致醒，自行按揉肿物数分钟疼痛可缓解，活动时无明显疼痛不适，2周前自觉疼痛次数及程度明显增加，疼痛时向小腿放射，于外院行彩色多普勒超声检查考虑为血管瘤，建议行手术治疗。既往史：1996年诊断为子宫内膜癌，阴式子宫切除术史，无特殊个人史及家族史。查体：右足弓底部可见一个约20 mm×30 mm肿物，局部皮肤透亮，可见血管影，边界清楚，表面张力高，质韧，无血管波动感，压痛阳性（图1）。2021年3月1日彩色多普勒超声示右侧足底皮下脂肪层可探及大小约24 mm× 7 mm×31 mm的稍低回声，边界清，右侧足底稍低回声区伴点状钙化灶，性质待定。磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）示右足底皮下脂肪层内见丘状长T1短T2信号，压脂序列呈稍高信号，大小约28 mm×9 mm×27 mm，右足底部脂肪层占位，考虑良性病变、血管瘤（图2）。完善检查，讨论后制定手术方案，采用硬膜外麻醉，术中驱血带加压后，止血带于右下肢大腿上1/3处加压止血，压力设定为40 kPa，于肿物表面做1个横向切口，可见肿物位于皮下，完整剥离肿物，止血，并缝合（图3）。术中肉眼观察肿物呈暗紫色，血管明显扩张，迂曲，呈葡萄分叶状，血管之间有腔隙形成，与周围组织粘连，外有假包膜，切面灰粉暗红（图4）。病理检查结果确诊为血管瘤（图5）。术后随访1.5年，术区局部未见复发（图6），长时间活动后局部疼痛，休息可缓解，生活无影响。

图1 术前右足底皮肤肿物

图2 术前MRI检查情况

图3 术中肿物切除后创面

图5 术后组织病理学检查（HE染色，4×40）

图6 术后随访情况

2 讨论

血管瘤是最常见的先天性血管畸形之一，以儿童较为多见，可发生于人体各个部位，以皮肤、皮下组织最为多见[3]，但很少累及足部。Kirby等[4]回顾性分析了83例足部软组织肿瘤和肿瘤样病变患者的病历资料，仅发现1例血管瘤，且研究发现血管瘤可能与静脉结石有关。IMH是一种常累及咬肌的良性错构瘤性血管肿瘤，位于咬肌深部，由于其位置和邻近解剖结构，常被误诊为肌肉肥大、肌肉肿瘤、腮腺肿瘤、纤维瘤、深部脂肪瘤和先天性囊肿[5-7]，其发病率在血管瘤中不足1%。IMH的病因目前暂无定论，既往研究显示可能与外伤、先天遗传因素以及激素失调等有关。Wolf 等[8]推测激素可能与IMH的生长速度增快相关，但此观点尚未得到充分证实。本研究患者否认外伤史，研究[9]显示，部分女性长期穿高跟鞋导致足部受力不均等均会对足部产生刺激作用。Allen 和Enzinger[10]根据血管腔和内皮壁将IMH分为小血管型、大血管型和混合型。本研究患者判断为小血管型，IMH临床表现与其他软组织肿块相似，通常可见可触及的肿块，临床症状可有可无，常见的临床症状包括肿块大小进行性增加、持续性疼痛、功能性残疾、肿胀、局部皮温升高以及色素沉积等，情况严重时也可引起急性骨筋膜室综合征[2]。

治疗方法的选择取决于肿瘤的形态、解剖、生长速度、浸润深度、患者年龄及其对美容和功能的需求等，包括手术治疗、硬化剂注射治疗、冷冻治疗、激光治疗、放射治疗、栓塞治疗[11]等，其中，手术切除是主要的治疗方法，其方便进行病理评估，以便明确诊断。完全手术切除周围正常肌肉边缘治疗效果较好[12]，广泛切除术仍然是IMH首选的治疗方法[13-15]。研究显示，广泛切除术后的IMH复发率为9%~28%[16]。

IMH的鉴别诊断：（1）上皮样血管内皮瘤，影像学检查示不同程度的外周硬化，偶有蜂窝状外观，存在于黏液透明背景中的上皮样细胞片状或索状物，表现出轻度至中度细胞学异型性和罕见的有丝分裂[17]。（2）Dabska肿瘤，多灶性，可形成特征性的腔内状突起，可能存在肾小球样结构，有丝分裂少见，不存在坏死[18]。（3）血管瘤，常发生于皮肤及皮下浅表位置、肝脏、脾脏，血供丰富，边界不清。（4）血管平滑肌瘤，发生于血管平滑肌组织，好发于四肢的皮下组织，尤其是下肢其足部和小腿部位，呈阵发性疼痛或压痛[19]。

综上所述，IMH可通过彩色多普勒超声、MRI等检查进行辅助诊断，病理组织学检查是其诊断金标准，广泛性切除术治疗效果较好。