姚晓伟 赵桂松 张宏媛 贾晨光
目前,我国结核病疫情仍然严重,脊柱结核是最常见的骨关节结核,约占骨结核的50%,若误诊误治,可引起较高的致残率[1]。儿童作为结核病易感人群,其骨与关节结核的发病数也呈上升趋势[2]。小儿脊柱结核常合并严重的后凸畸形,不仅影响其生长发育,还可能出现心肺功能不全,甚至脊髓受压而导致瘫痪,给患儿带来严重的多方面的负面影响。目前,儿童脊柱结核仍然面临早期诊断难度大、耐药结核病日益严重、手术适应证把握不严谨、手术方式考虑不周等问题[3-4],给临床诊治带来极大困扰。笔者报道河北省胸科医院骨科收治的1例复治儿童脊柱结核患者手术治疗过程及治疗转归,为儿童复治脊柱结核患者提供手术治疗策略。
患者,男性,12岁,汉族。以“发热1个月、右季肋部疼痛2 d”为主诉,于2017年5月17日入住河北省胸科医院骨科。患者于1个月前无明显诱因出现低热,最高体温37.5 ℃,午后为著,伴盗汗,无寒颤、咳嗽、咳痰,当地镇卫生院给予“阿莫西林克拉维酸钾和阿奇霉素”静脉点滴1周,无好转,就诊于当地县级医院,行胸部X线摄影示胸腔积液,为进一步明确诊断收治于当地传染病医院。入院当日抽取淡黄色胸腔积液2次,共约200 ml,实验室检测提示为结核性胸腔积液,给予头孢菌素类抗生素抗感染(具体不详)联合H-R-Z方案抗结核治疗,其中,H:异烟肼(0.3 g/次,1次/d)、R:利福平(0.45 g/次,1次/d)、Z:吡嗪酰胺(0.5 g/次,3次/d)。治疗21 d后患者发热症状逐渐好转,但近两日出现右季肋部疼痛,行胸椎核磁(MRI)检查示胸椎7、10、11、12椎间隙狭窄,椎体及椎旁软组织异常信号(图1~2;2017年4月28日),考虑“胸椎结核”;心肺CT扫描示右肺中叶索条及团块影,右侧胸膜增厚(图3~4;2017年5月13日)。为进一步诊治就诊于我院。
入院体格检查:患者步态缓慢,身体消瘦,脊柱生理曲度存在,未触及明显后凸及侧弯畸形,腰椎活动受限;卧位检查相当于胸10、11椎体棘突水平有轻度叩击痛,四肢运动感觉正常,肌力正常,生理反射正常,病理反射未引出。实验室检查示:白细胞计数 7×109/L[参考值(3.5~9.5)×109/L],中性粒细胞计数 4×109/L[参考值(1.8~6.4)×109/L],淋巴细胞计数 5×109/L[参考值(1.0~3.3)×109/L],C反应蛋白 15 mg/L,血红细胞沉降率 35 mm/1 h;γ-干扰素释放试验和“结明三项”均为阳性,结核菌素皮肤试验为强阳性。胸椎CT扫描示胸椎7、10、11、12骨质破坏,椎旁软组织肿胀(图5~7)。
图5~7 胸椎CT扫描示胸椎7、10、11、12骨质破坏,以胸10、11椎体为著,椎旁软组织肿胀(2017年5月18日) 图8 2017年5月31日手术组织病理检查示干酪样坏死性结核组织
诊断为胸7、10、11、12椎体及腰1椎体结核,继发性肺结核 右中下涂(未)初治,右侧结核性胸膜炎。遂在原有抗结核药物治疗的基础上,增加乙胺丁醇(0.75 g/次,1次/d)。准备抗结核药物治疗2周后行手术治疗。
治疗期间患儿一般情况尚可,仍有乏力、食欲减退、胸背部疼痛伴活动受限;完善术前检查,手术适应证明确,无禁忌证,于2017年5月31日在全麻下行胸椎结核经右侧前路病灶清除植骨融合术。取右侧8、9肋间切口,见胸10、11椎旁软组织肿胀、右肺下叶与脓肿粘连,分开粘连,切开椎旁组织内有坏死肉芽及白色脓液,可见胸10、11椎体破坏严重,仅残留上终板,胸7、12椎体前缘骨质破坏;遂清除以上病变组织,凿除胸10、11椎体上下缘骨质,稍作撑开,截取同种异体髂骨块植于胸10、11椎间,在胸7、12椎体前缘开窗,搔刮坏死肉芽,分别植入同种异体骨条。术后继续抗结核药物治疗。术后病理报告为干酪样坏死性结核组织(图8),TB-DNA 检测为1.91×104拷贝。刀口定期换药拆线后出院。院外继续原抗结核方案治疗。2017年8月8日(术后第9周),病灶脓液分枝杆菌培养及耐药性检测结果报告为人型结核分枝杆菌、耐多药菌株(耐异烟肼、利福平、利福布汀、链霉素、对氨基水杨酸钠),故调整抗结核治疗方案为对氨基水杨酸异烟肼(0.5 g/次,2次/d)、乙胺丁醇(0.75 g/次,1次/d)、吡嗪酰胺(0.5 g/次,3次/d)、左氧氟沙星(0.4 g/次,1次/d)和丙硫异烟胺(0.2 g/次,3次/d)[5]。
2018年3月25日(初次术后10个月),患者因“胸背部疼痛、不适伴低热6 d”再次入住我院。体格检查:患儿行走缓慢,较初次术前胸椎出现后凸畸形,相当于胸10、11椎体棘突水平可见后凸畸形,局部有压痛及叩击痛。双侧下肢Babinski征阳性。胸椎CT扫描可见胸10、11椎间植骨块移位,椎旁软组织肿胀(图9~11)。诊断为胸9~12椎体结核术后未愈、继发性肺结核 右上涂(未)复治。因患儿初治抗结核药物方案效果差,胸椎病灶骨质破坏、脓肿形成,故调整治疗方案为帕司烟肼+吡嗪酰胺+乙胺丁醇+左氧氟沙星+阿米卡星+丙硫异烟胺[6]。结合其影像表现,经科室病例讨论,判断为髂骨块植骨未愈且移位,并发胸椎后凸畸形,需再次手术治疗,方案为在彻底清除病灶的基础上行后路坚强内固定联合一期前路植骨支撑,以达到重建脊柱稳定性并矫形的目的。
图9~11 胸9~12椎体结核术后未愈。术后10个月胸椎CT扫描见胸10、11椎间植骨块移位,椎旁软组织肿胀(2018年3月25日)
2018年4月10日,患者在全麻下行胸10、11椎体结核后路椎弓根钉固定联合一期右侧前路病灶清除植骨融合术。取后正中切口,分别于胸7、8、12椎体及腰1椎体拧入椎弓根螺钉并安装连接棒;另取右侧第8肋切口,切除部分肋骨进胸,见胸10、11椎旁软组织肿胀,切开椎旁组织内有坏死肉芽及白色脓液约20 ml,探查植入髂骨块松动,胸10、11椎体完全破坏,胸9椎体下1/3破坏,清除以上病变组织,凿除胸9椎体下缘、胸12椎体上缘骨质,椎间稍作撑开,截取自体肋骨植于胸9~12椎间(图12~13)。术后继续原抗结核方案治疗,术后10 d佩戴支具行康复功能锻炼,未出现肺部感染、下肢静脉血栓等并发症,刀口顺利愈合,于术后2周拆线后出院。院外继续抗结核药物治疗并定期复查。
图12~13 胸9~12椎体结核术后未愈。再次行胸7、8、12,腰1椎弓根钉棒后路内固定手术,胸9~12椎间行前路病灶清除后植入自体肋骨(2018年4月10日) 图14~15 胸7、8、12,腰1椎弓根钉棒后路内固定手术,胸9~12椎间行前路病灶清除后植入自体肋骨术后。术后9周复查胸椎CT扫描示再次出现椎旁脓肿(2018年6月6日)
2018年6月6日(再次术后9周),复查胸椎CT扫描,可见椎旁再次出现脓肿(图14~15);病灶处脓液分枝杆菌培养及耐药性检测结果回报提示为广泛耐药,经医院耐药专家组会诊,调整抗结核治疗方案为帕司烟肼+异烟肼+乙胺丁醇+丙硫异烟胺+利奈唑胺(0.6 g/次,1次/d),其他药物剂量用法同前[7]。
2018年8月5日(再次术后17周),患者随访复查胸椎CT扫描,可见椎间植骨位置良好,椎旁脓肿消失(图16~17)。2021年3月18日,患者二次手术后3年复查并取出后路钉棒,胸椎DR检查可见原病灶处植骨融合(图18~19)。患者术后用药2年,1年半时暂停口服利奈唑胺。目前患者无胸背部疼痛不适,无发热、乏力、盗汗症状,查体: 脊柱后凸畸形改善明显。患者能够正常生活、工作、学习。
图16~17 二次术后17周随访复查胸椎CT,可见椎间植骨位置良好,椎旁脓肿消失(2018年8月5日) 图18~19 二次手术后3年,取出后路钉棒复查胸椎DR,可见原病灶处植骨融合(2021年3月18日)
与成人相比,青少年脊柱结核的特点在于:(1)脊柱畸形主要是角状后凸畸形,很少有侧弯畸形[8]。因为结核病病灶主要位于椎体和椎间隙,青少年期频繁的活动及负重可使椎体塌陷及椎间隙消失,脊柱前部高度丢失、椎体前后部位生长不平衡,故致后凸畸形,且会随疾病进展而加重,导致小关节的脱位或半脱位。本患儿已进展为后凸畸形,可见及时的诊断治疗有利于其将来的健康和学习。(2)神经功能障碍更为常见,其中“角形”后凸的预后极差[9],这与其压迫脊髓引起瘫痪,特别是当病变位于胸椎4~9这段脊髓血供转折区域,瘫痪的发生率最高[10]。本例患儿出现双侧下肢Babinsiki征阳性,为早发截瘫表现,也出现了神经功能障碍。(3)更容易在脊柱不同节段间传播,累及多个椎体或椎间隙较为常见[11]。(4)多伴有寒性脓肿且脓肿较大、侵袭范围较广[12]。一旦冷脓肿形成则很容易在椎前筋膜和骨膜下的潜在腔隙内扩散开。当脓肿过大时,脓液可沿软组织间隙蔓延至远离病灶的地方,到达身体的其他部位。如颈椎结核可形成咽后壁脓肿,过大时可造成呼吸和吞咽困难。胸椎结核脓肿常为梭形,可向上下方蔓延,也可向背部突出,或形成脓胸、肺脓肿、支气管瘘,甚至穿入食道、胸主动脉等。而这些疾病特征又由青少年脊柱的解剖特点[13]所决定,即青少年椎体以松质骨为主,椎间盘纤维环内存在血管及淋巴管,椎前筋膜及骨膜与椎体相连较为疏松,且椎管内硬膜外间隙及营养脊髓的血管管径小于成人。综上,对于处于不断生长发育中的青少年来说,椎体形态缺损所伴随的潜在危险是不能忽视的,给予尽早及时的手术治疗是极其重要的。
青少年生长期的脊柱结核手术指征[14]包括:(1)严重或进行性加重的后突畸形;(2)有明显的死骨或椎体破坏缺损,导致脊柱继发不稳;(3)椎旁明显寒性脓肿伴远处播散者;(4)合并明显的神经功能障碍、截瘫;(5)非手术治疗无效者。本例患儿两次手术指征均具备上述1~3和5条的指征。
脊柱结核病灶清除后,稳定性重建是结核病病灶愈合、植骨融合和功能恢复的关键,也是防止病变复发的重要原因。回顾本例患者,第一次手术未能行后路器械置入矫形和融合,主要是考虑患儿脊柱处于生长发育期,椎体和附件结构的生发中心尚未发育完全,若行后路椎弓根内固定术则很有可能影响患儿脊柱发育,但这也会造成患者术后出现脊柱稳定性的严重破坏,不能重建脊柱稳定性的风险,影响病椎间骨性融合,导致植骨块吸收、下沉和滑脱,形成后凸畸形。当然也不除外患儿感染耐药菌抗结核治疗效果差的原因。
Schulitz等[15]对4种治疗儿童脊柱结核的术式做了比较,即前路融合、后路融合、前后路融合和前路病灶清除无融合,从随访结果看单纯前路融合术的效果最差,因为病变后椎体前方的生长能力和塑形能力均有限,后方的持续生长反而使后凸角增大;而前路减压植骨融合联合后路内固定的术式有效克服了以上缺点,前方入路可直达病灶,视野良好,能够从前方直接、完全地对脊髓进行减压,纠正后凸畸形,后方内固定能有效地防止脊柱后柱的过多生长,进而避免术后脊柱后凸畸形复发或加重[16]。另外,内固定系统可使脊柱获得即刻稳定性,在支具保护下患者可早期坐起或下地活动,减少了卧床时间和术后并发症。本例患儿行后路椎弓根内固定联合前路病灶清除手术,术后10 d即可佩戴支具行康复功能锻炼,未出现肺部感染、下肢静脉血栓等并发症。
在制定脊柱结核的固定融合手术策略时,由于脊柱结核患儿因病长期卧床、营养较差、活动量较少,极易并发椎体废用性骨质疏松[17];另外,处于生长发育期的椎体富含胶原,但无机盐含量较低,导致椎弓根螺钉锚定力下降或易发生椎弓根切割[18],因此,建议增加锚定点以增加椎弓根螺钉的数量来达到强化固定和矫形力的目的,从而减少后凸畸形的发生。但与此矛盾的是,脊柱过多的固定融合又会影响患儿的生长发育,因此采用固定较多节段但只融合病灶节段的方式[19],但术后应定期监测以了解椎体融合情况及后凸畸形矫正程度,待植骨融合完成,一般需要6~12个月,应尽早取出内固定物,这样既能提高内固定强度,又可通过有限植骨融合来保留病灶外脊柱节段的活动度。
综上,一期前后路联合手术治疗青少年脊柱结核是安全、有效、可行的,可同时清除病灶、纠正后凸畸形并恢复脊柱稳定性。但也应该认识到手术只是治疗的一部分,只有细致分析每例复治患者既往诊治过程中的不足之处、全面系统地评估术前状态、参考既往治疗方案制定个体化的药物及手术应对策略,才能确保儿童脊柱结核的疗效,降低复治的发生。
利益冲突所有作者均声明不存在利益冲突
作者贡献姚晓伟和赵桂松:搜集病案信息,撰写文章;张宏媛:搜集病案信息;贾晨光:搜集病案信息,对文章的知识性内容作批评性审阅和指导