郭 俊,周 婷,杨柳茵,张微微,张建兴(通信作者)
(广州中医药大学第二附属医院超声影像科 广东 广州 510120)
卵巢甲状腺肿(struma ovarii,SO)是一种临床少见的特殊类型的成熟型畸胎瘤,其病理组织成分一半以上为甲状腺组织[1]。目前对卵巢甲状腺肿的认识还很局限,术前误诊率高[2]。超声是影像学检查中评估卵巢肿块的首选[3]。卵巢-附件报告和数据系统(O-RADS)根据超声特征对卵巢及附件肿块进行危险分层和管理,是美国放射学会提出的新指南[4]。本文回顾性分析了广州中医药大学第二附属医院10年余共24例SO患者的超声表现及临床、病理特征,对O-RADS分类进行研究,以加深对该病的认识,为临床诊疗提供参考。
选取2012年8月—2022年10月于广州中医药大学第二附属医院经病理证实为SO的患者24例;患者年龄19~70岁,平均年龄(44.0±15.4)岁;绝经前患者17例、绝经后7例,肿块均为良性;其中5例有腹痛症状,1例有腹胀症状,18例均因体检超声发现盆腔肿物就诊;病程11天~4年;19例患者术前行CA199、CEA血清检查,其中4例CA199升高(27.3~98.7 U/mL),1 例CEA轻度升高;18例术前行血清CA125、CA153、AFP检查,各有1例轻度升高,其中1例合并CA199升高;7例患者肿瘤标志物CA199、CA125、CA153、CEA、AFP均正常;15例术前行血清促甲状腺激素(TSH)检查,13例均正常,2例减低,另有1例三碘甲腺原氨酸(T3)、游离T3(FT3)低;3例术前行甲状腺抗体两项检查均正常,1例有甲状腺功能亢进症(以下简称甲亢)病史1年,余23例均无甲亢症状及体征;1例曾行甲状腺次全切术,病理诊断为结节性甲状腺肿,3例术前行甲状腺超声,其中2例超声诊断结节性甲状腺肿。
纳入标准:①术前在我院接受超声检查者;②患者进行手术治疗并经病理检查确诊为卵巢甲状腺肿。排除标准:①患者已进行附件肿块活检,肿块不完整;②声像图不清晰对诊断造成干扰者。
使用GE Voluson E8/E10或Logiq E9彩色多普勒超声诊断仪,采用频率(5~9)MHz的腔内探头行经阴道或经直肠超声检查。首选经阴道方式,未有性生活者行经直肠超声检查。常规超声检查,根据内部回声将病灶分为囊性、囊性为主(实性成分<50%)的囊实性、实性为主(50%<实性成分<80%)的囊实性、实性(实性成分≥80%)。除了记录病灶位置,基于O-RADS标准化词典重点观察并记录病灶类型、最大径、分隔、实性成分、血流评分等。
参考O-RADS超声危险分层和管理系统,对照表1将附件区肿物分为0~5类,其中O-RADS 2代表基本确定的良性病变(恶性风险<1%);O-RADS 3~5 分别提示低度恶性、中等恶性、高度恶性风险(1%~10%、10%~50%、≥50%)。血流评分(color score,CS)沿用国际卵巢肿瘤分析(International Ovarian Tumor Analysis,IOTA)小组提出的标准[2],分为1~4分,依次代表:无血流、微血流、中等血流、丰富血流。
表1 O-RADS评价表
由1名具有8年以上妇科超声工作经验的主治医师在不知病理的情况下对25个卵巢肿块进行O-RADS分类。
24例SO均来源于单侧附件,右侧发病11例,左侧13例,右侧其中1例为2个病灶。4例患者有明确的畸胎瘤手术病史。病灶超声测量最大径42~146 mm,平均(81.2±27.2)mm,均未见腹水。
良性SO的超声表现以囊性或囊性为主的囊实性多见(92%,23/25),内多见完整分隔而呈多房性(60%,15/25),多数外部边缘光滑(92%,23/25),部分病灶囊内壁上可见乳头状突起(32%,8/25),肿物内部多无血流或可见微血流(92%,23/25),见表2。有脉冲频谱多普勒成像记录3例,其中1例阻力指数RI 0.38,1例RI 0.50,1例RI 0.69。肿物内囊性部分的回声可呈液性无回声;也可见高回声成分,多为细密点状,呈“云雾状”(40%,10/25)。部分病灶可见典型成熟性畸胎瘤的表现(24%,6/25),其中6例可见“面团征”,即可见边缘光滑的团状高回声;1例可见“脂液分层征”,即肿物的一侧呈细密且分布均匀的点状高回声,另一侧为液性无回声区。
表2 25个卵巢甲状腺肿的超声表现及O-RADS分类
本组病例O-RADS分为2~5类,见表2。
手术方式:24例良性SO患者中,22例(92%)均行腹腔镜手术,其中8例行卵巢病损切除术,6例切除患侧附件,3例行卵巢囊肿剔除术。2例进行了开腹手术,其中1例切除患侧附件,另1例绝经后患者行全子宫+双附件切除术。术中探查:24例SO患者中16例(67%)卵巢肿物内含淡黄色液体,5例含有脂肪或毛发、牙齿等畸胎瘤其他成分,个别见暗红、淡褐色液体或透明胶冻样物质等。24例中仅1例出现并发症,患侧附件蒂扭转半圈。
术中快速冰冻病理:20例(83%)SO患者行此检查,其中11例冰冻病理明确诊断为卵巢甲状腺肿(其一伴囊性变),2例诊断为成熟型囊性畸胎瘤,4例考虑良性囊肿,3例不能除外为浆液性囊腺瘤。24例SO患者中,3例术后石蜡病理为卵巢甲状腺肿伴囊性变,1例伴腺瘤样结节。合并同侧、对侧成熟型囊性畸胎瘤各1 例,合并同侧黏液性囊腺瘤1例。24例患者中,14例进行了免疫组化。12例检测了甲状腺转录因子-1(thyroid transcription factor-1,TTF-1),其中11例(92%)为阳性。10例检测了甲状腺球蛋白(thyroglobulin,TG),其中8例(80%)为阳性。8例检测了甲状腺过氧化物酶抗体(thyroid peroxidase antibody,TPO),均为阳性。3 例检测了Ki67,均表达程度低,其中2例<2%,1例<4%。
卵巢成熟畸胎瘤一般含有两个或三个胚层,且以外胚层、中胚层组织为主[5],而SO的主要构成为内胚层来源的甲状腺组织,发病率低[6]。本研究收集了10年来的卵巢甲状腺肿病例,运用美国放射学会在2020年发布的O-RADS超声专业术语及风险分层工具,分析超声特征及临床病理资料。
本文中SO患者年龄区间较大(19~70岁),平均年龄44岁,绝经前患者占71%,多为体检超声意外发现,少数有腹痛、腹胀,与田明等[7]研究报道相近。既往报道[8-9]SO患者可出现假性梅格斯综合征(Pseudo-Meigs syndrome,PMS),即合并腹水,伴或不伴胸腔积液,但此综合征少见[10]。本组中24例患者均未见腹水,仅有1例有患者血清CA125轻度升高,合并CA199升高。CA199、CA153、CA125、CEA、AFP升高的患者分别占21%、6%、6%、5%、6%,且CA153、CA125、CEA、AFP均仅轻度升高。其中一例CA199升高的患者合并同侧成熟型囊性畸胎瘤。研究报道显示CA199与卵巢畸胎瘤关系密切,且与肿物大小呈正相关[5,11-12],可能CA199对SO也有一些参考价值。
本文分析24例SO患者共25个病灶的声像图,结合文献,总结其特征:①多为单侧,边缘光整的多房囊性或囊性为主病变;②囊性为主的囊实性病变中,实性成分可表现为囊壁或分隔有乳头状突起,部分可见血流信号。本组25个病灶均非实性肿块,即实性成分均未超过80%,彩色多普勒表现以无血流和微血流居多,其中无血供19个,占76%,高于既往报道[13]的良性SO,与田明等[7]报道的恶性SO无血流比例相近,其研究发现良、恶性SO的血流信号差别无统计学意义。本组3例患者有频谱多普勒成像记录,其中2例测得低阻动脉血流频谱,这在超声检查中容易导致误诊。本组病例中有1例声像图表现为囊内可见密集的点状强回声,后伴“彗星尾”征,既往报道的此征象仅出现在恶性SO[13],提示“彗星尾”征在SO的良、恶性鉴别上的诊断价值还无法明确。
本研究纳入25个良性SO病灶,由高年资主治医师进行了O-RADS分类,其中O-RADS 3类4个、O-RADS 4类12个、O-RADS 5类 1个。O-RADS 5类的肿块声像图表现为有1个乳头状突起且内有中等血流的多房囊肿。O-RADS 4类的肿块,8个表现为有1~3个乳头状突起且无血流或微血流的单房/多房囊肿,2个表现为有非乳头状实性成分的单房囊肿,1个表现为最大径超过10cm、内壁光滑的多房囊肿,1个表现为有非乳头状的内部实性成分且伴微血流的多房囊肿。参照O-RADS指南,内有实性成分的附件区囊肿分类应该在4 类及以上,乳头状突起是实性成分的一种表现形式,所以本组SO病灶只要发现有乳头状结节均属于O-RADS 4~5类。本组病灶O-RADS 3类的4个,有3个为内壁光整且最大径<10 cm的多房囊肿,1个是最大径超过10 cm、具有典型皮样囊肿特征的囊肿。在超声检查工作中,由于部分囊肿的内部可见高回声成分,有可能误以为是实性,需要摆动探头、多切面扫查,适当调低仪器的速度标尺,囊内的高回声成分可见浮动且无血流信号。此外,熟悉典型良性附件区病变的超声特征,识别卵巢成熟性畸胎瘤的“面团征”“脂液分层征”等能快速做出判断,将病灶归于O-RADS 2~3类。本组病例有16 个病灶分在O-RADS 3~5类,按照指南的风险分层,具有一定恶性风险,需要注意的是这是仅依据超声特征作出的判断,且指南编写专家指出由于该系统所采用数据只包括了接受手术的病灶,可能会高估良性病灶的恶性风险[14]。我们在临床工作中,仍需要注重患者的病史采集与查体,结合年龄、病史等综合判断。
本研究中有20例行术中冰冻病理,其中11例(55%)可明确诊断为SO,余9例也考虑良性病变,提示部分SO需要术后石蜡病理才可明确诊断,术中冰冻病理排除恶性肿瘤对临床决策手术范围有重要意义。本组良性SO病例中多见的免疫组化阳性指标是TTF-1、TG、TPO,其中TTF-1为甲状腺肿瘤病理诊断中的常用免疫组化指标,TG和TPO对甲状腺滤泡细胞均有特异性,有研究发现TPO在甲状腺的良性病变和正常组织中阳性表达,但在滤泡上皮来源甲状腺癌中可为阴性[15]。
综上所述,SO缺乏特征性症状表现,超声表现常见特征:单侧发病,呈多房囊性或囊性为主,外部边缘光滑,囊内可见乳头状突起。运用O-RADS分类方式,可能高估SO的恶性风险,诊断时需要立足实际,结合病史及临床症状表现,术中冰冻病理可能不足以明确诊断,术后石蜡病理结合免疫组化有助于分辨病理类型。