小儿先天性肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂30例

张燕敏，刘翔，左伟，高威，赵萍

先天性肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂是术后常见并发症，各家报道的发生率不尽相同，目前多认为与直肠盲端位置有关［1］。直肠黏膜脱垂不但影响外观，严重者可引起疼痛、出血，继而干扰病儿排便功能，影响到病儿的日常生活，不利于病儿的身心健康。本研究通过分析肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂的原因及治疗，总结预防该病术后并发症防控的一些经验。

1 资料与方法

1.1 一般资料回顾性分析2014 年4 月至2020 年12 月间因先天性肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂在安徽省儿童医院就诊的30例病儿资料，直肠会阴瘘、女婴无肛直肠前庭瘘共7例属于低位肛门闭锁，直肠尿道球部瘘、直肠前列腺部瘘、直肠膀胱瘘、泄殖腔畸形（一穴肛）属于中高位肛门闭锁共19例，另有4例因在外院行肛门成形术。按照手术方式分为经会阴肛门一期成形术组（6 例）、后矢状入路经骶会阴肛门成形（Pena）术组（17 例）、腹腔镜辅助肛门成形术组（5例）和泄殖腔畸形矫治术手术组（2例）。其中直肠会阴瘘、女婴无肛直肠前庭瘘行经会阴肛门一期成形术，直肠尿道球部瘘、直肠前列腺部瘘、直肠膀胱瘘属于中高位肛门闭锁，根据影像学资料及体格检查情况决定行Pena 术或腹腔镜辅助肛门成形术，泄殖腔畸形（一穴肛）行泄殖腔畸形矫治术。直肠黏膜脱垂程度按照黏膜脱垂的长度分为轻度（＜0.5 cm）、中度（0.5～1.0 cm）、重度（＞1.0 cm）［2］。病儿监护人对病儿所受治疗知情同意，本研究符合《世界医学协会赫尔辛基宣言》相关要求。

1.2 研究方法研究30 例病儿原发病、肛门手术类型、术后脱垂发生的平均时间、肛门括约肌收缩情况及相关合并症情况。随访时间范围为术后6个月至7年。

1.3 治疗方法麻醉状态下检查直肠黏膜脱垂程度，用刺激仪探测肛门外括约肌的收缩情况。采用Kelly 评分评估肛门成形术后肛门外括约肌收缩能力，0 分表示无收缩力，1 分表示部分有收缩力，2 分表示肛门收缩良好。首先在黏膜与皮肤交界处缝合牵引线，保留正常肛门皮肤，在牵引线的引导下沿肛缘切开直肠壁，紧贴肠壁分离松解脱垂黏膜，Kelly 评分为2 分直接切除多余黏膜及肛缘瘢痕组织。如肛门外括约肌环收缩力量薄弱，Kelly 评分为0～1 分则紧缩缝合括约肌，修复外括约肌，使肌肉力量得到加强和完整，再次评估Kelly 评分需达2 分，必要时将肠壁固定于外括约肌上。随后将肠壁与肛缘皮肤间断缝合，缝合时带有轻微的张力，确保在麻醉苏醒后肛门呈内缩状态。有7例病儿同时行造瘘口关闭手术。术后两周开始行扩肛功能训练，定期复查直至肛门瘢痕软化，排便功能正常。典型病例手术过程见图1～4。

1.4 统计学方法采用SPSS 23.0 软件进行统计分析。计量资料满足正态分布的用± s表示，不满足正态分布的用中位数（下、上四分位数）［M（P25，P75）］表示；分类变量资料用率或构成比表示。

2 结果

2.1 发生直肠黏膜脱垂时间本组病例均获得术后随访。所有病儿首次行肛门成形手术时年龄3（3，5）月，在肛门成形术后发生直肠黏膜脱垂的时间为3（2，7）月。其中男性24 例（80%），女性6 例（20%）。5 例（16.7%）病儿在肛门一期成形术后发生直肠黏膜脱垂，19 例（63.3%）病儿在造瘘口关闭术前发生直肠黏膜脱垂，6 例（20%）是关闭造瘘口后出现直肠黏膜脱垂，时间间隔最长的1 例是在外院行Pena 术后7 年发生直肠黏膜脱垂，在原手术医院行脱垂黏膜切除术，术后不久再次发生直肠黏膜脱垂，2年后家人前来安徽省儿童医院就诊。

2.2 直肠黏膜脱垂程度5 例（16.7%）表现为轻度脱垂、14 例（46.7%）发生中度脱垂、11 例（36.7%）病儿发生重度脱垂，见表1。

表1 不同术式治疗先天性肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂病儿30例脱垂程度分布/例

2.3 肛门括约肌收缩力评估行Pena 术后组病儿肛门收缩力评分为（1.12±0.49）分，腹腔镜辅助肛门成形术后肛门收缩力评分为（1.40±0.55）分，经会阴肛门一期成形术病儿肛门收缩力评分为（1.83±0.41）分，泄殖腔畸形矫治术后肛门收缩力评分为（1.5±0.71）分。不同术式病儿肛门括约肌收缩力评分分布见表2。

表2 不同术式治疗先天性肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂病儿30例肛门括约肌收缩力评分分布/例

2.4 手术效果30例病儿术后在门诊定期随访，未出现失联状况。随访期间除1例在直肠黏膜脱垂术后1个月发生肛门狭窄，通过麻醉扩肛治愈外，其余治疗效果满意，无复发及术后瘢痕等并发症，肛门收缩力良好。典型病例手术后效果见图5，6。

3 讨论

直肠黏膜脱垂常见于肛门成形术后。目前认为与会阴切口过大、肛门括约肌发育不良、肛门括约肌功能受损、直肠游离过多、扩肛方式不当等有关，影响病儿的生活质量，应根据情况进行手术。

直肠黏膜脱垂各报道的发生率不同，跨度较大［3-4］，考虑与原发病的种类有关，目前认为在中高位肛门直肠畸形中更多见。首先应分清直肠肠管全层脱垂与仅有黏膜脱垂的区别［5］。本组病例中，未观察到直肠肠壁全层脱垂的情况。从手术层面来说，笔者观察到行Pena 术的病儿所占人数最多，由于行后矢状入路肛门成形术都是中高位畸形，多数肛门括约肌发育相对薄弱，术后易出现直肠黏膜脱垂。本单位早期几例高位肛门成形术后出现黏膜脱垂，后期进行修复手术，效果良好［6］。因开展腹腔镜辅助肛门成形术的时间较晚，病例数较少，本组病例中有5例腹腔镜辅助肛门成形术后发生直肠黏膜脱垂的病儿，相对发生率较高，这提示直肠盲端位置越高，病儿肛门括约肌发育越差，从而导致收缩力越小，直肠肠管及黏膜层越容易发生脱垂。至于哪种手术方式术后直肠黏膜脱垂发生概率更高，目前国际上尚未达成共识。有学者研究后认为，行Pena 术时可以重建肛门括约肌，并将直肠与固定于肛门括约肌复合体，这样有助于防止直肠黏膜脱垂的发生［7］。但也有学者提出腹腔镜辅助肛门成形术因为不破坏肛门括约肌复合体，更符合生理特点，直肠黏膜脱垂以及其他术后并发症如大便失禁、污粪等发生率低于Pena术［8］，这两种手术的优缺点及远期效果尚有待于进一步观察与总结。本组病例中，6 例病儿是经会阴一期肛门成形术后出现黏膜脱垂，追溯原因，可能与早期开展肛门手术时未能关注因瘘管穿行导致括约肌前缘薄弱有一定关系。应该来说，随着手术技巧的不断提高［9-10］，直肠黏膜脱垂发生的可能性越来越小。

直肠黏膜脱垂的手术方式很多，现在多采用切除脱垂黏膜的方式，手术方式简单有效［11-12］。由于肛门通过收缩外括约肌来收缩肛门，控制排便，笔者在手术中，重点检查肛门外括约肌的完整性与收缩能力，根据外括约肌的情况决定具体手术方式。充分解剖游离直肠肠壁，切除多余黏膜，将直肠后壁与肛门外括约肌固定防止其回缩与脱垂，缝合肠管与皮肤时带有一定的张力，手术完成后肛门外观呈内缩状态，对于同时存在肛门外括约肌不完整、收缩力弱的病儿，需要重建肛门外括约肌［13］使之恢复收缩力。

关于进行直肠黏膜脱垂手术的手术时机，国际上尚未形成定论。在随访过程中发现，直肠黏膜脱垂多发生于肛门成形术后半年之内，可以早期进行修复。笔者发现黏膜脱垂严重的病儿，其肛门外括约肌收缩力量往往薄弱甚至肛门外突，需行针对肛门外括约肌及盆底肌的训练进行有针对性的功能训练，待肛门外括约肌收缩力正常或接近正常时方可进行直肠黏膜脱垂手术。当然，因有病儿在肛门成形术后5～7 年方发生直肠黏膜脱垂，建议肛门术后需要长期随访，指导继续进行肛门功能的训练，以期达到良好的控便能力。

同时笔者注意到，肛门直肠畸形术后肛门瘢痕狭窄与直肠黏膜脱垂可同时存在，究其原因，可能系术后未能正确扩肛引起瘢痕狭窄［14］，病儿随后排便费力，导致直肠黏膜脱垂产生，这提示我们正确扩肛的重要性。

由于此组病例数有限，仅对发生直肠黏膜脱垂的处理对策进行探讨，未分析本组病例中直肠黏膜脱垂程度与原发病、肛门成形手术方式及与肛门外括约肌收缩力是否存在相关性，将在后续的研究中加以完善。另外考虑到社会性因素，既往病儿家长对于中高位肛门直肠闭锁存在选择性治疗的情况，病儿男女比例差异较大。

（本文图1～6见封三）