儿童马蹄足外架矫正后踝关节功能的影响因素分析

杨征 段芳芳 闫桂森 周达飞 姜宇

外固定架治疗马蹄足是已经被反复验证的经典技术，在僵硬、畸形严重的儿童马蹄足患儿中有着切实有效的应用价值。关于马蹄足治疗的结果，可以从外观形态、功能和影像学等方面进行评价[1]。其中踝关节的功能是重要的一个环节，僵硬的踝关节会明显影响患儿的生活质量，引起关节退变和疼痛，笔者将外架矫正后的功能情况作为研究对象。在大量的临床实践中发现，Ilizarov 外架治疗马蹄足可以得到畸形的充分矫正，但部分患儿并未获得良好的踝关节活动范围 ( range of motion，ROM )，有哪些因素会影响踝关节的功能，需要明确，从而更好的指导治疗和判断预后。

踝关节的活动度难以通过体表测量得到精准描述，中足的活动影响了对踝关节跖屈、背屈角度的测量和判断，采用影像学的方法进行研读和判断，可能有助于减小这一误差[2]，既往对于踝关节活动的研究中，胫跟角测量是最常用到、准确性较高的方法，本研究设计在应力下最大背屈位和最大跖屈位分别拍摄踝关节侧位 X 线片，以两者的胫跟角变化值作为踝关节 ROM。

本研究以踝关节 ROM 作为结果，希望通过多因素分析，得出相关性明显的影响因素，进一步指导Ilizarov 外固定架对儿童马蹄足的治疗。

资料与方法

一、纳入标准与排除标准

1. 纳入标准：( 1 ) 均为儿童马蹄足患儿，年龄 <16 岁；( 2 ) 以外固定架作为主体治疗手段，但可以存在联合手术；( 3 ) 所有患儿需采集术前踝关节正侧位，负重位足正侧位 X 线片，治疗期间每次复查及随访时采集踝关节正侧位 X 线片；( 4 ) 拆除外架后，随访时间 > 12 个月。

2. 排除标准：( 1 ) 手术时年龄超过 16 岁；( 2 ) 虽经过完整外架治疗过程，但在术前、矫正期间、随访中资料不完整者；( 3 ) 外固定架拆除后随访时间 <12 个月。

二、治疗方法

每例儿童马蹄足均采用 Ilizarov 环形外架系统进行治疗，前足内收畸形予以前期矫正，包括术前系列石膏或术中截骨、外架单次矫正，外架安装完成后从术后 7 天开始调节，在外架调整阶段，主要以矫正跟骨内翻及踝关节跖屈为主，首先进行纵向牵开，维持胫距关节保持在 0.5～1.0 cm 为最佳牵开间隙，之后进行角度调节。第一次复查多在术后1 个月进行，根据复查情况，决定后续复查时间，每次复查，根据影像学测量关节牵开情况，调整外架治疗方案，背屈达到 15°～20° 时拆除外架，记录拆架时间，计算带架时长，随访时，在最大跖屈位和最大背屈位分别摄 X 线片，测量胫跟角的变化值，记录踝关节 ROM。

三、研究设计

本研究关注点为踝关节活动度，故以影像学测量的踝关节 ROM 作为评价依据，随访时踝关节最大背屈和最大跖屈时的胫跟角变化值认定为 ROM，并以 20° 为分界，标记为优和差，通过多因素分析，评价不同变量对治疗结果的影响。最大跖屈和背屈的获得，是分别由外力作用于足背和跖底所获得的无痛状况下的最大被动活动度，而非主动 ROM。选择胫跟角代替胫距角作为观察指标，主要由于：( 1 ) 跟骨跖侧切线较距骨轴线更精确；( 2 ) 胫跟角的变化可以更全面的反映后足的功能情况。

设定可能影响结果的自变量包括：手术时年龄、发病原因、有无手术史、畸形 Dimeglio 评分、外固定架固定时长、术中是否做跟腱切断术( tenotomy of achcilleus tendon，TAT )、随访时间。

四、统计学处理

采用 SPSS 22.0 软件进行统计学分析。分类变量采用频数 ( % ) 描述，组间比较采用 χ2检验或 Fisher精确概率法。连续性变量依据其分布情况采用或中位数 ( 四分位数 ) 描述，组间比较采用 t 检验或秩和检验。采用 Logistic 回归分析检验自变量与踝关节 ROM 间的关联，显著性水平为 0.05。

结 果

2015 年 7 月至 2019 年 7 月，在本院小儿骨科共 42 例 ( 46 足 )，符合试验设计，进入本研究。其中男 24 例 ( 26 足 )，女 18 例 ( 20 足 )，手术时平均年龄为 3～16 ( 8±3 ) 岁，将 46 例手术按病因进行分类：( 1 ) 单纯先天性马蹄足 20 例；( 2 ) 神经性马蹄足 10 例，包括栓系综合征、脊柱裂，椎管内脂肪瘤和头颅外伤等病因；( 3 ) 综合征合并马蹄足9 例，其中 1 例为束带综合征，其余 8 例均为多发关节挛缩症；( 4 ) 创伤性马蹄足 4 例；( 5 ) 肿瘤侵袭小腿肌肉导致马蹄足 3 例，其中血管瘤 2 例，硬纤维瘤 1 例，均曾接受过肿瘤相关手术。后续的分析中将先天性马蹄足和综合征所致马蹄足合并为先天性畸形，共 29 足，其余三类归为后天性畸形共17 足。Dimeglio 分级中 2、3、4 级分别有 3、27、16 足。其中有手术史者 33 足，术中有 25 例行经皮跟腱切断术，术后无跟腱无力或跟足畸形出现。手术时除跟腱切断外，有 6 例联合其它术式，包括骰骨截骨、中跗截骨、跖筋膜松解和爪趾松解，有3 例为分期手术治疗，前期截骨矫正严重的中前足畸形后，二期外架矫正后足跖屈畸形。

所有患儿均在外架调节过程中进行影像学监控，2 例曾出现踝关节前脱位，调整外架后均恢复良好，后期未出现踝关节不稳定。4 例影像学检查显示平顶距骨畸形，踝关节失去同心圆形态，因踝关节间隙牵开不足，出现前侧撞击，及时调整治疗方案后顺利完成矫正计划。

复查中均采用影像学对踝关节活动度进行评价，应力下跖屈、背屈分别拍摄踝关节侧位 X 线片，胫跟角变化超过 20°，认定踝功能为优，不足20° 评为差，至末次随访 20 例优 ( 43.5% )，26 例差 ( 56.5% )。单因素分析结果显示，既往患足是否有手术史 ( χ2= 8.248，P = 0.004 )、术中是否 TAT( χ2= 6.083，P = 0.014 )、不同病因 ( χ2= 11.944，P = 0.001 ) 对结果的影响差异有统计学意义。而活动度好和活动度差者的年龄、带架时间、随访时间、性别、Dimeglio 分级等因素相比差异无统计学意义( P > 0.05 )，具体结果见表 1。

而多因素分析结果显示，仅病因分类 ( 先天或后天畸形 ) 与活动度结果的关联差异有统计学意义( P = 0.021 )，与先天性畸形相比，后天性畸形患足活动度好的可能性是前者的 27.657 ( 1.665，459.401 )倍，统计结果见表 2。

典型患儿：( 1 ) 创伤性马蹄足：患儿为严重的创伤性马蹄足，经影像学验证踝关节间隙存在，未形成骨性融合，因此行外架矫形手术 ( 图 1 )；( 2 ) 外架牵开：部分患儿存在距骨变形，矫正过程中出现踝关节前侧撞击，在影像学监控下进行间隙牵开调整( 图 2 )；( 3 ) 神经性马蹄足：患儿未出现明显的骨性变形，术后保留了较好的踝关节功能 ( 图 3 )；( 4 ) 先天性马蹄足：部分先天性患儿存在明显骨性变形，外观矫正满意，但难以获得良好的骨性塑形和关节活动 ( 图 4 )。

表 2 与活动度相关的多因素分析Tab.2 Multiple-factor analysis of ROM-related factors

讨 论

一、外架技术在儿童马蹄足治疗中的应用

表 1 本组患儿活动度相关因素的单因素分析Tab.1 Single-factor analysis of ROM-related factors

图 1 患儿，女，10 岁，创伤性马蹄足 a～c：术前外观及应力背屈 X 线片；d～e：术后应力背屈位活动及 X 线片Fig.1 Female, 10 years old, traumatic clubfoot a - c: General appearance and X-ray films of stress dorsiflexion pre-operation; d - e: General appearance and X-ray films of stress dorsiflexion ROM post-operation

图 2 患儿，女，13 岁 a：平顶距骨，外架矫正过程中出现前踝撞击；b：关节牵开后缓解；c：矫正后 X 线片；d：拆架后 X 线片Fig.2 Female, 13 years old a: Platform talus; anterior ankle impingement occurred during the frame correction; b: Relief after frame traction;c: X-ray film after correction; d: X-ray film after frame removal

图 3 患儿，女，5 岁，神经性马蹄足，外架矫形后获得良好踝关节 ROM a～b：术前体位像；c～f：术后外观及 X 线片Fig.3 Female, 5 years old, neurological clubfoot, good function was obtained after frame correction by imaging verification a - b: Appearance pre-operation; c - f: Appearance and X ray films post-operation

图 4 患儿，男，7 岁，先天性马蹄足，有手术史，平顶距骨，3 年随诊，畸形矫正满意，但踝关节 ROM 差 a～d：术前体位像及 X 线片；e～h：术后体位像及 X 线片Fig.4 Male, 7 years old, congenital clubfoot, platform talus, satisfactory correction was achieved but with poor ankle ROM a - d: Appearance and X ray films pre-operation; e - h: Appearance and X ray films post-operation

单就儿童马蹄足而言，外架技术并非首选，Ponseti 方法是低龄、先天性儿童马蹄内翻足的首选治疗方案[3-4]，但随着年龄增加其有效性会逐渐降低。儿童马蹄足适用于外架技术的情况包括：( 1 ) 大龄僵硬畸形或曾手术治疗、粘连较重的病例，此类患者对石膏的敏感度较差，治疗效果欠佳，如综合征类马蹄足，包括多发关节挛缩症，手术治疗后的大龄先天性马蹄内翻足；( 2 ) 血运条件差，采用外架逐渐纠正畸形，以避免血运不良事件，如创伤性马蹄足；( 3 ) 血管瘤、硬纤维瘤等肿瘤侵袭肌肉所导致的马蹄足，肿瘤本身难以彻底切除而且容易复发，部分复发病例不宜反复行切除手术或小腿后方肌肉松解，可考虑外架进行跖屈畸形矫正；( 4 ) 部分神经性马蹄足，原跖屈力量正常，但拮抗肌失效导致失衡引起马蹄足，在跖屈畸形严重时如大范围松解单次矫正，可能会出现跖屈肌力下降从而影响行走功能。

外架治疗马蹄足的有效性是经过长期验证的，对大龄、僵硬、延误诊治的儿童马蹄足是一种有效的矫正手段，但在随访中部分患儿反映影响生活质量、针道渗液、不利于行走甚至皮肤坏死等问题，这是外架治疗的系统问题，需要经治医生术中注意针道口处软组织张力、细致的观察和护理指导[5]。

外架治疗是否可以增加踝关节 ROM 存在争议，Ashraf 对严重畸形的顽固性马蹄足采用距骨切除联合外架矫正手术，可以提高大龄儿童的功能[6]，Kawoosa 对外架治疗后侧位拍片胫跟角的改善进行了验证，但没有提出胫跟角的范围即踝关节 ROM 是否理想[7]。

二、影像学检查的作用

1. 术前影像学判断：外架治疗马蹄畸形，需要改变胫距之间的相对关系，踝关节没有发生骨性融合则是先决条件，在一些严重创伤后的马蹄足患儿中，创伤本身即可造成关节软骨的破坏，而关节周围软组织的损伤和血运的缺失，亦会导致踝关节的软骨溶解乃至关节骨性融合，明确而坚强的骨性融合是外架矫正的禁忌证，需要通过 X 线片或者 CT进行鉴别和确定。

有些病例虽然距下关节出现部分融合，但只要胫距关节仍保持开放，仍可实现踝关节跖屈畸形的纠正。

2. 对矫正过程的监控：在 Ilizarov 外架系统的矫正过程中，实现精确的以踝关节中心点为轴的转动，是比较困难的，除了本身的设计和安装难度以外，有些踝关节在骨性变形后，丧失了正常的解剖形态。在本组病例当中，马蹄足外架矫形均是以踝关节间隙的撑开延长作为治疗的起始点，尤其是一些平顶距骨的病例，需进行必要的影像监控来避免撞击的发生。

3. 术后对踝关节 ROM 的评估：外架对于马蹄足的矫形，完成了固定畸形的矫正，使踝关节可以恢复到中立位，但在中立位的踝关节保留了多少功能，应该得到关注。体表测量在准确性上的局限，使影像学检查方法日益得到认可，通过踝关节侧位上胫跟角的测量，可以更精确的得到关于关节 ROM的数值，从而评估治疗效果。

三、先天性畸形影响 ROM 的原因

探寻影响踝关节 ROM 的因素，是本研究关注的核心内容，根据本研究的数据分析显示，先天性马蹄足的治疗后功能更差，尤其以多发关节挛缩症为著，原因可能与其发病机制相关：更长的病史，更明显的软组织挛缩，必然会导致更重的骨性畸形，同时，早期不彻底的治疗，长期肌力不平衡的异常作用，导致了更早的骨性畸形的出现。部分先天性畸形的患儿，为获得早期治疗阶段的充分矫正，而是长期被动顶压前足来对抗后足的挛缩，会产生平顶样距骨，滑车关节形态的丧失，进一步减少踝关节的活动度，这种情况在临床中并不少见。

在 Lohia 等[8]的研究中，对于延误诊治的先天性马蹄足，采用外架技术和距下松解比较，两种技术取得相似的功能结果。

而后天性马蹄足，在致畸因素出现后，才开始出现异常，患儿往往有更短的病史和更好的骨性形态，在短期随访中展现出功能活动上的优势。

四、不足与展望

平均随访时间只有 17 个月，以此来说明功能结局显然还不充分，患儿中有一部分瘢痕较明显的马蹄足，由于瘢痕不能随同胫腓骨一起发育生长，在长期随访中，功能的下降是可以预期的。此外不同的矫正支具与不同的康复方法和强度，这些对于预后的干扰因素并未进入本研究的变量分析中，可能会对结果产生影响。增加样本量和加强随访，是本研究继续深入的重要环节。

文献里缺乏关于精准描述距骨形态的数据化标准[9]，平顶距骨的诊断，一直存在争议，而且依赖于规范的踝关节侧位影像，而当体位不标准时，正常距骨也可呈现出平顶样关节面，也有作者提出用MRI 的方法来评估平顶距骨[10]，尚未得到广泛的重复和验证。距骨形态与踝关节功能的关系及应对策略，并未予以分析，应该成为下一步工作的关注点。

外固定架是治疗儿童马蹄内翻足的有效手段，但并非所有病例均可获得良好的关节功能，以影像学方法对踝关节活动度进行评估，在各种因素中，发病原因对结果会产生肯定的影响，先天性马蹄足患儿 ( 先天性、多发关节挛缩症 ) 较后天性患儿 ( 神经性、创伤性、肿瘤侵袭性 )，有着更差的踝关节功能结果。