肢体软组织血管畸形合并巨大静脉瘤的介入栓塞治疗

陈斯良 李立恒 韦文姜 田作富 唐迎红 肖承江

发生在软组织的动静脉畸形是一种高流量的血管畸形，主要由扩张的动脉和静脉成分组成，由异常动静脉之间缺乏正常毛细血管床所引起，多见于躯干、臀部、盆腔、肺等。对于肢体软组织血管畸形同时合并巨大静脉瘤较少见，以往主要采用外科手术治疗，近二、三十年来部分动静脉畸形通过介入栓塞治疗达到治愈效果，而且与手术比较具有创伤小、恢复快的优点[1]。本研究分析收治的5例肢体软组织血管畸形合并巨大静脉瘤的栓塞结果，评估介入栓塞治疗效果。

材料与方法

回顾性收集接受介入栓塞治疗的5例肢体软组织血管畸形合并巨大静脉瘤动静脉畸形。其中男性3例，女性2例，年龄18～47岁；其中肩部动静脉畸形2例，臀部动静脉畸形1例，大腿动静脉畸形2例。采用Seldinger穿刺法将导管置于“靶血管”进行动脉造影，明确动静脉畸形及巨大静脉瘤的部位与范围。首次造影选择“靶血管”近心端，增加观察的范围，再针对性进行病变部位放大造影。同时密切探查可能参与供血的邻近脏器动脉，以免遗漏多支供血动脉及侧枝血管。通过血管途径（包括静脉途径及动脉途径）及经皮穿刺途径进行栓塞。栓塞材料使用金属钢圈以及组织胶联合栓塞治疗。在尽可能保护非靶脏器血供不被阻断的前提下，充分栓塞畸形供血动脉及静脉瘤。

结 果

5例肢体软组织血管畸形合并巨大静脉瘤栓塞后血供中断，经随访观察1～3年未见复发。其中一例为左臀部动静脉畸形，单纯使用钢圈栓塞主要的滋养动脉，造影后未见静脉瘤显影（图1A，1B），术后数月复查MRI提示仍可见明显滋养动脉及静脉瘤巢，予经皮穿刺钢圈及硬化剂栓塞后未见复发（图1C，1D）。其中有两例为肩部动静脉畸形并动静脉瘘、静脉瘤形成，使用钢圈及Onyx胶栓塞主要动脉降低流速，再经皮穿刺瘤体填塞钢圈、联合Onyx胶栓塞巨大静脉瘤腔和引流静脉（图 2～3）。

讨 论

动静脉畸形包括原发性和继发性两类：原发性多见，发病机制尚不明确，可能是胚胎发育过程中原始血管丛中的动静脉交通未退化所致；继发性可由外伤、手术、炎症、肿瘤等多种因素引起[2]。大多数动静脉畸形进行性加重，血流动力学改变和外伤致局部缺血可能是其病情加重的原因。部分患者因体表无症状性包块发现，部分患者因局部症状就诊，如疼痛、溃疡、出血等，少数患者可因动静脉畸形经静脉回心血量增多而引起心功能不全。

动静脉畸形的类型可根据血管造影分三类：三支或更少较粗滋养动脉与瘤样引流静脉交通；三支以上小滋养动脉分支与瘤样引流静脉交通；小动脉和小静脉之间纤细的多发性分流[3]。动静脉畸形以单一滋养动脉供血较为多见；对于多支滋养动脉供血的动静脉畸形，在栓塞治疗前应尽量通过造影明确查找周围可能参与供血的动脉，以免误判和遗漏。在血管造影中，首先将导管置于血管近心端或主干动脉开口进行造影，明确动静脉畸形的类型、与邻近血管的关系，再对周围可能参与供血的滋养动脉或产生侧枝循的动脉进行造影，进一步明确畸形血管与周围组织远处血管的关系以及引流静脉情况，从而提高栓塞疗效、降低复发风险[4]。

图1 左臀部动静脉畸形，单纯使用钢圈栓塞滋养动脉，造影复查未见静脉瘤显影（1A，1B），术后复查MRI提示滋养动脉及静脉瘤巢显影（1C），经皮穿刺钢圈及硬化剂栓塞后未见复发（1D）

图2 右肩部动静脉畸形并动静脉瘘、静脉瘤形成，使用钢圈联合Onyx胶栓塞，造影及CT复查后静脉瘤内无血流

图3 左肩部动静脉畸形并动静脉瘘、静脉瘤形成，使用钢圈联合Onyx胶栓塞，造影复查后静脉瘤内无血流

早期动静脉畸形多采用外科手术治疗，但外科手术有较多局限性：出血多，创伤大；病变边界不清、不易完全切除，近期复发率高；病灶新的侧支供血或滋养动脉形成，使后续介入等治疗极其困难，主要是由于外科术后形成的侧支循环更多、更细小和更迂曲，导致栓塞剂更难进入瘤巢[5]。随着近二、三十年介入治疗的广泛应用，大部分动静脉畸形通过介入栓塞的方法得以治愈。

但对于伴有巨大静脉瘤的快速血流动静脉畸形，介入栓塞也存在许多困难，多数情况下需要多种介入栓塞途径和方法及栓塞材料联合应用治疗，而且多数情况下不考虑一次栓塞，需要多阶段的治疗。如本组收集的病例中有出现仅栓塞滋养动脉后出现复发的情况。因此，若只试图单纯栓塞动脉，一方面较多分支动脉难以全部栓塞，另一方面会导致病灶新的侧支循环或滋养动脉形成，从而复发。因此要有效栓塞肢体软组织血管畸形合并巨大静脉瘤有以下关键点：（1）将高流量动静脉畸形的静脉段视为“静脉坑”，尽最大可能对其填埋，而不是阻塞动脉的分支；（2）钢圈、血管塞等用于栓塞血流导向时，可配合其他栓塞材料应用在静脉端或在动脉端降低血流速度；（3）除了经导管动脉途径，还包括静脉途径以及直接穿刺途径。除本研究提供的栓塞方法外，其他文献还采用以下方法：（1）逆行经静脉钢圈栓塞引流静脉及部分瘤体，并经皮穿刺注射硬化剂[6]；（2）球囊阻断动脉近端，于静脉端填钢圈并往静脉瘤内注NBCA胶，同时动脉端抽吸使胶逆行栓塞分支动脉[7]；（3）对于伴有较粗大的回流静脉，可逆行于静脉端予血管塞填塞阻断血流，同时经并行导管于静脉瘤内注射组织胶[8]。

综上所述，介入栓塞是治疗肢体软组织血管畸形合并巨大静脉瘤的有效方法，单纯栓塞滋养动脉或分流动脉疗效不佳，血流速度过快时可从动脉端和静脉端同时进行栓塞或封堵减缓血流，关键是尽量将静脉瘤充分填塞。