应用栓塞弹簧圈宫内介入性治疗巨大胎盘血管瘤1例

何薇 吴菁* 叶志球 尚宁 李欢 赵馨 石晓梅贺小明 陈丹 刘成义 吕莉娟 张国强

(1.广东省妇幼保健院 医学遗传中心，广东 广州 511400； 2. 广东省妇幼保健院放射科，广东 广州 511400；3. 广东省妇幼保健院 超声诊断科，广东 广州 511400；4. 广东省妇幼保健院 输血科，广东 广州 511400；5. 广东省妇幼保健院 医务科，广东 广州 511400)

胎盘绒毛膜血管瘤是胎盘中最常见的非滋养细胞良性肿瘤，发生率约为0.29%～1%[1]，体积小且单发的胎盘绒毛膜血管瘤一般无临床症状，只有在胎盘组织学精细的检查中才会发现，因此其总体发病率被认为是低估的。根据瘤体的大小，生长在胎盘的部位及超声影像学检查手段的差异，其检出率有所不同。胎盘绒毛膜血管瘤瘤体直径在4～5cm以上，称为巨大胎盘血管瘤[2]。目前国内外报道的病例，胎盘绒毛膜血管瘤直径在10cm以上的较少。针对巨大胎盘血管瘤的治疗，主要是纠正母胎合并症，如羊水过多进行的羊水减量书，纠正胎儿贫血进行的宫内输血等，根治性治疗的病例报道较少见。本文就近期在我中心进行的，应用栓塞弹簧圈介入性治疗1例巨大胎盘绒毛膜血管瘤进行病例总结及经验分享。

1 临床资料

孕妇26岁，初次妊娠，孕24+周，2019年6月26日因外院超声提示：胎儿心胸比增大，心包积液，胎儿胎盘血管瘤(77mm×54mm)，胎儿大脑中动脉峰值流速(MCA-PSV)增加。6月27日转诊至广东省妇幼保健院，本院复查超声提示：胎儿心脏增大(心胸面积比0.48，心胸横径比0.62)、心包积液(最大深度约4mm)、二、三尖瓣反流，胎盘增厚。胎盘实性占位性病变—胎盘绒毛血管瘤声像(大小约：81mm×63mm)，MCA-PSV ：53cm/s。诊断：胎盘巨大绒毛膜血管瘤，胎儿心包积液。因胎MCA-PSV大于1.5MoM，考虑胎儿贫血可能。与孕妇及家属交代风险及胎儿预后不良可能，建议脐血穿刺术，以判断胎儿贫血程度及排除胎儿染色体异常等。

于2019年6月28日在本中心行脐血穿刺术，脐血结果HGB：68g/L，HCT：24.2%， TORCH-IgM(-)，脐血染色G显带未见异常，脐血染色体微阵列分析未见异常。紧急配血，当日下午进行宫内输血治疗，术后脐血HGB：94g/L，HCT：29.4%。术后第3天(6月29日)胎儿胎盘血管瘤大小约：95mm×67mm。术后第3天复查(7月1日)：胎儿头部皮肤水肿(最厚4.3mm)，胎儿胎盘血管瘤大小约：96mm×74mm，心胸横径比0.70，心包积液，二、三尖瓣反流，MCA-PSV：60.68cm/s，考虑胎盘血管瘤持续性增大，不排除胎儿贫血加重可能，仅宫内输血对病情的缓解作用不大，考虑进行胎盘血管瘤介入性治疗。于2019年7月3日邀请超声诊断科、放射科、产前诊断中心及医务科等相关专家参与胎儿医学多学科会诊，告知胎儿在宫内可能存在的缺血缺氧几率及预后，经超声诊断科及放射科综合评估胎盘内血管动静脉分支走行、管径大小及手术方式的选择，综合各种巨大胎盘血管瘤介入性治疗方式，考虑放置弹簧圈安全系数较大，孕妇及家属知情同意后，在7月3日下午进行胎盘血管瘤内畸形血管弹簧圈栓塞术。术前测量瘤体大小约127mm×74.8mm,经超声引导下经皮穿刺入孕妇胎盘血管瘤内供血动脉，可见血液回流，经穿刺针送入MWCE-18S-6/2栓塞弹簧圈1枚，MWCE-18S-5/2栓塞弹簧圈3枚，超声监视下见栓塞弹簧圈释放位置良好，栓塞动脉血流减慢，血流减少。介入术后第1天(7月4日)超声提示：肿块内部可见血流信号减少。

随后定期复查超声，血管瘤未继续增大，肿块内血流逐渐减少至消失，孕妇一般情况好。介入术后第13天(7月16日)超声提示：羊水暗区13mm，羊水指数52mm。胎盘绒毛血管瘤肿块内部未见彩色血流信号分布。胎儿全身皮肤水肿(最厚10.6mm)，胎儿心脏增大、心包积液、二、三尖瓣反流，MCA-PSV：60.68cm/s，肠管回声增强(I级)，膀胱未见显示。胎儿整体情况并没有好转，且伴有头部水肿，提示预后不良可能性大，孕妇及家属经考虑后决定终止妊娠。于7月19日分娩一死婴，胎盘可见一游离结节样组织(大小约120mm×90mm×50mm)，在X光下结节内可见孕期放置的4枚栓塞弹簧圈，且未移位(如图1)。

图1a.肿瘤位于脐带插入部位附近并含有丰富血管；b.胎盘血管瘤内的低阻力型动脉血流；c.放置栓塞弹簧圈前胎盘绒毛膜血管瘤的大小；d.磁共振检查胎盘及胎盘绒毛膜血管瘤情况；e.放置栓塞弹簧圈后胎盘绒毛膜血管瘤内的血流消失；f.X线下胎盘绒毛膜血管瘤内孕期放置的4枚栓塞弹簧圈位置

2 讨论

大多数胎盘绒毛膜血管瘤病例孕期以期待管理治疗为主，若有母胎并发症，需根据孕周采取针对性的处理。母胎并发症包括羊水过多、先兆子痫、胎盘早剥、胎膜早破、胎儿生长受限、胎儿非免疫性水肿、贫血，早产甚至胎死宫内等[3]。对于病情复杂的病例，当并发症发生在孕晚期，胎儿心功能出现严重障碍或母体有严重并发症时，应建议及时终止妊娠；当并发症发生在孕中期，应采取干预措施及支持治疗，尽量延长孕周。国内外有报道的主要治疗方法有羊水减量治疗羊水过多、胎儿宫内输血纠正胎儿贫血[4]、口服吲哚美辛或地高辛治疗孕妇水肿[5]、胎儿镜激光阻断或射频凝固瘤体内血供[6]、瘤体内应用组织物进行血管栓塞,包括无水酒精、微线圈或组织胶[7-9]。

本院栓塞弹簧圈主要用于血管性及非血管性介入治疗，如全身各部位动静脉畸形、动静脉瘘、静脉畸形、动脉夹层、血管瘤、产后出血的介入栓塞、输卵管栓塞等，该项目已开展6年，其栓塞临床效果好且安全。目前国内没有应用栓塞弹簧圈治疗胎盘绒毛膜血管瘤的报道，经本例临床实践，证实该方法安全，栓塞弹簧圈能填塞靶血管，之后栓塞弹簧圈周围的血液发生血栓凝集，产生阻断效应，可避免栓塞组织物流入胎儿或孕妇体内，适用于巨大胎盘绒毛膜血管瘤的根治性治疗。操作前，应反复评估拟栓塞靶血管动静脉的归属，血管内径大小，对比选择栓塞弹簧圈外径尺寸。一般建议栓塞胎盘内血管是胎儿的动脉分支。

本例病例，因孕妇发现胎盘绒毛膜血管瘤时，其瘤体体积较大，伴有胎儿出现高动力血液循环表现，如心脏增大、心包积液、二尖瓣三尖瓣反流及大脑中动脉峰值流速增加，提示胎儿在孕中期已经进入代偿期甚至失代偿期，即使之后纠正胎儿贫血，并对胎盘绒毛膜血管瘤的血供进行阻断，胎儿自身情况仍然难以恢复，后期出现的胎儿头部水肿及羊水过少，提示胎儿较后较差[2，10]。该病例证明栓塞弹簧圈应用于胎盘绒毛膜血管瘤的血管栓塞治疗效果好且安全。提醒临床医生对于胎儿附属物的检查及咨询不可掉以轻心，一旦发现胎盘绒毛膜血管瘤，应详细扫查胎儿全身情况，注意胎儿大脑中动脉峰值流速，同时建议动态监测超声，以免错失最佳治疗时机。