克罗恩病致消化道大出血误诊为小肠血管畸形1例

苏畅， 陈前，徐子平，王伟华，胡丽萍，曹奕鸥

（复旦大学附属中山医院闵行分院 外科，上海 201199）

患者男，29岁。因“腹痛、发热伴黑便 6 h”于 2018年 1月 16日入院，既往无反复腹痛、便血及发热史，无消化道溃疡和结核史。体检：体温39 ℃，脉搏130次/min，呼吸 24次 /min，血压 110/86 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）， 精 神 萎靡，贫血貌，皮肤黏膜无淤点及淤斑。腹隆软，脐周轻压痛，无反跳痛，未扪及包块，肠鸣音6～7次/min。实验室检查：红细胞3.54×1012/L，白细胞 9.19×109/L，血红蛋白 81 g/L，中性粒细胞91.1%，血小板249×109/L；肝肾功能及凝血功能指标皆在正常范围内；粪便隐血试验强阳性。胃镜检查：十二指肠球部前壁糜烂灶；肠镜检查：末端回肠、结直肠积血，未见明显器质性病变；腹部增强CT：左上腹小肠出血灶（图1A）。入院后予输血补液，同时输注生长抑素，3 h后复查血常规：红细胞2.27×1012/L，血红蛋白58 g/L。急诊行血管造影，术中经肠系膜上动脉注入造影剂后，未见明显外溢，肠系膜上动脉左侧第2、3分支粗大，远端呈截断状，所属小肠黏膜血管紊乱，伴点斑状染色灶（图1B）；超选插入该分支血管中，注入明胶海绵，放置弹簧圈。术后予重症监护，补液、输血治疗。患者栓塞术后便血未停止，12 h 出血量 ＞1 500 mL，心率增快（150次/min）、血压下降（110/86 mmHg），血红蛋白继续下降（40 g/L）、血乳酸检测升高（7.7 mmol/L），考虑患者失血性休克状态，消化道仍存在活动性出血。2017年6月17日全身麻醉下急诊行剖腹探查术，术中见：小肠及结肠积血扩张，小肠系膜广泛增厚水肿，部分小肠肠壁增厚、僵硬、管腔狭窄，近端回肠长约10 cm肠管发黑、坏死，肠管坏死段系膜处可及弹簧圈。于坏死肠管开孔置入内窥镜，冲洗吸尽积血后见：多处肠管系膜侧黏膜充血、糜烂，部分可及裂隙样溃疡伴活动性渗血。依内窥镜所见，划定切除范围，切除长约1.3 m小肠，近端空肠与远端回肠行侧侧吻合。术后病理：肠壁组织中病变呈节段性，见裂隙状溃疡（图1C），多核巨细胞反应、肉芽肿性病变，淋巴组织增生，溃疡面见炎性渗出坏死，符合克罗恩病。患者术后恢复顺利，未复便血，术后10 d予肠内营养（百普力）、口服硫唑嘌呤，术后2周予英夫利昔单抗（类克）后出院，现密切随访观察中。

图1 影像学及大体标本 A：增强CT提示左侧腹部分小肠肠腔内活动性出血；B；DSA示肠系膜上动脉分支血管增粗紊乱、局部肠壁浓染；C：切除肠管剖开见肠黏膜高度水肿，系膜侧肠壁见节段性裂隙状溃疡伴出血，溃疡周围黏膜呈鹅卵石状

讨论克罗恩病与溃疡性结肠炎统称炎性肠病，其发病机制尚不明确，发病率逐年增高。临床上，克罗恩病患者多出现腹痛、腹泻及肠梗阻等症状，其并发症包括梗阻、穿孔、癌变、腹腔脓肿、出血等，常须外科干预。克罗恩病并发症的手术时机、手术方式及术后处理等方面存在不确定性，处理较为棘手。

急性消化道大出血并非是克罗恩病的常见并发症，文献[1]报道为1%～6%不等。首发症状即为消化道大出血的克罗恩病更为少见，如病变未累及末端回肠、结直肠致结肠镜检查阴性则诊断较为困难。本例患者胃镜、结肠镜所及范围内未见明确出血灶，考虑为小肠出血，进一步检查的选择极为关键。刘小伟等[2]认为胶囊内镜检查安全无创，疾病检出率高，对各年龄段小肠出血均有明确的诊断价值。本例患者出血迅猛，血红蛋白骤降，双气囊内镜和胶囊内镜检查均耗时过长，并不适用，加之增强CT提示：左上腹小肠出血灶，故予行肠系膜血管造影检查。克罗恩并发消化道出血多为深溃疡腐蚀血管所致，也可为肉芽肿反应致毛细血管增生及肠系膜血管炎造成；本例患者同时存在裂隙状溃疡和肉芽肿性变，行血管造影时恰好处于出血间歇期，仅见分支血管增粗紊乱、局部肠壁浓染，误诊为小肠血管畸形出血，并予行血管栓塞止血术，不仅未达到止血效果，反而导致了部分肠管的坏死。既往有克罗恩病消化道大出血致死的报道[3]，故对经保守治疗效果不佳、血红蛋白持续下降的消化道大出血患者，特别是出血部位、原因不明时，应积极手术探查，有学者[4]认为腹腔镜手术治疗克罗恩病在降低围手术期总并发症与术后切口疝的发生率方面优于开腹手术，但对本例急性大出血病例并不适合，故笔者仍采用腹正中切口进腹。术中取肠壁小切口置入内窥镜可迅速、便捷找到出血灶，作出诊断，确定切除范围。目前认为，扩大的肠段切除和淋巴结清扫不能降低克罗恩病的复发，提倡“肠段保留”，多行局限性切除；消化道重建方面，侧侧吻合可获得较端端或端侧吻合更为宽大的吻合口，术后吻合口瘘及梗阻发生率低，远期吻合口周围复发概率低[5]。克罗恩病为终生性疾病，手术治疗并不能预防远期复发出血，Kim等[6]研究认为，口服硫唑嘌呤能减少小肠克罗恩急性消化道出血的发生，而英夫利昔应用可降低再次出血的概率。

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[2] 刘小伟, 欧阳春晖, 朱小寒, 等. 胶囊内镜对小肠出血的诊断价值和不同年龄组临床特点比较[J]. 中国普通外科杂志,2010,19(8):907–911.Liu XY, Ouyang CH, Zhu XH, et al. Role of capsule endoscopy in the differential diagnosis of small bowel bleeding and related clinical evaluation in young and old adult[J]. Chinese Journal of General Surgery, 2010, 19(8):907–911.

[3] 王东, 文剑波, 苏晓清, 等. 暴发型克罗恩病出血致死一例[J]. 中华消化杂志, 2001, 21(2):101. doi:10.3760/j.issn:0254–1432.2001.02.030.Wang D, Wen JB, Su XQ, et al. Fatal bleeding caused by fulminating type of Crohn's disease, a case report[J]. Chinese Journal of Digestion, 2001, 21(2):101.doi:10.3760/j.issn:0254–1432.2001.02.030.

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[6] Kim KJ, Han BJ, Yang SK, et al. Risk factors and outcome of acute severe lower gastrointestinal bleeding in Crohn,s disease[J]. Dig Liver Dis, 2012, 44(9):723–728. doi: 10.1016/j.dld.2012.03.010.