婴儿全身运动质量评估的重测信度研究

帖利军，岳 婕，吕 敏，史晓薇，刘黎明

(西安交通大学第一附属医院，陕西 西安 710061)

全身运动(general movements,GMs)质量评估是奥地利发育神经学之父Heinz Prechtl于1990年创立的一种针对儿童发育障碍性疾病早期诊断的评估技术[1]。复旦大学附属儿科医院杨红教授团队自2003年开始将此技术引进中国并在国内推广此项评估技术。多项研究表明：GMs不仅可以超早期地预测早产儿和小婴儿的神经发育结局，特别是脑性瘫痪，而且可以预测学龄期儿童的认知、行为损害[1-3]。通过观看小婴儿视频录像，评估者采用视觉Gestalt知觉进行GMs评估。由于视觉Gestalt知觉技术常常会受到评估者的经验、疲劳及重新校准等多种因素的影响，因此，对评估者间及重测信度的研究非常重要[4-6]。目前有关GMs重测信度的研究存在两个方面的问题：一是参与重测信度研究的评估者大多为GMs评估专家、导师或特别有经验的评估师；二是重测信度研究的间隔时间不等，短至7天，长达2年[5-6]。2011年瑞士Bernhardt等通过对5名已取得欧洲GMs Trust证书的物理治疗师，时间间隔为9周的GMs评估研究表明，评估者的重测信度有相对好的一致性，κappa值为0.68[95%可信区间(CI)为0.41～0.86]，而评估者间的信度测试结果并不令人满意。目前关于获得GMs Trust证书的初学者GMs评估重测信度的研究很少，且已有的重测信度研究多集中在六分类GMs评估，因此本研究拟在儿童保健门诊体检和高危儿随访的小婴儿中开展六分类和两分类GMs评估重测信度的研究，现将结果报道如下。

1对象与方法

1.1研究对象

以2015年12月至2016年11月期间在西安交通大学第一附属医院儿童保健门诊进行健康体检和神经发育随访的高危新生儿和小婴儿为研究对象。高危因素包括早产、双胎、低出生体重、新生儿窒息、新生儿黄疸、颅内出血、新生儿肺炎、胎儿宫内窘迫、母亲妊娠期高血压疾病/先兆子痫、母亲有妊娠糖尿病、新生儿惊厥等。纳入标准：①新生儿或小婴儿不需要借助辅助通气装置可以仰卧；②母亲末次月经日期明确可以准确计算矫正年龄者；③母亲末次月经后(postmenstrual age，PMA)28～60周的新生儿及小婴儿；④家长愿意接受电话随访并能够提供婴儿会独立行走年龄者，随访年龄截至婴儿18个月。排除标准：①PMA 47～48周的小婴儿；②高危儿有出生缺陷或家族遗传病者。该项研究为西安交通大学第一附属医院新医疗技术项目，并通过该院医学伦理委员会同意(项目编号：2014-45)。所有参与者均得到家长的知情同意。GMs评估者参加了第十届欧洲GMs Trust培训并获评估资质证书，有20余年儿科学临床工作经验。

1.2方法

1.2.1全身运动拍摄

新生儿或小婴儿处于仰卧位，足部靠近摄像机，纵向摆位于拍摄床内拍摄定位线的中央。当婴儿处于清醒、不哭闹、有动作的良好行为状态时记录5～10min。记录员确保摄录到婴儿整个身体的运动，包括婴儿的脸部(以确认婴儿的僵直运动是否源于哭闹)，摄录时避免使婴儿受到环境刺激和家人逗引。

1.2.2全身运动评估

按照GMs评估手册，GMs分为3个“关键”时段：早产运动阶段(PMA 10～38周)、扭动运动阶段(PMA 39～46周)、不安运动阶段(PMA 49～60周)。早产/扭动运动阶段的GMs评估分为以下四类结果：①正常GMs(normal GMs，N)；②单调性GMs(poor repertoire GMs，PR)；③痉挛-同步性GMs(cramped-synchronized GMs，CS)；④混乱性GMs(chaotic GMs，Ch)。不安运动阶段的GMs评估分为以下3类结果：①正常不安运动(normal fidgety movements，NF)；②不安运动缺乏(absence of fidgety movements，F-)；③异常性不安运动(abnormal fidgety movements，AF)。按照六分类法，早产/扭动运动阶段和不安阶段的正常GMs均表示为正常GMs(N)，共有N、PR、Ch、CS、AF、F-六种类型GMs；而两分类只分为正常(N)和异常(Abn)GMs(异常GMs包括PR、Ch、CS、AF、F-)。

1.2.3重测信度研究

由一位有欧洲GMs Trust评估资质的人员，基于视觉Gestalt知觉评估每个新生儿或小婴儿的视频录像，每个视频录像播放2遍，评估者把答案写在标准答案纸上。3个月后，同一位评估者按照相同的方法再次评估这些小婴儿视频录像，但次序与上次不同。通过比较这两次评估结果之间的一致性，得到重测信度。

1.3统计学方法

GMs重测信度采用百分比一致性和κappa系数表示。定义：①κappa系数<0.40或百分比一致性<60%为重测信度不佳；②κappa系数<0.40～0.60或百分比一致性为60%～80%为重测信度中等；③κappa系数>0.80或百分比一致性>80%为重测信度良好。所有数据均采用SPSS 18.0统计软件进行分析，以P<0.05为差异有统计学意义。

2结果

2.1研究对象的一般信息

本次研究供纳入33例小婴儿，其中男性20例(60.61%)，女性13例(39.39%)，男:女=1.54:1。足月儿29例，早产儿4例，足月儿:早产儿=7.25:1。孕周为38+3±2+5周，体重为2 960±633.1g，视频录像时小婴儿的年龄为PMA 48+5±6+1周。有高危因素的小婴儿31例，2例为正常健康体检婴儿。具体结果详见表1。共获得小婴儿视频录像35例，其中2名婴儿获得2次不同PMA周龄的视频录像资料，共有早产阶段1例，扭动阶段16例，不安运动阶段18例GMs视频录像。电话随访婴儿会独立行走的年龄，5例婴儿失访，1例婴儿18个月时不能独立行走，其余婴儿独立行走年龄在13～15月龄之间。

表1 小婴儿基础资料

(转下表)

(续上表)

病例编号性别孕周(w)出生体重(g)高危因素末次月经后周数(w)19(2)42+620F39+23260胎儿宫内窘迫58+221F393450吸入性肺炎50+222F37+52350双胎之小，妊娠期甲减5623M37+53200双胎之大，妊娠期甲减5624F38+53150轻度窒息42+125F40+64100巨大儿5526M403232胎儿宫内窘迫4627M362400新生儿惊厥42+628M39+43500无57+629M40+43340与人脸无对视51+230M38+53310轻度窒息56+531F39+13150新生儿溶血病41+332F383250胎儿宫内窘迫、新生儿湿肺52+633F37+12700颅内出血57+1平均值38+3296748+5标准差2+5633．106+1中位数39320049+1

注：M为男；F为女。

2.2全身运动评估信息

共35例小婴儿视频录像纳入此项研究，两次不同时间小婴儿GMs评估信息详见表2。

表2小婴儿GMs评估结果

Table 2 Results of assessment of general movements in infants

病例编号第1次GMs评估第2次GMs评估结果正常/异常结果正常/异常终评结果1NNPRAbnDisagree2NNNNN3CSAbnCSAbnCS4NNNNN5F-AbnNNDisagree6NNNNN7NNNNN8(1)PRAbnNNPR8(2)NNNNN9PRAbnPRAbnPR10NNNNN11NNNNN12NNNNN13NNNNN14NNNNN15NNNNN16NNNNN17PRAbnPRAbnPR18NNNNN19(1)PRAbnPRAbnPR19(2)NNNNN20NNNNN21NNNNN22NNF-AbnDisagree23NNNNN24NNNNN25NNNNN

(转下表)

(续上表)

病例编号第1次GMs评估第2次GMs评估结果正常/异常结果正常/异常终评结果26NNNNN27CSAbnCSAbnCS28NNNNN29NNNNN30NNNNN31PRAbnHO-Disagree32NNNNN33NNNNN

注：N为正常GMs；Abn为异常GMs；PR为单调性GMs；CS为痉挛-同步性GMs；Ch为混乱性GMs；F-为不安运动缺乏；AF为异常性不安运动；HO为活动过少；Disagree为两次GMs评估结果不一致。

2.3全身运动的重测信度

在早产/扭动运动阶段的17例GMs视频录像中，其中PR 6例，2例视频重测时结果不一致；CS 2例；正常GMs 9例。不安运动阶段GMs18例，2例视频录像在重测时结果不一致。具体的重测信度百分比一致性和κappa系数见表3。

表3全身运动质量评估的重测信度

Table 3 Intra-observer reliabilities of assessment of general movements

一般项目PMA(w)早产/扭动运动阶段35～46不安运动阶段49～60总计视频数目(例)171835百分比一致性N100%88．89%88．57%PR66．77%66．77%ChCS100%100%AFF-总计88．23%88．89%88．57%正常/异常Abn75%N100%88．89%κappa(k)0．6759(95%CI：0．3823～0．9696)

3讨论

3.1全身运动与其它神经评估技术的比较

脑性瘫痪严重神经发育障碍的早期诊断，是目前高危新生儿神经发育随访及儿童神经康复领域中的难点和重点[3]。与其它早期神经运动发育评估技术如新生儿行为观察、婴儿运动能力测试、磁共振影像技术不同，GMs不像影像学检查[7]，无需特殊的医疗设备，主要评估婴儿早期自发运动的复杂性、多变性及流畅性，可以超早期地预测早产儿和小婴儿的脑性瘫痪；同时GMs评估可以直接用于早产儿评估，不需要矫正年龄，这与新生儿行为测定(NBNA)[8]需要矫正年龄相比有较大的优势。GMs质量评估作为一种非侵入性、非干扰性的手段，特别容易被家长接受，适用于早产儿及小婴儿的脑发育的评估，有望成为一种简便、实用、易于推广的新型工具。

3.2全身运动重测信度

信度主要测定随机测量误差对测量结果的影响程度，是评价某种评估方法稳定性的主要衡量指标，一般包括评估者间信度和重测信度。评估者进行GMs质量评估时，通过视觉Gestalt 知觉进行模式识别，只有信度高才能保证该新型评估方法的客观性，在临床上产生重要价值。虽然Einspieler教授本人于1994年对20例婴儿视频录像在间隔2年后的再评估研究发现，重测的一致性可高达100%，但是在我国使用该评估时，仍需要仔细研究其信度。本研究结果显示，虽然儿童保健门诊小婴儿GMs重测信度有相对较好的一致性，与2009年杨红博士论文中组内相关系数(intra-class correlation coefficient, ICC)为0.83～0.90的研究结果相比稍低，明显低于Einspieler教授1994年的研究结果(重测百分比一致性高达100%)，推测原因是评估视频录像直接来自临床，与培训课程的典型视频录像相比难度偏高，夹杂有混杂因素。在本研究中，小婴儿GMs表现为PR的视频录像有2例重测结果不一致，电话随访婴儿会独立行走的年龄，分别为13个月和14个月，均为正常。仔细回放分析视频录像，发现2例小婴儿在拍摄视频时运动都较少，给人以活动过少的假象，提示在拍摄小婴儿GMs录像时，一定注意应该在婴儿自发运动良好的状态下拍摄。而在不安阶段，其中1例视频录像似有翻身动作，已有手的定向运动，研究者误认为GMs不安运动缺乏，随访婴儿会独立行走的年龄为14个月。所有这些都提示研究者在拍摄视频录像时要严格遵守拍摄条件，才能获得高质量的GMs评估结果，只有这样才能够尽早识别出那些处于神经发育伤残高风险的早产儿及小婴儿，对其及时开展康复干预；同时也尽早识别出那些不会有神经发育后遗症的小婴儿，以避免不必要的过度诊断和过度干预。由于GMs是在婴儿自发运动良好的状态下拍摄的，家长有时会在医院等待较长时间，且很多早产儿暂时前往医院有困难或者受到地域影响，使得GMs研究参与的人群受限，令人可喜的是Spittle等人[9]2016年采用智能手机APP让婴儿的照顾者拍摄婴儿GMs运动并上传视频录像，得到了很好的结果，这将会促进大数据的GMs研究进程。在本研究中，虽然有2例婴儿在扭动运动阶段被评估为CS，但仅1例婴儿在18个月时尚不能独立行走，由于没有随访2例婴儿不安运动阶段是否存在有不安运动缺乏，所以难以确定婴儿CS的预测价值，也提示研究者应长期、多次随访婴儿GMs，才能做出正确的预测。从本研究小婴儿GMs的重测信度研究结果看，该项评估技术稳定，适合在医疗机构开展并推广。

3.3本研究的缺陷及进一步的研究方向

虽然本研究小婴儿的GMs重测信度相对比较好，但是该研究仍存在着以下缺陷：首先，研究对象的年龄分布并不均匀，研究中没有PMA36周以前早产运动阶段的视频录像，这与这部分早产儿大部分在新生儿科住院，尚未脱离呼吸机或婴儿暖箱有关；第二是评估者既是诊治医生，又参与了录像的拍摄，而对小婴儿病史及家族史的了解常常会影响GMs的评估结果；第三，相对于其它国外的长达2年的研究间隔，该研究的3月研究间隔尚较短；第四，受制于儿童保健门诊多为正常小婴儿健康体检的影响，虽然研究中大部分小婴儿有高危因素，但在新生儿时期病情均较轻，所以在GMs评估的类型中，主要以正常为多，缺失其它GMs类型的重测信度研究；最后，本研究中仅有2名婴儿做了2次GMs评估，无长期、多次的评估结果，而长期的GMs随访评估结果会给临床提供更为准确的治疗建议。针对这些研究缺陷，研究者将进一步扩大GMs评估的年龄范围，特别是早产儿；同时作GMs的长期随访研究。

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