儿童脊柱良性肿瘤手术治疗 22 例随访报告

高天 赵鑫源 石磊 郭征 王臻 栗向东 王凤伟 李小康 吴智钢 裴延军

儿童脊柱良性肿瘤手术治疗 22 例随访报告

高天 赵鑫源 石磊 郭征 王臻 栗向东 王凤伟 李小康 吴智钢 裴延军

目的 基于成人脊柱良性肿瘤手术治疗经验，探索儿童脊柱良性肿瘤的手术治疗方法及其疗效。方法 回顾性分析我院 2009 年 5 月至 2015 年 5 月收治的接受手术治疗的儿童脊柱良性肿瘤患者22 例，男 13 例，女 9 例；年龄 2～14 岁，平均 ( 9.2±3.7 ) 岁。颈椎 5 例，胸椎 6 例，腰椎 9 例，胸腰椎多发 2 例。其中前路 ( 3 例 ) 采取颈椎椎体次全切，植骨融合内固定术，后路 ( 19 例 ) 采取刮除植骨内固定手术，对于椎体肿瘤注意尽量保留病椎上下终板，保留骨骺。结果 本组病例无失访，随访 1～5 年，平均( 3.1±1.2 ) 年；除 1 例出现复发，其余患者术后局部疼痛症状在术后 2 周内明显好转，VAS 疼痛评分由术前的 ( 5.8±1.2 ) 分下降至术后 2 周时的 ( 1.7±0.8 ) 分 ( P＜0.05 )；患者术后神经功能均有不同程度改善，其中神经功能 Frankel 分级 2 例由 C 级恢复至 E 级，10 例由 D 级恢复至 E 级，其余患儿无神经功能障碍。其中并发扁平椎改变患儿 8 例，病变椎体高度由术前 ( 0.5±0.1 ) cm 到术后 1 年增加到 ( 1.2±0.3 ) cm ( P＜0.05 )。结论在儿童脊柱良性肿瘤切刮除手术治疗中，如果能对脊柱椎体骨骺进行一定的保留，同时仅行有限节段的脊柱融合治疗，内固定的早期取出，都有利于减少手术对儿童脊柱生长发育的影响。

儿童；脊柱；骨肿瘤；刮除术；假体植入；外科手术

脊柱肿瘤在儿童中较为少见，有报道其发病率约百万分之一[1]，临床也少有大宗病例报道。因此对于儿童脊柱肿留治疗的临床经验还比较缺乏，对其诊断、治疗及预后仍是困扰临床医生的重大难题。特别是对于儿童脊柱肿瘤的治疗目前仍没有统一的方案，仍然存在争议。基于此，现将我科 2009年 5 月至 2015 年 5 月收治的 43 例儿童脊柱肿瘤患儿中，行手术治疗的 22 例 14 岁以下的脊柱良性肿瘤患儿的手术治疗经验及随访结果报告如下。

资料与方法

一、纳入与排除标准

纳入标准：( 1 ) 2009 年 5 月至 2015 年 5 月患者；( 2 ) 年龄≤14 岁的脊柱患儿；( 3 ) 行手术治疗者；( 4 ) 病理诊断为良性肿瘤者。

排除标准：( 1 ) 恶性肿瘤者；( 2 ) 椎管内肿瘤者；( 3 ) 未行手术治疗者。

二、一般资料

本组共纳入 22 例，男 13 例，女 9 例。年龄2～14 岁，平均 ( 9.2±3.7 ) 岁，其中颈椎 5 例，胸椎 6 例，腰椎 9 例，胸腰椎多发 2 例。病理分型包括：嗜酸性肉芽肿 7 例 ( 31.8% )，骨纤维结构不良 5 例 ( 椎体 3 例，附件 2 例 ) ( 22.8% )，骨样骨瘤4 例 ( 椎体 3 例，附件 1 例 ) ( 18.2% )，骨母细胞瘤3 例 ( 13.6% ) ( 附件 3 例 )，动脉瘤样骨囊肿 3 例 ( 附件 3 例 ) ( 13.6% )。临床症状主要表现为疼痛 17 例( 77.3% )，其次为神经障碍症状 12 例 ( 54.5% )，7 例 ( 31.8% ) 患儿并发椎体的溶骨性缺损，椎体压缩，成“扁平椎”，甚至消失呈线形表现，临近椎间隙无明显改变。1 例 ( 4.5% ) 患儿存在脊柱畸形，1 例 ( 4.5% ) 有软组织包块。

三、治疗方法

所有患者均采用全身麻醉下进行手术，5 例颈椎肿瘤患儿 3 例采用前路椎体肿瘤切除活检植骨内固定术，2 例采用后路肿瘤切除活检植骨融合内固定术。对于胸腰椎肿瘤患儿均采用后路肿瘤切除活检植骨内固定术。对于椎体肿瘤患儿，前路手术保留病椎上下终板，保留椎体骨骺，而后行前路钢板固定；对于后路手术，取病变破坏椎体严重侧椎弓根进入椎体行刮除，注意保护病变椎体上下终板的骨骺，而后蒸馏水浸泡，反复冲洗。行椎体内充分植骨，而后在相邻节段置入椎弓根螺钉行内固定。

四、观测指标

对于有疼痛症状的患儿采用 VAS 评分量表于术前及术后 2 周时对患者进行评分，对于有神经症状的患儿以 Frankel 分级系统于术前及术后进行评分，同时对于有“扁平椎”改变的患儿，分别术前及术后 1.5 年测量病椎前缘高度，观察病椎高度恢复情况。

五、统计学处理

所有检测结果均采用 SPSS 15.0 分析，统计数据采用组内配对 t 检验方法，当 P＜0.05 时认为差异有统计学意义。

结 果

本组 22 例，除 1 例失访外，其余 21 例均随访 1～5 年，平均 ( 3.1±1.2 ) 年；除 1 例动脉瘤样骨囊肿患儿出现复发，再次手术处理，其余患儿无复发。术后局部疼痛症状在术后 2 周内明显好转，VAS 疼痛评分由术前的 ( 5.8±1.2 ) 分下降至术后2 周时的 ( 1.7±0.8 ) 分 ( P＜0.05 ) ( 图1 )；患儿术后神经功能均有不同程度改善，其中神经功能 Frankel分级 2 例由 C 级恢复至 E 级，10 例由 D 级恢复至E 级，其余患儿无神经功能障碍。对于并发扁平椎改变 7 例，其由于溶骨破坏发生压缩的椎体，在术后其高度逐渐恢复 ( 图2 )，病变椎体高度由术前( 0.5±0.1 ) cm 到术后 1 年增加到 ( 1.2±0.3 ) cm ( P＜0.05 )。

图1 患儿，女，14 岁 a：C2动脉瘤样骨囊肿；b：术后 X 线片，C2动脉瘤样骨囊肿刮除彻底；c：术后 1 年骨质部分长入；d：术后 2 年骨质长入情况良好；e：术后 4 年骨质完全长入，颈椎曲度变直Fig.1 Female patient, 14 years old a: Aneurysmal bone cyst in C2; b: Aneurysmal bone cyst was completely removed after the operation; c: Part of the bone tissue was regained 1 year after the operation; d: The better bone tissue was regained 2 years after the operation; e: Bone tissue was completely regained 4 years after the operation, the curvature of the cervical spine was straightened

图2 患儿，男，10 岁 a：T4椎体嗜酸性肉芽肿；b：行后路肿瘤刮除植骨内固定术后；c：术后6 个月椎体高度已有恢复；d：术后 1 年复查 X 线片，椎体高度显著恢复Fig.2 Male patient, 10 years old a: Eosinophilic granuloma in T4; b: Curettage of the bone tumor and implanting the f xation; c: Vertebral height regained after 6 months of the operation; d: Vertebral height was significantly regained after 1 year of the operation

讨 论

脊柱肿瘤在儿童中发病率较低[2]，其种类繁多，解剖复杂，病理类型多样，因此，临床诊断和治疗有一定难度。目前国内在这方面的病例汇总分析报道相对较少，儿童脊柱肿瘤的诊疗主要还是参考成人的标准[3-5]。对于儿童良性脊柱肿瘤，文献报道主要好发于胸腰椎[6-8]，最常见的病理类型是嗜酸性肉芽肿 ( 12%～25% )，骨样骨瘤 / 骨母细胞瘤 ( 10% )，动脉瘤样骨囊肿 ( 10% )。本组病例嗜酸性肉芽肿 7 例 ( 31.8% )，骨样骨瘤 / 骨母细胞瘤 7 例( 31.8% )，动脉瘤样骨囊肿 3 例 ( 13.6% )，均略高于文献报道，主要是由于本组纳入的均为手术治疗病例。

儿童脊柱肿瘤缺乏典型的早期临床特征，通常疼痛是儿童脊柱肿瘤的主要症状，发生率可以高达 46%～83%[9]，主要发生于颈胸腰背部及四肢，多为休息性疼痛或夜间痛。本组患儿疼痛症状约占77.3%，而且均无明确外伤史。因此 Turner 等[10]和King 等[11]指出对于患儿有持续性颈痛，腰背痛或腰腿痛症状，并伴有夜间疼痛加重，局部压痛，叩击痛阳性和肌痉挛，经对症治疗疼痛无缓解者应给予足够重视并仔细检查。除此之外，脊髓损伤出现的神经症状，以及脊柱畸形及局部包块，均应积极行进一步的检查，以排除其是否与脊柱肿瘤相关。本组患儿中出现神经损伤症状的 12 例 ( 54.4% )，脊柱畸形 1 例( 4.5% )，局部包块 1 例 ( 4.5% )。

对于辅助检查而言，X 线、CT、MRI、骨扫描检查各有优缺点。X 线片检查简单易行，可以发现病灶的大致情况，应该作为躯干及四肢疼痛或者神经功能障碍者首选筛查检查[12]。CT 及 MRI 可以更加清楚的显示脊柱病变的部位、性质、范围以及脊髓是否受压等情况。骨扫描可以通过骨代谢初步判断肿瘤的生物学行为，作出初步的良恶性诊断。但无论如何，病理诊断是肿瘤诊断的“金标准”。目前临床广泛使用 CT 引导下脊柱病变穿刺活检，有报道称其阳性率可高达 89%[13]。但是对于儿童脊柱病变，特别是一些富含血以及成骨性质的脊柱肿瘤，CT 引导穿刺活检很难获取有效和足够的标本[14]，同时由于儿童配合能力差，局麻下穿刺活检的成功率大大下降，即使在全麻下穿刺活检，由于患儿的椎体肿瘤往往伴有畸形、扁平椎，椎弓破坏塌陷等情况，也会造成穿刺活检成功率下降。因此笔者建议对于儿童脊柱肿瘤患者，在椎体肿瘤并发畸形的情况下，最好采用切开活检的方式来准确获取足量标本，以便明确诊断，从而进行下一步的治疗。

对于病理诊断为良性的脊柱肿瘤，肿瘤刮除植骨是首选的治疗方案，由于良性肿瘤的生物学行为一般比较温和，只要肿瘤刮除彻底，复发几率较低。对于动脉瘤样骨囊肿这类具有一定侵袭性的肿瘤，有学者认为整块切除肿瘤将大大降低肿瘤的复发，获得满意的远期疗效[15-16]。笔者认为，囊内彻底的刮除植骨，对于动脉瘤样骨囊肿的治疗方案是可行的，对于本组病例中，仅有 1 例 ( 4.5% ) 动脉瘤样骨囊肿患儿复发，再次行刮除植骨后，未再复发。对于儿童脊柱肿瘤手术适应证的选择，笔者认为应该遵循以下几点原则：( 1 ) 脊柱肿瘤造成持续性疼痛不适，药物不能缓解或仅能部分缓解者；( 2 )肿瘤造成脊髓受压，出现神经功能损伤者；( 3 ) 肿瘤导致脊柱失稳，发生脊柱畸形，病理性骨折等。对于本组儿童脊柱病例，疼痛 17 例 ( 77.3% )，神经功能症状 12 例 ( 54.5% )，脊柱畸形 1 例 ( 4.5% )，并发“扁平椎”7 例 ( 31.8% )。

但是对于儿童脊柱肿瘤是否行内固定治疗，是否行脊柱融合缺乏大宗病例的研究，是儿童脊柱肿瘤治疗的难点，一直存在着争议[17]。肖建如[18]认为脊柱稳定性的重建是儿童及青少年脊柱肿瘤治疗中的难点，由于儿童及青少年仍处于生长发育时期，肿瘤本身破坏或术后骨质结构缺损破坏造成脊柱畸形、脊柱失稳的几率往往高于成人[19-20]，因此肿瘤刮切术后，给予充分的植骨及内固定显得相当重要，植骨材料通常选择自体骨或人工骨；但是，由于儿童脊柱正处于生长发育期，对于处于生长期的儿童，过早的对脊柱进行融合，会在不同程度上影响儿童的正常生长发育，并且也会造成融合节段邻近节段的退变加快。

笔者认为，如果在尽量彻底切刮除儿童脊柱肿瘤的前提下，尽可能地保留椎体的骨骺，将有利于保留椎体生长的功能，椎体可以随儿童发育而生长，减少手术对脊柱生长能力的破坏。笔者所在课题组对儿童脊柱骨骺进行了初步的研究，发现儿童脊柱骨骺主要分布于两侧的椎弓前部，以及椎体中央。有研究也表明[21-23]，在保留软骨终板的情况下，终板骨骺有一定的生长代偿能力，可以恢复椎体的高度，特别是在儿童和青少年时期。基于此理论，本组 7 例“扁平椎”的嗜酸性肉芽肿患儿，采取了保留椎体骨骺的肿瘤刮除后路植骨内固定手术，术后 18 个月复查时，椎体高度均有不同程度的恢复，取得令人比较满意的疗效 ( 图1 )。对于部分患儿已于术后 18～24 个月去除了内固定系统，远期疗效还在进一步观察中。但是这种手术方式仅仅试用于后方附件结构完整的脊柱肿瘤患儿，对于后方附件结构已经被肿瘤破坏，须行椎体附件特别是椎板及小关节突切除的患儿，或者肿瘤在椎管内，必须行全椎板切除的患儿并不适用。这类患儿由于后方结构遭到破坏，脊柱稳定性差，如果单纯行内固定而不行植骨融合，脊柱的稳定性难以保证，可能会出现内固定松动断裂的可能，同时如果行植骨融合内固定手术，可能会影响到脊柱的发育，而并发脊柱畸形。结合本组病例，笔者对颈椎附件动脉瘤样骨囊肿的患者，行后路肿瘤切除，植骨融合内固定手术，经过长期随访，5 年时其颈部活动情况良好，除颈椎轻度反屈外，无明显畸形 ( 图1 )。基于此，笔者认为儿童脊柱肿瘤在后方结构被破坏必须被切除时，恢复脊柱稳定性应该作为重建的首要目标。在满足脊柱稳定的前提下，固定融合最短节段。虽然可能将来出现脊柱畸形，但是这些畸形通常不会太严重，同时绝大多数没有症状也无需手术。Zenonos 等[24]在对儿童脊柱动脉瘤样骨囊肿的研究中也指出，病变的复发以及内固定松动才是手术后最大的并发症。而对于植骨融合的治疗，辅以适量的功能锻炼，对于儿童脊柱的影响是在可控范围内的，并不会对儿童的脊柱造成巨大的损伤，同时患儿通常自身也没有不适感。

由于儿童脊柱肿瘤发病率较低，特别是儿童脊柱良性肿瘤发病率更低，因此，对于儿童脊柱肿瘤的诊断要以临床、影像学、病理三者相结合。手术治疗的目的是尽可能完全的切除肿瘤、恢复和重建脊柱的稳定性、解除神经压迫。在儿童脊柱良性肿瘤切刮除手术治疗中，如果能对脊柱椎体骨骺进行一定的保留，同时仅行有限节段的脊柱融合治疗，内固定的早期取出，都有利于减少手术对儿童脊柱生长发育的影响。

[1] O’Sullivan C, Jenkin RD, Doherty MA, et al. Spinal cord tumors in children: long-term results of combined surgical and radiation treatment[J]. J Neurosurg, 1994, 81(4):507-512.

[2] Menezes AH, Ahmed R. Primary atlantoaxial bone tumor in children: management strategies and long-term follow-up[J]. J Neurosurg Pediatr, 2014, 13(3):260-272.

[3] Beer SJ, Menezes AH. Primary tumors of the spine in children. Natural history management and long-term follow-up[J]. Spine, 1997, 22(6):649-659.

[4] 彭新生, 李佛保, 廖威明, 等. 儿童脊柱肿瘤[J]. 中华小儿外科杂志, 2005, 26(12):642-645.

[5] 杨昊飞, 林松, 陈松峰. 儿童及青少年脊柱肿瘤临床特点观察[J]. 中国骨与关节杂志, 2015, 4(10):742-747.

[6] Arnold H. Menezes, Raheel Ahmed. Primary atlantoaxial bone tumors in children: management strategies and long-term follow-up[J]. J Neurosurg Pediatr, 2014, 13(3):260-272.

[7] Chi JH, Bydon A, Hsieh P, et al. Epidemiology and demographics for primary vertebral tumors[J]. Neurosurg Clin N Am, 2008, 19(1):1-4.

[8] Garg S, Dormans JP. Tumors and tumor-like conditions of the spine in children[J]. J Am Acad Orthop Surg, 2005, 13(6): 372-381.

[9] Parikh SN, Crawford AH. Orthopaedic implications in the management of pediatric vertebral and spinal cord tumors: a retrospective review[J]. Spine, 2003, 28(20):2390-2396.

[10] Turner PG, Green JH, Galasko CS. Back pain in childhood[J]. Spine, 1989, 14(8):812-814.

[11] King HA. Back pain in children[J]. Orthop Clin North Am,1999, 30(3):467-474.

[12] Weinstein JN, Mclain RF. Primary tumors of the spine[J]. Spine, 1987, 12(9):843-851.

[13] Lis E, Bilsky MH, Pisinski L, et al. Percutaneous CT guided biopsy of osseous lesion of the spine in patients with known or suspected m alignancy[J]. AJNR Am J Neuroradiol, 2004, 25(9):1583-1588.

[14] Fenoy AJ, Greenlee JD, Menezes AH, et al. Primary bone tumors of the spine in children[J]. J Neurosurg, 2006, 105(4 Suppl):S252-260.

[15] Papagelopoulos PJ, Currier BL, Shaughnessy WJ, et al. Aneurysmal bone cyst of the spine. Management and outcome[J]. Spine, 1998, 23(5):621-628.

[16] Ozaki T, Halm H, Hillmann A, et al. Aneurysmal bone cysts of the spine[J]. Arch Orthop Trauma Surg, 1999, 119(3-4): 159-162.

[17] Parikh SN, Crawford AH. Orhhopaedic implications in the management of pediatric vertebral and spinal cord tumors: A retro spective review[J]. Spine, 2003, 28(20):2390-2396.

[18] 肖建如. 儿童及青少年脊柱肿瘤[J]. 中华骨科杂志, 2004, 24(7):398-399.

[19] Kimber C, Michalski A, Spitz L, et al. Primitive neuroectoderm tumours anatomidocation exetent of surgery and outcome[J]. J Pediatr Surg, 1998, 33(1):39-41.

[20] Hosalkar HS, Pill SG, Sun PP, et al. Progressive spinal lordosis after lamino plastyin a child with thoracic neuro blastomal[J]. Spinal Disord Tech, 2002, 15(1):79-83.

[21] 王臻, 郭征, 栗向东. 儿童保留骨骺的保肢手术[J]. 第四军医大学学报, 2008, 29(4):289-291.

[22] Ippolito E, Farsetti P, Tudisco C. Vertebra plana: long term follow-up in 5 patients[J]. J Bone Joint Surg Am, 1984, 66(9): 1364-1368.

[23] 石磊, 王臻, 郭征, 等. 儿童脊柱嗜酸性肉芽肿保留骨骺切除手术的临床初步研究[J]. 中国脊柱脊髓杂志, 2015, 25(1): 34-38.

[24] Zenonos G, Jamil O, Governale LS, et al. Surgical treatment for primary spinal aneurysmal bone cysts: experience from Children’s Hospital Boston[J]. J Neurosurg Pediatr, 2012, 9(3):305-315.

( 本文编辑：裴艳宏 )

Preliminary investigation on the clinical effects and surgical methods for children’s benign tumors in the spine

GAO Tian, ZHAO Xin-yuan, SHI Lei, GUO Zheng, WANG Zhen, LI Xiang-dong, WANG Feng-wei, LI Xiao-kang, WU Zhi-gang, PEI Yan-jun. Department of Orthopedics, the First Affiliated Hospital, the fourth Military Medical University, Xi’an, Shanxi, 710032, China

SHI Lei, Email: shilei_med@163.com

Objective To investigate the clinical effects and surgical methods of treating children’s benign tumors in the spine based on the experience of operating on adult spinal tumors.MethodsFrom May 2009 to May 2015, 22 patients ( 13 boys and 9 girls, aged from 2 - 14 years and average age 9.2 ± 3.7 years ) who had benign tumors in the spine ( cervical vertebra 5, thoracic vertebra 6, lumbar vertebra 9 and thoracolumbar vertebra 2 ) received surgery. Three patients had corpectomy and the spinal fusion was achieved. Nineteen patients achieved debridement and fusion with internal f xation. All endplates and epiphyses were saved.ResultsAfter follow-up for 1 to 5 years ( 3.1 ± 1.2 years on average ), the local pain were signif cantly improved at 2 weeks after operation except 1 patient, VAS points decreased from 5.8 ± 1.2 to 1.7 ± 0.8 P ＜ 0.05. Neural function also improved and no one had neurological dysfunctions. Frankel level was from C to E ( 2 patients ), D to E ( 10 patients ) and 8 of them had complication of vertebral plana. The height of vertebra had increased from ( 0.5 ± 0.1 ) cm to ( 1.2 ± 0.3 ) cm after surgery P ＜ 0.05.ConclusionsIn the operation for children’s benign tumors in the spine, saving spinal epiphysis, spinal fusion within certain vertebra and internal f xation early all can reduce the negative impact of surgery on the growth of children’s spine.

Child; Spine; Bone neoplasms; Curettage; Prosthesis implantation; Surgical procedures, operative

10.3969/j.issn.2095-252X.2017.02.008

R738.1

710032 西安，第四军医大学第一附属医院骨科 ( 高天、石磊、郭征、王臻、栗向东、王凤伟、李小康、吴智钢、裴延军 )；710032 西安，第四军医大学学员旅 ( 赵鑫源 )

石磊，Email: shilei_med@163.com

2016-11-08 )