包虫囊肿腹腔破裂的相关因素分析及疗效评价

王瑞涛，李 庆，万 永，梁 欢，董顺斌，曲 凯，刘 昌

(西安交通大学第一附属医院肝胆外科，陕西西安 710061)



◇临床研究◇

包虫囊肿腹腔破裂的相关因素分析及疗效评价

王瑞涛，李 庆，万 永，梁 欢，董顺斌，曲 凯，刘 昌

(西安交通大学第一附属医院肝胆外科，陕西西安 710061)

目的 回顾性分析国内外文献中关于包虫囊肿患者发生囊肿腹腔破裂的相关因素及特点，总结其诊治及预防措施。方法 通过文献检索，收集并研究1988年-2014年间中文或英文发表的关于包虫囊肿腹腔破裂的文献，针对文中发生囊肿腹腔破裂的相关因素及特点进行回顾性分析。结果 纳入的包虫囊肿发生破裂的32篇文献中，国外14篇，国内18篇，共2 044例资料，按地理分布，国外1 007例，国内1 037例；囊肿破裂894例，破入腹腔385例；男性491例，女性288例，余未提供；年龄3～76岁，平均年龄39.5岁；囊肿部位多位于肝脏；破裂的囊肿平均直径多大于10 cm；囊肿多由外伤致使破裂；囊型包虫破裂后365例患者表现为腹痛、恶心呕吐、腹部压痛及反跳痛明显的腹膜炎体征，随着病情发展，176例患者出现全身过敏性反应，并发皮肤荨麻疹、过敏性休克等；患者白细胞数均会升高，结合临床表现及腹部超声或CT基本可以确诊；治疗均采用紧急手术剖腹探查，多数患者达临床治愈；术前准备时间长短与患者临床表现、及时就诊和确诊相关；紧急手术后327例患者给予阿苯达唑预防复发，复发率低。结论 包虫囊肿破裂主要发生于包虫流行区域，中青年男性常发生破裂，破裂囊肿多位于肝脏，破裂率与囊肿大小相关，破裂后患者主要表现为急腹症及全身过敏反应，及时确诊、紧急手术彻底清除病灶及囊液是治疗的关键，术后应用阿苯达唑可有效预防包虫囊肿复发。

包虫囊肿；囊肿破裂；诊治措施；疗效评价；预防措施

包虫囊肿即囊型包虫病，是一种流行于世界畜牧业发达地区的人畜共患病，以地中海地区、远东、南美和中东较为多见，由细粒棘球绦虫的虫卵感染所致。细粒棘球绦虫的成虫寄生于犬等肉食动物的肠道内，人类通过误食土壤或水源中的虫卵而感染，虫卵经口入肠，再经小肠黏膜进入血管，随门静脉血流到达全身器官，以肝脏和肺发病多见[1]。囊肿破裂是包虫患者的严重并发症之一[2]，破入腹腔可致腹痛、荨麻疹、过敏反应甚至突然死亡[3]。随着世界贸易及旅游业的发展，包虫囊肿分布趋势日趋全球性，加强对其认识十分重要。本文通过回顾性研究有关包虫囊肿患者的国内外文献报道，分析其发生腹腔破裂的地理分布、年龄、性别、破裂原因、囊肿部位、囊肿大小、临床表现、术前准备时间、诊治措施及疗效，总结其诊治措施及预防策略，以期加强对囊型包虫病破裂处理的认识，降低破裂率及提高治愈率，减少再发率。

1 资料与方法

1.1 文献的检索及选择方法 利用计算机检索PubMed、ISI Web of Knowledge、CNKI、Google Scholar、EMBASE、万网数据库、维普公开发表的原始文献、会议论文、毕业论文。同时，与所提供资料不全的研究报道文献的主要作者联系，获取补充资料，并查阅论文所附参考文献以获取补充资料。为了增加检索的敏感性，作者使用了限定较少的检索策略:英文数据库#1Hydatid cyst*(Mesh explore)，#2 Rupture*(Mesh explore)，#3 Peritoneal Cavity*(Mesh explore)，#4 (#1 or #2)，#5(#1 and #3)；中文数据库：#1包虫囊肿*(Mesh explore)，#2破裂*(Mesh explore)，#3腹腔*(Mesh explore)，#4 (#1 or #2)，#5(#1 and #3)。搜索出国内外于1988～2014年发表的关于包虫囊肿腹腔破裂的中英文文献，选择结果充实完整者予以纳入。

1.2 获选文献中病例的纳入与排除标准 对已确诊为囊型包虫病患者且文章明确包虫囊肿破裂部位为腹腔的病例予以纳入；无具体数据报告或数据过少，不利于分析文献以及重复研究或动物实验研究文献予以排除。

1.3 研究指标 包虫囊肿发生腹腔破裂患者的地理分布、年龄、性别、破裂原因、囊肿部位、囊肿大小、临床表现、术前准备时间、诊断方法、术前白细胞数、处理措施、治疗疗效、阿苯达唑持续口服时间、随访情况、复发病例数等。

1.4 统计学处理 数据分析及图表制作采用统计学常用软件SPSS 17.0。纳入数据采用描述性统计分析，P<0.05表示差异有统计学意义。

2 结 果

2.1 文献检索结果 通过各数据库检索及附加检索，共检索出中英文文献2 690篇(图1)，去重后，阅读剩余1 656篇文献的文题和摘要，排除与囊型包虫不相关、包虫破裂部位非腹腔、动物实验、重复研究及数据不足而影响研究的文献后，初步纳入48篇研究并对其进行全文阅读，排除未明确破裂部位或数据不足而影响研究者，剩余32篇符合本研究标准并予以纳入。

图1 纳入研究流程图Fig.1 The flow diagram of the included studies

2.2 文献报道的包虫囊肿腹腔破裂患者的地理分布 纳入的包虫囊肿破裂的32篇文献中，国外14篇，国内18篇，共2 044例病例资料，其中分布于土耳其676例，非洲摩洛哥15例，印度2例，澳大利亚372例，中国1 037例。可见其患者的地理分布呈全球性，所分布地区均为牧区，经济发展欠发达，经济来源主要以畜牧业为主；在我国的主要分布区域为新疆、青海、甘肃、宁夏、吉林、内蒙古等高山草甸地区，这些地区多气候寒冷、干旱少雨，为牧区或半农半牧区，有西高东低的流行特征。

2.3 包虫囊肿腹腔破裂患者的年龄、性别分布 研究所纳入包虫囊肿破裂的894例患者中，男性491例，女性288例，男女比例1.73∶1，性别未确定115例；年龄3～76岁，平均年龄39.5岁，资料提示包虫囊肿破裂患者以中青年男性居多。

2.4 包虫囊肿腹腔破裂与囊肿部位及大小的关系 发生破裂的囊肿部位多位于肝脏，共计754例，占98.4%，其中位于肝左叶27例，占3.5%；位于肝右叶100例，占13.3%；肝脏双叶2例，占0.27%；未明确肝脏具体位置的620例；位于脾脏4例，网膜2例，子宫2例，卵巢1例，腹腔内多部位1例，膀胱1例，盆腔1例[1-31](表1)。发生破裂的囊肿主要源于肝脏，偶发于脾、腹腔内多部位、膀胱、卵巢等。

另外，未提供破裂囊肿大小的658例；其余病例中，破裂囊肿平均直径大于10 cm者98例，平均直径为5～10 cm者138例，直径小于5 cm的包虫囊肿发生破裂病例目前无报道(表2)。据WHO分型可将包虫的大小分为3类：直径<5 cm，称为小包虫；直径5～10 cm，称为中等大小包虫；直径>10 cm称大包虫[32]，可见发生破裂的包虫囊肿均为中等大小包虫或大包虫。

2.5 包虫囊肿腹腔破裂原因 385例包虫囊肿患者发生腹腔破裂，其中因外伤而使包虫囊肿破裂117例，占30.4%；囊肿自发性破裂11例，占2.9%；由于腹内压增加破裂2例，占0.52%；医源性破裂6例，占1.56%。可见，包虫囊腹腔破裂主要因外伤所致。

2.6 包虫囊肿腹腔破裂的临床表现 囊型包虫破入腹腔后，365例均出现腹膜炎体征，表现为腹痛、恶心呕吐、明显腹部压痛及反跳痛。随着病情发展，部分患者出现全身过敏性反应，严重可危及生命。无症状性腹膜炎1例，未提供临床表现19例(表3)。此时单纯根据患者临床表现很难与胃肠穿孔等造成的急腹症鉴别，临床医务人员应加强对包虫囊肿的鉴别，及时采取诊疗措施。

表1 包虫囊肿腹腔破裂与囊肿部位的关系Tab.1 Relationship between hydatid cyst’s location and peritoneal cavity rupture

2.7 包虫囊肿腹腔破裂的诊疗措施 发生腹腔破裂的385例包虫囊肿患者，通过影像学检查辅以临床表现及血细胞数均可基本明确诊断，部分患者通过剖腹探查而确诊。所有患者均采取紧急手术，剖腹探查并彻底清除腹腔内内囊及子囊，同时反复冲洗腹腔，并根据并发症的不同采取相应其他术式，清除破溃的囊液，囊腔用30 g/L高渗盐水或过氧化氢灌洗10～15 min，腹腔用30 g/L高渗盐水彻底杀灭包虫头节，术后常规给予阿苯达唑预防复发。纳入研究的361例患者通过上述诊断及治疗措施达到临床治愈，治愈率为93.8%；5例患者由于过敏性休克及未能及时有效抢救而死亡，死亡率1.3%；剩余19例未提供疗效情况(表3、表4)。

表2 包虫囊肿腹腔破裂与囊肿大小的关系Tab.2 Relationship between hydatid cyst’s size and peritoneal cavity rupture

2.8 包虫囊肿腹腔破裂术前准备时间与预后 阿苯达唑是《WHO包虫病诊治纲要》推荐的首选有效抗包虫病药物[32]。所研究病例中发生包虫囊肿破裂的894例患者中，术后397例患者常规给予阿苯达唑预防复发，给药时间2～6月，术后209例患者纳入随访，随访时间0.5～57月，期间复发患者12例，复发率6.1%；故包虫囊肿破裂患者术后应常规随访，定期复查超声或CT等相关检查，早期发现复发，采取措施，预防再破裂。

3 讨 论

3.1 包虫病全球发病及囊型包虫腹腔破裂的概况 随着世界畜牧资源的发展和旅游业的进步、人口增长及流动量增大、家养宠物犬的增多等，包虫感染患病率呈上升趋势。据报道，包虫病的感染率为3.1%～31.5%，患病率为0.5%～5.0%[33]，主要分布于中东、远东、地中海区域、南美、澳大利亚，我国以新疆、青海、甘肃、宁夏、吉林等高山草甸地区多见[34]。囊型包虫病腹腔破裂是包虫病较为严重的并发症之一。本研究2 044例病例资料中发生腹腔破裂385例，发病率约为18.8%；发病地区主要集中于包虫病高发区域。囊型包虫腹腔破裂后，临床表现复杂多样，缺乏特异性，而且医务人员对其发病的认识不足，易错过最佳治疗时机。本研究通过总结现有国内外文献资料，分析其发病与相关因素的关系，评价其诊治措施及疗效，为改善现有诊治模式提供依据。

3.2 包虫囊肿腹腔破裂的主要相关因素分析 包虫囊肿腹腔破裂主要见于中青年男性，原因可能在于囊型包虫病流行区域中青年男性为主要劳动力，其接触犬、羊等机会较多，同时其主要从事重体力劳动，故发生破裂的概率较其他人群大。破入腹腔的部位主要位于肝脏，可能与包虫多寄生于肝脏，而肝脏位置相对表浅，同时肝脏右叶占肝脏较大面积，在腹部受到外伤时容易涉及；另外分析可见破裂包虫多为中等或大包虫，随着囊肿体积的不断增大，其表面张力增加，受外力或腹内压增加时，其表面受力不平衡而容易破裂。

导致囊型包虫腹腔破裂的主要原因如下。外伤性破裂，即包虫囊肿受外力挤压或撞击等使囊内压骤然增高发生破裂，统计分析显示常见外伤性破裂原因多为车祸、高处坠落、钝器伤、挫伤等。本研究结果显示其破裂主要原因也为外伤。故患有包虫囊肿的患者应尽量避免外伤；咳嗽或体位变化致腹内压增加，如当包虫囊肿较大和伴有囊肿继发感染时，在排便、打喷嚏、剧烈咳嗽或呕吐等致腹压增高时，可诱使包虫囊肿受压破裂[35]；医源性破裂即医务人员检查及治疗过程中导致囊液外溢而产生的并发症，如应该避免查体手法粗暴、术中探查等操作不当；自发性破裂即没有发现受到外力作用而发生的包虫囊肿破裂。包虫囊肿在生长过程中受到周围组织如血管、包膜等限制，使囊内压不断增高，随着囊肿的不断增大，外囊壁在压力作用下逐渐变薄而最终破裂。这提示包虫囊肿患者应定期复查，出现急腹症等表现时应考虑到自发破裂的可能。

表3 包虫囊肿腹腔破裂国外研究病例的一般情况及诊疗措施Tab.3 General condition, diagnosis and treatment of foreign cases of hydatid cyst rupture into the peritoneal cavity

表4 包虫囊肿腹腔破裂国内研究病例的一般情况及诊疗措施Tab.4 General condition, diagnosis and treatment of domestic cases of hydatid cyst rupture into the peritoneal caivty

3.3 包虫囊肿腹腔破裂的诊治措施及疗效 囊型包虫腹腔破裂后，含有原头蚴的包虫囊液进入腹腔，患者易出现剧烈腹痛伴过敏反应，结合外伤史、流行病学接触史及辅助检查，可及时确诊。少数病例受伤轻、无明确的外伤史，包虫囊肿破裂口较小，症状体征不典型，易发生漏诊或误诊[36]。包虫囊液具有抗原性，人体不断地吸收包虫抗原，在其刺激下产生相应的抗体IgE使机体反应性增高。包虫囊肿破裂后其内含物中的毒白蛋白与存在于人体组织细胞中的抗体相结合，释放出大量组织胺、5-羟色胺等血管活性物质，继而发生红斑、水肿、荨麻疹、呕吐、呛咳、胸闷、气短、面色苍白、出冷汗、脉弱和血压下降等一系列征象[1]，严重可导致生命危险。因此，医师应提高警惕，仔细询问病史，积极完善相关检查，借助包虫免疫实验，早期行B超和CT等辅助检查，早期确诊。

本研究总结纳入病历资料的诊断要点为：具有疫区生活史或犬等宿主动物接触史；突发腹腔和脏器中的包块消失或缩小，相继出现腹膜炎体征或发热、恶心呕吐、过敏性休克、皮肤荨麻疹及移动性浊音阳性等相应并发症；B超显示的特征性变化，如囊壁光滑完整，可见双层结构，出现“双壁症”，或者囊壁粗糙肥厚或周边钙化呈强回声，出现“弧形钙化”，以及内囊壁塌陷呈“水上浮莲征”和多子囊呈“蜂窝征”等[32]；酶联免疫吸附试验(ELISE)、间接血凝法(IHA)、点免疫胶体金渗滤法(DIGFI)等以及XJHCRI研制的4种抗原组合胶体全快速诊断试剂盒，具有简便、高效、低耗及较好的灵敏度(>85%)和特异度(>85%)等优点，目前是流行病学调查和筛查以及基层医院诊断的首选方法[32]；腹部透视可用于鉴别消化道穿孔，如存在膈下游离气体，可能为消化道穿孔并与其鉴别；腹腔穿刺的穿刺液涂片可检查到包虫头节；积极行血常规等血清学检查，如肝包虫破入腹腔者，嗜酸性粒细胞计数显著增高，有时高达30%以上[25]。通过以上诊断要点基本可确诊。但是，近年来随着旅游业的发展，非疫区也会有囊型包虫的存在，故须加强对包虫病的认识，对非疫区、无疫区接触史的可疑患者，不能忽视本病的存在。

总结分析385例囊型包虫腹腔破裂的主要处理措施为：需迅速清除腹腔内囊液，使用抗过敏药物，保持生命体征平稳；迅速行抗休克治疗；行部分肝段切除/外囊剥除/内囊摘除术并彻底清除破溃的囊液，囊腔用30 g/L高渗盐水或过氧化氢灌洗10～15 min，腹腔用30 g/L高渗盐水彻底杀灭包虫头节[6]，充分引流。而手术方式的选择原则应遵循首选根治性肝囊型包虫病外囊完整剥除术或肝部分切除术，次选肝囊型包虫病外囊次全切除术，再选肝囊型包虫病内囊摘除术；术后常规给予阿苯达唑预防复发，并定期随访，阿苯达唑片是国内外学者认为首选抗包虫病药物。纳入研究的361例患者通过上述诊断及治疗措施达到临床治愈，治愈率为93.8%；术后209例患者纳入随访，期间复发患者12例，复发率仅6.1%；总体疗效满意。

3.4 包虫囊肿腹腔破裂的预防措施 预防包虫囊肿腹腔破裂首先应降低人群包虫病发病率，加强宣传教育，提高卫生监管，加大对农牧区易感人群的普查力度，发现后尽早治疗；对于急腹症患者，特别是来自牧区的患者，要警惕并排查，一经确诊，尽快手术，降低包虫破裂致过敏性休克死亡的风险；术中除彻底处理原发病灶外，应彻底清洗腹腔，防止头节种植；术后规范化服用阿苯达唑预防复发[21]，定期随访复查。

随着世界贸易及旅游业的发展，全球范围内包虫感染有扩大的趋势。目前的共识是：加强对包虫囊肿破裂的认识，尽早鉴别诊断并紧急手术，术后阿苯达唑常规应用防止复发，定期随访，能够有效降低包虫囊肿的复发率、破裂率及病死率。

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(编辑 国 荣)

Efficacy evaluation and analysis of factors for hydatid cyst rupture into the peritoneal cavity: A systematic review

WANG Rui-tao, LI Qing, WAN Yong, LIANG Huan,

DONG Shun-bin, QU Kai, LIU Chang

(Department of Hepatobiliary Surgery, the First Affiliated Hospital,Xi’an Jiaotong University, Xi’an 710061, China)

Objective To retrospectively analyze domestic and foreign literature regarding the related factors and characteristics of hydatid cysts rupture into the abdominal cavity and summarize its diagnosis, treatment and preventive measures. Methods Through systematic and comprehensive literature search, we collected 32 articles on hydatid cyst rupture into the abdominal cavity, which were published in 1988-2014 in Chinese or English. Results The 32 articles on hydatid cyst rupture consisted of 14 ones published abroad and 18 domestic ones. Geographical distribution: Among the 2 044 cases involved, 1 007 were distributed abroad and 1 037 in China. Types of cyst rupture: rupture in 894 cases and rupture into the abdominal cavity in 385 cases. Sex distribution: 491 male and 288 female patients. Range of age: 3-76 years old, with the mean age of 39.5. The pathogenic site: mostly in the liver. Ruptured cyst size: mostly larger than 10 cm in diameter. Causes of rupture: mostly trauma. Clinical symptoms: With cystic hydatid breaking into the abdominal cavity, 365 patients had abdominal pain, nausea, vomiting, abdominal tenderness and obvious signs of peritonitis with bounce pain. As the disease worsened, 176 patients had systemic allergic reaction, concurrent skin urticaria, anaphylactic shock, and increased count of white blood cells. Combined with clinical manifestations and abdominal ultrasound or CT diagnosis, this disease could be confirmed. The treatment of this disease usually adopted emergency laparotomy surgery, after which clinical cure was achieved in most patients, and it was highly dependent on the patient's clinical manifestation, timely diagnosis and diagnosis. Postoperative application of albendazole hydatid cyst on 327 patients led to low recurrence rate. Conclusion Hydatid cyst rupture mainly occurs in hydatid-prevalent areas and among young and middle-aged men. The symptom of hydatid cyst rupture into the peritoneal cavity is relatively common. Cyst is usually located in the liver; furthermore, the larger the diameter of cyst, the higher probability of rupture. After the fracture patients usually have acute abdominal pain and systemic allergic reaction. Timely diagnosis and emergency surgery which thoroughly removes lesions and fluid are the key to treatment; postoperative application of albendazole hydatid cyst will be an effective way to prevent its recurrence.

hydatid cyst; cyst burst; diagnosis and treatment measure; curative effect evaluation; preventive measure

2016-01-29

2016-05-13

陕西省社会发展科技攻关项目(No.2016SF-204)

Supported by the Science and Technology Project of Social Development of Shaanxi Province (No. 2016SF-204)

刘昌. E-mail: eyrechang@126.com

R656

A

10.7652/jdyxb201606020

优先出版：http://www.cnki.net/kcms/detail/61.1399.R.20161013.0935.006.html(2016-10-13)