前臂良性骨肿瘤 215 例临床流行病学分析

孙扬 李远 金韬 刘巍峰 牛晓辉

. 骨肿瘤 Bone neoplasms .

前臂良性骨肿瘤 215 例临床流行病学分析

孙扬 李远 金韬 刘巍峰 牛晓辉

目的 分析前臂良性骨肿瘤的流行病学特征及影像学特点，提高对前臂良性骨肿瘤的认识及诊断水平。方法 回顾 1959 年 11 月至 2014 年 3 月，北京积水潭医院肿瘤科收治的 215 例前臂良性骨肿瘤患者资料，记录患者的年龄、性别，分析前臂良性骨肿瘤的好发年龄、性别比例；回顾病理及影像资料，确定肿瘤的病理类型、解剖部位、影像学特点；综合上述资料按性别、年龄、肿瘤类型、发生部位、影像学特点进行统计，分析各类前臂良性骨肿瘤的流行病学特点。结果 共 215 例前臂良性骨肿瘤，尺骨 52 例，桡骨163 例；男 132 例，女 83 例，男：女为 1.6∶1；发病年龄 4～63 岁，中位年龄 26.0 岁，平均 27.9 岁，20 岁以下病例 50 例 ( 23.26% )，21～30 岁 79 例 ( 36.74% )，31～40 岁 60 例 ( 27.91% )，41～50 岁 19 例 ( 8.84% )，50 岁以上 7 例 ( 3.26% )。较多见的有骨巨细胞瘤 140 例 ( 65.12% )，骨软骨瘤 23 例 ( 10.70% )，骨样骨瘤 16 例( 7.44% )，骨纤维结构不良 14 例 ( 6.51% )，动脉瘤样骨囊肿 6 例 ( 2.79% )，其它还包括非骨化性纤维瘤、单纯性骨囊肿、内生软骨瘤等。骨巨细胞瘤好发于尺桡骨远端骨端，骨软骨瘤及动脉瘤样骨囊肿好发于尺桡骨远端干骺端，骨样骨瘤及纤维结构不良好发于尺桡骨骨干及近端干骺端；骨巨细胞瘤及动脉瘤样骨囊肿具有较强侵袭性，可呈中心或偏心生长。结论 前臂良性骨肿瘤以骨巨细胞瘤最为多见，好发于尺桡骨远端骨端，综合流行病学情况及影像学研究有利于疾病的诊断和鉴别诊断。

前臂；尺骨；桡骨；骨肿瘤；病理状态，体征和症状；骨巨细胞瘤；骨软骨瘤；前臂骨；流行病学

前臂良性骨肿瘤约占全身原发良性骨肿瘤 4%左右[1]，对大样本前臂良性骨肿瘤病例进行年龄、性别、发病部位、病理类型、影像学特点的流行病学分析有利于提高对疾病的认识和诊断水平。1959年 11 月至 2014 年 3 月，我科共收治资料完整的前臂良性骨肿瘤 215 例，原发恶性骨肿瘤 45 例，骨转移瘤 13 例。现总结分析如下。

资料与方法

一、一般资料

本组 215 例均经临床、影像、活检或手术病理确诊。对复发病例不作重复计算。依据 WHO 骨与软组织肿瘤的组织学分型 ( 2002 年 ) 进行分析讨论。

二、研究方法

整理病例资料，记录患者的年龄、性别，分析前臂良性骨肿瘤的好发年龄、性别比例，回顾病例资料，确定肿瘤的病理类型，影像资料由两位高年资骨肿瘤专科医生阅片，确定肿瘤的解剖部位、影像学特点；综合上述资料按性别、年龄、肿瘤类型、发生部位、影像学特点进行统计，分析各前臂良性骨肿瘤的流行病学特点。

结 果

一、前臂良性骨肿瘤患者的性别、年龄分布

图 1 215 例前臂良性骨肿瘤年龄分布Fig.1 Age distribution of benign forearm bone tumors in 215 cases

215 例前臂良性骨肿瘤中，尺骨 52 例，桡骨 163 例，尺骨：桡骨为 1∶3.13；男 132 例，女83 例，男：女为 1.59∶1；发病年龄 4～63 岁，中位年龄 26.0 岁，平均 27.9 岁，20 岁以下病例 50 例( 23.26% )，21～30 岁 79 例 ( 36.74% )，31～40 岁60 例 ( 27.91% )，41～50 岁 19 例 ( 8.84% )，50 岁以上 7 例 ( 3.26% ) ( 图 1 )。

二、前臂良性骨肿瘤的病理学特点

215 例中，骨巨细胞瘤 140 例，骨软骨瘤 23 例，骨样骨瘤 16 例，骨纤维结构不良 14 例，动脉瘤样骨囊肿 6 例，其它还包括非骨化性纤维瘤 4 例，内生软骨瘤 3 例，单纯性骨囊肿 3 例，骨母细胞瘤2 例，骨促结缔组织增生性纤维瘤 2 例，朗格汉斯细胞组织细胞增多症 1 例，骨血管瘤 1 例 ( 图 2 )。

图 2 215 例前臂良性骨肿瘤病种分布Fig.2 Pathological diagnosis distribution of benign forearm bone tumors in 215 cases

三、前臂良性骨肿瘤的发生部位，按纵向及横向发病部位分析

1. 纵向发病部位：远端骨端 131 例，全部为骨巨细胞瘤；远端干骺端 30 例，最常见为骨软骨瘤17 例，其次为动脉瘤样骨囊肿 4 例，骨样骨瘤和内生软骨瘤各 2 例；骨干 26 例，最常见为骨样骨瘤和骨纤维结构不良，各 8 例，其次为骨软骨瘤 4 例，非骨化性纤维瘤 3 例；近端干骺端 19 例，最常见为骨样骨瘤和骨纤维结构不良，各 5 例，其次为骨软骨瘤和骨母细胞瘤，各 2 例；近端骨端 9 例，8 例为骨巨细胞瘤，1 例为骨样骨瘤 ( 表 1 )。

2. 横向发病部位：中心性 85 例，最常见为骨巨细胞瘤 58 例，其次为骨纤维结构不良 14 例，单纯性骨囊肿和内生软骨瘤各 3 例；偏心性 88 例，最常见为骨巨细胞瘤 82 例，其次为动脉瘤样骨囊肿 3 例；皮质起病 18 例，最常见为骨样骨瘤 14 例，其次为非骨化性纤维瘤 3 例，动脉瘤样骨囊肿 1 例；皮质旁起病 23 例，全部为骨软骨瘤 ( 表 2 )。

四、前臂良性骨肿瘤的一般影像学特点

本组前臂良性骨肿瘤，除骨软骨瘤全部为生长于骨外的病变，其余各肿瘤均为骨内病变，在 X 线上，骨巨细胞瘤、动脉瘤样骨囊肿、单纯性骨囊肿等呈溶骨型改变，骨纤维结构不良呈毛玻璃样改变，内生软骨瘤可见软骨基质钙化影，骨样骨瘤则表现为瘤巢周围致密反应骨包围。

五、各常见前臂良性骨肿瘤的临床特点

1. 骨巨细胞瘤：本组骨巨细胞瘤 140 例，男77 例，女 63 例，平均年龄 27.8 岁，尺骨 20 例，桡骨120 例。好发于远端骨端，为 131 例，其次为近端骨端 8 例，1 例骨骺未闭合患者 ( 14 岁 ) 可见病变起于桡骨干骺端；病变呈偏心性 82 例，中心性 58 例。其影像学表现为溶骨性破坏，可呈“皂泡状”改变，边缘清晰，无边缘硬化，皮质变薄，部分病变可见皮质膨胀和破坏，有软组织包块。

表 1 前臂良性骨肿瘤的纵向发病部位分布Tab.1 Longitudinal distribution of benign bone tumors in the forearm

表 2 前臂良性骨肿瘤的横向发病部位分布Tab.2 Transverse distribution of benign bone tumors in the forearm

2. 骨软骨瘤：本组骨软骨瘤 23 例，男 20 例，女 3 例，平均年龄 20.1 岁，尺骨 12 例，桡骨 11 例。本组病例包含遗传性多发性骨软骨瘤病 4 例，骨旁骨软骨瘤样增生 ( Nora 病损 ) 1 例。好发于远端干骺端，为 17 例，其余为骨干 4 例，近端干骺端 2 例，均为皮质旁病变。其影像学表现为病变皮质与宿主骨皮质相连，病变髓腔与宿主骨髓腔相通，可见软骨帽，背向关节生长。

3. 骨样骨瘤：本组骨样骨瘤 16 例，男 14 例，女 2 例，平均年龄 21 岁，尺骨 8 例，桡骨 6 例。患者疼痛特征典型，夜间加剧，服用 NSAIDs 类药物疼痛可缓解，1 例位于尺骨鹰嘴的骨样骨瘤导致肘关节滑膜炎，出现关节积液、肿胀、活动受限。好发于骨干，为 8 例，其次为近端干骺端 5 例，远端干骺端 2 例，近端骨端 1 例；通常为皮质病变，共14 例，2 例为松质骨起病。影像学表现为圆形透光瘤巢，周围被致密反应骨包围，部分瘤巢内可见矿化，瘤巢直径多＜1 cm。

4. 骨纤维结构不良：本组骨纤维结构不良14 例，男 9 例，女 5 例，平均年龄 27.3 岁，尺骨5 例，桡骨 9 例。病变多见于骨干，为 8 例，其次为近端干骺端 5 例，远端干骺端 1 例；病变均呈中心性。影像学表现为边缘清晰的毛玻璃样改变，基质内可见骨化，可有轻度皮质膨胀，病变沿长骨长轴方向生长。

5. 动脉瘤样骨囊肿：本组动脉瘤样骨囊肿 6 例，男 3 例，女 3 例，平均年龄 22.7 岁，尺骨 1 例，桡骨5 例。病变最多见于远端干骺端，为 4 例，近端干骺端及骨干各 1 例；病变呈偏心性 3 例，中心性 2 例，1 例为皮质起病。影像学表现为多房溶骨性病变，边缘清晰，皮质变薄，膨胀明显，CT 或 MRI 可见液平面。

6. 非骨化性纤维瘤：本组非骨化性纤维瘤 4 例，男 2 例，女 2 例，平均年龄 17.8 岁，尺骨 1 例，桡骨 3 例。病变见于远端干骺端及骨干各 2 例；3 例为皮质病变，1 例病变为偏心性病变，皮质受累。影像学表现为：椭圆形溶骨性病变，基质无矿化，边缘清晰，可有薄层硬化缘。

7. 内生软骨瘤：本组内生软骨瘤 3 例，男 2 例，女 1 例，平均年龄 24 岁，尺骨 1 例，桡骨 2 例。远端干骺端 2 例，骨干 1 例，均为中心性病变。影像学表现为：含斑点状软骨样钙化基质的地图样病变。

8. 单纯性骨囊肿：本组单纯性骨囊肿 3 例，男 2 例，女 1 例，平均年龄 22.7 岁，尺骨 1 例，桡骨 2 例。远端干骺端、骨干、近端干骺端各 1 例，均为中心性病变。影像学表现为：边界清晰的溶骨性病变，可有薄层硬化缘，CT 值为液性，强化不明显。

讨 论

一、前臂良性骨肿瘤

根据 Picci 等[1]统计，前臂良性骨肿瘤约占全身原发良性骨肿瘤 4% 左右，前臂良：恶性肿瘤比例约为 4.6∶1。我科收治的前臂原发肿瘤的良、恶性肿瘤比例为 4.78∶1，基本与其一致。本组前臂良性骨肿瘤的发病率依次为：骨巨细胞瘤、骨软骨瘤、骨样骨瘤、骨纤维结构不良、动脉瘤样骨囊肿、非骨化性纤维瘤、内生软骨瘤、单纯性骨囊肿。Picci等报道为：骨巨细胞瘤、骨软骨瘤、骨样骨瘤、动脉瘤样骨囊肿、骨纤维结构不良、内生软骨瘤、单纯性骨囊肿、非骨化性纤维瘤。本组与其基本一致，但本组病例骨巨细胞瘤比例高于 Picci 组，而动脉瘤样骨囊肿比例 Picci 组较高。

二、前臂良性骨肿瘤发病的年龄分布

本组 40 岁以下者 189 例，占总数的 87.9%。骨巨细胞瘤好发于 20～40 岁，骨纤维结构不良好发于 10～30 岁，与 Picci 等[1]报道基本一致。而骨软骨瘤、骨样骨瘤、动脉瘤样骨囊肿则在 20 岁以前好发，Picci 等报道 70% 左右的骨软骨瘤发生于 6～20 岁，Unni[2]报道 76% 的骨样骨瘤发生于5～24 岁，Rapp 等[3]报道约 80% 的动脉瘤样骨囊肿患者发生于 20 岁以内，本组数据与上述报道基本一致。

三、前臂良性骨肿瘤的好发部位

本组 215 例中，前臂良性骨肿瘤的发病例数由远端骨端向近端骨端依次递减，可能与前臂远端骨化中心出现较早，生长较近端活跃有关。远端骨端病变全部为骨巨细胞瘤；远端干骺端病变以骨软骨瘤及动脉瘤样骨囊肿为主，其中髓内病变主要为动脉瘤样骨囊肿，皮质旁病变则均为骨软骨瘤；骨干及近端干骺端病变以骨样骨瘤和骨纤维结构不良为主，其中髓内病变主要为骨纤维结构不良，皮质病变主要为骨样骨瘤；近端骨端病变主要为骨巨细胞瘤。

四、常见前臂良性骨肿瘤的临床特点

影像学上鉴别前臂骨肿瘤良恶性一般可以从病变基质、病变边缘、骨膜反应、皮质破坏和软组织包块五个方面进行鉴别：良性肿瘤多呈现基质均匀、边缘清晰、无骨膜反应、皮质完整、没有软组织包块；反之恶性肿瘤则多呈现基质不均匀、边缘不清、可见骨膜反应、皮质不完整，有软组织包块。以上只是对良、恶性骨肿瘤影像学鉴别的大致归纳，临床实践中变化要复杂的多，最终诊断还需临床、影像、病理三结合才能明确。下面对常见前臂良性骨肿瘤的临床特点分别加以讨论：

骨巨细胞瘤为前臂最常见良性骨肿瘤，Picci等[1]报道前臂占全部发病率 10%，Niu 等[4]报道前臂占全部发病率 9.7%，本组骨巨细胞瘤前臂占全部发病率 9%，与之前报道基本一致，远端骨端为最常见发病部位，约占 93% ( 131 / 140 )，病变特点为溶骨性破坏，边缘清晰，无边缘硬化，皮质变薄，部分病变可见皮质膨胀和破坏，有软组织包块，病变多为偏心性，约占 58.6% ( 82 / 140 )，由于前臂骨较细，骨巨细胞瘤侵袭性较强，病变范围大时可呈中心性生长。当前对于骨巨细胞瘤的发病起源部位仍未明确，有观点认为骨巨细胞瘤起源于骺板的干骺端侧，由于典型的骨巨细胞瘤发生于骨骺闭合后，失去了骺板阻挡，病变可延伸至关节面[5]，本组1 例 14 岁骨骺未闭合患者可见病变起于桡骨干骺端，可与该观点相印证。

骨软骨瘤为前臂第二好发良性骨肿瘤，表现为起自骨表面的骨性突起，与宿主骨髓腔及皮质相连续并有软骨帽，常由于周围肌肉推挤作用而背向关节生长，远端干骺端为其最常见发病部位，约占74% ( 17 / 23 )。本组中包含遗传性多发性骨软骨瘤病 4 例，骨旁骨软骨瘤样增生 ( Nora 病损 ) 1 例。遗传性多发性骨软骨瘤病为常染色体显性遗传性疾病，病变多为阔基型而非窄蒂型，恶变率较单发骨软骨瘤高，需密切随访。1983 年，Nora 等[6]首次报道骨旁骨软骨瘤样增生 ( Nora 病损 )，其影像学特点为附着于骨旁的蘑菇样隆起，边界清晰，伴有斑块状钙化，其与附着骨皮质不相连，髓腔不相通。

有别于骨巨细胞瘤和骨软骨瘤，骨样骨瘤的发病部位更偏近端，Picci 报道 60% 以上前臂病例发生于近端及骨干，本组 16 例中近端 6 例，骨干8 例，远端干骺端 2 例，与 Picci 报道的好发部位相吻合；骨样骨瘤通常为皮质起病，本组皮质起病率为 87.5% ( 14 / 16 )，影像学表现为圆形透光瘤巢，周围被致密反应骨包围，部分瘤巢内可见矿化，瘤巢直径多＜1 cm，CT 为显示瘤巢最好的检查方式。该病症状典型：固定部位的疼痛，夜间加剧，服用非甾体类抗炎药可缓解，有助于协助诊断。本组1 例尺骨鹰嘴病变因邻近关节，导致明显的关节肿胀及活动受限，术中可见关节积液和滑膜炎。

骨纤维结构不良的发病部位也偏于近端，Picci报道 90% 以上前臂病例发生于近端及骨干，本组14 例中近端 5 例，骨干 8 例，远端干骺端 1 例，与 Picci 报道的好发部位相吻合。影像学表现为中心性生长，基质呈毛玻璃样改变，内可见骨化，边缘清晰，可有轻度皮质膨胀，病变沿长骨长轴方向生长。骨纤维结构不良可分为单骨型及多骨型，单骨型较多见，发病率为多骨型 6 倍[7]，本组 14 例中，单骨型 12 例，多骨型 2 例，与文献报道相吻合。

动脉瘤样骨囊肿好发于前臂远端干骺端，在Picci 报道中为前臂第四好发良性骨肿瘤，多发生在干骺端，呈偏心性生长，影像学多表现为膨胀明显的多房性溶骨改变，边缘清晰，病变较大时可呈中心性生长，也有少部分病例起源于皮质。Capana等[8]根据动脉瘤样骨囊肿的影像学特点将其分为五型，I 型为中心性无膨胀或轻度膨胀，II 型为中心性明显膨胀且皮质变薄，III 型为偏心性累及一侧皮质，IV 型为骨膜下病变，背离骨生长，V 型为骨膜起病累及皮质。本组 6 例中 III 型 3 例，II 型 2 例，V 型 1 例。

本研究通过对流行病学的研究发现，前臂良性骨肿瘤好发于 40 岁以下人群，骨巨细胞瘤、骨软骨瘤、骨样骨瘤、骨纤维结构不良、动脉瘤样骨囊肿等较为常见，其中骨软骨瘤影像学特点典型，易于诊断，骨样骨瘤结合典型症状及 CT 表现也不难诊断，骨巨细胞瘤多发生于骨端，动脉瘤样骨囊肿好发于远端干骺端，骨纤维结构不良好发于骨干及近端干骺端，结合相应的影像学特点有助于鉴别。非骨化性纤维瘤、单纯性骨囊肿、内生软骨瘤等少见病种及骨硬纤维瘤、嗜酸性肉芽肿、骨血管瘤等罕见病种在诊断中亦应警惕，避免误诊及漏诊。及时、准确的进行骨肿瘤病例的登记，建立完善的数据库，定期利用其进行统计分析，了解骨肿瘤的流行病学情况，对临床诊断、治疗和科研均有重要的意义。

[1] Picci P, Manfrini M, Fabbri N. Atlas of Musculoskeletal Tumors and Tumorlike Lesions: The Rizzoli Case Archive http:// woabooks.co/post/atlas-musculoskeletal-tumors-tumorlikelesions, [ 2014-10-10]:3-9.

[2] Unni KK. Dahlin's Bone Tumors: General aspects and data on 10165 cases. ed6. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins, 2009: 102-103.

[3] Rapp TB, Ward JP, Alaia MJ. Aneurysmal bone cyst. J Am Acad Orthop Surg, 2012, 20(4):233-241.

[4] Niu X, Zhang Q, Hao L, et al. Giant cell tumor of the extremity: retrospective analysis of 621 Chinese patients from one institution. J Bone Joint Surg Am, 2012, 94(5):461-467.

[5] 徐立辉, 张清, 牛晓辉, 等. 骨骺闭合前骨巨细胞瘤的诊断和治疗. 中华外科杂志, 2013, 51(9):827-830.

[6] Nora FE, Dahlin DC, Beabout JW. Bizarre parosteal osteochondromatous proliferations of the hands and feet. Am J Surg Pathol, 1983, 7(3):245-250.

[7] Jim S, Mary G. Bone Tumors: A Practical Guide to Imaging [2012-06-02] http:www.amazon.com/Bone-Tumors-Practical-Guide-Imaging/product-reviews/1441908072[2014-10-10]:146.

[8] Capanna R, Bettelli G, Biagini R, et al. Aneurysmal cysts of long bones. Ital J Orthop Traumatol, 1985, 11(4):409-417.

( 本文编辑：李贵存 )

Clinical epidemiology of benign forearm bone tumors: 215 cases analysis

SUN Yang, LI Yuan, JIN Tao, LIU Weifeng, NIU Xiao-hui.
Department of Orthopedic Oncology, Beijing Jishuitan Hospital, Beijing, 100035, PRC Corresponding author: NIU Xiao-hui, Email: niuxiaohui@263.net

Objective To deepen the understanding of benign forearm bone tumors and to improve the diagnosis through analyzing the epidemiological and radiological features of benign forearm bone tumors. Methods Data of 215 patients with benign forearm bone tumors who were adopted in our department from November 1959 to March 2014 were reviewed. The age and gender of patients were recorded, and the age group in which forearm bone tumors occurred frequently and the sex ratio were analyzed. The pathological data were reviewed to determine the pathological types of tumors. The radiological data were examined to determine the anatomic sites and radiological features of tumors. Based on the data stated above, epidemiological features of all kinds of benign forearm bone tumors were analyzed, with statistical analysis of gender, age, tumor types, positions and radiological features. Results There were 132 male patients and 83 female patients, and the ratio of males to females was 1.6 : 1. Age of onset was 4-63 years old. The median age was 26.0 years old. The mean age was 27.9 years old. Fifty patients were younger than 20 years old ( 23.26% ), 79 patients were of 21-30 years old ( 36.74% ), 60 patients were of 31-40 years old ( 27.91% ), 19 patients were of 41-50 years old ( 8.84% ) and 7 patients were older than 50 years old ( 3.26% ). The common tumors were giant cell tumor of bone ( 140 cases ), osteochondroma ( 23 cases ), osteoid osteoma ( 16 cases ), fibrous dysplasia ( 14 cases ), aneurysmal bone cyst ( 6 cases ), non-ossifying fibroma ( 4 cases ), simple bone cyst ( 3 cases ), enchondroma ( 3 cases ). Giant cell tumors of bone occurred frequently in distal epiphysis of radius and ulna, osteochondromas and aneurysmal bone cysts occurred frequently in distal metaphysis of radius and ulna, osteoid osteomas and fibrous dysplasias occurred frequently in diaphysis and proximal metaphysis of radius and ulna. Giant cell tumors of bone and aneurysmal bone cysts were more invasive. Conclusions The most common benign forearm bone tumor is giant cell tumor of the bone, and the most frequent location is distal epiphysis of the radius and ulna. Theunderstanding of the epidemiological and radiological features is helpful for early diagnosis and differential diagnosis of benign forearm bone tumors.

Forearm; Ulna; Radius; Bone tumors; Pathological conditions, signs and symptoms; Giant cell tumor of bone; Osteochondroma; Forearm bones; Epidemiology

10.3969/j.issn.2095-252X.2015.09.003

R738.1, R181.1

100035 北京积水潭医院骨肿瘤科

牛晓辉，Email: niuxiaohui@263.net

2014-10-13 )