以盆腔大囊肿为表现的广泛型输卵管内膜异位囊肿: 1例报告

黄胡信

·海外特稿·

以盆腔大囊肿为表现的广泛型输卵管内膜异位囊肿: 1例报告

黄胡信*

(香港圣保罗医院妇产科，香港999077)

本文报道一例罕见的广泛型输卵管内膜异位囊肿。患者为绝经后女性，主要表现为卵巢囊肿伴盆腔多个小囊肿样病变。有慢性盆腔疼痛病史，超声诊断为盆腔多囊性病变。由于并未意识到这种罕见的输卵管内膜异位大囊肿，在行腹腔镜探查时才予以明确诊断。只有少数文献报道菜花状输卵管内膜异位囊肿表现为卵巢或盆腔肿物。本文不仅重点描述这一罕见表现，同时对相关问题进行探讨，包括术前诊断、腹腔镜下病灶外观、病理特点，并讨论应否在高风险患者中例行输卵管切除术，旨在减少高级别浆液性卵巢肿瘤的发生。

输卵管内膜异位症;腹腔镜;多囊病变;苗勒系统

输卵管内膜异位症可能无症状，容易被忽视。如果有慢性盆腔疼痛的症状，往往与子宫内膜异位症有关。仅有少量文献显示囊性输卵管内膜异位症表现为大的盆腔囊肿。目前认为囊性输卵管内膜异位症起源于输卵管上皮，并与浆液性卵巢肿瘤有密切关系。本文报道一例表现为大盆腔囊肿的囊性输卵管内膜异位症，包括囊肿表现、组织学及腹腔镜治疗方法，并探讨其发展成高级别浆液性腹膜病变的可能性。

1 临床资料

患者女，55岁，已绝经，下腹痛13个月。腹痛为钝性胀痛，不需要止痛剂。2003年行腹腔镜下右侧卵巢皮样囊肿切除术。体格检查腹部无压痛，未及肿物。妇科检查:子宫大小正常，活动度差，穹隆处可及囊性感。经腹盆腔超声检查:右卵巢单纯囊肿，大小4 cm×5 cm;左侧长形多囊样结构，提示左输卵管积水可能;子宫后壁可见较小囊性病变(图1)。血CA125 11 IU/ml(正常值＜35 IU/ml)。

2015年4月1日行腹腔镜探查、附件区病变切除术。腹腔镜探查，左侧附件区多个囊状病灶，分布于卵巢和输卵管周围(图2A)，子宫后壁可见20多个大小不同的囊肿，最大4～5 cm(图2B、C)。右侧卵巢和输卵管缺如。盆腔腹膜、膀胱腹膜和道格拉斯陷窝未见囊状病灶;大网膜、肠管表面和上腹腔均未发现病灶;未发现子宫内膜异位或内膜异位粘连病灶。行腹腔镜左附件切除术，同时切除并电灼所有囊状病灶。每个囊肿均电灼蒂部，收集、放置于标本袋中并一同取出。在完整切除、取出和电灼所有可见囊状病变后，冲洗子宫表面和盆腔。

术后病理提示囊性输卵管内膜异位症(图3)。术后病人恢复良好。随访4个月，无不适症状，腹部超声提示无复发。

图1 盆腔超声所见A.子宫后壁直径4cm单纯囊肿及多发小囊肿;B.子宫后壁偏左侧一细长囊性结构(箭头所示)提示左侧输卵管积水图2腹腔镜探查A.左侧卵巢及输卵管表面多发囊状病变;B.蒂部起源于子宫后壁直径4～5 cm的囊肿，与卵巢囊肿极为相似;C.子宫后壁多发小囊状病变图3病理提示囊性输卵管内膜异位症(HE染色)A.低倍镜见大小囊肿(×40);B.高倍镜见囊肿内皮为输卵管上皮，包含间质栓细胞、纤毛柱状细胞和无纤毛柱状细胞(×400)

2 讨论

1930年Sampson［1］首次提出“输卵管内膜异位症”这个概念，输卵管切除术后，一些具有增殖和侵袭活性的输卵管上皮出现在盆腔腹膜。此病变常伴随子宫内膜异位症及子宫颈内膜异位，因此被称为苗勒系统非肿瘤病变三联征。但在本例报道中，输卵管内膜异位是独立存在的，未发现任何子宫内膜异位症或其他盆腔病变。输卵管内膜异位症的诊断主要依靠组织学，常于活检子宫内膜异位病灶或类子宫内膜异位病灶时发现。一些输卵管内膜异位病变可表现为小的囊状病变，常被医生忽略，未行样本组织学诊断而发生漏诊。

输卵管内膜异位症的自然病程尚不清楚，但在儿童和绝经后妇女中属罕见［2］。一些人认为输卵管内膜异位症的发病机制类似于子宫内膜异位症，是一种激素依赖性疾病，此观点可以为输卵管内膜异位症在绝经后退化作出解释［2，3］。这是有争议的，正如本例患者，越来越多的绝经后女性被诊断患有输卵管内膜异位症［4，5］。也与早期病例报道不同，本例输卵管内膜异位症患者存在慢性盆腔疼痛［6～9］。因此，输卵管内膜异位症可能并不是没有症状，只是可能被忽视，其症状通常可能被相关的子宫内膜异位症或盆腔炎性疾病所掩盖。

2014年Partyka等［10］报道一例输卵管内膜异位症患者，经腹壁和经阴道超声表现为右附件区多个囊状病变。CT显示在子宫体表面、宫底、右附件区存在多个囊状病变，与本例超声表现类似。他们同样怀疑为卵巢囊肿复发，CA125和附睾蛋白4 (HE4)水平均处于正常范围，无任何可疑的恶性表现，磁共振也清楚地显示在子宫表面存在多个T2期高信号的囊状病变，直径＜1 cm～5.5 cm，最终诊断为良性的输卵管内膜异位症。因此，当临床高度怀疑为输卵管内膜异位症时，磁共振是一个合适的影像学检查方式。相反，如果未考虑到输卵管内膜异位症，磁共振成像有可能被误读为浸润子宫壁的恶性肿瘤［11］。

输卵管内膜异位症的组织学诊断报告主要为输卵管上皮包含间质栓细胞、纤毛柱状细胞和无纤毛柱状细胞，与子宫内膜异位症不同，不含子宫内膜腺体及基质其他表现可能与良性囊性间皮瘤相混淆。间皮瘤的主要鉴别点为囊壁内整齐排列的细小细胞及囊壁的炎性浸润［12］。

尽管输卵管内膜异位症通常通过组织学发现，腹腔镜下子宫表面和附件区广泛多个囊状病变覆盖的特点也可成为诊断依据。本例未发现盆腔子宫内膜异位症和子宫腺肌瘤。相关文献报道，输卵管内膜异位病灶可包含脏层腹膜［13］、阑尾［14］和盆腔淋巴结［9］。本例未包含任何肠管及膀胱等脏层腹膜。

随着大多数盆腔高级别浆液性肿瘤起源于输卵管这种观点越发受到关注［15］，非典型输卵管内膜异位症和高级别浆液性卵巢肿瘤都可能源于输卵管上皮的异位。尽管大多数报道的输卵管内膜异位症是良性病变，非典型上皮改变也被报告为“非典型输卵管内膜异位症”［16］，但是在妇科肿瘤手术的腹腔冲洗液中，非典型输卵管内膜异位症已经很难与交界性浆液性肿瘤或交界性植入肿瘤相鉴别［17，18］。应该考虑输卵管内膜异位症的恶性转化可能性，如子宫内膜异位症癌变一样。2014年Esselen等［19］采用免疫组化染色的方法，将输卵管、卵巢及浆液性肿瘤组织进行对比，证实与卵巢上皮相比，输卵管内膜异位的免疫组化染色结果与正常的输卵管上皮更相近，但其生物标志物(Phospho-Smad2、BCL2和FOXJ1)的表达类似于浆液性肿瘤，因而符合所有Müllerian浆液性肿瘤起源于输卵管样上皮这一观点。2012年Prentice等［20］的一项110例输卵管内膜异位症的大样本回顾性研究分析显示，绝经前患有输卵管内膜异位症的女性患妇科恶性肿瘤的机率是无相关病史女性的10倍。

输卵管内膜异位症通常疏于诊断，在临床上可表现为慢性盆腔疼痛，不易与卵巢赘生物(肿瘤)相鉴别，有恶性转化的可能，因此对该疾病的认识十分重要。尽管输卵管内膜异位症的患病率和意义目前尚不清楚，但所有输卵管内膜异位病灶在手术中应全部剔除，电灼破坏肿物残端，并将标本进行组织学评估。由于无相关诊治指南可以让妇科医生在术前将输卵管内膜异位症与子宫内膜异位症进行明确的鉴别诊断，临床怀疑时，应行磁共振成像以获得更明确的诊断，并充分告知患者。剔除所有囊状病变的同时，行子宫切除术及双侧附件切除术，而并非单纯剔除、灼烧所有囊状病变，可能是目前对于预防复发及恶性转变的最好治疗方法。

致谢:本文由首都医科大学附属北京天坛医院冯力民教授将英文翻译为中文，特表感谢。

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(修回日期:2015-08-18)

(责任编辑:王惠群)

Florid Cystic Endosalpingosis with Large Pelvic Cyst:a Case Report

FelixWong.
DepartmentofO＆G，StPaul'sHospital，HongKong999077，China

:FelixWong，E-mail:fwong3@hotmail.com.hk

Endosalpingiosis;Laparoscopy;Multiple cystic lesions;Müllerian system

R737.13

D

:1009-6604(2015)10-0865-03

10.3969/j.issn.1009-6604.2015.10.001

2015-08-17)

*通讯作者，E-mail:fwong3@hotmail.com.hk

【Summary】This paper reports a postmenopausal woman with a rare florid cystic endosalpingosis presenting as an ovarian cyst，with many cystic lesions in the pelvis.She had chronic pelvic pain and ultrasound diagnosed of multiple cystic lesions in the pelvis. Not being aware of this rare condition of endosalpingiosis，she was laparoscopically managed successfully when the condition was diagnosed at the time of operation.There are only a few reports in the literature presenting florid cystic endosalpingiosis as ovarian or pelvic mass.This paper would not only highlight this uncommon presentation，it also raises issues for discussion relating to preoperative diagnosis，laparoscopic appearance，pathological features and the current practice of routine salpingectomy in high risk patients in order to reduce high grade serous ovarian neoplasms.