膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎的手术治疗

杨　波，刘　端，林　进，金　今，翁习生，钱文伟，钱　军

1中国医学科学院　北京协和医学院　北京协和医院骨科，北京 100730

2北京市第一中西医结合医院外三科，北京 100026



膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎的手术治疗

杨波1，刘端2，林进1，金今1，翁习生1，钱文伟1，钱军1

1中国医学科学院北京协和医学院北京协和医院骨科，北京 100730

2北京市第一中西医结合医院外三科，北京 100026

摘要：目的比较开放性滑膜切除术与关节镜下滑膜切除术治疗膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎(PVNS)的治疗效果。方法回顾性分析北京协和医院1994年3月至2013年10月手术治疗的有完整随访资料的膝关节弥漫型PVNS患者47例，所有患者根据手术方式分为开放性手术组和关节镜手术组，其中开放性手术组17例(接受开放性滑膜切除术)、关节镜手术组30例(接受关节镜下滑膜切除术)，两组术后常规放疗。术后平均随访时间(15.7±16.3)个月(10~30个月)，记录所有患者手术前及末次随访时的关节活动度、国际膝关节评分委员会(IKDC)评分和Lysholm评分以及两组患者复发率，比较两组患者治疗效果和复发率。结果随访期间共8例患者复发，复发率17.0%；其中开放性手术组3例复发，复发率17.6%；关节镜手术组5例复发，复发率16.7%；两组复发率比较差异无统计学意义。开放性手术组末次随访和术前的膝关节活动度、IKDC评分和Lysholm评分分别为(97.5±14.3)°和(69.7±12.6)°，(74.5±6.1)和(38.6±5.4)分，(77.5±5.8)和(42.4±4.6)分，关节镜手术组末次随访和术前的膝关节活动度、IKDC评分以及Lysholm评分分别为(128.6±13.9)°和(64.9±13.2)°，(87.4±6.7)和(37.2±4.9)分，(86.2±6.2)和(41.9±5.3)分,末次随访均较术前显著增加(P均<0.05)，关节镜手术组末次随访的关节活动度、IKDC评分和Lysholm评分均较开放性手术组显著增加，差异有统计学意义(P均<0.05)。结论开放性滑膜切除术与关节镜下滑膜切除术治疗弥漫型PVNS的复发率相当，但后者膝关节活动度、膝关节功能评分显著高于前者，所以关节镜治疗膝关节弥漫型PVNS是一个较好的选择。

关键词：色素沉着绒毛结节性滑膜炎；开放性滑膜切除术；关节镜下滑膜切除术；膝关节

DOI：10.3881/j.issn.1000- 503X.2015.02.017

ActaAcadMedSin，2015,37(2)：234-239

色素沉着绒毛结节性滑膜炎(pigmented villonodular synovitis，PVNS)是发生于滑膜组织的一种少见疾病，绝大多数为良性病变，极少数可恶变。该病多为单发，最常累及膝关节，但髋、肘、踝、肩等关节亦可发病[1]。按其损害范围可分为局限型PVNS(localized PVNS，L-PVNS)和弥漫型PVNS(diffuse PVNS，D-PVNS)，其中D-PVNS占多数，是治疗的难点。目前治疗方式多样，但均未能达到满意的效果；其中手术是目前唯一能得到确切效果的治疗方式，但仍然有不同程度的复发率[2]。本研究主要探讨不同手术方式的临床效果，为相关科室的医生在选择治疗方案时提供依据。

对象和方法

对象回顾性收集北京协和医院1994年3月至2013年10月手术治疗且有完整随访资料的膝关节D-PVNS患者47例，所有患者均随访10个月以上，平均随访时间(15.7±16.3)个月；其中男性19例、女性28例；左膝25例、右膝22例；年龄12~61岁，平均(37.1±25.8)岁。除1994年手术患者外，其他患者术前均行患肢核磁共振成像检查，手术治疗后均经病理确诊为PVNS。患者按治疗方式分为开放性手术组(接受开放性滑膜切除术)和关节镜手术组(接受关节镜下滑膜切除术)，术后2组患者均接受放疗。开放性手术组17例，男性7例、女性10例；年龄18~56岁，平均(39.6±19.6)岁；手术前病程为6~84个月，平均(49.1±48.4)个月。关节镜手术组30例，男性12例、女性18例；年龄12~61岁，平均(35.7±22.7)岁；手术前病程为0.5~324个月，平均(46.9±104.9)个月。两组患者年龄、性别比例、术前病程差异无统计学意义(P>0.05)。

临床表现主要表现为患侧膝关节的持续性或间歇性的慢性肿胀与疼痛，多数患者局部皮温略增高，但皮肤无红肿，病程长者有肌肉萎缩、活动受限。触诊可及病变关节明显肿胀，浮髌征(+)，部分患者关节周围触及弥漫型海绵样或面包样弹性结节，压痛(+)，有时结节较为硬韧；病变可穿透关节囊进入腘窝或关节侧方皮下，此时可见青紫色或黄褐色结节；或侵入腘肌腱，沿肌肉与股骨、胫骨的间隙向上下扩展，膝关节外观呈弥漫性肿胀，关节穿刺可抽出黄褐色或血性关节积液[3]。本组患者合并外伤史者15例(31.9%)，所有患者均有关节肿胀和疼痛表现(100%)，38例(80.9%)有局部皮温增高，有关节交锁和肌肉萎缩者分别为9例(19.1%)和12例(25.5%)，26例(55.3%)患者的膝关节可触及肿物，肿物穿入腘窝和侵及肌间隙者各1例(2.1%)，关节穿刺阳性者44例(93.6%)。

手术方法

开放性滑膜全切术：麻醉成功后，大腿根部上止血带。先仰卧位，髌骨内侧纵弧形切口入路，髌骨向外翻开以暴露髌上囊、髌下脂肪垫、前内外侧室和内外侧沟等，充分显露并切除病变滑膜；再转为俯卧位，行膝关节后入路显露后内外侧间室、后纵隔，充分游离直至与前方汇合，将滑膜完整切除。

关节镜下滑膜全切术：麻醉成功后，患者仰卧位，标准前内侧、前外侧入路进镜探查，了解滑膜病变程度及范围，先进行前内外侧室、髌上囊、半月板下和髁间窝的滑膜切除；内外侧沟和髌上囊清理困难时，可增加高位前外侧入路或髌上内外侧入路。根据病情可增加后内侧与后外侧入路，进行后内外侧室和后纵隔的清理；2例患者出现关节囊外病变，行辅助切口切除。清理过程中力求彻底切除病变滑膜、绒毛以及血管翳。有时可见软骨受累，表现为斑片状剥脱，软骨下骨裸露，可用刮匙搔刮后等离子刀烧灼气化。按常规顺序，反复多次镜检，以免遗漏病变。

术后处理：开放性手术组术后出血较多，根据病情可留置引流管。一般术后48 h拔除引流。关节镜手术组无需放置引流管，术毕尽量排尽关节内液体。两组均行弹力绷带加压包扎；术后第1日起开始进行自主功能锻炼，包括直腿抬高等关节周围肌肉等长收缩训练和活动度训练并逐渐增加屈伸活动角度。术后1个月内避免长时间站立和行走。所有患者术后常规请放疗科会诊，制定放疗方案。多在术后1个月左右开始。按照良性病变的剂量，一般总量<30 Gy，分10~15次照射。

观察指标观察两组患者随访期内复发率；手术前及末次随访时的关节活动度；膝关节功能评价，包括按照国际膝关节评分委员会(International Knee Documentation Committee，IKDC)膝关节功能主观评分表以及Lysholm膝关节功能综合评分标准对患肢功能进行手术前后和组间比较。

统计学处理采用SPSS 16.0 统计学软件分析数据，计量资料以均数±标准差表示，组内前后比较采用自身配对t检验，组间比较采用独立样本t检验；计数资料计算百分比，采用χ2检验进行对比，P<0.05为差异有统计学意义。

结果

术中发现开放性手术组2例(11.8%)、关节镜手术组4例(13.3%)合并软骨破坏，两组比较差异无统计学意义(P>0.05)。所有患者术后3个月内均有一定程度的肿痛，经对症治疗后均缓解，3个月后症状基本缓解。8例术后半年复查核磁共振成像出现局部复发(复发率17.0%)，其中开放性手术组3例，复发率17.6%；关节镜手术组5例，复发率16.7%；经再次手术(手术方式与初次手术相同)治疗、放疗后均未再复发。两组患者术后复发率差异无统计学意义(χ2=0.002，P>0.05)。开放性手术组和关节镜手术组的末次随访时的关节活动度、IKDC评分及Lysholm膝关节功能评分均较术前显著增加，差异有统计学意义(P均<0.05)。关节镜手术组末次随访时的膝关节活动度、IKDC评分和Lysholm评分均较开放性手术组显著增加，差异有统计学意义(P均<0.05)(表1)。

表 1　开放性手术组与关节镜手术组手术前后关节活动度、IKDC评分及Lysholm膝关节功能评分(x-±s)

IKDC：国际膝关节评分委员会

IKDC：International Knee Documentation Committee

讨论

PVNS/腱鞘巨细胞瘤是发生于关节、腱鞘及滑囊内的一类同源性的比较少见的滑膜病变。Jaffe等[4]于1941年首次描述了该病的发病过程，并命名为PVNS。在美国，该病发病率为1.8/100万~2/100万，目前国内尚无该病确切发病率的统计。PVNS多为单关节发病，多关节者少见；膝关节为最常见的发病部位。按其损害范围可分为L-PVNS和D-PVNS，其中D-PVNS占多数，治疗较为复杂，目前多采用手术联合术后放疗。

病因及相关机制PVNS病因至今尚未明确。有多种假说试图解释其发病机制，目前损伤假说处于主导地位。有报道运动员中PVNS发病率高于普通人群[3，5- 6]。本研究47例患者中15例(31.9%)有病变处外伤史，与国外报道相符。其他相关因素有炎症性病变因素、遗传因素等。

临床表现与诊断PVNS起病隐袭，缺乏特异性的临床症状和体征，关节内D-PVNS患者一般可表现为疼痛(79%~90%)、肿胀(72%~79%)和局部皮温略高(52%~65%)，部分患者出现关节功能减退(26%~28%)[7- 8]。查体时可有关节压痛(80%以上)，触及关节内肿物(6%~19%)，关节穿刺多可抽出血性或深黄色液体(75%以上)。本研究病例症状、体征均较典型，肿胀、疼痛等症状以及局部皮温增高、触及肿物、肌肉萎缩等体征的阳性率均高于国外报道。分析原因可能与我国卫生事业处于发展阶段，人们对本病的重视程度不够，以致术前病程均较长有一定关系。此外，由于初诊医师对本病认识不够，导致疾病延误亦有一定关系。例如，本研究术前病程最长324个月的患者即属此种情况。19岁发病，在当地医院未得到明确的诊断，而是进行了长时间的保守治疗，包括全身药物治疗、反复的关节穿刺抽液及关节内激素及抗生素注射等，而且因肿痛症状不十分严重而未急于进一步到上级医院就诊。41岁时，在当地医院行关节镜下滑膜切除术，术后病理证实为PVNS。术后1年症状复发，术后5年来我院就诊，再次行关节镜下滑膜切除术。所以对于反复膝关节肿痛的患者，应考虑PVNS的可能性，尤其是穿刺抽出黄褐色或血性关节液，更应高度警惕，以免遗漏。有报道诊前延误时间不同，最短者2周，最长者可达144个月[8]。

治疗方法D-PVNS治疗的关键在于彻底清除病变滑膜组织而尽量减少关节软组织的损伤，目的是缓解关节症状及尽快恢复其功能。与其他良性肿瘤一样，PVNS较少发生转移，理论上手术是唯一能够完全清除病灶的治疗手段[9]。对早期的PVNS，手术切除可达到复发率为0；L-PVNS手术切除亦很少复发[10]；但D-PVNS需要行滑膜全切(开放或关节镜)，且手术无法完全清除病灶，故复发率相对较高，有时需要配合放疗等辅助治疗手段。未能完全清除病灶是该病复发的最主要原因，之后的所谓“复发”均可认为是局部残留病变组织增殖所致[11]。

最早最直接的方法是开放性手术行滑膜大部切除术，在直视下将几乎所有肉眼所见的病变滑膜组织切除[12]，有报道提示滑膜全切术的患者较滑膜部分切除术患者复发率明显减低[13]。为保证PVNS的病变滑膜及其受累的周围组织完全切除，有学者提出行前后联合切口开放性手术[14]。尽管有时因为病变组织接近神经血管束或受到前后交叉韧带的阻挡而难以切除干净，但相对于其他手术方法，此法疗效相对比较确切，其缺点在于手术损伤大，恢复时间长，术后关节疼痛、黏连、僵硬较重，关节活动度明显减低[14- 15]。本研究开放性手术组大多采用此手术方法，进行前后联合切除滑膜组织，术中手术野暴露较为满意，滑膜切除完全。

近年由于关节镜技术的快速发展，开放手术已经逐渐被关节镜手术所取代，其疗效得到多数学者的肯定[5，16- 17]。早期由于关节镜手术技术不够熟练，只有部分增殖能力较低的D-PVNS患者治疗可达到根除的目的，病变广泛的PVNS复发率仍较高，其原因在于关节镜技术不熟练时很难做到滑膜完全切除，术后残余的病变滑膜重新增殖造成复发。随着关节镜治疗的经验积累，尤其是加做后内和后外侧切口对后方间室的清理更加彻底，其复发率逐渐减低，成功率亦可同开放性滑膜切除手术，且因其创伤小、术后疼痛轻、功能恢复快，术后带来的是早期康复和更多的关节功能保留[18]。本研究提示，开放手术与关节镜手术相比，两组之间复发率差异无统计学意义，但术后关节功能比较，关节镜组在关节活动度、关节功能评分方面显著高于开放手术组，这与国内外相关报道一致。但本研究数据较少，且两组之间有一定年代差距，故两组患者之间的关节功能差异，可能与术后进行功能锻炼、康复训练之间的差异亦有一定关系。

术后复发率主要取决于手术切除的彻底程度，这与术者的操作技术和手术经验是密切相关的；另外，患者病程的长短、术后随访时间的长短也是影响复发的因素之一，术前病程越长，病变侵犯的滑膜范围越广，手术越难彻底切除[19]；而术后随访时间越长，可能出现复发的例数越多[20]。本研究开放性手术组3例复发、关节镜手术组5例复发，和其他患者相比，这些复发患者病史均较长，病变较广泛；而且均为开放或关节镜技术开展较早期的病例，考虑与手术技术不够熟练有关，导致切除不彻底，术后症状复发。这与上述文献报道一致。所以关节镜手术技术对患者的预后很重要，最关键的是后间室的清理要彻底，要求术者熟悉后入路的解剖和操作，对技术的要求较高。本研究开放性手术例数略显不足，关节镜手术病例随访时间稍短，但并不影响关节镜手术对开放性滑膜切除术的优势。

Rodriguéz-Merchan[21]对膝关节色素沉着绒毛结节性滑膜炎患者接受切开和关节镜手术的结果进行综述，包括2010年1月至2013年10月共10个报道，均为回顾性病例报告，研究指标包括：复发率、并发症和骨关节炎的发生率，结果显示切开手术和关节镜下滑膜切除术的复发率分别为26.7%和24.6%，并发症发生率分别为5.7%和3.2%，骨关节炎的发生率分别为20%和17.1%。Aurégan等[22]也对这一疾病进行了荟萃分析，共纳入60个研究报道，其中40项研究针对D-PVNS，其主要观察指标为局部复发率、术后并发症发生率和末次随访的功能结果，结果显示开放和关节镜手术的局部复发率差异无统计学意义，关节镜手术的并发症发生率明显低于开放手术组，放疗作为手术切除滑膜的辅助治疗措施，可以降低D-PVNS的局部复发率。在功能评价方面，由于异质性较大，无法得出有效的结论，所以期待进一步的前瞻性随机研究。本研究由于受条件所限，无法进行同期患者的比较，开放手术和关节镜手术不是由同一术者完成，所以可能对术后效果有一定影响。

综上，部分PVNS与创伤有关，当患者表现为关节慢性肿块、肿胀，伴或不伴疼痛时，应该高度怀疑PVNS。D-PVNS 术后复发率较高，开放性滑膜切除术和关节镜下滑膜切除术是目前治疗PVNS的两种主要方法，两组手术方式均有一定的复发率，虽然开放手术能得到较满意的视野，能较彻底地切除病变，但关节镜手术因其微创、对关节功能影响小、术后康复快等优点，是一个更好的选择。

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·论著·

Surgical Treatment of Diffuse Pigmented Villonodular Synovitis of the Knee

YANG Bo1，LIU Duan2，LIN Jin1，JIN Jin1，WENG Xi-sheng1，QIAN Wen-wei1，QIAN Jun1

1Department of Orthopaedics，PUMC Hospital，CAMS and PUMC，Beijing 100730，China

2Department of General Surgery，Beijing First Hospital of Integrated Chinese and Western Medicine，Beijing 100026，China

Corresponding author：LIN JinTel：010- 69152810，E-mail：lin_chaos@sina.com

ABSTRACT：ObjectiveTo compare the roles of open synovectomy and arthroscopic synovectomy in the treatment of diffuse pigmented villonodular synovitis(D-PVNS).MethodsForty-seven patients suffered from D-PVNS of knee joint who underwent surgical treatment with complete follow-up data from March 1994 to October 2013 were retrospectively analyzed. All patients were divided into two groups as open synovectomy group(n=17)and arthroscopic synovectomy group(n=30)according to the surgical procedure. Routine radiation therapy was applied in both groups after the surgery. The mean follow-up period was(15.7±16.3)months(range：10- 30 month). The range of motion，International Knee Documentation Committee(IKDC)score and Lysholm score before the surgery and at the final follow-up were compared respectively.ResultsRecurrence was noted in 8 patients(17.0%)，among whom 3 were from the open synovectomy group and 5 from the arthroscopic synovectomy group，resulting a recurrence rate of 17.6% and 16.7%，respectively，in these two groups(P>0.05). The range of motion，IKDC score，and Lysholm score at final follow-up and before the operation were(97.5±14.3)°vs.(69.7±12.6)°，(74.5±6.1)vs. (38.6±5.4)scores，and (77.5±5.8)vs. (42.4±4.6)scores，respectively，in the open synovectomy group，and were(128.6±13.9)°vs.(64.9±13.2)°，(87.4±6.7)vs. (37.2±4.9)scores，and (86.2±6.2)vs. (41.9±5.3)scores，respectively，in the arthroscopic synovectomy group(allP<0.05). Obviously，the range of motion，IKDC score，and Lysholm score at the final follow-up were significantly superior to the pre-operative findings，and were also significantly better in the arthroscopic synovectomy group than in the open synovectomy group(P<0.05).ConclusionsOpen synovetomy and arthroscopic synovetomy have similar recurrent rates in treating D-PVNS of the knee joint，while the latter has better postoperative range of motion and functional scores. Thus，arthroscopic synovectomy is a better option for the surgical treatment of D-PVNS.

Key words：pigmented villonodular synovitis；open synovectomy；arthroscopic synovectomy；knee

(收稿日期：2015- 03- 11)

中图分类号:R686.7

文献标志码:A

文章编号：1000- 503X(2015)02- 0234- 06

通信作者：林进电话：010- 69152810，电子邮件：lin_chaos@sina.com

第一、二位作者对本文贡献一致 The first two authors contributed equally to this article

·论著·