嗜酸粒细胞增多性血管淋巴样增生1例

陈 军 曾梅华 孔庆涛 刘 芳 胡文星 颜文良 桑 红

·病例报告·

嗜酸粒细胞增多性血管淋巴样增生1例

陈 军 曾梅华 孔庆涛 刘 芳 胡文星 颜文良 桑 红∗

患者，女，38岁。右耳廓暗红色丘疹2年。组织病理检查示:真皮中上部血管增生，血管周围淋巴细胞、嗜酸粒细胞浸润。根据患者临床及镜下特点诊断为嗜酸粒细胞增多性血管淋巴样增生。二氧化碳激光治疗后消退，未见复发。

嗜酸粒细胞增多性血管淋巴样增生

临床资料患者，女，38岁。因右耳廓暗红色丘疹无痛痒2年余来我科就诊。患者2010年发现右耳后出现绿豆大红色丘疹，无痛痒，皮疹渐增多、增大，部分丘疹融合，无自觉症状，近半年皮疹触碰后有破溃出血，在当地医院诊断为“化脓性肉芽肿”，为进一步明确诊断来我院就诊。患者否认局部外伤史，否认家族史。体检:系统检查未见明显异常。皮肤科检查:右外耳廓多个暗红色坚实性结节，直径0.2～0.5 cm大小不等，孤立或部分融合，表面光滑，质韧，无压痛及破溃出血(图1)。实验室检查:血尿常规及血沉无明显异常，血IgE正常，结节组织病理示:真皮中上部见大小不等的血管增生，血管周围淋巴细胞、组织细胞及少量嗜酸粒细胞浸润，血管内皮细胞胞质丰富，胞浆空泡，核大，突入管腔(图2、3)。

图1 右外耳廓多个暗红色实性结节，直径0.2～0.5 cm，孤立存在或部分融合，表面光滑，质韧图2 真皮内大小不等的增生性血管管腔，血管周围嗜酸粒细胞浸润(HE，×40)图3 血管内皮细胞胞质丰富，核大突入管腔，胞浆空泡，血管周围淋巴细胞、组织细胞及少量嗜酸粒细胞浸润(HE，×400)

讨论嗜酸粒细胞增多性血管淋巴样增生(ALHE)是一种原因不明的、良性血管性损害，病变常累及真皮和皮下组织，临床表现多样，皮损主要表现为单发或多发红色至棕色的丘疹或结节。1

本病常见诱因包括蚊虫叮咬或寄生物感染；2感染因素，如疱疹病毒VIII型感染；3过敏反应4及血管炎症性反应亦可诱发本病，Chou等5报道了1例疥疮感染后诱发的ALHE，并推测疥疮作为抗原诱导超敏反应，上调细胞因子及炎症趋化因子，从而刺激血管发生及炎细胞的聚集。聚集的炎性细胞及其产物如阳离子嗜酸粒细胞蛋白及细胞毒相关蛋白是诱发本病的主要物质。另外ALHE患者血清IgE增高也是超敏反应作为诱因的证据。6近期有学者认为，ALHE可能是早期淋巴瘤的表现。Luis等报道了1例69岁伴有外周性T细胞淋巴瘤的ALHE患者，ALHE及淋巴瘤部位T细胞受体基因重排阳性，随访2年后，患者发展为蕈样肉芽肿，从而证实ALHE可能是淋巴瘤的早期表现。7ALHE好发于30～40岁女性人群，皮损多始发于头颈部，缓慢发展，但也可发生于其他部位如眶周8、舌部9、胸部10、手部11等部位，有报道皮疹可自愈，11并建议观察随访3～6个月再采取下一步治疗方案。常规采用外科手术或激光烧灼治疗，但复发率较高。其它治疗方法如:他克莫司、咪喹莫特、异维A酸、干扰素等药物治疗。脉冲染料激光、光动力、二氧化碳激光、长脉冲可调染料激光、铜蒸气激光器等取得较好效果。Khunger等12采用射频消融术联合3%聚多卡醇硬化治疗并随访3例ALHE患者，疗效显著且无复发。

ALHE需要同皮肤嗜酸性淋巴滤泡病(Kimura’s disease，KD)鉴别，早期认为本病与KD重叠的观点是错误的，KD 20岁以前发病，皮损位于躯干、四肢，淋巴结常受累，有触痛，多数病例可见具有特征性组织学改变的淋巴结病，外周血嗜酸粒细胞增多，IgE水平增高。组织学改变为显著的炎细胞浸润及大量淋巴样滤泡形成、嗜酸性微脓肿、生发中心嗜酸粒细胞浸润及大面积的间质硬化。

本例患者临床表现及病理学均比较典型，通过二氧化碳激光及手术治疗，术后给予他克莫司软膏外用，随访3个月，未见复发，目前患者仍在随访中。

1朱学俊，孙建方.皮肤病理学.3版.北京:北京大学医学出版社，2007.1823－1825.

2 Shenefelt PD，Rinker M，Caradonna S.A case of angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia treated with intralesional interferon alfa－2a.Arch Dermatol，2000，136:837－839.

3 Aurello P，Cicchini C，Angelo FD，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia:a rare artery lesion.Anticancer Res，2003，23:3069－3072.

4 Von den Driesch P，Gruschwitz M，Schell H，et al.Distribution of adhesionmolecules，IgE and CD23 in a case of angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia.JAm Acad Dermatol，1992，26: 799－804.

5Chou CY，LEEWR，Tseng JT.Case of angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia associated with scabies infestation.J Dermatol.2012，39(1):102－104.

6 Kimura Y，Tsutsumi T，Kuroishikawa Y，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia arising from the facial artery.JLaryngol Otol，2003，117:570－573.

7 Gonzalez－Cuyar1 LF，Tavora F，Zhao XF，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia developing in a patientwith history of peripheralT－celllymphoma:evidence formulticentric T－cell lymphoproliferative process.Diagn Pathol，2008，3:22.

8 Thompson MJ，Whitehead J，Gunkel JL，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia affecting the eyelids.Arch Ophthalmol，2007，125(7):987.

9Garrido－Ríos A，Sanz－Muñoz C，Torrero－Antón MV，et al. Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia on the tongue.Clin Exp Dermatol，2009，34(6):729－731.

10 Trindade F，Haro R，Requena L.Giant angiolymphoid hyperplasiawith eosinophilia on the chest.JCutan Pathol，2009，36 (4):493－496.

11Satpathy A，Mossb C，Raafatc F，et al，Spontaneous regression of a rare tumour in a child:angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia of the hand:case report and review of the literature.Br JPlast Surg，2005，58(6):865－868.

12 Khunger N，Pahwa M，Jain RK.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia treated with a novel combination technique of radiofrequency ablation and sclerotherapy.Dermatol Surg，2010，36(3):422－425.

(收稿:2013－05－21 修回:2013－09－11)

Angiolym phoid hyperp lasia w ith eosinophilia:a case report

CHEN Jun，ZENGMei-ha，KONGQing-tao，et al.Department ofDermatology，Nanjing General Hospital of Nanjing Military Command，Najing，210002

A female patientwith two years history of red papules in her right ear.Histopathology showed a proliferation of blood vessels surrounded by lymphocytes cells and a few eosinophils.According to its clinical and pathological features，the diagnosis of angiolymphoid hyperplasiawith eosinophiliawasmade.After carbon dioxide laser treatmen there is no recurrence.

angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia

南京军区南京总医院皮肤科，南京，210002

∗通信作者