肩关节布鲁菌病合并肩袖损伤1 例报告

朱戈，何崇儒，薛晨晨，傅夏威，汪滋民

［1.海军军医大学第一附属医院（长海医院），上海 200433；2.上海交通大学医学院附属第九人民医院，上海200001］

布鲁菌病是全球最常见的细菌性人畜共患疾病，2020 年我国布鲁菌病发病率为3.37/10 万人［1］。布鲁菌可导致全身感染，表现为发热、多汗、乏力等；部分患者有局部感染，累及骨关节最常见，表现为骶髂关节、髋、膝肩关节的游走性疼痛，也可表现为脊柱炎、周围关节炎、骨髓炎等［2］。国内外肩关节布鲁菌病的相关报告罕见，尚无合并肩袖损伤的病例，因此本文报告1 例肩关节布鲁菌病合并肩袖损伤的病例。

1 病例资料

患者，男，65 岁。因“左肩疼痛伴活动受限4个月余，加重伴肿胀1 个月”入院。患者4 个月前无明显诱因感左肩疼痛伴活动受限。在当地医院接受肩关节封闭注射（具体药物不详）治疗，疼痛稍缓解。1 个月前左肩疼痛加重伴肿胀，发热38℃。行MRI检查示：左肩三角肌下滑囊及关节腔积液。予以肩关节穿刺，抽出黄色浑浊关节液，遂给予抗生素治疗（具体不详），治疗后体温恢复正常，疼痛缓解，4 d后症状复发至本院就诊。患者既往2 型糖尿病史，入院血糖正常。查体：左肩关节明显肿胀，触诊皮温升高，可触及三角肌下波动感，压痛明显。左肩任意方向的运动均可诱发难以忍受的疼痛，激发试验无法配合。疼痛导致左肩活动度显著降低，左肩主动外展0°～15°，外旋0°～15°。内旋可触及S1椎体。辅助检查：白细胞4.0×109/L，淋巴细胞0.7×109/L，红细胞3.0×1012/L，C 反应蛋白100 mg/L 血沉75 mm/H。MRI 示：左肩肩袖损伤，三角肌下滑囊及关节腔内大量积液（图1a）。三角肌下滑囊穿刺抽出黄色浑浊关节液约40 ml，关节液常规：细胞数13 520×106/L，其中有核细胞数6 500×106/L；细菌涂片革兰染色及抗酸染色均为阴性，细菌培养及结核杆菌培养均为阴性。初步诊断为左肩肩袖损伤，左肩化脓性关节炎，2 型糖尿病。

图1 患者，男，65 岁。1a: 术前1 个月肩关节MRI 示三角肌下滑囊及关节腔积液，肩袖部分损伤；1b: 术中关节镜下显示盂肱关节内滑膜被覆脓苔，滑膜增生；1c: 术中关节镜下显示肩袖巨大撕裂，肩峰下滑膜显著增生（已清理肩峰下滑膜），滑膜及肩袖覆盖白色脓苔；1d: 病理示滑膜组织见大量淋巴细胞及中性粒细胞浸润，局部可见坏死，伴肉芽组织形成（HE 染色×200）；1e: 肩袖修补术后1 年MRI 示肩袖覆盖良好。Figure 1.A 65-year-old male.1a:MRI 1 month before surgery showed effusion of subdeltoid bursa and the capsule with partial injury of rotator cuff.1b:Intraoperative arthroscopy showed that the synovial membrane in glenohumeral joint was covered with pus moss,accompanied synovial hyperplasia.1c:Intraoperative arthroscopy showed huge tear of rotator cuff,significant hyperplasia of subacromial synovium(subacromial synovium had been debrided),and the synovium and rotator cuff were covered with white pus moss.1d: Pathological examination showed a large number of lymphocytes and neutrophil infiltration in synovial tissue,local necrosis,and granulation tissue formation(HE staining×200).1e:MRI showed good coverage 1 year after rotator cuff repair.

手术方法：全麻成功后取侧卧位，向后成角30°使肩甲盂垂直于地面，使用肩关节牵引架将肩关节外展45°，并沿肢体长轴方向牵引。常规消毒、铺无菌单。先行三角肌下滑囊穿刺术，抽出黄色浑浊液体约30 ml，送细菌、真菌、结合杆菌培养及涂片镜检，并行二代测序检查。建立后方入路作为观察入路，置入关节镜见关节腔内充满淡黄色浑浊关节液，冲洗后见：关节囊及肩峰下滑囊均覆盖白色脓苔，肩峰下滑膜显著增生，巨大肩袖损伤，回缩至肩甲盂，肩袖质量差，脂肪浸润严重（图1b,1c），建立前方入路及外侧入路，以髓核钳在不同部位取滑膜组织送病理检查及培养，以刨削和消融彻底清除被覆脓苔的滑膜，以大量生理盐水冲洗关节腔。

病原学检测及补充病史：术后第2 d 二代测序结果提示：布鲁菌属，相对丰度21.5%，序列数59。在感染科指导下调整培养基后，术后第4 d 关节液培养显示羊布鲁菌，术后第7 d 组织培养显示羊布鲁菌。病理报告提示：符合慢性化脓性滑膜炎表现（图1d），其余病原体培养及涂片检查均为阴性。明确病原菌后进行流行病学调查，得知患者常居地为江苏省启东市新安镇，从事猪羊养殖，曾屠宰羊，有机会接触病羊而患病。获取关节液和滑膜组织后，术中使用头孢呋辛钠1.5 g。病原菌明确后经感染科会诊给予多西环素100 mg，2 次/d，口服；并联合使用利福平600 mg，1 次/d，口服，共计6 周。

术后1 个月血沉及CRP 恢复正常水平，左肩疼痛及肿胀显著缓解，外旋明显改善。6 个月后行左肩关节镜下肩袖修补术并指导康复锻炼。术后1 年随访未出现感染复发表现，患肩外旋及外展功能显著改善，复查MRI 显示肩袖组织覆盖良好，关节腔无明显积液（图1e）。

2 讨 论

自2000 年起，我国畜牧业发展迅速，布鲁菌病发病率的上升速度明显增快［1］。骨关节是局部感染最常见的部位，临床表现缺乏特异性，在非牧区极易误诊，初诊误诊率可超过60%［2］。布鲁菌导致肩关节感染时可表现为滑膜炎，除其他感染性疾病以外还需要与类风湿性关节炎、结核、色素沉着绒毛结节滑膜炎等鉴别［2,，3］。

肩关节化脓性关节炎最常见的致病菌为葡萄球菌属及链球菌［4］，而布鲁菌为革兰阴性菌，因此抗生素的选择大相径庭。未经有效抗生素治疗的布鲁菌病可能进展为慢性感染，从而导致后续的诊疗更加困难。布鲁菌病的病原菌检出率很低，仅有11%，如不使用特殊培养基，培养时间往往需要2～3 周［5］。本研究中，二代测序在术后第2 d 即报告布鲁氏菌感染，检验科调整培养方式后关节液和组织培养结果分别在术后第4 d 和术后第7 d 报告。因此二代测序检测迅速且敏感性高，可为常规培养提供参考，并且对尽早采取针对性的抗生素治疗有重要意义。

关节镜清创是治疗肩关节化脓性关节炎安全有效的方法，系统综述显示62%的化脓性关节炎经单次清创后可治愈［6］。Wang 等［7］报道1 例类似的病例，该病例为青年男性，且肩袖完好，经单次关节镜清创冲洗术及后续抗生素治疗后治愈。化脓性关节炎合并肩袖损伤时，可以选择一期清创后修补或二期修补［8，9］。本病例因布鲁菌有复发风险，且患者有糖尿病史、肩袖撕裂范围广及剩余肩袖质量差，因此决定分期处理肩袖，在本次清创冲洗清除感染后予以二期修补。

患者术前1 个月的MRI 显示肩袖部分损伤，而关节镜探查时发现巨大肩袖损伤，提示本次感染进展迅速。通过本病例的诊疗，笔者总结以下经验：在临床实践中除了常见的致病菌以外还需要考虑布鲁菌病的可能性，仔细询问牧区患者或动物制品相关从业者的流行病史，除了局部症状外还需要关注发热、乏力、肝脾肿大等全身症状。术前建议复查MRI，了解关节内结构的最新状态。二代测序可作为快速筛查病原体的有用工具，有助于该疾病的早期诊断和即时治疗。