1022例椎管内肿瘤的流行病学分析

刘浩 陆天宇 俞天赋 段梦莲 金伟 倪红斌 杭春华

【摘要】 目的 分析椎管內肿瘤的流行病学特点，并与既往文献进行对比。方法 回顾性分析2015年1月—2019年12月在南京大学医学院附属鼓楼医院神经外科接受手术治疗并获得病理学诊断的1 022例椎管内肿瘤患者，分析患者年龄、性别、肿瘤部位以及组织学类型之间的相关性。结果 1 022例患者中，男507例（49.6%），女515例（50.4%），男女比例1∶1.02；接受手术治疗时平均年龄（47.19±16.98）岁。常见的七类椎管内肿瘤中，神经鞘瘤557例（54.51%），脊膜瘤145例（14.19%），脂肪瘤34例（3.33%），神经纤维瘤32例（3.13%），海绵状血管瘤32例（3.13%），室管膜瘤31例（3.03%）和星形细胞瘤29例（2.84%）；男女比例分别为神经鞘瘤1.15，脊膜瘤0.21，脂肪瘤0.89，神经纤维瘤2.56，海绵状血管瘤1.67，室管膜瘤1.07和星形细胞瘤2.63。结论 既往国内外报道椎管内肿瘤男性较女性多发不同，本研究发现椎管内肿瘤发病总体无明显性别差异，但脊膜瘤女性占明显优势。与西方人群中脊膜瘤占优势不同，本研究结果显示前四位最常见的椎管内肿瘤类型依次为神经鞘瘤、脊膜瘤、脂肪瘤和神经纤维瘤。本研究的临床数据反映了国内椎管内肿瘤的流行病学特点。

【关键词】 椎管内肿瘤；流行病学；肿瘤部位；神经鞘瘤；脊膜瘤

【中图分类号】 R739.41 【文献标志码】 A 【文章编号】 1672-7770（2023）01-0052-06

Abstract： Objective To analyze the epidemiological characteristics of intraspinal tumors and compared with previous literature. Methods 1 022 patients with intraspinal tumors who received surgical treatment and pathological diagnosis in the Department of Neurosurgery， Nanjing Drum Tower Hospital， the Affiliated Hospital of Nanjing University Medical School from January 2015 to December 2019 were analyzed retrospectively， and the correlation between the patient's age， gender， tumor location and histological type was analyzed. Results Of the 1 022 patients， 507（49.6%） were males and 515（50.4%） were females（male/female ratio 1∶1.02）. The mean age at surgery was（47.19±16.98） years old. Among the seven types of common intraspinal tumors， 557（54.51%） were neurinomas， 145（14.19%） were meningiomas， 34（3.33%） were lipomas， 32（3.13%） were neurofibromas， 32（3.13%） were cavernous hemangiomas， 31（3.03%） were ependymomas and 29（2.84%） were astrocytomas. The male to female ratio was 1.15 for schwannoma， 0.21 for meningioma， 0.89 for lipoma， 2.56 for neurofibroma， 1.67 for cavernous hemangioma， 1.07 for ependymoma and 2.63 for astrocytoma. Conclusions It has been reported in the past that the incidence of intraspinal tumors in men is different from that in women. This study found that there was no significant gender difference in the incidence of intraspinal tumors， but women with meningioma had a significant advantage. Different from the predominance of meningioma in the western population， the results of this study show that the first four most common types of intraspinal tumors are schwannoma， meningioma， lipoma and neurofibroma in turn. The clinical data of this study reflect the epidemiological characteristics of intraspinal tumors in China.

Key words： intraspinal tumor; epidemiology; tumor location; schwannoma; meningioma

基金项目：江苏省科技计划项目（JD0328）

作者单位：210008 南京，南京大学医学院附属鼓楼医院神经外科

通信作者：倪红斌

椎管内肿瘤也称脊髓肿瘤，是发生在脊髓以及与脊髓相邻组织的原发性或继发性肿瘤［1］。据既往报道，椎管内肿瘤年发病率为0.9～2.0/10万，约占中枢神经系统（central nervous systems，CNS）肿瘤的10%～16%［2-3］。由于研究的人群大小和肿瘤的分类不同，不同的脊髓肿瘤在这些报告中出现的频率也不同。虽然关于CNS肿瘤的流行病学的报道很多，但椎管内肿瘤流行病学的报道较少［4-7］。不同种族和地区的椎管内肿瘤的人群发生率不同，性别、年龄、病理比率也存在差异。通过比较不同国家和地区椎管内肿瘤的相对发病率可能为病因学提供相关信息。本文回顾性分析了南京大学医学院附属鼓楼医院神经外科2015年1月—2019年12月，通过显微外科手术治疗且病理证实的1 022例椎管内肿瘤患者的临床资料，为更好地了解其流行病学特点，为临床诊治提供帮助。

1 资料与方法

1.1 一般资料 1 022例椎管内肿瘤患者中，男507例（49.6%），女515例（50.4%），男女比例1∶1.02；年龄4～88岁，平均手术年龄（47.19±16.98）岁。将所有椎管内肿瘤患者按手术治疗时年龄每隔10年划分，分为9组，其中40～60岁为发病高峰，发病人数占总人数的46.18%，20岁以下患者88例，占比8.61%。50岁以上各年龄组均以女性占优势（男∶女=1∶1.22），而50岁以下的各年龄组均以男性占优势（男∶女=1.2∶1），见图1。纳入标准为临床及影像学检查证实为椎管内占位，并行手术治疗且经病理证实的患者。临床排除标准：（1）影像学显示为脊柱骨肿瘤；（2）未行手术治疗；（3）未获得病理诊断的患者。

1.2 研究方法 本研究采用SPSS 13.0 Windows统计软件（SPSS Inc.Chicago.IL）软件进行数据统计分析。计量资料用均数±标准差（x-±s）表示，用t检验分析各组间年龄差异，用χ2检验分析每组间性别差异，偏度峰度检验法检验正态分布。以P＜0.05为差异有统计学意义。

2 结 果

2.1 一般资料 对比分析共纳入1 022例患者，收集数据包括手术年龄、性别、肿瘤所在椎体水平位置（颈、颈胸、胸、胸腰、腰、腰骶）以及病理诊断（病理组织学分类分级按照WHO 2007中枢神经系统肿瘤分类标准），分析不同椎管内肿瘤病理学类型和性别、年龄、肿瘤部位的相关性，同时总结分析常见椎管内肿瘤的发病特点。

根据肿瘤所在的椎管节段的不同分为颈、颈胸、胸、胸腰、腰、腰骶和骶尾7个部分，见图2。肿瘤最好发于胸段，其次为腰段和颈段。

2.2 肿瘤的组织学类型 1 022例椎管内肿瘤中常见的七类椎管内肿瘤是神经鞘瘤557例（54.51%），脊膜瘤145例（14.19%），脂肪瘤34例（3.33%），神经纤维瘤32例（3.13%），海绵状血管瘤32例（3.13%），室管膜瘤31例（3.03%）和星形细胞瘤29例（2.84%）。见表1。

2.2.1 神经鞘瘤 557例神经鞘瘤中，男297例，女260例，性别无明显统计学差异（P=0.267）。主要发生在腰椎水平，共206例（36.98%），其次为胸椎水平（155例，占比27.83%）。见表2。年龄呈负偏态分布，51（40，59），主要在20岁以后发病，发病年龄峰值在50～59岁，占神经鞘瘤总人数的31.77%（图3）。

2.2.2 脊膜瘤 145例脊膜瘤中，女性患者人数显著高于男性患者（男25例，女120例），存在统计学差异（P<0.01）。脊膜瘤好发于胸椎水平，共99例（68.28%），其次为颈椎水平（29例，占比20%）。见表2。年龄呈负偏态分布，59（51，67），主要在40岁以后发病，发病年龄峰值在50～69岁，占脊膜瘤总人数的62.07%（图4）。

2.2.3 脂肪瘤 34例脂肪瘤中，男16例，女18例，性别无明显统计学差异（P=0.81）。主要发生在胸椎水平，共11例（32.35%），其次为腰椎水平（10例，占比29.41%）及胸腰椎水平（8例，占比23.53%）。见表2。年龄呈正偏态分布，32（16，47），主要在10岁以后发病，发病年龄峰值在10～50岁，占脂肪瘤总人数的73.53%（图5）。

2.2.4 神经纤维瘤 32例神经纤维瘤中，男22例，女10例，性别无明显统计学差异（P=0.13）。主要发生在胸椎水平，共13例（40.63%），其次为胸腰椎水平（9例，占比28.13%）。见表2。年龄呈正偏态分布，16（13，43），主要在10岁以后发病，发病年龄峰值在10～19岁，占神经纤维瘤总人数的50%（图6）。

2.2.5 海绵状血管瘤 32例血管瘤中，男20例，女10例，男性偏多，但性别无明显统计学差异（P=0.32）。主要发生在胸椎水平，共22例（68.75%），其次为腰椎水平（5例，占比15.63%）。見表2。年龄呈负偏态分布，50（41，60），主要在40岁以后发病，发病年龄峰值在40～59岁，占海绵状血管瘤总人数的56.25%（图7）。

2.2.6 室管膜瘤 31例室管膜瘤中，男16例，女15例，性别无明显统计学差异（P=0.89）。主要发生在腰椎水平，共13例（41.94%），其次为颈椎水平（7例，占比22.58%）。见表2。年龄呈正偏态分布，31（22，47），主要在10岁以后发病，发病年龄峰值在20～39岁，占室管膜瘤总人数的48.39%（图8）。

2.2.7 星形细胞瘤 29例星形细胞瘤中，男性患者偏多（男21例，女8例），但性别无明显统计学差异（P=0.07）。主要发生在胸椎水平，共11例（37.93%），其次为胸腰椎水平（7例，占比24.14%）。见表2。年龄呈正偏态分布，20（13，41），主要在10岁以后发病，发病年龄峰值在10～19岁，占星形细胞瘤总人数的31.03%（图9）。

2.3 手术年龄 本研究中最常见的三类椎管内肿瘤（神经鞘瘤、脊膜瘤、脂肪瘤）年龄之间存在显著差异（P<0.01，表1）。脊膜瘤患者年龄显著大于神经鞘瘤患者年龄（58.41±12.05 vs.48.89±14.38，P<0.01），而神经鞘瘤患者年龄显著大于脂肪瘤患者年龄（48.89±14.38 vs.33.38±19.87，P<0.01）。

3 讨 论

本研究回顾性分析了在南京大学医学院附属鼓楼医院经显微外科手术治疗且病理确诊的1 022例椎管内肿瘤病例，并收集了患者手术时年龄、性别、肿瘤的椎体水平以及病理诊断的详细资料。为了证实本组研究的数据能体现中国国内椎管内肿瘤的流行病学特征，本研究将所得数据与国内其他文献报道进行比较。Huang等［8］总结了中国人群中椎管内肿瘤的数量和不同病理类型等流行病学特点，但没有详细描述每种类型肿瘤的人口统计学资料；在其报道的2 245例椎管内肿瘤患者中，最常见的三类肿瘤分别为神经鞘细胞瘤（包含神经鞘瘤和神经纤维瘤）占49.4%，脊膜瘤占14.7%，神经上皮组织肿瘤（包含星形细胞瘤、室管膜瘤和胚胎性肿瘤）占11.4%。李德志等［9］通过回顾性分析2 447例椎管内肿瘤的临床资料，总结报道最常见的三类肿瘤分别为神经鞘瘤（31.95%），室管膜瘤（18.19%）和脊膜瘤（10.13%）。与此不同，本研究发现三种最常见的椎管内肿瘤类型为神经鞘瘤（54.51%），脊膜瘤（14.19%）及脂肪瘤占3.33%）。虽然存在差异，但总体来说，本研究结果显示最常见的椎管内肿瘤类型和国内其他报道相接近。

与世界其他地区的报道相比，神经鞘细胞瘤和脑膜瘤的发病率存在明显差异，在亚洲国家［4，7，10-11］，包括本组结果发现，神经鞘细胞瘤的发病率高于脊膜瘤。而在非亚洲国家（美国、欧洲、澳洲等）［3，5，12-14］，脊膜瘤的发病率与神经鞘细胞瘤相似或者更高。Preston-Martin等［5］报道美国椎管内肿瘤最常见的病理类型为脊膜瘤（42.9%），其次为神经上皮组织肿瘤（28.4%）和神经鞘细胞瘤（22.3%）。Helseth等［13］报道在415例椎管内肿瘤中，最常见的三类肿瘤依次为脊膜瘤（46.7%），神经上皮组织肿瘤（32.0%）和神经鞘细胞瘤（10.8%）。亚洲国家的神经上皮肿瘤的发病率低于西方国家。本研究结果也证实了这一点，反映了亚洲国家和世界其他地区间神经鞘细胞瘤、脊膜瘤和神经上皮肿瘤发病率之间的差异。

根据既往文献报道，椎管内肿瘤男女性别比例也存在不同。欧美国家报道女性偏多，占比55%～63%不等［13-14］，亚洲国家报道男性患者偏多，占比55%～60%［2，4，7，8，10］。本研究发现，在1 022例椎管内肿瘤患者中，男性患者占507例（49.6%），女性患者占515例（50.4%），男女比例1∶1.02，χ2检验未见明显性别差异。李德志等［9］报道称在2 447例椎管内肿瘤患者中，男性占51.8%，女性占48.2%，同样未见明显男女性别差异。简而言之，在亚洲国家，椎管内肿瘤男性偏多，或无明显性别差异，而在非亚洲国家，椎管内肿瘤主要发生在女性。分析原因，可能主要是脊膜瘤好发于女性，Hirano［2］等报道称在678例脊髓肿瘤中，脊膜瘤79例，且男20例，女59例，男女比例0.339。李德志等［9］发现，在248例脊膜瘤中，男49例，女199例，男女比例0.246。本组研究同样发现，脊膜瘤患者中女性占主导优势，男女比例为0.21。有报道称［2］，在非亚洲国家，因脊膜瘤发病率最高，仅仅脊膜瘤中存在的女性主导优势就足以改变整个椎管内肿瘤的男女比例。而在非亚洲国家，脊膜瘤的总发病率低于西方国家，所以整体男女性别比例受脊膜瘤影响较西方国家小。Engelhard等［3］报道指出，如果不包含脊膜瘤，椎管内肿瘤患者中男性占显著优势。本研究结果同样证实这一观点，在神经鞘瘤、神经纤维瘤、血管瘤、室管膜瘤和星形细胞瘤中，男性占优势；且如果不纳入脊膜瘤患者，男性整体占比55%，女性占比45%。

既往文献报道，神经鞘瘤多见于中年，而脊膜瘤多见于中老年患者［3，15］。在本研究中同样发现，脊膜瘤的平均年龄为（58.41±12.05）岁，明显高于神经鞘瘤患者［（48.89±14.38）岁，P<0.01］。星形细胞瘤在儿童中较成人更为常见［16］。本组中星形细胞瘤发病年龄峰值在10～19岁，占星形细胞瘤总人数的31.03%。既往文献报道，星形细胞瘤占所有椎管内肿瘤的比率为6%［17］。本研究中，星形细胞瘤占所有椎管内肿瘤的2.84%，分析发病率较其他文献报道较低的原因主要有三点：（1）本组中儿童（0～19岁）椎管内肿瘤仅占总数的8.61%；（2）在本地域，患有脊髓肿瘤的儿童更有可能至附近儿童医院神经外科就诊；（3）当患儿临床症状不明显，且依据影像学检查高度提示椎管内肿瘤为恶性时，往往建议患儿进行放疗或化疗等保守治疗方法，而不是手术治疗，从而使得患有恶性胶质瘤的患儿在经手术治疗的椎管内肿瘤患者中比例降低。

本研究存在潜在的局限性。因为本研究不是以人群為基础，本组椎管内肿瘤的流行病学资料仅仅纳入南京大学医学院附属鼓楼医院神经外科中心接受手术治疗的患者，未包含无症状或经影像学诊断但保守治疗的病例，不能确切反映中国人群中椎管内肿瘤的实际发生率。另外，本研究仅分析了肿瘤性质、年龄、性别特征，但肿瘤影像学特征、临床表现及肿瘤类型（硬膜外、髓外硬膜下、髓内、内外沟通）这些对术前评估、制定手术方案较为重要的信息未能统计分析。本研究显示了手术治疗的椎管内肿瘤患者中不同病理肿瘤所占比例之间的差异；未来应该计划开展一项以人群为基础的椎管内肿瘤的研究，将有助于进一步了解中国椎管内肿瘤的流行病学特点［18-20］。

既往国内外报道椎管内肿瘤男性较女性多发不同，本研究发现椎管内肿瘤发病总体无明显性别差异，但脊膜瘤女性占明显优势。与西方人群中脊膜瘤占优势不同，本研究结果显示前四位最常见的椎管内肿瘤类型依次为神经鞘瘤、脊膜瘤、脂肪瘤和神经纤维瘤。本研究的临床数据反映了国内椎管内肿瘤的流行病学特点。

［参 考 文 献］

［1］袁腾飞，孟肖利，刘绍严，等．半椎板入路切除椎管内外哑铃型肿瘤［J］．临床神经外科杂志，2019，16（5）：434-438．

［2］Hirano K，Imagama S，Sato K，et al.Primary spinal cord tumors：review of 678 surgically treated patients in Japan.A multicenter study［J］.Eur Spine J，2012，21（10）：2019-2026.

［3］Engelhard HH，Villano JL，Porter KR，et al.Clinical presentation，histology，and treatment in 430 patients with primary tumors of the spinal cord，spinal meninges，or cauda equina［J］.J Neurosurg Spine，2010，13（1）：67-77.

［4］Cheng MK.Spinal cord tumors in the People's Republic of China：a statistical review［J］.Neurosurgery，1982，10（1）：22-24.

［5］Preston-Martin S.Descriptive epidemiology of primary tumors of the spinal cord and spinal meninges in Los Angeles County，1972—1985［J］.Neuroepidemiology，1990，9（2）：106-111.

［6］Ardehali MR.Relative incidence of spinal canal tumors［J］.Clin Neurol Neurosurg，1990，92（3）：237-243.

［7］Cheang CM，Hwang SL，Hwong SL.An analysis of intraspinal tumors in South Taiwan［J］.Kaohsiung J Med Sci，1997，13（4）：229-236.

［8］Huang WQ，Zheng SJ，Tian QS，et al.Statistical analysis of central nervous system tumors in China［J］.J Neurosurg，1982，56（4）：555-564.

［9］李德志，孔德生，郝淑煜，等．2447例椎管内肿瘤的流行病学特点［J］．中华神经外科杂志，2014，30（7）：653-657.

［10］Hijikata Y，Ueda S，Yasuhara T，et al.Description of the diversity in surgical indication and surgical strategies for primary spinal cord tumors： a nationwide survey by the neurospinal society of Japan［J］.Neurospine，2022，19（4）：1122-1129.

［11］Lalitha VS，Dastur DK.Neoplasms of the central nervous system—histological types in 2237 cases［J］.Indian J Cancer，1980，17（2）：102-106.

［12］Santos Júnior EC，Dantas F，Caires ACV，et al.Evaluation of surgically treated primary spinal cord tumors in a single Brazilian institution： a case series study of 104 patients［J］.Cureus，2022，14（3）：e23408.

［13］Helseth A，Mrk SJ.Primary intraspinal neoplasms in Norway，1955 to 1986.A population-based survey of 467 patients［J］.J Neurosurg，1989，71（6）：842-845.

［14］Schellinger KA，Propp JM，Villano JL，et al.Descriptive epidemiology of primary spinal cord tumors［J］.J Neurooncol，2008，87（2）：173-179.

［15］陸天宇，俞天赋，刘浩，等．枕骨大孔区神经鞘瘤后正中入路显微手术方法及疗效的研究［J］．临床神经外科杂志，2021，18（1）：96-99．

［16］Benes V3rd，Barsa P，Benes V，Jr，et al.Prognostic factors in intramedullary astrocytomas：a literature review［J］.Eur Spine J，2009，18（10）：1397-1422.

［17］Anghileri  E，Broggi M，Mazzapicchi E，et al.Therapeutic approaches in adult primary spinal cord astrocytoma：a systematic review［J］.Cancers，2022，14（5）：1292.

［18］Ozawa H，Aizawa T，Kanno H，et al.Epidemiology of surgically treated primary spinal cord tumors in Miyagi，Japan［J］.Neuroepidemiology，2013，41（3-4）：156-160.

［19］Fehlings MG，Nater A，Zamorano JJ，et al.Risk factors for recurrence of surgically treated conventional spinal schwannomas：analysis of 169 patients from a multicenter international database［J］.Spine（Phila Pa 1976），2016，41（5）：390-398.

［20］Szvérfi Z，Lazáry A，Varga PP.Primary spinal tumor registry at the national centre for spinal disorders［J］.Orv Hetil，2014，155（19）：745-749.

（收稿2021-08-03 修回2021-11-15）