儿童骨盆骨髓炎2例报道并文献复习

贾海亭，王玉亭，孙琳，刘涛*，于嘉智，王春华

(1.山东大学附属儿童医院骨科创伤外科，山东 济南 250022；2.首都医科大学附属北京儿童医院骨科，北京 100045)

儿童骨髓炎好发于长骨干骺端，而骨盆骨髓炎较为少见，在儿童骨髓炎中约占3%～8%[1]，右侧的发生率是左侧的2倍[2]，临床多表现为发热、髋部疼痛、跛行等。因其临床症状和其他一些疾病重叠，往往会导致延迟诊断。山东大学附属儿童医院收治2例骨盆骨髓炎患者，并相关文献复习现报告如下。

1 病例资料

1.1 病例1 女，5岁3个月，于2022年1月4日因“左侧腹股沟疼痛伴间断发热8 d”入院。患儿8 d前无明显诱因出现左腹股沟疼痛，伴间断发热，体温最高为39.8 ℃，就诊于当地医院。行血常规检查：白细胞(white blood cell count，WBC)为19.21×109/L，C反应蛋白(C-reactive protein，CRP)为183.8 mg/L。予静点头孢曲松抗感染治疗5 d(每天80 mg/kg)，患儿体温逐渐降至正常，左腹股沟仍疼痛。

为求进一步诊治就诊于山东大学附属儿童医院。入院查体：体重18 kg，患儿步入病房，未见明显跛行，左腹股沟处红肿，皮温高于对侧，局部触痛阳性，左髋关节内、外旋和屈伸活动正常，骶髂关节无明显压痛。入院查血常规：WBC为15.2×109/L(参考值3.5×109/L～9.5×109/L)，中性粒细胞计数为5.38×109/L(参考值1.8×109/L～6.3×109/L)，CRP为23.7 mg/L(参考值0～10 mg/L)，血沉(erythrocyte sedimentation rate，ESR)为77 mm/h(参考值0～15 mm/h)。行血培养未见细菌生长。行B超检查左侧闭孔外肌内探及范围约1.5 cm×1.5 cm×1.2 cm的片状低回声，边界不清，内回声不均质，左臀部骶髂关节处探及范围约2.9 cm×2.0 cm的不规则回声，内透声欠佳。行MRI检查左侧坐骨内骨质信号不均匀，见片状长T1、T2压脂序列信号改变，病变周围软组织内可见片状T2压脂高信号，以闭孔内、外肌受累为著(见图1)。患儿诊断为左坐骨骨髓炎，予静点头孢唑林治疗(0.9 g/次，每天2次)。入院第7天WBC和CRP降至正常，ESR为87 mm/h，左腹股沟红肿疼痛较前改善明显。入院第14天ESR降至70 mm/h，入院第21天ESR降至61 mm/h，患儿左腹股沟红肿疼痛完全缓解。出院后继续口服抗生素3周，复查ESR降至正常，随访4个月肢体活动良好，未复发。

图1 入院查MRI示左侧坐骨及周围软组织异常信号

1.2 病例2 女，11岁，于2022年2月22日因“左大腿疼痛7 d”入院。患儿7 d前无明显诱因出现左大腿疼痛，呈渐进性加重，伴左下肢跛行，无发热。入院查体：体重61 kg，左下肢跛行，左大腿、臀部疼痛，左髋关节无红肿，压痛阳性，“4”字实验阳性，髋关节主动活动受限，被动活动略疼痛但患儿可耐受。查血常规：WBC为10.1×109/L，中性粒细胞计数为5.6×109/L，CRP为33.4 mg/L，ESR为71 mm/h。行血培养未见细菌生长。行B超检查双侧髋关节、左臀部至左大腿背侧软组织未见明显异常。行MRI检查左侧坐骨及周围软组织内见片状较长T2信号，T2压脂呈高信号(见图2)。患儿诊断为左侧坐骨骨髓炎，予静点头孢硫脒治疗(1.0 g/次，每天2次)。入院第6天WBC和CRP降至正常，ESR为74 mm/h，左臀部及左大腿疼痛明显缓解。入院第11天ESR降至42mm/h，入院第18天血ESR降至正常，左臀部及左大腿疼痛症状完全缓解。出院后继续口服抗生素3周，随访2个月肢体活动良好，未复发。

图2 入院查MRI示左侧坐骨及周围软组织异常信号

2 讨 论

儿童骨髓炎好发于长骨干骺端，而骨盆骨髓炎较为少见，在儿童骨髓炎中约占3%～8%[1]，右侧的发生率是左侧的2倍[2]。病理生理学上骨盆骨髓炎和干骺端骨髓炎相似，骨盆生长板营养动脉的分支近端折回呈一袢状，然后再注入静脉系统，该处血流缓慢，成为细菌繁殖的理想场所[3]。骨盆包括髂骨、坐骨、耻骨和髋臼，其中髂骨面积最大且血供丰富，因此髂骨骨髓炎最为常见，约占38%，其次为坐骨和耻骨[4]。骨盆骨髓炎好发于7岁以上儿童，可能与此年龄段易受外伤有关，Weber-Chrysochoou等[5]对比分析了骨盆骨髓炎患儿年龄(平均年龄8.0岁，中位数9.0岁)与其他部位骨髓炎患儿年龄(平均年龄6.2岁，中位数6.4岁)的差异，发现骨盆骨髓炎患儿年龄明显偏大。

骨盆骨髓炎可表现为臀部、大腿、腹股沟、腹部或腰背部疼痛，患儿可有体温升高、局部红肿、髋关节活动受限、行走或负重困难等。Morgan等[6]根据临床特征将骨盆骨髓炎分为四种综合征：(1)髋关节综合征，临床特征类似化脓性关节炎，表现为髋部疼痛；(2)腹部综合征，临床特征类似急性阑尾炎，表现为髂窝疼痛；(3)臀部综合征，临床特征为臀部疼痛，疼痛可从大腿放射至膝部；(4)坐骨综合征，临床特征为沿着坐骨神经分布的疼痛，并伴有化脓性感染的全身体征和骶髂关节区域的局部压痛。Beaupré等[7]根据炎症扩散情况将髂骨骨髓炎分为三种综合征：(1)炎症从髂骨内皮层扩散到骨盆刺激上躯干腰骶神经丛引起腰椎间盘综合征，临床表现为下背部、臀部和大腿疼痛，行走困难，直腿抬高试验阳性；(2)炎症从髂骨外皮层扩散到臀部肌肉引起臀部综合征，临床表现为臀部疼痛；(3)炎症从髂骨内皮层扩散到髂窝引起腹部综合征，临床表现为腹痛。

骨盆骨髓炎与长骨骨髓炎相似，只有不到50%的患者血培养结果为阳性，其中最常见的病原体是甲氧西林敏感性金黄色葡萄球菌(92%)，64%的患者从病灶部位获取的脓液培养阳性，其中最为常见的致病菌也是甲氧西林敏感性金黄色葡萄球菌[2]，在笔者所查到的文献中几乎没有耐甲氧西林金黄色葡萄球菌的报道，其他少见致病菌一般多为个案报道，如Akhras等[8]报道1例13岁健康男孩感染铜绿假单胞菌，Canessa等[9]报道1例11岁健康男孩感染鼠伤寒沙门菌。

实验室检查血细胞计数和分类、ESR、CRP是细菌感染常用的指标，近年有研究发现其他炎症指标如降钙素原、白介素-6等可能与急性骨髓炎发生发展有关，可作为其预后的预测指标[10]。但最新儿科传染病学会和美国传染病学会临床实践指南提出降钙素在骨与关节感染中的作用尚不清楚，不建议使用[11]。在笔者所查到的有关儿童骨盆骨髓炎的文献中，炎症指标几乎都是参考血细胞计数和分类、ESR及CRP。ESR具有很高的敏感性，特别是在脓肿或合并化脓性关节炎的患者中更明显，有文献报道指出如果ESR>55 mm/h则提示局部脓肿形成[12]。CRP是区分骨髓炎和化脓性关节炎相关疾病最有用的血液标志物，Pääkkönen等[13]指出CRP作为炎症指标感染敏感度为95%，ESR敏感度为94%，两者联合敏感度为98%。对于骨盆骨髓炎血液的检测通常显示炎症标志物升高，约90%的患儿出现ESR升高，59%～66%的患儿出现WBC升高[14]。

在骨盆骨髓炎中，早期X线片检查通常是正常的，一般需要10～14 d才能表现出骨质形态不规则、骨密度减低、骨质破坏、骨质缺损等[15]，X线可用于鉴别诊断髋关节疼痛，但在骨关节感染的初始诊断和监测治疗方面作用有限[16]。B超作为常规检查，主要是了解皮下软组织有无脓肿及有无化脓性关节炎，可在B超引导下进行关节穿刺；然而髋关节积液在诊断骨盆骨髓炎尤其是感染病灶不临近髋关节时并不可靠，此外超声不能帮助观察与骨髓炎相关的骨质变化[17]。CT较X线更能敏感的显示与骨盆骨髓炎相关的深部软组织肿胀，但CT在肌肉骨骼感染中作用有限，加之辐射因素，在儿童脓毒性关节炎和急性血源性骨髓炎中一般不常规使用，但在亚急性或慢性感染中却很有用，能够发现窦道，显示骨皮质破坏和死骨形成[18]。MRI是诊断骨盆骨髓炎的金标准[16，19]，早期行MRI检查有助于发现病灶位置，判断疾病严重程度并能指导手术入路，其敏感性为82%～100%，特异性为75%～96%[20]。

因骨盆骨髓炎临床症状和其他一些疾病重叠，可导致平均12 d的延迟诊断，进而导致3.4%的病例出现永久性残疾[2]，因此准确鉴别诊断有助于早期识别和治疗骨盆骨髓炎。骨盆骨髓炎主要与以下疾病相鉴别：(1)脓毒性关节炎。脓毒症性髋关节炎通常表现为髋关节疼痛、发热、患肢无法承重等，查血炎症指标升高。Takemoto等[21]诊治1例4岁男孩，左下肢跛行无法负重并伴发热，左髋关节屈曲外旋，实验室检查结果和脓毒性关节炎类似，但仔细查体发现髋关节内、外旋和屈伸活动正常，进一步行MRI检查明确为骨盆骨髓炎，其认为骨盆骨髓炎与脓毒性关节炎一个重要鉴别点是临床查体髋关节活动范围是否正常。(2)急性阑尾炎。急性阑尾炎患儿多有明显的腹痛、恶心、呕吐、发热等症状，也会有炎症指标升高，一般行腹部B超可发现异常，但对于有髂窝疼痛的患儿有时与骨盆骨髓炎鉴别较困难。Tolley等[22]报道1例15岁男孩，表现为右髂窝疼痛伴压痛，同时伴有发热，查炎症指标较高，腹部B超未能明确诊断，行阑尾切除术中发现阑尾轻度炎症，术后患儿出现右下肢疼痛并负重困难，进一步行MRI检查发现右耻骨支骨髓炎，作者指出对于腹部症状先于肢体症状的患儿，在腹部相关检查等不能明确的情况下，应考虑骨盆骨髓炎的可能，MRI是首选检查方法。(3)坐骨耻骨骨软骨炎(ischiopubic synchondrosis，IPS)。IPS多发生在坐骨和耻骨骨软骨结合部，好发于5～8岁儿童。耻骨和坐骨的骨化边缘起初被一个宽的软骨板分开，随着年龄的增长，骨端逐渐靠近并变细，此阶段骨化边缘出现不规则扩张，并随年龄增长而消失[3]。IPS患儿可有腹股沟或臀部疼痛，MRI表现为骨髓水肿，一般不伴发热以及CRP和ESR升高，血培养为阴性[23]。(4)骨肿瘤。常见的骨盆肿瘤有嗜酸性肉芽肿、尤文肉瘤、神经母细胞瘤骨转移等，患儿可有髋部疼痛、下肢跛行等症状，影像学多有溶骨性破坏边界不清表现，一般需要骨穿刺或骨活检明确诊断[24]。

因骨盆有良好的血供，加之韧带结构能够最大限度地减少感染扩散，因此骨盆骨髓炎通过单独使用静脉抗生素治疗效果良好，一般只有在骨质广泛受累、抗生素治疗无效或脓肿形成时才需手术引流[14]。关于抗生素的选择和治疗时间仍存有争议，Klein等[25]对30例骨盆骨髓炎患儿肠外抗生素使用时间为4～6周，其认为抗生素的选择一方面基于培养药敏结果，另一方面头孢菌素类抗生素是最常用的经验性用药。其他关于骨盆骨髓炎抗生素使用时间的报道一般为6周[1，26-28]。骨盆骨髓炎如治疗及时，预后通常良好；然而如果治疗延迟，则可能会发生并发症。Davidson等[29]报道了64例骨盆骨髓炎患儿，其中3例分别出现了骶髂关节融合、髋臼不规则和深静脉血栓，2例持续感染发展为慢性骨髓炎，总并发症发生率为7%。Beslikas等[30]报道4例骨盆骨髓炎，1例误诊为坐骨神经痛，1例误诊为阑尾炎，2例治疗不充分，4例患儿从出现症状到手术治疗平均时间为4个月(1～8个月)，均发展为慢性骨髓炎，对慢性骨髓炎的治疗采用抗生素联合手术清创，平均随访6年(3～10年)，4例患儿髋关节均恢复良好。

综上所述，盆腔骨髓炎在儿童比较少见，患儿多表现为发热、髋部疼痛、跛行等。当患儿有以下情况时需考虑骨盆骨髓炎[16，31]：(1)病灶部位骨培养阳性；(2)血培养阳性且影像学检查提示骨盆病变；(3)组织学改变和骨盆骨髓炎一致；(4)X线检查(骨破坏等)与骨盆骨髓炎一致；(5)MRI表现与骨盆骨髓炎一致，包括炎性病变累及软组织，骨髓异常信号等。骨盆骨髓炎治疗采用4～6周抗生素效果良好，当抗生素治疗无效或脓肿形成时需手术引流。