数字化多学科联合治疗骨性Ⅱ类高角伴阻塞性睡眠呼吸暂停低通气综合征成年患者1例

沈奕洋，冯筱妍，张晨星，李 娟，林 军

骨性Ⅱ类高角患者存在下颌骨矢状向发育不足和垂直向发育过度的情况，在我国，这种矢状向发育不足主要表现为下颌骨后缩，严重影响了患者的侧貌[1]。近期研究发现，此类错畸形容易引起舌和软腭位置的后移，严重者上气道会出现结构性狭窄，从而导致患者夜间出现通气障碍[2-4]。阻塞性睡眠呼吸暂停低通气综合征(obstructive sleep apnea and hypopnea syndrome，OSAHS)会引起患者夜间睡眠质量的降低，影响患者日常的工作、生活，同时还会增加高血压、糖尿病、冠心病等一系列严重全身疾病的风险[5]。而OSAHS的患者数量经常被低估，最近研究表明，5%左右的中年人、超过10%的老年人均患有OSHAS[6]。针对OSHAS患者，多学科合作为患者制定整体而个性化的治疗计划能有效改善患者预后情况[7]，但其相关病例报道较少。现报道1例数字化多学科联合治疗骨性Ⅱ类高角伴阻塞性睡眠呼吸暂停低通气综合征成年患者的治疗过程及其1年半后随访情况，为临床提供参考。

1 病例报告

1.1 一般资料

患者男性，32岁，OSAHS病史5年余，已于浙江大学医学院附属第一医院呼吸内科行夜间无创通气治疗，效果可，但打鼾症状仍存，睡眠质量欠佳。遂2017年3月于浙江大学医学院附属第一医院口腔正畸科就诊，要求进一步改善打鼾症状，提高睡眠质量。患者有乙肝大三阳史，服用恩替卡韦控制稳定。吸烟史，每天10支，已吸12年未戒。患者否认其他系统性疾病史及药物过敏史。

1.2 临床检查

1.2.1 颜面检查 ①正面观：左右基本对称，面下1/3略偏长，下颌轻微右偏，微笑时上颌前牙暴露不足，下颌前牙暴露过多(图1A、B)；②侧面观：凸面型，下颌后缩，颏唇沟较浅(图1C)。

1.2.2 口内检查 ①恒牙列；②口腔卫生一般，前牙舌侧可见烟斑；③双侧磨牙、尖牙均成中性关系；④前牙覆正常，Ⅰ度深覆盖；⑤上下中线不齐，下中线左偏0.5 mm；⑥下颌牙列轻度拥挤。口内检查见图1F～J。

1.2.3 影像学检查 ①头影测量示：FMA角43.3°，提示患者为高角型；L1-NB 13.9 mm，L1-FH 37.9°，提示患者下前牙前突；SNA角80.4°，SNB角71.0°，ANB角9.4°，提示为下颌后缩的骨性Ⅱ类患者；上下唇均位于E线前方，上唇距离E线6.0 mm，下唇距E线5.9 mm，提示患者软组织侧貌较突(图1D)。②全景片示：28，48埋伏阻生；牙槽骨未见明显异常，牙周状况良好(图1E)。③锥形束CT测量结果示：左右双侧可见髁突骨皮质不连续(图1K～N)。④磁共振检查示：两侧颞下颌关节不可复盘前移位，双侧颞下颌关节功能紊乱综合征(图1 O～R)。⑤Dolphin软件测定气道结果示：气道体积5 226.0 mm3，气道最小横截面积37.7 mm2(图2B～C)。

A：正面像；B：正面微笑像；C：侧面像；D：头颅侧位X线片；E：曲面体层X线片；F：右侧像；G：正面像；H：右侧像；I：上颌面像；J：下颌牙面像；K：右侧髁突冠状位；L：左侧髁突冠状位；M：右侧髁突矢状位；N：左侧髁突矢状位；O：左侧关节闭口位；P：左侧关节张口位；Q：右侧关节闭口位；R：右侧关节张口位

1.2.4 睡眠呼吸检查 多导睡眠监测(polysomnography，PSG)报告示：患者BMI指数为24.8 kg/m2，AHI指数为22.9次/h，最低血氧饱和度为75%，属中重度阻塞性睡眠呼吸暂停低通气综合征。

1.3 诊断

A：头影测量重叠图(黑色为治疗前，红色为治疗结束时，绿色为随访时)；B：治疗前气道面积；C：治疗前气道体积；D：正颌手术后气道面积；E：正颌手术后气道体积；F：治疗结束时气道面积；G：治疗结束时气道体积；H：1年半后随访时气道面积；I：1年半后随访时气道体积

1.4 治疗目标

①增大气道体积，改善OSAHS症状。②前导下颌，适当内收上颌，纠正骨性不调，改善侧貌。③排齐整平牙列，改善咬合。④改善关节症状。

1.5 治疗计划

呼吸内科-口腔颌面外科-口腔正畸科多学科联合治疗：由于之前呼吸内科的夜间通气治疗效果良好，后续考虑口腔科继续进行治疗。具体内容如下：①术前正畸治疗，下颌减数34、44，排齐整平牙列，内收下颌前牙，控制前牙转矩以去代偿。②双颌手术：上颌骨LeFort Ⅰ型截骨术+双侧下颌骨矢状劈开术+颏成形术。③术后正畸，精细调整合关系。

1.6 治疗过程

1.6.1 治疗前准备 治疗前，患者先取模制作稳定性咬合板，并全天候佩戴。咬合板治疗持续3个月，直至关节症状稳定。

1.6.3 正颌手术 手术通过锥形束CT数据及Dolphin软件设计手术方案(图3)。术前使用CAD/CAM技术设计术中咬合板，并给患者试戴。术前准备完善后，上颌骨行LeFort Ⅰ型截骨术整体后移3 mm；下颌骨行BSSRO+颏成形术，下颌骨及颏部前移5 mm。术后使用颌间固定。此时术后患者的口内覆覆盖情况得到了显著改善，头影测量示：FMA角45.2°，SNA角78.9°，SNB角75.6°，ANB角3.3°，上下唇位于E线后方，上唇距离E线1.6 mm，下唇距离E线2.9 mm，提示患者的骨性情况及侧貌得到显著改善(图4)。Dolphin软件测定气道体积10 851.1 mm3，气道最小横截面积为114.1 mm2，气道狭窄得到显著改善(图2D～E)。

A～C：正颌术前颌骨左侧、正中、右侧视图；D～F：模拟正颌术后颌骨左侧、正中、右侧视图；G：正颌术前面相图；H：正颌术后面相模拟图

A：正面像；B：正面微笑像；C：侧面像；D：头颅侧位X线片；E：曲面体层X片；F：右侧像；G：正面像；H：右侧像；I：上颌面像；J：下颌面像

1.6.4 术后正畸治疗 正颌术后1个月，上下颌更换0.019英寸×0.025英寸不锈钢丝，进行咬合微调，矩形牵引配合微种植钉控制前牙覆、覆盖及转矩。正颌手术后10个月，住院拆除钛板、钛钉。术后正畸治疗共持续18个月，牙齿排列整齐，关系正常，拆除全口矫治器，上下颌前牙均放置舌侧保持器，同时配合Hawley保持器进行保持。治疗结束患者检查情况见图5。

A：正面像；B：正面微笑像；C：侧面像；D：头颅侧位X线片；E：曲面体层X片；F：右侧像；G：正面像；H：右侧像；I：上颌面像；J：下颌面像；K：右侧髁突冠状位；L：左侧髁突冠状位；M：右侧髁突矢状位；N：左侧髁突矢状位

1.7 治疗结果

治疗结束后，患者全口牙齿排列整齐，双侧磨牙完全Ⅲ类关系，下中线右偏0.5 mm，前牙浅覆、浅覆盖。侧貌得到明显改善，上下唇均位于E线后方，上唇到E线距离为1.2 mm，下唇到E线距离为1.0 mm；颏部得到前伸，颏唇沟变深，下颌仍有轻微右偏。但微笑时存在上前牙暴露不足、下前牙暴露过多的问题。头侧片可见FMA角44.0°，SNA角77.9°，SNB角73.9°，ANB角4.0°，骨性关系得到明显改善(图5A～J)。CBCT可见患者髁突部分改建，但骨皮质连续(图5K～N)；舌骨位置升高，气道体积增加，自觉打鼾症状获得较大改善，夜间睡眠质量明显提高。双侧关节症状明显改善。

1.8 随访

治疗结束后1年半时复查，患者口内情况与结束时基本一致，侧貌维持较好(图6)。头侧片可见FMA角44.1°，SNA角78.1°，SNB角73.7°，ANB角4.5°，骨性关系与治疗结束时相比较稳定，随访时头侧指标与初始、治疗结束时的差异如图所示；锥形束CT示双侧髁突稳定，骨皮质连续；气道体积为7 683.8 mm3，气道最小横截面积为52.0 mm2，气道情况相较于手术后有复发，舌骨位置较治疗结束时抬高。患者自述夜间睡眠质量良好。双侧关节症状稳定。治疗前后及随访时的头侧及气道变化见图2H～I。

A：正面像；B：正面微笑像；C：侧面像；D：头颅侧位X线片；E：曲面体层X片；F：右侧像；G：正面像；H：右侧像；I：上颌面像；J：下颌面像；K：右侧髁突冠状位；L：左侧髁突冠状位；M：右侧髁突矢状位；N：左侧髁突矢状位

2 讨 论

本病例涉及颌骨发育畸形的中重度OSHAS成年患者，针对此类患者应在早期进行持续正压通气治疗，待全身情况改善后行骨性手术治疗[4，8]。手术的术式选择非常重要。常用的术式为双颌前徙术(maxillomandibular advancement，MMA)。MMA通常包括上颌LeFort Ⅰ型截骨术和双侧下颌骨矢状劈开术(bilateral sagittal split ramus osteotomy，BSSRO)。该术式已广泛用于治疗中重度OSAHS，85.5%患者MMA术后呼吸暂停低通气指数(apnea-hypopnea index，AHI)明显改善，被证明是治疗OSAHS的一种有效可靠的手术方式[9-10]。然而，本病例为骨性Ⅱ类高角型患者，存在侧貌突，颏部后缩，平面较陡的情况。传统的MMA会使面型前突更明显[8]，难以满足美学方面的需求，因此需对MMA术式进行部分改良。关于上颌骨的术式有多种选择：①方案一是下颌BSSRO+颏成形术，上颌拔除前磨牙，上颌骨仅前部后移。这种出于改善侧貌的考虑，可能会使上颌磨牙区牙弓宽度变窄。而上牙弓宽度的缺失会导致鼻部气流阻力增加及舌体后坠，继而加重OSAHS症状[11]。②方案二是双颌逆时针前徙术(counterclockwise maxillomandibular advancement，CMMA)+颏成形术。CMMA与传统术式相比实现了双颌复合体的逆时针旋转，常用于治疗侧貌突、高颌平面角的患者，可实现气道扩张和面部美观的平衡[12]。但研究表明，CMMA的长期疗效仍待进一步观察[12-13]。③方案三是上颌骨整体后移+下颌BSSRO+颏成形术。这种术式可以极大改善侧貌且维持牙弓宽度，同时避免了拔牙。但后移上颌骨也可能存在上气道变窄的隐患。在与患者充分沟通后，我们采用了第3种方案，上颌骨后移3 mm，下颌骨及颏部前移5 mm。术后患者的气道狭窄情况及侧貌得到了显著改善，但由于手术后移上颌骨，其长期气道情况仍需进一步观察。

此外，我们采用了数字化技术指导正颌手术，与传统模型外科相比，存在以下优势：①3D成像技术弥补了传统2D成像信息不全、精度不足的缺陷，能够在术前更精确地显示患者的解剖结构，有助于临床医生对正颌手术的诊断、术式设计及疗效评估，增加了手术的安全性和可预测性[14-15]。②3D打印技术以数字模型为基础，通过可黏合材料，逐层打印手术板。其避免了传统模型外科制作手术板时人为因素、材料形变等误差，同时极大减少了工作量，提高了手术计划实施的准确性和效率[15]。③临床医生可以使用3D模型向患者展示术前诊断、手术设计以及术后预期的效果，能帮助患者更好地理解手术，更有利于医患沟通。数字化正颌外科已逐步应用于临床实践中，并且在未来具有较好的临床前景。

目前学术界对于正颌手术对颞下颌关节的影响观点不一，有学者认为正颌手术会出现进行性髁突吸收、髁突移位等不可逆的并发症，对颞下颌关节造成负面影响[16-17]。而另一部分研究则提示正颌手术不会导致颞下颌关节紊乱综合征(tempromandibular joint disorder，TMD)，甚至对原本已存在TMD的患者的关节存在积极作用，改善了患者关节弹性症状或缓解了患者关节区的疼痛[18-19]。本病例患者存在双侧颞下颌关节不可复盘前移位，如何在正颌手术的同时控制该患者的关节情况是治疗的难点。Kobayashi等[17]认为，在临床及锥形束CT检查中均显示髁突稳定的前提下开展正颌手术可以降低髁突吸收的风险。因此在术前，我们使用稳定性板对患者的TMD进行治疗，稳定性板可以降低关节盘和双板区的应力，有助于患者髁突的稳定。同时在术前正畸过程中定期让患者拍摄锥形束CT，监控患者的髁突情况，患者自述板戴用后症状缓解，遂复查锥形束CT，示髁突情况稳定，方开展手术。正颌手术后结果显示，该患者髁突较治疗前存在一定程度改建，且骨皮质连续。术后我们让患者尽早开始张闭口训练避免关节强直，同时在术后正畸治疗过程中尽量避免长时间、长距离的颌间牵引。治疗1年半后随访，患者髁突情况稳定，自述关节症状较治疗前明显好转。说明我们术前的板治疗及定期监控使患者能够获得髁突的稳定，可以耐受正颌手术治疗；同时我们在术后恢复及术后正畸治疗过程中对于关节的管控使得髁突的稳定得到了长期的保持。

然而，本病例在治疗过程中也存在一些不足。①正颌手术存在神经损伤的风险[16]，患者术后颏部感觉麻木，且神经症状在治疗1年半后仍然未得到恢复。②出于改善侧貌的考虑，我们优先考虑了控制平面的策略，对上前牙并未进行伸长而是进行了相对压低，因此患者上前牙暴露不足的问题未能得到有效的改善。未来，针对高角患者需要进一步优化术式，从骨性角度调整垂直向关系，在改善侧貌的同时，补偿牙性不调，改善唇齿关系。③患者在1年半后随访时，气道情况与正颌手术后相比明显复发，我们考虑可能有以下三方面的原因：①设计术式时，由于上颌骨位置靠前，同时为了更好地改善患者的侧貌，我们选择整体向后移动上颌骨，对上气道情况存在一定风险，我们在术前已有所预见。②手术虽前移下颌骨及附着肌肉，但降颌肌群仍有将下颌骨向后向下牵引的力量，可能导致气道恢复狭窄。③患者随访时BMI为26.4，明显高于治疗结束后的BMI值22.9，大量研究表明，肥胖会显著提高上气道狭窄的风险[5，20]。

针对该病例，我们通过个性化选择正颌手术术式，通过锥形束CT数据及Dolphin软件设计正颌方案，CAD/CAM技术设计术中咬合板。通过骨块移动，牵拉软腭、舌根及附着于颌骨的肌肉向前，显著增加了患者的气道体积，改善了患者的侧貌。术前术后的正畸治疗进一步改善了患者的面部软组织和咬合，同时改善了关节症状。该病例显示，数字化多学科联合治疗对骨性Ⅱ类高角伴严重阻塞性睡眠呼吸暂停综合征成年患者可以达到良好的治疗效果，但其长期治疗效果仍需进一步观察。