强直性脊柱炎合并Andersson损害2例报告并文献复习

王健合，王宏

(大连市中心医院脊柱外科，辽宁 大连 116000)

强直性脊柱炎(ankylosing spondylitis，AS)是一种主要侵犯脊柱并累及骶髂关节和周围关节的慢性进行性炎症性疾病。AS在病变中晚期可并发Andersson损害(Andersson lesion，AL)，是一种破坏性的脊椎或椎间盘病变，多发生于脊柱T11～L1胸腰段，有文献报道AS合并AL的发病率为1.5%～28%[1-4]。1937年由Andersson首次提出该病[4]，但由于缺乏发病机制、诊断标准等方面的共识，AL在其他文献中还可称为假关节病、应力性骨折、破坏性椎体损害、椎间盘炎、无菌性椎间盘炎等[5-7]。大连市中心医院脊柱外科王宏教授曾收治2例AS合并AL患者，现报道如下。

1 临床资料

1.1 病例一 44岁男性患者，于2020年4月24日主因“腰背部疼痛10余年，伴双下肢无力2个月余”入院。患者于10年前无明显诱因出现腰背部疼痛，活动后好转，休息后加重，且夜间会有疼醒，起床活动后好转，近期症状逐渐加重。1年前既往患有肺结核，经系统治疗后好转。患者2个月前自觉双下肢麻木、无力，为求进一步治疗收住我院。

入院查体：胸腰段椎体棘突间压痛、叩击痛明显，腰椎各向活动度受限；双下肢肌力减弱，左侧股四头肌肌力Ⅲ级，右侧股四头肌肌力Ⅳ级，双下肢L1神经支配区以下感觉明显减退，枕臂试验阳性，Schober试验移动距离3 cm，Patrick试验弱阳性。实验室检查结核杆菌感染T细胞斑点试验(TB-spot)阴性，人类白细胞抗原B27(HLA-B27)阳性。影像学正侧位X线检查：胸椎侧弯，下位胸椎见致密影，间隙增加，胸椎间隙略狭窄，椎体附件密度增高(见图1)。CT检查：胸腰段改变符合强直性脊柱炎改变；T9～L1椎体骨质、椎间隙及周围软组织改变，结合临床排除结核可能(见图2)。MRI平扫和增强：T10～L1椎体局部骨质破坏，增强后T10～L1椎体骨质异常信号并周围软组织不均匀强化，考虑结核改变(见图3)。拟诊断为“强直性脊柱炎，胸椎结核？”。

图1 术前X线片示胸椎侧弯，下位胸椎间隙增加，胸椎间隙略狭窄 图2 术前CT示胸腰段改变符合强直性脊柱炎改变 图3 术前MRI示T10～L1局部骨质破坏，周围软组织肿胀

入院后给予止疼、营养神经等药物对症治疗。治疗期间持续监测患者血常规、血生化，发现其中性粒细胞和白细胞数逐渐升高，白蛋白和总蛋白含量下降，红细胞、血红蛋白减少。考虑到患者胸腰椎强直性脊柱炎病变，有结核病史，且患者症状加重，双下肢无力，保守治疗无效，遂于2020年5月7日全麻下行后入路椎弓根螺钉内固定+侧前方入路胸椎病灶清除术+取髂植骨融合术。术中见瘢痕组织，未见脓肿形成、明显死骨和炎性肉芽组织。病理结果：见坏死组织、死骨、软骨及骨组织，软骨大部分退变并梗死，周围见肉芽组织，少许淋巴细胞浸润。结合临床表现及病理结果确诊为“强直性脊柱炎合并Andersson损害”(见图4)。术后患者腰背部疼痛缓解明显，双下肢麻木均逐渐缓解。术后复查CT及X线片示内固定位置良好，固定牢靠(见图5)。术后4周复查，症状好转，各项感染指标均正常。出院后随访至今，疼痛明显缓解，治疗效果显著，生活质量明显提高。

图4 病理结果为AS合并AL 图5 术后第2天CT及X线片示胸腰椎改变，内固定位置良好，固定牢靠

1.2 病例二 67岁女性患者，于2020年7月23日因“背部疼痛1个月加重10 d”入院。患者20年前无明显诱因下出现腰背部间断性疼痛，疼痛较隐匿，活动后缓解，休息时加重。1个月前于家中不慎扭伤出现腰背部疼痛，尤以变换体位时加重，于外院就诊，诊断为“胸椎骨折”，行封闭治疗后症状缓解。入院前10 d症状复发。既往左侧乳腺癌病史15年，右肺转移癌10年，行姑息性化疗，症状稳定。患者因T11、T12、L1椎体压缩性骨折行椎体经皮后凸成形术2年，症状稳定。

入院查体：脊柱生理曲度变直，腰背部压痛叩击痛，胸腰段椎体棘突间压痛、叩击痛明显，腰椎各向活动度受限；双下肢肌力减弱，左右两侧股四头肌肌力Ⅳ级，双下肢感觉正常，枕臂试验阳性，Schober试验移动距离3.5 cm，Patrick试验阳性。实验室检查HLA-B27阳性，肿瘤标记物等无明显异常。影像学正侧位X线检查：腰椎生理曲度变直，椎列连续，骨小梁稀疏，各椎椎体缘见不同程度唇、刺状骨质增生影，T10、T11、T12椎体内见高密度填充物影，关节间隙变窄，前纵韧带见斑片状，短小密度增高钙化影，腰椎各椎间孔未见异常，腰旁软组织未见异常(见图6)。MRI平扫：胸椎退行性病变(见图7)。CT平扫：胸腰段改变符合强直性脊柱炎改变，T10椎体轻度变扁，周围软组织肿胀；T10～11椎间盘膨出(见图8)。拟诊断为“强制性脊柱炎，胸椎骨折，肿瘤骨转移？左乳腺癌术后，PKP术后”。

图6 术前X线片示腰椎生理曲度变直，椎列连续，骨小梁稀疏，椎体缘不同程度骨质增生，软组织未见异常 图7 术前MRI示胸曲度存在，椎体边缘变尖，胸椎退行性病变

图8 术前CT及三维重建示胸腰段改变符合强直性脊柱炎改变，T10椎体轻度变扁，周围软组织肿胀；T10～11椎间盘膨出

入院后予以止疼、营养神经等对症治疗。待完善术前相关检查后，在全麻下行后入路T10～11椎间盘切除减压植骨融合内固定术，术中可见病变处大量的瘢痕组织及软骨样增生。术后病理结果：大片坏死组织及破碎骨、软骨及周围纤维组织，内见淋巴细胞、浆细胞及中性粒细胞浸润。术中表现及病理结果排除骨肿瘤转移，结合临床表现及相关影像学表现确诊为“强直性脊柱炎合并Andersson损害，乳腺癌术后，骨质疏松”。患者术后恢复良好，疼痛缓解明显，下地活动无不适，复查X线片示内固定位置满意(见图9)。术后4周复查，症状好转，各项感染指标均正常。出院后随访至今，疼痛明显缓解，治疗效果显著，生活质量明显提高。

图10 术后第2天X线片示胸腰椎改变，内固定位置良好，固定牢靠

2 讨 论

2.1 发病机制及病因病理 目前，AS并发AL的具体发病机制尚不明确，可能与感染、炎性病变、创伤和机械应力有关。因患者影像学表现与脊柱感染性病变相似，并且其病变多累及椎间盘，与脊柱炎性病变常侵蚀椎体及椎间盘的特殊病理改变相似。结合本研究2例患者的疾病特点，作者推断AL发病机制如下：当患者AS进展至晚期时，脊柱整体融合较彻底，并发骨质疏松，导致患者骨质脆性增加；同时，已彻底融合强直的颈胸椎段和下腰椎段以胸腰段为应力集中点，形成上下两个长力臂，导致应力集中点所承受的剪切力增强，即使患者轻微的体位改变亦会在此应力集中点处产生较大剪切力，所以观察到包括本研究2例患者在内的多个病例在应力集中部位出现类似Chance骨折样的横越椎骨的屈曲牵张性骨折[8]。骨折后损伤处成为整个脊柱的活动度集中点，持续的异常活动进一步阻碍了骨组织的融合。同时长期的机械应力刺激也导致损伤处椎间盘组织发生退行性改变，形成慢性无菌性炎症，致使损伤处稳定性进一步降低，进而逐渐在骨不连断端形成骨性肥大的假关节，即AL病灶形成[9-11]。Kabasakal等[12]认为椎间盘炎为AL的始动病因，但很少有研究支持该观点[13]。Bron等[14]认为椎间盘炎常累及多个椎体节段，而AL多侵袭单一节段，故应考虑机械应力为AL的始动病因，大多数学者也认为AL是AS在长期炎症基础上由于创伤或应力性骨折所致[3，7，9]。AL的病理进程尚存在争议，Cawley等[15]通过病理切片发现病损处多以淋巴细胞或浆细胞等炎症细胞浸润，偶见水肿的成骨或软骨细胞，并且随着病程的发展，损伤处会导致椎体边缘塌陷，并被血管及纤维组织替代，最终骨化形成假关节。但这些病理特征也可以是由于长期骨折不愈合而形成，所以因炎症致病的组织学证据值得怀疑，但这些病理特征便于AL与结核和肿瘤进行鉴别诊断。

2.2 分类分型 AL常根据病损范围及病因分为不同分型。Cawley等[15]于1972年提出根据损伤范围将AL分为3类5型：Ⅰ类为病损仅累及椎间盘-椎体的周围，没有覆盖到软骨终板；Ⅱ类病损为中央部分损害，同时被软骨终板所覆盖，与Schmorl结节类似的表现，即终板中部有局限性的损伤同时椎间盘组织可以通过终板的破口突入椎体松质骨中；Ⅲ类病损指椎体周围及中央广泛受到损伤。其中I类与Ⅱ类并发于AS早期，属于局灶性损伤；Ⅲ类常见于AS晚期，属于广泛性损伤。2009年Bron等[14]根据病因及受累范围把AL分为局灶型、广泛型、伴后柱骨折的广泛型3类，他们认为局灶型病损由炎症引起，而广泛型病损常由炎症和机械应力共同作用导致，这两种分型在预后及处置方面均有所不同，但最终都将形成典型的假关节。2011年Park等[16]根据病因将AL分为炎症性病损和创伤性病损，认为炎症性病损为AS进展过程中自然形成的多发性病变，创伤性病损为AS晚期由于外伤形成的单发病变，容易形成局部假关节。2016年Kim等[17]根据损伤受累位置将Andersson损伤分为5型，分别为累及椎间盘相邻区域中1/3的中央型，累及椎间盘相邻区域前1/3前外周型，累及椎间盘相邻区域后1/3后外周型，累及整个椎间盘相邻区域、无假关节椎间盘弥散型，和骨折导致累及椎体及后柱椎体弥漫型。

2.3 诊断 AS合并AL病灶的症状不典型，常以迟发的机械性疼痛作为AL的首要表现，伴随棘突压痛及叩击痛[14]。Dhakad等[18]认为由于AL为AS晚期并发症，临床上较少见，故容易误诊和漏诊。本研究中病例二的病情复杂，疼痛症状不典型，长时间不能明确诊断治疗，给患者造成身体和心理上较大创伤，所以尽早明确诊断十分重要。Dave等[1]报道14例AL患者全部因症状不典型而延误治疗。所以当AS患者新发机械性疼痛，尤其是合并棘突压痛和叩击痛时，应立即通过CT或MRI上等特征性影像学表现明确诊断[19]。CT上主要影像表现为前纵韧带骨化连续性中断，不规则的椎体或椎间盘骨质破坏合并周围反应性骨硬化继发后方的椎管或椎间孔狭窄[19]。在早期急性炎症阶段MRI显示T1低信号、T2高信号，病灶边缘区域因非炎性改变T1、T2显示低信号，病变晚期MRI显示T1、T2低信号。骨折线附近骨和软组织创伤后水肿及病灶中心炎性变可在T2像上显示高信号[20]。同时要注意与结核和肿瘤相鉴别，以免病情进展造成神经损伤等不良后果。

2.3.1 与结核鉴别诊断 由于成人脊柱结核的好发部位和AL病变部位相同，均可累及椎间盘，导致椎间隙狭窄和骨质破坏，尤其当AL合并普通细菌感染时，影像学表现与脊柱结核十分相似，需注意鉴别诊断[21]。本研究病例一于外院就诊时，因其影像学表现类似脊柱结核而被误诊，抗结核治疗后症状未缓解，入院后根据患者临床表现及实验室检查后排除脊柱结核可能，诊断为AS合并AL，行手术治疗时术中见病变处有大量的瘢痕组织及软骨样增生，未见明确的干酪样坏死组织或化脓性表现，标本送检提示结核杆菌阴性，从而再次明确诊断为AL。Dave等[1，21-22]报道多例AL误诊为脊柱结核病例，故应时刻警惕脊柱结核与AL的鉴别诊断。多数脊柱结核患者有低热、盗汗、消瘦、乏力、贫血等全身结核中毒表现，患者腰背部疼痛较轻，一般行走翻身等正常活动不引起疼痛，同时实验室检查如局部组织涂片或结核杆菌培养、TB-DNA PCR等检查均可辅助诊断。脊柱结核患者影像学表现具有特异性，其中MRI的敏感性最高，表现为严重的椎体前柱损害，一般不累及后柱，常伴发胸腰椎后凸畸形、椎旁或腰大肌脓肿，部分患者会出现椎旁冷脓肿，结合相关病史可明确诊断[23-24]。

2.3.2 与肿瘤鉴别诊断 由于AL可表现为椎体广泛性溶解伴组织肿胀、骨痂包被，与脊柱肿瘤性破坏类似，其好发部位与脊椎转移癌好累及部位存在重合[14]，所以需注意AL与脊柱肿瘤病变相鉴别。尤其是肿瘤患者并发AL，极容易误诊为脊柱转移癌。转移癌患者一般为老年人，有肿瘤相关病史及症状，可存在顽固持续的后背剧烈疼痛，血清碱性磷酸酶可升高，骨扫描可提示受累椎体代谢活跃，且一般椎体肿瘤椎间隙不受累。AL却常累及椎间盘和终板，并且AL可形成累及脊柱后柱的典型假关节，可见骨不连征象，结合相关病史可明确诊断[22]。本研究病例二既往有乳腺癌病史，2年前因反复胸腰痛考虑为脊柱转移癌致胸椎病理性骨折，行手术治疗后疼痛稍缓解，但近期腰痛复发并加剧，影像学检查发现骨折仍不愈合，骨不连断端有明显骨性肥大的假关节形成，故诊断为AS合并AL，行手术治疗后症状明显缓解，进一步验证AL诊断。

2.4 预防与治疗 AL病变容易造成脊柱脱位而导致神经损伤等严重并发症，因此AL需要早期预防和积极治疗。当患者处于AS早期时，应积极抗骨质疏松治疗，降低脊柱应力性骨折的发病率，从而避免发生AL。由发病机制可以推断，应力集中部位骨折是发生AL的重要始动因素，故当患者AS晚期脊柱融合部位到达胸腰段以上时，为预防AL的发生，可以通过严格制动减少脊柱的异常活动，或佩戴腰部固定支具分散单一脊柱节段的机械应力，同时也促使脊柱融合时处于良好的功能位，从而降低应力集中部位发生骨折的概率，进而预防AL病灶的发病。

当AS合并AL形成且病损局限时，可以行卧床休息和佩戴支具等保守治疗，使损害处形成牢固的椎间骨融合而治愈。当保守治疗无效或症状加重，出现神经压迫症状时可行手术治疗。当AL出现不稳定骨折，以及发生在应力集中部位骨折，需积极手术治疗，手术干预的目的在于减压椎管、保持脊柱的稳定性，同时加速病损愈合[25]。本研究2例患者均采用后入路胸椎间盘切除减压植骨融合内固定术，术后症状明显缓解，功能恢复良好。特别注意的是，有别于一般AS患者强调康复训练，对于并发AL的AS患者则应严格制动，保持局部稳定，避免诱发或加重骨折，否则可能导致神经损害等严重后果[26]。

综上所述，AL是一种因炎症、机械外力联合作用在AS中的并发症。需根据CT、MRI等影像学表现及时诊断，并注意与结核和肿瘤等相鉴别。病情进展初期可以保守治疗，保守治疗无效后及时行手术治疗，避免造成更严重的后果。