赵立连 卢明峰 魏锦强 何利雷 许挺 邢基斯 王昌兵
巨大肩袖撕裂指肩袖肌腱前后方向或内外方向撕裂>5 cm 或达到2 个或以上的肩袖肌腱撕裂[1-2],在所有肩袖病变中占10% ~ 40%,是肩关节最具挑战的疾病之一[3]。巨大肩袖撕裂常在内外因素的共同作用下发生,内部因素包括解剖变异、血供改变、肌腱退变等,外部因素则包括肩峰撞击、外伤、劳损等。肩袖撕裂常与年龄、基础疾病相关。目前普遍认为,对于肩袖撕裂,当保守治疗失败时,应考虑手术治疗,包括关节镜下清创、肱二头肌肌腱固定术或肌腱切断术、上关节囊重建、肌腱转位或反肩关节置换术[4]。而巨大肩袖撕裂,常出现脂肪浸润和肌腱回缩,以及后期并发骨关节炎,对撕裂肌腱的治疗带来巨大挑战。
近年来,对于巨大肩袖撕裂研究不断增加,在手术治疗以及生物力学方面受到越来越多学者的关注,出现巨大肩袖撕裂不同细分方向的研究综述[5-6],然而在这一领域研究不断积累的同时,有必要利用文献计量学的方法对研究文献进行系统、整体的梳理。本研究通过搜集巨大肩袖撕裂领域全球高质量研究文献,运用CiteSpace 可视化分析软件[7-8],旨在探讨这一领域的研究现状与热点,为未来研究提供参考。
本研究采用核心合集(web of science ,WOS)数据库,首先检索关键词“rotator cuff tear*”,浏览肩袖撕裂相关的文献标题、摘要及关键词,结合巨大肩袖相关的主要综述文献[5-6,9],查找巨大肩袖撕裂常见表达方式,本研究发现“巨大肩袖撕裂”中“巨大”常包含在“irreparable”或“massive”中,肩袖以“rotator cuff”为常用,而撕裂通常用“tear”或“tears”表达。通过协商后制定检索式,再次检索、校验文献,最终确定检索式为TS=(“rotator cuff” AND tear* AND irreparable) OR TS=(“rotator cuff” AND tear* AND massive)。检索时间设置为建库至2020 年,最终检索到1 161 条记录,时间跨度从1994~2020 年,包含英文文献1 109 篇,非英文文献52 篇。对检索结果文献筛选后下载为全记录与引用参考文献的纯文本格式。
本研究最终纳入CiteSpace 软件分析的文献,符合以下纳入及排除标准。纳入标准:(1)与巨大肩袖撕裂相关的文献,包括临床研究、综述和会议论文及摘要;(2)WOS 数据库收录文献;(3)发表于1994 ~ 2020 年的文献。排除标准:(1)与巨大肩袖撕裂无关的文献;(2)信件、编辑回信、勘误文件;(3)题录信息缺失以及重复发表的文献。
首先利用WOS 检索平台提供的分析功能对文献的发表文献量、期刊、国家等信息进行描述性统计。运用CiteSpace 5.7.R1 可视化分析软件对纳入的题录进行分析,分析的内容包括作者、机构、关键词、被引期刊、被引文献。对作者、机构进行共现分析,对关键词、被引文献进行聚类分析;对被引文献、被引期刊进行被引分析。各项内容分析时初始参数设置一致,见表1。对各项内容进行深入分析并最终绘制相应知识图谱。
表1 相关参数选择及知识图谱解读
最终检索获取巨大肩袖撕裂领域相关文献共1 161 篇,均发表于1995 ~ 2020 年,该时间跨度巨大肩袖撕裂领域研究文献持续增加,近5 年的发表文献量更是接近总量的1/3,可见研究热度不断增加。巨大肩袖撕裂包含在肩袖撕裂中但不同于普通的肩袖撕裂。本研究同时检索“肩袖撕裂”相关的文献,发现相关文献达6 971 篇,两个领域研究的年发表文献趋势见图1,巨大肩袖撕裂领域增长趋势基本与肩袖撕裂一致,但近5 年巨大肩袖撕裂相关文献增长更为迅速。本研究基于年发表文献趋势以及该领域研究内容和特点,将这27 年巨大肩袖撕裂的研究分为三个阶段:(1)1994 ~ 2003 年,这一阶段巨大肩袖撕裂的研究尚处于初步阶段,年发表文献量相对稳定,对于巨大肩袖的治疗,主要集中在探讨阶段,手术方式主要为开放手术,关节镜手术相对较少;(2)2004 ~2014 年,深入阶段,随着关节镜技术的成熟和运用的普及,有更多学者开始尝试关节镜下治疗巨大肩袖撕裂,使得治疗方法有了更多的选择,在关节镜下治疗巨大肩袖撕裂的问题随之而来,相关研究相继出现;(3)2015 ~ 2020 年,为技术改进、攻克阶段,随着该领域学者、机构交流的增加,该领域更多的问题被发现,同时该阶段出现了更多深入的基础类研究,如肩袖病变及撕裂的机制、肩袖撕裂生物力学的变化等。
期刊发表文献量可窥见该领域研究的整体范围和研究质量。该领域包含137 种期刊,但大部分研究发表在少量杂志上,排在前5 名的期刊刊文量占比超过一半,排在前3 名的分别为《肩肘外科杂志》《关节镜-关节镜及相关外科杂志》和《美国运动医学杂志》,见表2。该领域的研究文献总体质量较高,主要发表在期刊引用报告(journal citation report,JCR) Q1 区期刊,影响因子最高的为《美国运动医学杂志》。为了解与巨大肩袖撕裂相关领域的关系,对纳入文献的参考文献进行分析,通过提取参考文献的期刊信息,利用CiteSpace 软件绘制被引期刊共被引图谱,如图2 被引较多的期刊主要为表2 中的期刊,同时这些期刊更多共同出现一篇文献中,较少与其他领域期刊多次共同出现。
国家之间发表的文献量差距较大,美国在这一领域研究最多,发表文献占41.26%。其次为法国、韩国、日本和瑞士,而机构发表文献量最多来自瑞士的苏黎世大学,其次分别来自美国的梅奥诊所、特种外科医院、拉什大学和加州大学欧文分校。排在前10 名的国家和机构发表文献量见表3。可见欧美国家在这一领域的研究处在领先地位。CiteSpace软件对国家和机构分别进行共被引分析,中介中心性排在前3 名的国家为英国、澳大利亚、法国,排在前3 名的机构为圣安东尼奥骨科中心、特种外科医院、斯特德曼菲利研究所。在巨大肩袖撕裂研究领域,国家之间以及机构之间的合作关系较为分散,最近10 年有增加趋势,见图3。
图1 巨大肩袖撕裂和肩袖撕裂年发表文献趋势图
表2 巨大肩袖撕裂领域施引期刊发表文献量
图2 巨大肩袖撕裂领域被引期刊共被引图谱
施引作者发表文献量排在前3 名的分别为Gereber C(39 篇)、Burkhart SS(32 篇)、Lee TQ(25 篇),而被引作者出现频次排在前3 名的为Gereber C(612 篇)、Burkhart S(450 篇)、Goutallier D(419 篇)。分别对施引文献及被引文献中的作者进行分析,均纳入每3 年中发表文献量或频次排在前30 名的作者,施引作者及被引作者发表文献量及中介中心性见表4,构建作者共现知识图谱,见图4。图4A 中两作者之间的连线代表存在合作关系,作者之间散在连接,表示不少作者与其他作者缺少联系,提示巨大肩袖撕裂这一领域合作较少,现有的合作欠紧密。图4B 施引作者知识图谱中作者之间的连线反映不同文献的作者作为知识基础的贡献者共同出现在施引文献中,这些连线更多出现在早期(紫色连线:1994 ~ 1996 年),提示重要作者在较早时期为这一领域共同提供研究基础。如1994 年作者Burkhart 等[11]在《Arthroscopy》上报道了一种巨大肩袖部分修复方法,获得满意的临床疗效,被较多学者采用,该文献被引用达227 频次。
以3 年为一时间切片,每一切片中选取排在前50 名的关键词进行分析,使用频率排在前10 名的关键词见表5,绘制关键词共现和聚类图谱。排在前5 名的聚类包括聚类0: massive irreparable rotator cuff tear;聚类1: minor tendon transfer;聚类2: superior capsule reconstruction;聚类3:rotator cuff repair;聚类4: massive chronic tear。近年来,并没有新增的关键词出现,提示巨大肩袖撕裂这一领域在新的问题、新的突破较少,而面临的挑战难度较大,需要更多的研究积累和创新。时间线图(图5)显示这些聚类包含的关键词信息,可见在近3 年出现频率较高的关键词有“superior capsular reconstruction”“graft”“arthr oscopic partial repair”“association”“classification”等,提示上关节囊重建、部分修复、肱二头肌长头腱的处理、移植物的选择是近年来治疗关注的重点。Jordan 等[12]系统回顾了上关节囊重建的研究文献,共纳入9 个研究,其中4 项移植物为同种异体真皮移植,在短期随访中(10.9 ~ 32.4 个月)二次手术率为0% ~ 18.6%,而影像学上失败率为5.5% ~ 55%;5 项研究选用自体阔筋膜移植,影像学上失败率为4.2% ~ 36.1%。
表5 巨大肩袖撕裂领域关键词分析
巨大肩袖撕裂领域涉及施引文献和被引文献。从WOS 数据库中获取施引文献的被引信息,年均被引次数排在前10 名的文献见表6,排在前10 名的文献中有8 篇总被引次数也排在前10 名,且大部分发表文献时间较早,1 篇文献发表出来后,需要经过时间的沉淀,在以后的研究中验证,得到同行认可的高质量文献才有较高的年均被引次数。被引最多的文献[13]报道了18 例大或巨大肩袖撕裂患者关节镜下完全修复的疗效,该研究采用了超声对术后修复的肩袖进行评估,在1 年随访时,超声评估再次发生撕裂达17 例,但疼痛和日常生活能力得到有效改善,而在至少2 年随访时,疗效变差,仅有12 例美国肩肘外科协会(American shoulder and elbow surgeons,ASES)评分≥80 分,作者认为,再次发生的撕裂率较高的原因可能与超声技术具有较高的特异性和准确性,以及关节镜技术开展不够成熟,效果差于传统开放手术有关。排名第2 的文献作者Sirveaux 等[14]回顾了80 例反肩关节置换治疗肩关节骨关节炎合并巨大肩袖撕裂的病例,Constant 评分由术前22.6 分增加到复查时的65.6 分,该研究进一步验证了反肩关节置换治疗巨大肩袖撕裂的有效性,为后来反肩关节置换在临床运用奠定了基础。排名第3 的文献作者Wall 等[15]2007 年对191 例反肩关节置换带来的后果进行研究,再次验证了反肩关节置换对伴有肩袖撕裂的肩关节问题有较好的治疗效果。
被引文献作为该领域的研究基础,分析被引文献有助于了解该领域的研究范围以及研究热点。本研究共有12 044 篇被引文献进入CiteSpace 软件中分析,设置3 年为一时间切片,以排行前30 名为引文节点选择参数进行分析,得到被引文献共被引图谱和聚类图谱(图6)。近27 年巨大肩袖撕裂领域的研究可以分为13 聚类,各引文所在聚类按时间排列获取引文时间线图(图7),同时获取突现文献(表7)。聚类0、1、8、11、12 主要在第一阶段(1994 ~ 2003 年)被引用,对于巨大肩袖的治疗,主要集中在手术方式探讨阶段,包括关节清理、部分修复、肩关节置换等,手术方式主要为开放手术,关节镜手术相对较少,更多是在总结临床的结果,而对病因机制、影响因素类总结较少。Zvijac 等[16]不建议对全层肩袖撕裂,尤其是巨大肩袖撕裂行关节镜下肩峰下减压术和肩关节清理术,因为随着随访,结果在逐渐变差。聚类6、7、9、10 主要在第二阶段(2004 ~ 2014 年)被引用,关节镜相关的研究增加,同时反肩关节置换、肌腱转位技术有了更深入的研究,开始更多关注手术并发症。Gerber 等[17]在2013 年的研究结果认为在病例严格筛选的情况下,背阔肌腱移位术可作为不可修复的后上肩袖撕裂的有效方法。而聚类2、3、4、5 被引文献为目前研究热点(2015 ~ 2020 年),近年被该领域的研究广泛引用,目前研究关注巨大肩袖撕裂治疗策略、手术长期疗效以及影响手术疗效的因素,同时开展更多的生物力学作用及效果机制研究。Denard 等[18]首次报道了采用同种异体真皮移植行上关节囊重建的方法治疗巨大肩袖撕裂,在至少随访1 年的结果中,有70%的成功率。
巨大肩袖撕裂的治疗面临诸多困难,对治疗方式的讨论一直是该领域研究的热点。近年来,出现不少新技术和新方法,如2012 年日本学者Mihata 等[19]第一次提出上关节囊重建的方法并在2013 年首次报道了上关节囊重建治疗巨大肩袖撕裂的临床效果[20],该技术通过移植物固定重建上关节囊,恢复对肱骨头的约束,达到稳定关节的作用和满意的临床效果,成为目前热点方法之一(表8)。随着研究的深入,目前认为上关节囊重建起到治疗作用是多方面的,如移植物对肱骨头的约束作用[19]、在肩峰下的填充作用[21]、对关节腔的封闭作用[22]。Rybalko 等[23]采用生物力学分析的方法比较上关节囊重建和反肩关节置换治疗巨大肩袖撕裂后的活动,发现两者均能较好恢复肩外展肌力,但反肩关节置换术后被动外旋角度更大,而被动外展角度更小。而最近的系统评价显示[9],与上关节囊重建对比,补片桥接具有更好的临床结果,并且两者并发症发生率相当,该研究认为补片桥接技术可能更适合大到巨大肩袖撕裂的治疗。2017 年,我国学者陈世益和法国学者Johannes Barth 基于上关节囊重建的理念,提出了“Chinese Way”技术,即利用肱二头肌长头腱转移再固定,达到类似上关节囊重建的作用[24]。最新的临床研究显示该方法同样能够达到较理想的临床效果[25],被认为是治疗巨大肩袖撕裂的一种可靠、经济、有效的手术方式。另外近年来出现的肩峰下球囊间隔术,该手术通过肩峰下植入物的填充,起到减少肩峰下摩擦,下压肱骨头的作用[26],近2 年该手术的研究增长明显。肌腱转位同样是目前讨论的热点,肌腱转位在恢复肩关节的旋转力量和力偶方面具有较大的优势,转位的肌腱不仅可对肱骨头起到限制和覆盖的作用,还可使患者恢复主动的功能活动[27]。目前运用最多的为背阔肌转位技术,平均随访22 个月的病例对照研究发现,关节镜辅助下背阔肌转位术联合肩袖部分修复治疗巨大不可修复的后上肩袖撕裂比单独背阔肌转位术治疗效果更好[28]。另外胸大肌、下斜方肌和大圆肌也是目前常用的转位肌。其他热点手术技术还包括补片桥接/增强和反肩关节置换(表8)。
图3 巨大肩袖撕裂领域国家(图A)和机构(图B)合作图谱
表3 巨大肩袖撕裂领域国家和机构发表文献量
表4 施引作者发表文献量及被引作者频次
图4 施引作者(图A)和被引作者(图B)共现分析
图5 关键词聚类时间线图
表6 该领域施引文献被引次数排在前10 名的文献
图6 被引文献共被引图谱(图A)和聚类图谱(图B)
图7 被引文献聚类时间线图
表7 巨大肩袖撕裂被引文献突现
表8 近6 年热点手术的研究文献数量(篇)
关于巨大肩袖的定义,目前仍然存在争议,Gerber 等[29]将其定义为涉及至少2 条肌腱的全层撕裂,而另一些学者则认为至少包括3 条肌腱的撕裂[34-35]。也有学者考虑巨大撕裂为撕裂长度>5 cm,同时Patte 分级为Ⅲ级的肌腱回缩,或肌肉萎缩伴有Goutallier 分级≥2[36]。本研究前期广泛搜集关于巨大肩袖撕裂的关键词,发现广泛使用的表达是“massive rotator cuff tear”和“irreparable rotator cuff tear”,尽管巨大肩袖撕裂定义尚不一致,但相关研究文献基本涵盖在内,能够较好的代表这一领域的研究现状。文献计量学是研究出版物(论文、书籍等)的一种统计分析和定量工具,用于评估某一特定领域出版物与国家、机构、作者等的相关信息。本研究采用的文献计量工具CiteSpace科学文献可视化分析软件[8],在情报学、社会学、医学等领域广泛运用[37-38],主要通过数据处理和可视化手段挖掘某一科学领域研究的特点、规律和热点。
对巨大肩袖撕裂领域近27 年的研究分析发现,该领域研究热度不断增加,近5 年巨大肩袖撕裂相关文献增长迅速,研究质量高、专业性强,但大部分研究发表在少量高质量杂志上,发表文献相对较集中,反映研究的广度较窄,与其他领域缺少更多的交叉。该领域不同国家、不同机构之间的研究力量对比悬殊,对这一领域研究贡献排在前3 名的国家为美国(479 篇)、法国(114 篇)和韩国(107 篇),机构为圣安东尼奥骨科中心(39 篇)、特种外科医院(31 篇)和斯特德曼菲利研究所(28 篇)。国家和机构的共现分析发现,这一领域国家之间、机构之间合作不足。近年来随着对巨大肩袖撕裂关注度的增加,合作有增加趋势,但机构之间的合作更多局限在所在区域。这一领域相关作者有3 691 位,但远少于肩袖撕裂领域的16 061 位,提示巨大肩袖撕裂领域的研究集中度和专业性高,而未来巨大肩袖撕裂领域研究的重大突破需要在更多相关学科之间展开合作。
巨大肩袖撕裂目前仍是骨科领域的治疗难点,也是目前研究关注的重点。对于撕裂的修复存在技术困难、再撕裂率高和术后疗效不稳定等特点。本研究发现,早期由于对肩袖疾病的认识不足,检查手段有限,导致各个地区或者国家临床发病率偏低,巨大肩袖撕裂的研究相对有限[39],这一时期治疗主要为手术清理、部分修复和肩关节置换等[40-41],采用关节镜治疗的研究较少,部分机构将其作为辅助治疗手段[42]。随着关节镜技术的成熟和推广,关节镜下清理减压、肌腱修复治疗肩袖撕裂逐渐开始增多[43],由于关节镜具有创伤小、出血少和康复快等特点,临床运用得到广泛认可,目前关节镜技术基本能够完成肩袖修复的大部分手术。通过关键词分析以及被引文献时间线图(图7)、突现探测(表7)掌握该领域研究规律和热点,目前巨大肩袖撕裂的研究更多关注巨大肩袖撕裂治疗策略,热点治疗手术包括上关节囊重建、肌腱转位、补片桥接/补片增强、反肩关节置换和肩峰下球囊间隔术(表8),以及这些手术方式的临床疗效对比研究[9,23,28]。同时目前研究朝向更为细致的方向,如注射富血小板血浆在肩袖撕裂修复术后运用得到临床认可,Snow 等[44]通过临床对照对比了延迟10~14 d 应用注射富血小板血浆和生理盐水对巨大肩袖撕裂修复后的效果,发现两者无差异,提示延迟应用注射富血小板血浆并没有产生理论上的效果。同时该领域也逐渐开展更多生物力学等基础类的研究。Scheiderer 等[45]从生物力学的角度研究治疗不可修复的肩袖撕裂,发现6 mm 比3 mm厚的脱细胞异体真皮移植物和重建上关节囊具有更好的效果。巨大肩袖撕裂的治疗同时也更为关注手术长期疗效以及影响手术疗效的因素,包括运用系统综述、多中心随机、倾向性匹配等方法进行研究[46-47]。未来在解决巨大肩袖撕裂上将有更多手术技术和手术材料的突破。
本研究基于WOS 数据库对巨大肩袖撕裂全球研究现状与热点做了系统梳理,目前该领域主要集中在临床研究,基础类研究较少,巨大肩袖撕裂治疗,未来需要尝试更多相关研究:(1)细胞生物及病理生理研究,目前肩袖损伤的研究深入到蛋白组学以及基因领域,但关于肩袖肌腱损伤的深在机制尚未清晰[48];(2)生物力学研究,深入的对肩袖肌腱的生物力学研究是所有手术方案治疗的基础,如不同受力状态对肌腱愈合的影响、水平力偶中各肌腱的贡献要求、经过修复的肌腱可接受的运动方式和强度等;(3)材料改进以及技术革新,骨科疾病的治疗效果离不开材料的进步,材料的改进与技术革新相辅相成,巨大肩袖撕裂领域需要在这两方面开展更多的技术研究;(4)康复方案的优化,肩袖修复手术解决结构问题,而结构功能的改善很大程度取决于术后康复,目前对于巨大肩袖撕裂的各项手术术后康复方案仍无统一标准[49],在强调个体化的同时,一定范围的标准化才是这一康复方案成熟完善的标志。