单发肋骨海绵状血管瘤1例及文献复习

陆志斌 肖志超 何思东 周存荣 黄陈军

骨血管瘤的发病率占全部骨肿瘤的0.6%～1%，是较为少见的发生于骨内的良性肿瘤，能够在任何骨骼中发生，超过52%的骨肿瘤发生在颅骨、脊柱以及其他扁骨，很少发生于肋骨[1-3]。骨血管瘤可以分为静脉血管瘤、海绵状血管瘤、毛细血管瘤及混合型血管瘤[4-5]。肋骨海绵状血管瘤起病隐匿，生长较慢，患者一般无明显症状，多为偶然在胸部放射检查中发现[6-7]。本文报道 1例男性单发肋骨海绵状血管瘤。

资料与方法

患者，男，52岁，因“左侧胸部间断疼痛2月余”入院，夜间突发左侧胸部持续性钝性疼痛，无外伤史，口服止痛药未缓解。在当地医院行胸部CT提示左侧第9肋骨溶骨性骨折破坏伴病理性骨折。就诊时疼痛自行缓解，患者未再关注。近期患者自觉左侧胸部隐痛，来院复诊，行胸部CT示，左侧第9肋骨可见溶骨性骨质破坏，边缘骨质密度增高，内缘骨皮质不连续，内见大小20 mm×15 mm×10 mm软组织密度影突破骨皮质向胸腔内突出，诊断左侧第9肋骨肿瘤，行全身PET-CT检查：左侧第9肋骨局部骨质膨胀，密度欠均匀，FDG（18F-脱氧葡萄糖）代谢轻微增高，全身其余部位未见异常高代谢征象，考虑原发性病变（软骨肉瘤）可能性大。既往高血压病史，控制良好。余无特殊病史。入院后完善检查血常规、大生化及常规肿瘤标志物普查未见异常。患者术前CT及术后病理见图1～4，患者模拟手术时右侧卧位，术前胸部CT体表定位肋骨病变处，划好手术区域，约5 cm×2 cm长方形。患者体型较胖，不能触及肋骨表面异常。全身麻醉下在手术区域肋骨表面切开皮肤长5 cm，逐层切入至肋骨表面见局部骨质膨胀隆起，沿着肋骨长轴向两侧较均匀生长，长度约1.8 cm，肿物与周围组织无粘连，界限清楚，肿物质硬不易碎，沿着肋骨的上下缘将肋间肌完整剥离，在肿物两端肉眼可见正常骨组织2 cm以上切断肋骨，未进入胸膜腔，肋骨两断端骨蜡填塞，电凝止血。碘伏水冲洗创面后，逐层缝合关闭切口。光镜下见骨小梁之间成于大量扩张的薄壁血管，管腔大而不规则，大小悬殊。病理结果：左侧第9肋骨海绵状血管瘤。

图2 纵隔窗CT所示

图3 病理示骨小梁之间成于多量扩张的薄壁血管，管腔大而不规则，大小悬殊（HE，×100）

图4 病理示管壁内衬一层扁平的内皮细胞，细胞无明显异型性，管腔内充满血液（HE，×400）

讨 论

溶骨性改变的疾病以转移性骨肿瘤和原发的骨恶性肿瘤多见，其次为单发或多发性的骨髓瘤、老年骨质疏松、甲状旁腺功能亢进；少见于慢性粒细胞白血病、特殊的脑膜瘤、单纯溶骨性骨巨细胞瘤、侵袭性深部酵母菌感染和马尔尼菲青霉病等[8-9]。肋骨溶骨性改变的疾病可见于癌或肉瘤引起的转移性肋骨肿瘤、骨纤维异常增殖症、内生软骨瘤、骨囊肿、肋骨结核、肋骨单发或多发骨髓瘤、骨髓炎、嗜酸性肉芽肿等[10-11]。肋骨海绵状血管瘤属于一种良性病变，可在任何年龄发生，与性别关系不大，起病隐匿，生长缓慢，临床症状不明显，多数患者因体检发现，可以通过胸部MRI以及CT检查确定肿瘤的大小以及骨质的破坏程度。其CT平扫表现为瘤体内出血网眼状高密度骨纹影，偏心性膨胀性骨质破坏，瘤体内血流缓慢，因而病变周围出现高密度硬化环。尽管有报道称部分肋骨海绵状血管瘤呈侵袭性生长且破坏周围骨质，但是经过手术后，大多数患者瘤体均完整切除，且可治愈[12-13]。本例肋骨海绵状血管瘤实属罕见，在PET-CT检查排除身体其他部位骨病变可能后患者选择手术治疗，术后病理明确理诊断。

海绵状血管瘤在中枢神经系统多发，由血管成分、结缔组织间隔以及围绕病变的胶质增生组成的海绵状异常血管团，是一种先天性血管畸形，临床上主张对无症状的中枢神经系统海绵状血管瘤采取保守治疗，尤其是位于脑干、深部及功能区无症状病灶[14]。发生在骨的海绵状血管瘤的以颅骨和脊柱为主，临床多无症状或疼痛就诊。本例肿瘤沿着肋骨长轴膨胀性生长，伴有溶骨性骨质破坏，与周围组织界限清楚，在肋骨床将肿物完整切除，未进入胸膜腔。患者恢复良好，术后3 d出院。笔者认为临床在遇到单发肋骨溶骨性改变时，需做好相关疾病的鉴别诊断后再考虑手术治疗。