肝肺囊型包虫病1例报告并文献复习

杜忠彩 王亚平 刘培 张晗 牛庆慧 边城

[摘要] 目的 探讨肝肺囊型包虫病的诊治特点，引起沿海地区临床医师对包虫病等人畜共患疾病的重视。方法 报告1例我院收治的肝囊型包虫病合并肺囊型包虫病病人的诊断和治疗过程，并复习相关文献。结果 病人虽然生活在沿海地区，但3年前曾有过新疆居住史，曾宰杀并食用过野犬。最终确诊为肝囊型包虫病合并肺囊型包虫病，经过手术治疗联合药物治疗，病人最终好转出院。结论 包虫病多见于我国西北畜牧业地区，但是近年来随着旅游业发展、人口流动等，包虫病也可见于沿海发达地区，需要引起临床医师高度重视。

[关键词] 棘球蚴病，肝;棘球蚴病，肺;诊断;治疗;病例报告

[中图分类号] R532.32  [文献标志码] B  [文章编号] 2096-5532（2020）05-0605-03

doi：10.11712/jms.2096-5532.2020.56.139 [開放科学（资源服务）标识码（OSID）]

[ABSTRACT] Objective To investigate the diagnosis and treatment of hepatic and pulmonary cystic echinococcosis， and to improve the awareness of echinococcosis and other zoonoses among clinicians in coastal areas.  Methods This article reported the diagnosis and treatment of a patient with hepatic cystic echinococcosis and pulmonary cystic echinococcosis who was admitted to our hospital， and related articles were reviewed.  Results Although living in the coastal area， the patient had a history of living in Xinjiang three years ago， with a history of killing and eating wild dogs. The patient was diagnosed with hepatic cystic echinococcosis and pulmonary cystic echinococcosis and was improved and finally discharged after surgery combined with medication.  ConclusionEchinococcosis is commonly seen in the animal husbandry areas in Northwest China， but in recent years， with the development of tourism and population flow， echinococcosis can also be seen in coastal developed areas， which should be taken seriously by clinicians.

[KEY WORDS] echinococcosis， hepatic; echinococcosis， pulmonary; diagnosis; therapy; case reports

在我国畜牧业发达的西北地区，包虫病属于常见的人畜共患疾病，文献多有报道，但是沿海发达地区该病较少见。近年来随着旅游业的迅速发展、务工人员的流动，包虫病开始出现在沿海发达地区。本文报告我院近期诊治的1例肝肺囊型包虫病病人，希望引起沿海地区临床医师对包虫病等人畜共患疾病的重视，对该类疾病做到早期发现、早期诊断、早期治疗。

1 病例报告

病人，男，50岁，江苏省徐州市沛县人，既往体健。半年前无明显诱因出现右侧肩背部隐痛不适，未诊疗。2个月前出现气短，伴咳嗽、咳粉红色痰液，无发热、胸痛、心悸。于外院行胸部CT检查示：右肺上叶空洞，双肺两个囊性病灶，肝脏囊性病灶。未治疗。2019年2月28日，因咳嗽、咳粉皮样物就诊于我院。胸部CT检查示：双肺、肝内多发巨大囊性占位（图1A～C），需除外包虫病;双肺广泛磨玻璃斑片影，考虑右肺上叶病变破裂，支气管播散可能性大。包虫抗体检测呈弱阳性。血常规检查：白细胞计数10.88×109/L，淋巴细胞计数4.02×109/L，嗜酸性粒细胞计数1.63×109/L，嗜酸性粒细胞百分比15.00%，血小板计数429×109/L。追问病史，病人曾于2015年7—11月和2016年4—10月在新疆工作，有家犬接触史和野犬宰杀、食用史。结合病史、临床表现、辅助检查，考虑肺包虫病合并肝包虫病，给予阿斯美止咳、莫西沙星抗感染等治疗，建议病人到上级医院就诊。病人就诊于北京友谊医院，行包虫病抗体检测阳性，排除手术禁忌，于2019年3月8日在胸外科行“开胸探查+右肺上叶切除术”。术后病理检查：囊壁由纤维组织构成，未见内衬上皮，囊腔内见粉染板层样物及散在原头蚴，周围较多嗜酸性粒细胞及组织细胞浸润，符合肺包虫病。2019年3月13日开始口服阿苯达唑“驱虫”治疗。2周后病人出现左侧肩背部疼痛，伴喘憋，于2019年3月28日行“开胸探查术+左肺下叶切除术”。术后病理检查：囊壁由纤维组织构成，未见内衬上皮，囊腔内见粉染板层样物及散在原头蚴，周围较多嗜酸性粒细胞及组织细胞浸润，符合肺包虫病。术后给予阿苯达唑、抗感染等治疗。因病人双肺均行肺叶切除术，呼吸功能受到影响，故肝占位性病变暂未予处理。病人术后恢复良好后出院。2019年5月16日，为进一步处理肝占位性病变再次入住我院。病人活动后气短，一般情况尚可，二便无异常，近半年体质量下降约5 kg。查体：T 36.5 ℃，P 68 min-1，R 17 min-1，BP 15.06/9.99 kPa;双肺呼吸音粗，肝脏触诊不满意，余查体无异常。血常规检查：白细胞计数5.69×109/L，淋巴细胞计数2.25×109/L，嗜酸性粒细胞计数0.18×109/L，嗜酸性粒细胞百分比3.20%，血红蛋白135 g/L，血小板计数342×109/L。C反应蛋白17.33 mg/L。肝功能检查：谷丙转氨酶652.00 U/L，谷草转氨酶385.00 U/L，白蛋白34.50 g/L。肺功能检查提示极重度限制性通气障碍，考虑与病人肺叶切除术后有关。血气分析：氧饱和度97.00%，乳酸1.20 mmol/L，PCO2为5.87 kPa，PO2为11.60 kPa，K+ 为3.30 mmol/L，Ca2+为1.08 mmol/L，pH 值7.39。颅脑CT检查无明显异常。上腹部增强CT检查：肝Ⅳ～Ⅷ段交界区巨大囊性低密度影（图1D），考虑肝包虫病（细粒棘球蚴病）。病人已口服阿苯达唑2月余，包虫囊未见明显缩小，多学科会诊建议手术治疗肝占位性病变，遂于2019年5月22日在全麻下行“肝部分切除术（Ⅷ段、部分Ⅶ段和部分Ⅳ段）（图1E）+肝包虫囊完整切除+肝中静脉修补术”，手术顺利。切除的包虫囊直径约10 cm，内见白色内囊（图1F）。术后病理检查：囊肿性改变，囊壁构成于坏死组织，伴机化及少量肝组织，内见粉色无结构板层样物，可见灶性散在原头蚴，符合包虫病。病人术后恢复良好，于2019年5月31日好转出院，目前仍在随访中。

2 讨  论

包虫病是因棘球绦虫的幼虫寄生于人体组织而引起的一种人畜共患寄生虫病，主要分为两种类型：一是由细粒棘球绦虫幼虫感染所致的囊型包虫病，又称棘球蚴病;二是由多房棘球绦虫幼虫感染所致的泡型包虫病，又称泡球蚴病[1]。囊型包虫病较为多见，具有包膜膨胀性生长的特性，约70%发生于肝脏，20%发生于肺部[2]。临床主要表现为因囊肿占位性生长压迫局部组织或邻近器官而产生的局部压迫症状，如腹部包块、肝区隐痛、腹胀，胆管受压可致阻塞性黄疸，门静脉受压可引起门脉高压症;因肺组织疏松，包虫囊生长较快，可出现胸部隐痛、气短、咳嗽症状，压迫支气管可出现支气管扩张、肺不张等。其次表现为继发感染和囊肿破裂引起的过敏反应、继发性棘球蚴病。如肝包虫病合并感染时，与肝脓肿或膈下脓肿症状相似，肺包虫病继发感染可有高热、胸痛、咳嗽及咯脓痰表现;肝包虫囊破裂入腹腔可引起弥漫性腹膜炎及过敏反应，严重者可发生过敏性休克，其囊液中的头节播散种植可导致继发性腹腔棘球蚴病。因此，肝穿刺在肝包虫病病人应视为禁忌证，手术治疗时亦应将外囊完整切除，避免包虫囊破裂。肺包虫囊破裂，囊内容物进入支气管，病人可出现剧烈咳嗽，咳出囊液及粉皮样子囊和囊壁碎片。泡型包虫病较为少见，发病率为4%～10%[3]，病变主要发生在肝脏，表现为一个或几个坚硬的包块，界限不清，具有浸润性、外生性生长的特性，不断产生新囊泡，深入组织，类似肿瘤，不仅可直接侵犯邻近组织结构如下腔静脉、门静脉及胆总管等，还可通过血行、淋巴等方式转移到脑、肺等部位，故有“虫癌”之称。文献报道该病10年病死率高达90%，其对机体的危害远高于囊型包虫病[4]。多数情况下，脏器包虫是单独存在的，合并存在者较少。肝肺包虫病合并存在，主要是因为虫卵从口进入后，在胃及十二指肠内脱壳入肠壁，进入肠系膜静脉而到达门静脉系统，大多数幼虫被阻于肝脏，少数幼虫可通过肝静脉，进入下腔静脉、右心而到达肺部[5]。

包虫病的诊断包括：有疫区居住或接触史，密切接触过疫区牛、羊、犬等动物或从事过来自疫区的家畜运输、宰杀、畜产品和皮毛产品加工等工作;有缓慢起病的受累部位无痛性包块或咳嗽、咯血等症状;B超、X线、CT或MRI检查发现包虫病的特征性影像，或发现占位性病变;排除肝、肺等器官的其他占位性病变;血清特异性抗体或抗原或免疫复合物阳性;发现包虫的囊壁、子囊、原头节或者头钩等是诊断包虫病的金标准[6]。

在肝包虫病治疗方面，WHO建议肝囊型包虫病以手术治疗为主，药物治疗为辅助方法。常用的手术方式有内囊摘除术、内囊摘除联合外囊次全切除术、外囊完整剥除术、肝部分切除术、腹腔镜肝包虫囊肿切除术、肝移植、经皮穿刺引流囊液术等[7]。阿苯达唑是WHO推荐的治疗包虫病的首选药物[8]，主要用于无法耐受手术（或不愿意手术）的直径>5 cm或者直径<5 cm的单囊型、多子囊型、内囊塌陷型肝囊型包虫病，也用于手术和介入治疗前后的辅助治疗。根治性肝切除术是治疗肝泡型包虫病的首选方法，切除范围应超过病灶边缘1 cm，以消除病灶增生活跃的“浸润带”，确保肝脏结构完整和功能代偿。肝移植可作为晚期肝泡型包虫病的最后选择[7]。肺包虫病的治疗：手术是唯一可完全治愈肺包虫病的治疗方法，包括内囊摘除术、囊肿摘除术（楔切）、肺叶或肺段切除术、右肺及肝顶包虫一期手术内囊摘除术等。对于早期确诊的泡型包虫病，应行根治性外科手术后服用抗感染药物;对于晚期确诊的泡型包虫病，无论手术与否，应以抗感染药物治疗为主。对于囊型包虫病，采用阿苯达唑或甲苯达唑进行治疗，长疗程或多疗程反复治疗效果较好。对于多发性广泛性肺包虫病术后病人或术中有内囊液外漏的病人，术后口服阿苯达唑2年可有效预防包虫复发及种植[9]。

細粒棘球绦虫主要寄生于牛、羊、犬等动物和人体，在人和动物之间传播，其所导致的包虫病呈世界性分布，在我国多见于畜牧业发达、卫生条件差的西北地区[7]。由于该病在沿海地区相对少见，故容易误诊、漏诊。纵观本文病人，生活在沿海城市，有疫区居住史，密切接触过疫区犬，以肺包虫病合并肝包虫病起病，先后行肺叶切除术、肝部分切除术和包虫囊完整切除术，并辅以阿苯达唑治疗，取得了比较满意的疗效。提示近年来随着旅游业的发展、人口的流动和家犬的增多，包虫病已成为全世界流行性疾病，应该引起我们的高度重视[10]。

[参考文献]

[1] 王文涛，杨闯，严律南. 肝泡型包虫病外科根治性治疗的新理念与策略[J]. 中华医学杂志， 2018，98（38）：3049-3051.

[2] GROSSO G， GRUTTADAURIA S， BIONDI A， et al. Worldwide epidemiology of liver hydatidosis including the Mediterranean area[J]. World J Gastroenterol， 2012，18（13）：1425-1437.

[3] GOTTSTEIN B， STOJKOVIC M， VUITTON D A， et al. Threat of alveolar echinococcosis to public health： a challenge for Europe[J]. Trends Parasitol， 2015，31（9）：407-412.

[4] CHEN K F， TANG Y Y， WANG R， et al. The choose of different surgical therapies of hepatic alveolar echinococcosis： a single-center retrospective case-control study[J]. Medicine， 2018，97（8）：e0033.

[5] 翁心华. 包虫病[M]//陈灏珠主编.实用内科学.10版.北京：人民卫生出版社， 1997：596.

[6] GERAMIZADEH B， BAGHERNEZHAD M. Hepatic alveolar hydatid cyst： a brief review of published cases from Iran in the last 20 years[J]. Hepat Mon， 2016，16（10）：e38920.

[7] 李玉民，任志俭. 肝包虫病的诊断与治疗进展[J]. 中华消化外科杂志， 2018（12）：1141-1145.

[8] RICKEN F J， NELL J， GRNER B， et al. Albendazole increases the inflammatory response and the amount of Em2-positive small particles of Echinococcus multilocularis （spems） in human hepatic alveolar echinococcosis lesions[J]. PLoS Neglected Tropical Diseases， 2017，11（5）：e0005636.

[9] 李德生，张力为，张铸，等. 胸部包虫病诊疗技术规范专家共识[J]. 中国胸心血管外科临床杂志， 2015，22（9）：799-802.

[10] QIAN M B， ABELA-RIDDER B， WU W P， et al. Combating echinococcosis in China： strengthening the research and deve-lopment[J]. Infectious Diseases of Poverty， 2017，6（1）：161.

（本文编辑 马伟平）