肱骨巨大骨旁脂肪瘤合并尺神经损害1例病例报道

陈文瑶，李新志，李 意，阙祥勇

(三峡大学附属仁和医院骨科，湖北宜昌 443001)

·短篇及病例报道·

肱骨巨大骨旁脂肪瘤合并尺神经损害1例病例报道

陈文瑶，李新志，李 意，阙祥勇

(三峡大学附属仁和医院骨科，湖北宜昌 443001)

骨旁脂肪瘤是一类少见的脂肪瘤，多发生于长骨的干骺端，瘤体刺激常导致骨膜发生异常反应，引起骨质改变。患者常表现为局部肿块和轻微的疼痛不适。自1959年Kenin 等[1]首次报道以来，相继有多篇关于骨旁脂肪瘤的报道，综合以上病例，以桡骨、腓骨、及股骨骨旁脂肪瘤多发。少部分病例表现为神经损害表现，最常被累及的神经是骨间背神经、腓总神经[1]。本文现将1例巨大的肱骨骨旁脂肪瘤，并因压迫产生尺神经损害，报道如下。

1 临床资料

患者，男，44岁，建筑工人，发现右上臂无痛性包块20余年，逐渐增大，于5个月前出现右小指及环指麻木。在进入本院前1周曾在外院行MR及X检查(图1、2)，MR提示上臂内侧包块，信号均一，与皮下脂肪信号一致。取组织行切片病检，提示为骨旁脂肪瘤。体检提示：环绕右上臂前侧、内侧、后内侧部可见巨大椭圆形包块，范围从肩关节下3 cm至肘关节上约10 cm处。包块触之韧，无明显压痛，活动度可。右侧肩、肘关节活动无障碍，右手肿胀，双侧桡动脉搏动对称，右环、小指触觉减弱，Froment试验阳性。

入院后进行了右上肢的CTA检查，以明确瘤体与血管的关系(图3)，CT成像显示骨质改变呈现珊瑚状增生，肱动脉压迫迂曲；矢状成像显示瘤体在骨质增生的基底上形成一瘤体，呈分叶状，类似“柏树”样增殖。瘤体CT值与皮下脂肪相近。入院1周后在全麻下进行了肿瘤切除，术中见瘤体呈黄色、包膜完整，分叶状，位于肱二头肌与股三头肌外侧头之间，肱二头肌、三头肌、肱肌、肱动静脉、头静脉及正中、尺神经及桡神经均被肿瘤压迫移位，上臂内侧神经血管整被瘤体顶压，其中尺神经于上臂中段，桡神经位于其分叶状间隙内。

图1 MR检查

术中游离血管神经束加以保护，见肿块向上达肱骨大结节下缘，向下达肘上部约7 cm，经肱二、三头肌间生长，基底部形成珊瑚状骨质增生，与肱骨干紧密相连。由于瘤体较大，为保护神经血管，经前后侧切口，术分两部分切除瘤体。术中、术后应用抗菌药物24 h预防感染，切口一期闭合。术后病检示骨旁脂肪瘤(图4)。患者术后14 d出院，切口愈合良好。随访18个月，肿胀无复发，患者右肘功能良好，环指及小指麻木、运动障碍于术后4个月完全恢复。

A：术前肱骨侧位；B：术后肱骨侧位

图2术前与术后X线片

A：肱动脉及肿瘤三维成像；B：瘤体矢状面成像

图3 CT成像

A：术中瘤体与血管神经束；B：病理图片(HE×40)

图4术中瘤体形态与病理图像

2 讨 论

骨脂肪瘤为源于骨髓腔、骨皮质或骨表面的良性骨及脂肪增生，骨表面的脂肪瘤又分为骨旁脂肪瘤和骨膜内脂肪瘤，骨脂肪瘤的报道至2006年也仅有300余例，而骨旁脂肪瘤的报道更为少见，仅有不到百例的病例报道[2]。与骨内脂肪瘤相比，骨旁脂肪瘤对骨质破坏较少，骨干常较完整，较少发生病理性骨折。骨旁质肪瘤多见成人，有的幼年起病，病程缓慢，最长可达10年。多表现为无痛性肿块，部分包块生长产生神经损害或影响关节活动[3-5]。Rohan等[6]报道了1例肱骨骨旁脂肪瘤，发生部位与本例相似，但不具备本例具有尺神经损害的表现。本例患者病史20余年，瘤体巨大，无明显疼痛，患者因手指麻木，活动障碍就诊。入院发现其前臂及手部静脉回流障碍，局部肿胀明显。术中发现瘤体对尺神级、桡神经、正中神经及肱动静脉、头静脉均存在压迫，而尺神经于瘤体顶部呈现水肿表现。骨旁脂肪瘤合并神经损害有较多报道，多为瘤体压迫性损害，故损害的部位多为空间小，神经可移动度小的部位，如骨间背神经及腓总神经[7]。尺神经位于上臂部位时，由于可缓冲空间较大，较少发生压迫性损害。本病因肿瘤瘤体巨大，压迫而产生损害。术中发现，与上臂内侧的正中神经相比，尺神经位正好位于瘤体膨胀最显著的部位，而桡神经则位于瘤体分叶间隙内，故产生尺神经损害而未危及正中神经及桡神经。切除瘤体后神经功能恢复也是压迫产生损害的证据。

骨旁脂肪瘤最典型的X线片表现是形成放射状骨增生改变，局部骨皮质常有局限性增厚；CT有助于观察骨质改变，同时，现代的CT成像技术也有助于观察瘤体形成及与周围组织的关系，CT表现骨质改变既有增生，也可能有缺损，CT值上瘤体与皮下脂肪基本一致，本例患者具有典型CT表现，切面上呈分叶状排列，骨质呈珊瑚状、多蒂增生，其中每一增生的骨蒂上产生一分叶状的软组织瘤体，CT冠状面上具有“柏树”样增生特征。MR可多平面观察瘤体，观察其结构、有无包膜及与周围组织的关系，T1像上，瘤体信号与皮下脂肪信号强度相似，而在T2像上略低于皮下脂肪信号。本例患者符合以上改变。

骨旁脂肪瘤是一种涉及骨及脂肪组织的良性肿瘤，需要与多种骨及脂肪恶性肿瘤鉴别，最常见的一类恶性肿瘤是脂肪肉瘤，尤其是高分化的脂肪肉瘤，高分化脂肪肉瘤常有包膜存在，很少刺激骨组织增生。另一类很难单纯通过影像学鉴别的恶性肿瘤是骨膜外骨肉瘤，骨膜外骨肉瘤在CT和MR上均表现为骨旁的骨化信号和脂肪组织信号，二者具有相似的遗传学特征，即12q14染色体畸变，很难通过影像学检查确诊[8]。术前针刺活检或切片是诊断的必要步骤。

本病例的特点在于其发生肱骨干，因瘤体巨大，压迫导致尺神经损害，未见相关报道；影像表现尤其是CT特异性强，具有骨旁脂肪瘤典型的影像学特征。

[1]Kenin A,Levine J,Spinner M.Parosteal lipoma[J].J Bone Joint Surg,1959,41(6)：1122-1123.

[2]Kapukaya A,Subasi M,Dabak N,et al.Osseous lipoma:eleven new cases and review of the literature[J].Acta Orthop Belg,2006,72(5)：603-614.

[3]Jang SM,Na W,Jun YJ,et al.Parosteal lipoma of the rib[J].Ann Thorac Surg,2009,87(9):316-318.

[4]Das P,Safaya R.Ossifying parosteal lipoma of shoulder:diagnostic dilemma[J].Indian J Pathol Microbiol,2008,51(7):312-313.

[5]Seki N,Okada K,Miyakoshi N,et al.Common peroneal nerve palsy caused by parosteal lipoma of the fibula[J].J Orthop Sci,2006,11(1):88-91.

[6]Rohan JC,Vandana D,Chirag B,et al.Parosteal lipoma of humerus-A rare case[J].Int J Surg Case Rep,2013,4(12):1159-1162.

[7]Lidor C,Lotem M,Hallel T.Parosteallipomaoftheproximalradius:areportofvecases[J].J HandSurg Am,1992,17(5):109-117.

[8] Larousserie F,Chen X,Ding Y,et al.Parosteal osteoliposarcoma:A new bone tumor(from imaging to immunophenotype)[J].Eur J Radiol,2013,82(12):2149-2153.

陈文瑶(1977-)，主治医师，硕士，主要从事骨肿瘤、骨创伤的诊治研究。

10.3969/j.issn.1671-8348.2017.32.048

R738.1

C

1671-8348(2017)32-4607-02

2017-04-26

2017-06-29)