经骶尾入路手术治疗43例骶前发育性囊肿的疗效分析

张迪 苏丹 胡邦 彭慧 任东林

经骶尾入路手术治疗43例骶前发育性囊肿的疗效分析

张迪 苏丹 胡邦 彭慧 任东林

目的 总结骶前发育性囊肿的临床特点及探讨经骶尾入路手术的治疗效果。方法 回顾性分析中山大学附属第六医院于2007年8月至2016年8月经骶尾入路手术治疗的43例骶前发育性囊肿患者的临床资料。结果 本次研究中，男性4例，女性39例，临床症状不典型，在最终确诊前有16例患者曾被误诊。手术治疗均采用经骶尾入路，手术时间为（125±43）min，术中出血量为（157±56）ml，术中32例患者切除尾骨，4例患者切除部分骶骨及尾骨。术后伤口感染2例（4.6%）。术后病理结果：尾肠囊肿15例，表皮样囊肿9例，畸胎瘤14例，皮样囊肿4例，恶性畸胎癌1例。术后所有患者均获得随访，平均随访时间45（6~74）月，有1例患者复发，复发率2.3%。结论 骶前发育性囊肿患者症状不典型，初诊时易被误诊，经骶尾入路手术可以治疗大多数骶前发育性囊肿，手术创伤小，出血少，明显降低了术后的并发症。

骶前发育性囊肿； 误诊； 经骶尾入路手术

骶前肿瘤也称直肠后肿瘤，是发生在骶前间隙的一种组织来源多样的少见肿瘤。发病率极低，多个大型治疗中心报道其发病率仅为1/40 000［1］，其中以发育性囊肿最为常见。根据其不同的来源胚层，骶前发育性囊肿可分为表皮样囊肿、皮样囊肿、尾肠囊肿及畸胎瘤。由于其位置深在，成无痛性生长多见，缺乏典型的临床症状，常常与肛周感染性疾病、骶尾部藏毛窦等疾病难以鉴别。骶前间隙是一个潜在间隙，周围毗邻结构复杂，外科处理非常困难。合适的手术入路不但可彻底切除囊肿，而且并发症少。本研究通过对中山大学附属第六医院肛肠外科2007年8月至2016年8月期间收治的43例骶前发育性囊肿进行回顾性分析，探讨经骶尾入路手术的适应证、操作注意事项和并发症的情况。

资料与方法

一、 一般资料

中山大学附属第六医院肛肠外科在2007年8月至2016年8月期间收治骶前发育性囊肿患者43例。其中男性4例，女性39例，男女比例1：10.3。患者确诊时的中位年龄是36.5（18~62）岁；平均病程8（2~30）月。其中有21例患者是从外院转诊至中山大学附属第六医院，有16例患者术前曾被误诊为肛瘘、肛周脓肿、藏毛窦等而接受手术治疗。

二、 临床表现

本组患者中有3例没有任何症状（7.0%），在常规体检时被发现，24例患者表现为骶尾部的胀痛不适（55.8%），7例患者表现为肛周或骶尾部异常流液的窦道（16.3%），6例患者表现为排便困难（13.9%），3例患者表现为尿频（7.0%）。28例患者通过肛门指检可以触到直肠后方的肿物（65.1%），质软有轻压痛，6例患者可以发现肛门后方的小凹（13.9%）。

三、 诊断方法

所有患者均接受盆腔磁共振（magnetic resonance imaging，MRI）检查，12例患者接受盆腔CT检查，7例患者接受经直肠超声检查，均可以明确诊断。MRI不但可以进一步显示囊肿的数量、大小、形态和边界的情况，还可以评估骶骨和囊肿的位置关系，所有患者的囊肿均位于骶3平面以下。

四、 手术方式

43例患者术前均常规行肠道准备，术前预防性使用抗生素，（1）腰硬联合麻醉下取俯卧折刀位，宽胶带牵开臀部；（2）取骶尾旁切口入路，根据囊肿的位置，决定切口是偏向肛缘左侧还是右侧；（3）逐层切开皮肤、皮下脂肪，充分显露肛门外括约肌、肛尾韧带、耻骨直肠肌及肛提肌；（4）横向离断肛尾韧带，必要时可以切除尾骨甚至部分骶骨以暴露术野，纵行切开肛提肌筋膜和肌肉，进入骶前间隙，暴露囊肿；（5）沿着囊肿的包膜仔细分离囊肿与周围组织的粘连，尽量采用锐性分离的方法，术中交替采用电刀和超声刀可以减少出血，保持创面干洁；（6）如果囊肿与直肠壁紧密粘连，一定要小心分离以避免损伤直肠后壁， 必要时可以将手指插入肛门内做指引，在直肠内压迫顶起囊肿以助暴露和分离；（7）当囊肿体积大或者合并感染时，往往壁薄易破，吸除所有囊液，防止污染手术创面，同时一定要仔细将所有囊壁全部彻底切除；（8）完整切除整个囊肿后，可以根据具体情况间断缝合修复肛提肌，如缺损过大时，可以采用生物补片减少缝合张力；（9）彻底止血后，充分冲洗创面，放置负压引流管密闭持续负压吸引；（10）逐层关闭手术切口。

五、 随访

术后的随访主要采用门诊复查和电话随诊的方式，术后前3年内每半年复查1次，随后每1年复查一次，如果随访过程发现复发的迹象，则进一步采用肛门指诊和盆腔MRI结合的方式进行随诊。

六、 观察指标

记录所有患者的手术时间、术中出血量，术中切除尾骨和骶骨的情况、术中直肠损伤的情况、术中囊肿破裂的情况以及术后引流拔出的时间、术后切口感染的情况。随访过程中观察记录患者有无复发，并记录复发的时间。

七、 统计学分析

采用SPSS17.0软件进行统计分析，计量资料以x±s表示，计数资料以百分率的形式表示。

结 果

43例患者均采用经骶尾入路手术。手术时间为（125±43）min，术中出血量为（157±56）ml，均没有在术中输血治疗。术中32例患者切除尾骨（74.4%），4例切除骶4以下骶骨（9.3%），术中均未损伤直肠，有7例患者在术中出现囊肿破裂情况（16.3%）。术后引流管拔除时间为3~7天，平均5.5天。术后有2例患者出现切口感染（4.6%），经过敞开引流痊愈，其余患者切口均I期愈合。囊肿大小不等，直径最小1 cm，最大达12 cm，平均4 cm。术后病理报告提示：尾肠囊肿15例（34.8%），表皮样囊肿9例（20.9%），畸胎瘤14例（32.6%），皮样囊肿4例（9.3%），恶性畸胎癌1例（2.3%）。

术后所有患者都获得随访，随访时间6~74个月，平均45个月。有1例患者复发，复发率为2.3%。该患者的病理诊断为恶性畸胎癌，术后半年复查MRI时发现局部复发，未发现远处转移和局部脏器侵犯，再次经骶尾入路手术切除病灶，目前一直密切随访，已经23个月，未发现再次复发的迹象。

讨 论

骶前间隙的胚胎学来源比较复杂，含有的胚胎干细胞有分化成三胚层细胞的潜能，因此有多种类型的肿瘤可在此处发生，其中又以骶前发育性囊肿最为常见［2］。多见于女性，可能与育龄女性经常要接受妇科检查相关。本研究中绝大多数患者为女性，男女比例为1：10.3。骶前发育性囊肿绝大多数是良性的，部分有恶变倾向，其中恶变率最高的是畸胎瘤，骶前畸胎瘤在成人的恶变率高达40~50%［3］。

骶前发育性囊肿起病隐匿，位置深在，早期诊断较为困难。临床症状不典型，常常由于囊肿的压迫和感染表现为骶尾部或者肛周的疼痛。肛门后方的小凹是骶前发育性囊肿的重要体征，即特征性的“酒窝征”，本研究中有6例（14.0%）患者存在“酒窝征”。以上这些症状体征往往与肛周感染性疾病或骶尾部藏毛窦难以鉴别。2003年Singer等［4］报道了7例骶前发育性囊肿的患者在最后确诊前都曾被误诊为肛周感染性疾病、藏毛窦、精神性疾病等疾病，每个患者因误诊平均接受了4.1次的有创治疗。本研究中有16例患者在最终确诊前曾被误诊，最常被误诊的疾病包括肛瘘、肛周脓肿、藏毛窦等。Hobson等［5］认为，虽然发病率低，但每个结直肠外科医生在职业生涯中至少有一次机会遇到骶前发育性囊肿的患者，因此当在临床上遇到久治不愈的肛瘘时，要警惕骶前发育性囊肿的可能。

肛门指诊是最简便易行的诊断方法。文献报道通过肛门指检可发现67~100%的骶前肿瘤［6-7］。经直肠彩超、CT、MRI等手段均可以明确诊断。相比其他检查，MRI的优势更明显，不但能描述囊肿的性状和大小，还可以评估囊肿和骶骨的位置关系，这对于手术入路的选择至关重要［8］。因此，建议怀疑骶前发育性囊肿的患者至少接受一次盆腔MRI检查。

骶前发育性囊肿一经发现，需要积极的手术治疗，主要基于以下几点理由：首先，囊肿有恶变的可能；其次，囊肿可能会继发感染，从而增加彻底切除的难度，术后感染和复发的风险也会相应增加；最后，早期没有处理的囊肿会逐渐增大到体积巨大，使完整切除变得更加困难。

骶前间隙位置特殊，解剖关系复杂，手术入路的选择直接影响到切除效果。常用的手术入路包括前入路（经腹）、后入路（经骶尾）和腹会阴联合入路。关于各种手术入路选择，国内外并没有统一的标准。孟荣贵等认为，直径<8.0 cm、距肛门＜7.0 cm以下的骶前肿瘤适合采用经骶尾入路手术［9］。国外一些学者提出了根据骶骨和骶前肿瘤位置关系来决定手术入路的观点，如果肿瘤的上界未超过骶3平面，宜采用经骶尾入路手术［10］。

本次研究中所有囊肿的上界均未超过骶3平面，适合采用经骶尾入路，手术时根据术前影像学确定囊肿位置，可以选择偏左或偏右手术切口。经骶尾入路的优势主要有：（1）对于中低位的骶前囊肿，经骶尾入路具有空间大、暴露好的优势，必要的时候可以通过切除尾骨、甚至部分骶骨来更加充分的暴露囊肿，本次研究中有32例患者切除了尾骨，4例患者切除了骶4以下骶骨；（2）手术可以采用腰硬联合麻醉，而不像经腹手术必须采用全身麻醉的方式，术后恢复快，无肠粘连等常见的腹部手术术后并发症；（3）经骶尾入路相对于经腹入路可以更好地保护直肠避免受损，尤其当囊肿并发感染时，会与直肠后壁紧密粘连，随时采用直肠指检做引导和检查可以最大限度地减少直肠壁的损伤，本次研究中43例患者平均出血157 ml，无一例出现直肠壁损伤。

原则上应尽量在书中完整切除骶前发育性囊肿，但当囊肿并发感染时，由于炎症粘连等因素，部分囊肿在分离过程中容易出现破裂。本次研究中有7例患者术中分离过程中出现囊肿的破裂，但术中彻底冲洗吸出破裂的囊壁组织，术后只有2例患者出现切口感染，最终通过敞开换药获得切口痊愈。

综上所述，骶前发育性囊肿是临床上的少见疾病，因其症状不典型，常被误诊而接受不恰当的手术治疗。详细的体格检查和盆腔MRI有助于明确诊断和确定手术设计。通过术前MRI评估，囊肿上缘低于骶3平面的病例适合经骶尾入路进行手术治疗。经骶尾入路显露好，创伤小，并发症少，是一种治疗骶前发育性囊肿的安全、有效的术式。对于一些极为复杂的病例，单独由肛肠外科医师处理是不够的，骨科、病理科及放射科的协作有助于术前明确诊断，同时能够尽最大可能保证手术操作的顺利进行。如何在诊治骶前发育性囊肿中开展多学科协作值得进一步探索。

[ 1 ] Whittaker LD, Pemberton JD. Tumors Ventral to the Sacrum [J].Annals of surgery, 1938, 107(1)∶ 96-106.

[ 2 ] 周皎琳, 邱辉忠. 骶前发育性囊22例诊治经验总结 [J]. 中华外科杂志 , 2010, 48(4)∶ 284-287.

[ 3 ] Waldhausen JA, Kolman JW, Vellios F, et al. Sacrococcygeal Teratoma [J]. Surgery, 1963, 54∶ 933-949.

[ 4 ] Singer MA, Cintron JR, Martz JE, et al. Retrorectal cyst∶ a rare tumor frequently misdiagnosed [J]. Journal of the American College of Surgeons, 2003, 196(6)∶ 880-886.

[ 5 ] Hobson KG, Ghaemmaghami V, Roe JP, et al. Tumors of the retrorectal space [J]. Diseases of the colon and rectum, 2005, 48(10)∶1964-1974.

[ 6 ] Jao SW, Beart RW Jr, Spencer RJ, et al. Retrorectal tumors. Mayo Clinic experience, 1960-1979 [J]. Diseases of the colon and rectum,1985, 28(9)∶ 644-652.

[ 7 ] 杨柏林, 邵万金, 吴彬, 等. 骶尾旁入路治疗成人骶前囊肿 [J].临床外科杂志, 2006, (04)∶ 230-231.

[ 8 ] Gao XH, Zhang W, Fu CG, et al. Local recurrence after intended curative excision of presacral lesions∶ causes and preventions [J].World journal of surgery, 2011, 35(9)∶ 2134-2142.

[ 9 ] 袁航, 屠世良, 董全进, 等. 经骶尾入路手术治疗骶前肿瘤 [J].中华胃肠外科杂志, 2016, 19(4)∶ 462-463.

[ 10 ] Aranda-Narvaez JM, Gonzalez-Sanchez AJ, Montiel-Casado C, et al. Posterior approach (Kraske procedure) for surgical treatment of presacral tumors [J]. World Journal of Gastrointestinal Surgery,2012, 4(5)∶ 126-130.

Transsacrococcygeal approach for the management of presacral developmental cysts: experience of 43 cases

Zhang Di, Su Dan, Hu Bang, Peng Hui, Ren Donglin.
Department of Chinese Integrative Medicine Anorectal Surgery, The Sixth Aff i liated Hospital, Sun Yat-sen University, Guangzhou 510655, China

Ren Donglin, Email: rendl111@163.com

Objective To summarize the clinical features of presacral developmental cysts and investigate the therapeutic effect of transsacrococcygeal approach. Methods Clinical data of 43 patients with presacral developmental cysts underwent transsacrococcygeal approach from August 2007 to August 2016 was retrospectively analyzed. Results In this group，four male and 39 female patients were included. The clinical presentations were nonspecif i c and sixteen patients were misdiagnosed before the correct diagnosis was made. All patients were treated with tanssacrococcygeal approach. The operative duration was (125±43)min and the blood loss of each operative approach was (157±56) ml. Coccygectomy was performed in 32 patients and partial sacral resection was performed in four patients. The surgical incision infection occurred in two patients (4.6%). Postoperative pathological fi ndings∶ fi fteen patients had tailgut cysts, nine patients had epidermoid cysts, fourteen patients had teratomas, four patients had dermoid cysts and one patient had malignant teratocarcinoma. The patients were followed up for 6~74 months (mean, 45 months) and the tumor relapsed in one patient (2.3%). Conclusions The clinical presentations were nonspecif i c and patients with presacral developmental cysts were easily misdiagnosed at fi rst visit. Transsacrococcygeal approach can be used to manage majority of presacral developmental cysts with less blood loss and lower complication rate.

Presacral developmental cysts; Misdiagnosis; Transsacrococcygeal approach

10.3877/cma.j.issn.2095-3224.2017.06.013

510655，中山大学附属第六医院中西医结合肛肠外科

任东林，Email：rendl111@163.com

2017-10-12）

杨明）

张迪, 苏丹, 胡邦, 等.经骶尾入路手术治疗43例骶前发育性囊肿的疗效分析[J/CD].中华结直肠疾病电子杂志, 2017,6(6)∶ 506-509.