甲状旁腺瘤术后再发甲状旁腺癌1例报道并文献复习

刘 序， 常 实， 江小林， 袁正泰， 毛林锋， 黄 鹏

临床与基础研究

甲状旁腺瘤术后再发甲状旁腺癌1例报道并文献复习

刘 序， 常 实， 江小林， 袁正泰， 毛林锋， 黄 鹏

报道中南大学湘雅医院1例因“慢性骨骼疼痛20余年，肾功能衰竭2年，发现颈部肿块1月余”入院的女性患者，该患者既往曾因同一部位“甲状旁腺腺瘤”接受2次颈部肿块切除术，病情控制不佳。予施行颈部肿块及甲状旁腺全部切除术后，病理检查显示颈部肿块及所有甲状旁腺均发生癌变。通过分析该病例的临床特点，并系统回顾甲状旁腺癌相关文献资料，总结甲状旁腺癌的现状及诊断治疗方案。

颈部肿块； 甲状旁腺瘤； 甲状旁腺癌； 手术； 骨骼疼痛； 低血钙症

1 病例描述

患者女性，62岁，自述20余年前无明显诱因出现四肢关节疼痛，呈持续性隐痛，以双膝关节为重，伴活动受限，后程度逐渐加重，发展至全身。患者曾于1996年11月因“全身骨骼疼痛2年余”初诊于中南大学附属湘雅二医院，诊断为“甲状旁腺功能亢进症，左侧甲状旁腺肿瘤”，予以施行“甲状旁腺肿瘤切除术”。手术顺利，病理诊断为“(左侧)甲状旁腺腺瘤”。术后患者坚持补钙及维生素D等治疗，但全身骨痛症状及骨密度检测指标并无明显改善。1997年10月患者因“左侧股骨脆性骨折”行股骨内固定术。2008年7月患者常规复查甲状旁腺B超时发现左侧甲状旁腺区再发多个结节，考虑为甲状旁腺瘤复发。遂再次住院行左侧甲状旁腺腺瘤切除术，病理诊断：“甲状旁腺腺瘤，结合生物学行为考虑为低度恶性”。手术后患者继续坚持补钙及改善钙磷代谢治疗，但全身骨痛症状稍好转后再次出现，并逐渐发生胸廓、脊柱等多处骨骼的变形，伴少尿，眼睑、双下肢浮肿，血压升高及全身皮肤瘙痒的症状。2012年3月肾功能检查示肌酐753.5 μmol/L，尿素氮36.6 mmol/L，血红蛋白55 g/L，诊断为：肾功能不全(CKD 5期)，肾性高血压，肾性贫血。遂开始在我院血透中心行规律血液透析治疗，同时予以纠正贫血、控制血压等治疗。1月前患者自觉吞咽时颈部有异物感，伴有胸闷、气短，自行触及左颈肿块，增大迅速。

入院时体查：消瘦，贫血貌，全身骨骼多处明显畸形，胸廓呈“鸡胸”样改变，脊柱后突侧弯畸形，下颌骨增宽。颈前左下近肋骨上缘可触及质硬肿块样突起，边界不清，活动度差，气管受压右偏，颈部、颌下及锁骨上未触及明显肿大淋巴结。心肺腹及神经系统无明显异常体征。

实验室检查：血清离子钙3.07 mmol/L(2.1～2.6 mmol/L)，血清全段甲状旁腺激素(iPTH)3 759 pg/ml(15～65 pg/ml)，碱性磷酸酶 1 485.3 u/L(40～128 u/L)。甲状腺彩超检查：双侧甲状旁腺均呈结节样肿大，其中较大者左侧16 mm×9 mm×11 mm，右侧14 mm×11 mm×20 mm，结节内可见丰富血流信号。CT提示双侧甲状腺背面结节样肿大病灶，左侧病灶延伸至上纵隔内，气管受压向右移位，可见环形及条索状强化，增强可见明显强化(图1)。99mTc-MIBI SPECT提示：显像剂持续浓聚区定位于颈根部和上纵隔区，大小35 mm×6 mm，及甲状腺左叶上极及右叶下极。

图1 术前CT (pre-operative CT scan image)箭头所指为胸骨后肿块，可见环形钙化，气管明显受压移位

患者的心脏、腹部彩超及胸片等检查亦发现心脏多瓣膜钙化、胆囊结石、肝脏钙化灶，双侧肩胛骨、锁骨、肱骨、脊柱多发囊性改变等异位钙化及纤维囊性骨炎的表现，全身软组织钙化，未见泌尿系结石。

多学科会诊认为：此患者甲状旁腺功能亢进症的诊断明确，左侧颈部肿块来源于甲状旁腺的可能性极大，且患者合并慢性肾功能不全，长期慢性钙磷代谢紊乱导致其余甲状旁腺发生病变。决定手术切除左侧颈部肿块及全部甲状旁腺，以明确肿块病理性质，并配合甲状旁腺组织自体移植术，以期将血清PTH调控至正常水平。

2014年8月15日，患者在全身麻醉下施行甲状旁腺全切除及自体甲状旁腺组织右前臂移植手术。手术于颈部胸骨上窝做弧形切口，仔细分离颈前粘连严重的皮下组织及肌层，探查发现胸骨后左侧有大小约3.0 cm×3.5 cm肿块，质地硬，内可触及坚硬钙化灶，边界欠清，与气管、食管、纵隔及颈部软组织粘连。继续探查甲状腺背面旁腺区域，探及甲状腺旁腺样组织，色呈灰红、灰白，质地硬，腺体内可及钙化灶，均呈腺瘤样变，其中左下食管旁甲状旁腺与左侧胸骨后肿块连续(图2)，大小见表1。

遂行胸骨后肿块及全部甲状旁腺切除，注意保护喉返神经，仔细缝扎止血，用术中即时冰冻病检的方式确保切缘无肿瘤残留。分别称量各甲状旁腺重量(见表1)。使用动态iPTH监测技术，分别在胸骨后肿块切除后及每颗旁腺血运离断切除后10 min采血样依次检测甲状旁腺激素水平(详见表1)。

图2 切除颈部肿块及全部甲状旁腺标本颈部位置模式图

在右前臂内侧做4个深及皮下的“口袋”切口，选择腺瘤样改变轻且质地均匀的右上甲状旁腺组织(重量 0.14 g)，切成10个约1 mm3大小的颗粒，种植于“口袋”中，可吸收线缝合。因患者术前影像学及术中探查均发现左侧甲状腺腺体内存在多个结节样肿块，遂于术中一并行左侧甲状腺叶切除术。手术全过程顺利，术后入ICU监护及治疗。

患者于麻醉苏醒后曾有一过性的口角麻木、肢端抽搐症状。术后第1天复测iPTH值为8 pg/ml，为预防甲状旁腺全切后PTH骤降引起“骨饥饿综合征”而导致低血钙危象，我们使用葡萄糖酸钙静脉持续泵入强化补钙，并高频度复查血清生化指标，随时调整补液方案，适时血液透析治疗。经过系统治疗，患者生命体征渐趋稳定，血钙水平一直稳定在1.20～1.26 mmol/L之间，低血钙相关症状消失，1周后补钙方案过渡到口服碳酸钙0.6 g，3次/d，此后并无明显低血钙症状出现，患者全身情况逐渐改善，伤口愈合后出院。

表1 手术中情况

术后病理：胸骨后肿块及旁腺内均可见包膜外及血管侵犯，典型的细胞核异型性及非典型增生，食管旁组织、胸骨后肿块及左上、左下、右上、右下甲状旁腺组织均为甲状旁腺癌。进一步的免疫组织化学检查：CD56(-)，CgA(+)，Ki67(5%)，P53(+)，PTH(+)，TG(-)，Syn(+)。

术后随访患者自觉骨痛及活动困难症状较前明显改善，定期复查颈部彩超及全身99mTc-MIBI SPECT扫描未发现明显复发及转移征象。右前臂移植处彩超可见皮下低密度灶，CDFI提示其内可见血流信号，显示移植旁腺组织存活良好，复查血清iPTH波动于75～120 pg/ml之间(图3)，口服钙剂及骨化三醇补充治疗下血钙可以维持在正常水平，暂未接受放化疗及进一步手术治疗。

2 讨论

甲状旁腺癌在临床极为罕见。DEQUERVAI于1909年首次报道了无功能性甲状旁腺癌，AMSTRONG于1938年报道了表现为高钙血症的甲状旁腺癌。美国癌症协会及美国肿瘤外科委员会学院总结了1985-1995年间全美癌症数据库的资料报道：甲状旁腺癌仅占以原发性甲状旁腺功能亢进症为首要临床表现患者的1%以下[1]。LEE等[2]报道，在1987年之后的30年间，甲状旁腺癌的早期诊断率、患者的生存期及预后并未获得明显改善。国内学者也对初发甲状旁腺癌进行了回顾性个案报道[3-5]，其发病率约占原发性甲状旁腺功能亢进症的1.8%～11.5%[5]，但暂无该病针对中国人群的大样本临床数据可供参考。

图3 患者各项主要生化指标变化趋势图

2.1 组织病理学特点

甲状旁腺癌大体通常呈椭圆形或圆形，体积较大，呈分叶状生长，质硬，可伴腺内钙化，切面灰白色。而良性甲状腺病变通常为边缘光滑规则的圆形或椭圆形，米粒至黄豆大小，质地较软，切面灰白。STOJADINOVIC等[6]对比总结了20例典型甲状旁腺癌与45例典型甲状旁腺腺瘤患者病理切片光镜下形态学特点后认为：细胞柱状生长，纤维性小梁，细胞核异型性，以及血管、包膜、软组织侵犯是甲状旁腺癌的典型特征。血色素沉着，慢性炎性细胞浸润，非典型细胞簇在两类病理切片中的发现率无显著差异，而囊状退行性变通常提示良性病变。事实上，WHO的甲状旁腺癌形态学诊断标准包括：(1)血管侵犯；(2)神经包膜侵犯；(3)大体的周围组织侵犯。单纯依靠形态学特征诊断甲状旁腺癌是一件非常困难的事情，特别当肿瘤的病理学改变不是很典型时。STOJADINOVIC等[6]在同一研究中认为Ki67和P27可以作为鉴别甲状旁腺肿瘤良恶性的指标，而p27(+)、Bcl-2(+)、Ki-67(-)、mdm2(+)为良性甲状旁腺腺瘤的专属亚型。此外，EROVIC等[7]用10例甲状旁腺癌及25例甲状旁腺腺瘤患者的标本构建组织微阵列，并检测了34种常见的免疫组织化学(IHC)标记物蛋白后发现：retinoblastoma(Rb)，P27，parafibromin，Bcl-2α在两类组织中的表达有统计学差异，故而认为联合检测以上4个标记物有助于鉴别缺乏典型病理学特征的甲状旁腺癌。多项研究亦证实HRPT2/parafibromin, Ki-67, Rb, galectin-3在鉴别甲状旁腺癌中的价值[8-11]。此外，OBARA等[12]用流式细胞分析的方法发现甲状旁腺癌较甲状旁腺腺瘤更易形成非整倍体，以此区分甲状旁腺肿瘤的良恶性。然而，免疫组织化学和流式细胞学检查有其自身的局限性，它们仅能作为病变形态学特征不典型时的补充，而不能替代仔细的形态学观察在甲状旁腺肿瘤良恶性诊断时的“金指标”地位。

本例患者胸骨后肿块及全部甲状旁腺组织的石蜡病理切片中均可见细胞呈现柱状生长，厚纤维壁，细胞核异型性，并可发现包膜及血管侵犯，故而病理表现符合典型甲状旁腺癌。

2.2 临床特点

甲状旁腺癌的典型临床表现为：高钙血症、高甲状旁腺素血症和颈部肿块三联症。早期非特异性症状包括易疲劳，乏力，食欲减退，消瘦，恶心，呕吐，烦渴，多尿等。随着病程的慢性进展，患者可以出现一系列临床症状[13]，包括(1)骨损害(发生率39%～73%)：表现为骨质疏松、囊状纤维性骨炎、棕色肿瘤及骨折；(2)异位钙化：由于长期的高钙血症导致钙质沉积于心脑血管膜内壁、肝脏、肌肉、皮肤等软组织，可以伴有相应器官的缺血坏死，功能减退；(3)肾功能损害：表现为肾结石或肾钙质沉着症，早期临床表现为多尿、夜尿增多等，随着长期慢性刺激的加重最终可导致肾功能不全和肾衰竭；(4)肿瘤局部复发或远处转移：36%～65%的患者术后出现局部复发，多发生在残留甲状旁腺，胸腺等亦可复发异位甲状旁腺癌，肿瘤组织局部浸润常累及甲状腺、气管、食管及颈前肌群等。11%～32%的患者发生颈部淋巴结转移。17%～32%的患者发生远处转移，常见部位是肺(56%～67%)、骨(13%～44%)、肝(11%～13%)、肾(7%～11%)、脑(低于11%)；(5)其他：少数患者可并发胰腺炎、消化性溃疡等。本病例以原发性甲状旁腺功能亢进症为首发，病程长达20年，具备高钙血症及高甲状旁腺激素血症的一系列症状，程度逐渐加重，而前期通过手术切除标本病理仅证实左下甲状旁腺组织呈癌前病理学改变，其余旁腺未见明显恶变临床表现。手术切除及药物治疗后临床症状控制效果不甚理想，肿瘤反复复发。特别是当慢性的肾功能损害最终导致肾功能衰竭后，体内加剧的钙磷代谢紊乱、铝中毒及其他致突变因素进一步加剧了疾病的进程。最终行全部甲状旁腺切除手术，术后病理证实全部甲状旁腺均发生癌变。这种由一颗甲状旁腺腺体的进行性组织恶性变致难治性全身代谢紊乱，最终进展为全部甲状旁腺腺体恶变现象值得进一步研究。我们以“甲状旁腺癌(parathyroid carcinoma)”，检索Pubmed及CNKI近20年收录文献，这种情况尚无先例报道。

2.3 诊断方法

2.3.1 实验室检查 血清钙磷水平及全段甲状旁腺激素(intact parathyroid hormone,iPTH)检测是最具特异性的检测手段。血清钙多超过3.5 mmol/L，血清甲状旁腺素水平多为正常值上限的3～10倍，血磷一般降低或正常，碱性磷酸酶升高，多在正常值上限附近，少数患者可有β-人绒毛膜促性腺激素水平升高。

2.3.2 影像学检查 B超以无创、低廉、敏感性高的优势成为诊断甲状旁腺癌首选的影像学检查方法，它不仅有助于甲状旁腺癌的术前及术后颈部复发的定位，也有助于鉴别甲状旁腺瘤。甲状旁腺癌在超声下多表现为边缘呈分叶状、分布不均匀的低回声团块，而良性的甲状旁腺增生或腺瘤则多表现为边缘光滑、分布均匀的低回声团块。HARA等[14]对比分析了16例甲状旁腺癌和61例甲状旁腺瘤的超声影像学特点，两者平均深宽比(depth-width ratio，DWR)分别为1.21和0.64，其中，94%的甲状旁腺癌DWR超过1.0，而在甲状旁腺瘤中仅为5%，因此认为这可作为鉴别甲状旁腺病变良恶性的标准。此外，B超还可用于引导术前的经皮组织穿刺检查，对于提高穿刺的阳性率，减少并发症有积极的意义。X线摄片用于检查患者骨密度，评估骨质疏松严重程度，同时可筛查肺与腹腔的病变，是值得在术前常规开展的检查项目。CT及MRI则主要用于颈、纵隔、胸、腹等局部侵犯或全身性转移病灶及异位甲状旁腺癌的定位诊断。对于微小、边缘模糊显示不清的肿瘤病灶，99mTc/sestamibi或99mTc/201 T1闪烁扫描法亦在功能性定位诊断中显示出其价值。本病例中我们术前应用了99mTc-MIBI SPECT扫描，显示显像剂浓聚区与B超及CT检查显示范围相符，并被术中探查及术后病理所证实。术后再次利用99mTc-MIBI SPECT核素扫描排除复发及转移病灶，因其成像是基于肿瘤组织代谢更为活跃从而摄取显像剂浓度高于正常组织的原理，故而认为其敏感性及特异性均高于其他检查手段，特别适用于经历多次反复手术，局部原有解剖结构改变的患者，但其高昂的检查成本及潜在的放射损害性限制了它的开展。

2.4 治疗方法

手术是治疗甲状旁腺癌最有效的方法。一旦甲状旁腺癌的诊断确立，传统的初次手术标准方案应包括完整切除(en blocresectio)癌变甲状旁腺及同侧甲状腺腺叶，骨骼化气管，并切除与肿瘤粘连的颈部肌群、软组织，并清扫中央区淋巴结[15]。WISEMAN等[16]报道非标准术式与标准术式相比术后复发率分别为100%和33%。在甲状旁腺癌患者进行初次手术时，应尽可能完全切除肿瘤，避免破坏包膜致肿瘤细胞外溢种植，增加日后复发的几率。若在探查时发现肿瘤已发生腺外组织侵犯，应扩大手术切除范围，尽可能完整切除，或切除直至切缘阴性为止。由于甲状旁腺癌常与甲状旁腺增生或腺瘤同时存在，且当并发肾功能衰竭时，其余旁腺亦有病变继续加重及发生恶变的潜能，故初次手术时应同时探查全部甲状旁腺，必要时可行全部甲状旁腺切除，同时行部分旁腺组织自体移植或原位保留，以减轻日后低钙血症的严重程度。本例患者合并肾功能衰竭，已有2年血液透析病史，术中探查发现患者4颗旁腺均呈腺瘤样变，属于“三发性甲状旁腺功能亢进”，有行甲状旁腺全部切除手术的指征。术中进行血清快速iPTH检测可以帮助提高手术效率。ECHENIQUE-ELIZONDO等[17]研究认为，术中最后一次检测血清iPTH的数值低于术前检测值50%以下就可以预示手术完全切除所有甲状旁腺组织，进而排除异位及残余甲状旁腺组织的存在。本例中，最后一颗甲状旁腺切除后iPTH数值(323.6 pg/ml)仅为术前值(4 011 pg/ml)的8%，符合上述规律。同时，行甲状旁腺组织的自体前臂皮下移植可方便日后采集双侧头静脉血样测iPTH评估移植旁腺组织功能状况，并在必要时方便再次取出。因淋巴结清扫价值尚存在争议，并考虑到此类患者耐受性因素，故我们主张除非术中肉眼可见有明显淋巴结受累，或术中快速病检证实，一般不进行颈部淋巴结清扫。

由于甲状旁腺被切除，术后血清甲状旁腺激素水平将急剧降低，血清钙大量被骨骼系统重吸收，可能引起“骨饥饿综合征”，出现包括神经感觉麻木、骨骼肌抽搐等低血钙症状，严重时还会发生“低血钙危象”，出现咽喉、呼吸肌痉挛，严重恶性心律失常等。故术后应密切监测血清钙水平，并及时补充钙及骨化三醇，使血清钙维持在正常范围低值水平。而当骨骼系统病变改善和剩余甲状旁腺组织功能恢复时，钙剂可以逐渐减量直至停用。

化学治疗及放射治疗应用于甲状旁腺癌的临床经验较少，缺乏大规模随机对照的循证医学研究，目前仅作为一种辅助治疗手段用于甲状旁腺癌术后或对失去手术机会的患者进行姑息性治疗。常用方案有：氮芥；阿霉素；长春新碱、环磷酰胺、放线菌素D；阿霉素、环磷酰胺、5氟脲嘧啶等。多数文献报道认为放化疗对甲状旁腺癌的治疗效果较其他头颈部恶性肿瘤效果差[18-19]。

药物治疗主要用于控制高甲状旁腺素血症和高钙血症，减轻患者症状。临床应用的药物有双膦酸酯类、光辉霉素、降钙素、镓盐、拟钙剂、WR-2721、奥曲肽(生长抑素类似物)等。文献报道各药物的疗效不一，应用较多的是双膦酸酯类。

免疫治疗为对传统方法效果不佳的高钙血症提供了一种新的治疗途径。BEATA等[20]发现，用牛及调控过的人类甲状旁腺激素多肽片段以及人类全段甲状旁腺激素共同作用，成功降低了转移性甲状旁腺癌患者的血清PTH水平。SCHOTT等[21]在体外运用肿瘤溶解物诱导树突状细胞产生特异性抗肿瘤免疫作用，体内试验观察到成功诱导后的树突状细胞可以降低患者的甲状旁腺素水平。但目前暂无甲状旁腺癌免疫治疗临床的应用报道。

2.5 预后

甲状旁腺癌是一类自然病程长，生长缓慢，易复发的低度恶性肿瘤。STOJADINOVIC等[6]报道甲状旁腺癌初次切除后中位无病生存期为5～84个月，第二次复发再次治疗后的生存期为3～52个月，总体生存期为32～178个月。因为大部分的患者死于高甲状旁腺激素血症所导致的代谢紊乱并发症，而非肿瘤的直接转移侵犯，所以强调终身的临床随访就显得尤为重要。有效地控制患者的长期血钙水平是在随访过程中需达到的首要目标。对甲状旁腺原位复发灶和(或)远处转移病灶重复多次的，扩大的切除手术是使血钙控制达标的有效手段，但必须明确的是：在甲状旁腺癌发生局部复发或远处转移后，再次手术切除肿块虽然可以缓解症状，控制高钙血症。但随手术次数增加，手术效果逐渐降低，术后高钙血症得以纠正的持续时间逐渐缩短，再次手术的目的仅仅是为了缓解甲状旁腺的病程及临床症状，而非根治肿瘤。

[1] HUNDAHL S A, FLEMING I D, FREMGEN A M, at al.Two hundred eighty-six cases of parathyroid carcinoma treated in the U.S. between 1985 and 1995: a National Cancer Data Base Report.The American College of Surgeons Commission on Cancer and the American Cancer Society[J].Cancer,1999,86(3):538-544.

[2] LEE P K,JAROSEK S L,VIRNIG B A,et al.Trends in the incidence and treatment of parathyroid cancer in the United States[J].Cancer,2007,109(9):1736-1741.

[3] 胡玲，崔爱明，柏楠，等.甲状旁腺癌的诊断和治疗(附7例报道)[J].中国普外基础与临床杂志，2015,22(1):76-80.

[4] 陈海珍，薛松，陈曦，等.甲状旁腺癌的诊断和治疗(附30例报告)[J].中国实用外科杂志，2014,34(4):324-328.

[5] 徐少明，王平，陈丽荣，等.甲状旁腺癌的诊断和治疗(附9例病例分析)[J].中华外科杂志，2010,48(12):866.

[6] STOJADINOVIC A,HOOS A,NISSAN A，et al. Parathyroid neoplasms：clinical, histopathological, and tissue microarray-based molecular analysis[J].Hum Pathol,2003,34(1):54-64.

[7] EROVIC B M, HARRIS L, JAMALI M, et al. Biomarkers of parathyroid carcinoma[J].Endocr Pathol,2012,23(4):221-231.

[8] GIVI B, SHAH J P. Parathyroid carcinoma[J].Clin Oncol, 2010,22(6):498-507.

[9] ERICKSON L A, JIN L, WOLLAN P,et al. Parathyroid hyperplasia, adenomas,and carcinomas:differential expression of p27kip1 protein [J].Am J Surg Pathol, 1999,23(3):288-295.

[10] WANG O, WANG C,NIE M, et al. Novel HRPT2/CDC73 gene mutations and loss of expressions of parafibromin in Chinese patients with clinically sporadic parathyroid carcinomas[J].PLos One, 2012,7(9):e45567.doi: 10.1371/journal.pone.0045567.

[11] FEMANDEZ-RANVIER G G, KHANAFSHAR E, TACHA D. Defining a molecular phenotype for benign and malignant parathyroid tumors[J].Cancer, 2009,115 (2):334-344.

[12] OBARA T, FUJIMOTO Y, HIRAYAMA A, et al. Flowcytometric DNA analysis of parathyroid tumors with special reference to its diagnostic and prognostic value in parathyroid carcinoma[J].Cancer, 1990,65(8):1789-1793.

[13] 李进，肖海鹏.甲状旁腺癌研究进展[J].国际内科学杂志，2005，32(6):243-246.

[14] HARA H, IGARASHI A, YANO Y, et al. Features of parathyroid carcinoma[J].Endocr J,2001,48(2):213-217.

[15] EROVIC B M, GOLDSTEIN D P, KIM D, et al.Parathyroid cancer: outcome analysis of 16 patients treated at the Princess Margaret Hospital[J].Head Neck,2012,35(1):35-39.doi:10.1002/hed.22908.

[16] WISEMAN S M, RIGUAL N R,HICKS W L Jr,et al.Parathyroid carcinoma: a multicenter review of clinicopathologic features and treatment outcome[J].Ear Nose Throat J,2004,83(7):491-494.

[17]ECHENIQUE-ELIZONDO M,DAZ-AGUIRREGOITIA F J, AMONDARAIN J A, et al. The pattern of the descent of PTH measured by intraoperative monitoring of intact-PTH in surgery for renal Hyperparathyroidism[J].Indian J Surg,2008,70(2):62-67.

[18] CHOW E, TSANG R W, BRIERLEY J D,et al. Parathyroid carcinoma—the Princess Margaret Hospital experience[J].Int J Radiat Oncol Biol Phys,1998,41(3):569-572.

[19] MUNSON N D, FOOTE R L, NORTHCUTT R C,et al. Parathyroid carcinoma: is there a role for adjuvant radiation therapy?[J].Cancer,2003,98(11):2378-2384.

[20] BETEA D,BRADWELL A R,HARVEY T C,et al.Hormonal and biochemical normalization and tumor shrinkage induced by anti-parathyroid hormone immunotherapy in a patient with metastatic parathyroid carcinoma[J].J Clin Endocrinol Metab,2004,89(7):3413-3420.

[21] SCHOTT M,FELDKAMP J,SCHATTENBERG D,et al.Induction of cellular immunity in a parathyroid carcinoma treated with tumor lysate-pulsed dendritic cells[J].Eur J Endocrinol,2000,142(3):300-306.

A case report of parathyroid carcinoma recurring after parathyroid adenoma and literature review

LIUXu，CHANGShi，JIANGXiaolin，YUANZhengtai，MAOLinfeng，HUANGPeng.

(DepartmentofGeneralSurgery(LiverandThyroid)，XiangyaHospitalAffiliatedtoCentralSouthUniversity，Changsha410008，China)

Corresponding author:CHANGShi，E-mail:xychangshi@163.com

One case report of a middle aged female complaining “chronic bone pain for 20 years, renal failure for two years, detectable neck mass for a month” admitted by Xiangya hospital.The patient had once received neck mass resections in the same position twice due to “parathyroid adenoma”, the state of the disease was poorly controlled. After the resection of the neck mass and all the parathyroid glands, the pathological diagnosis of the neck mass and the resected parathyroid glands are all turned out to be malignant. Through analyzing the clinical features of the case and systematically reviewing relevant literatures, we try to figure out the current situation and the diagnosis and treatment scheme for parathyroid carcinoma.

Neck tumors； Parathyroidoma； Parathyroid carcinoma； Surgery； Musculoskeletal pain; Hypocalcemia

410008 湖南 长沙，中南大学湘雅医院 肝脏及甲状腺外科

刘 序，男，医学硕士，研究方向：甲状腺与甲状旁腺疾病的基础与临床研究，E-mail：kris.leu@foxmail.com

常 实，男，主任医师，教授，研究方向：甲状腺与甲状旁腺的基础与临床研究，E-mail:xychangshi@163.com

10.3969/j.issn.1674-4136.2016.01.005

1674-4136(2016)01-0013-06

2015-09-21][本文编辑：李筱蕾]