新疆地区儿童肝囊型包虫病临床诊治及预后分析

克里比努尔·阿布都热依木， 阎景红， 冉　博， 李海涛， 邵英梅， 马秀敏， 温　浩,3

(新疆医科大学1基础学院生物学教研室， 2第一附属医院， 乌鲁木齐　830054， 3新疆包虫病临床研究所， 乌鲁木齐　830054)



·临床医学研究·

新疆地区儿童肝囊型包虫病临床诊治及预后分析

克里比努尔·阿布都热依木1， 阎景红2， 冉博2， 李海涛2， 邵英梅2， 马秀敏2， 温浩2,3

(新疆医科大学1基础学院生物学教研室，2第一附属医院， 乌鲁木齐830054，3新疆包虫病临床研究所， 乌鲁木齐830054)

目的探讨儿童肝囊型包虫病临床诊治及预后。方法回顾性分析2012年1月-2015年10月新疆医科大学第一附属医院手术治疗的≤14岁的79例儿童肝囊型包虫病患儿的临床资料，对其流行病史、临床表现、包虫囊肿类型、影像学检查、血清学检测及治疗方法进行总结分析。 结果所有患者均行开腹手术，其中外囊次全切除术42例，外囊完整剥离术13例，行改良内囊摘除术24例。8例患者术后出现并发症，其中残腔合并胸腔积液5例，肺炎、肠梗阻各1例，均经治疗后愈，1例因多器官功能衰竭死亡。术后随访1～3年，未见复发病例。结论小儿肝囊型包虫病超声、CT及实验室检查等可明确术前诊断，内囊摘除+外囊次全切除术为有效治疗肝囊型包虫病术式。

儿童; 囊型包虫病; 肝/诊断; 肝/治疗

包虫病是由隶属于扁形动物门(Platyhelminthes)绦虫纲(Cestoda)带科(Taeni-idae)棘球属(Echinococcus)绦虫的中绦期或幼虫寄生于动物和人的肝、肺等脏器所引起的一种严重危害人和动物健康的人兽共患寄生虫病[1]。包虫病呈全球性分布，我国是世界上包虫病流行最严重的国家之一[2]，新疆为包虫病发病率高发地区[3-5]。包虫已成为除细茵、病毒外，儿童感染性疾病的常见病原体，严重危害儿童健康[6]。为探讨儿童肝囊型包虫病临床诊治及预后，本研究对2012年1月-2015年10月新疆医科大学第一附属医院收治的79例小儿肝囊型包虫病患者的临床资料进行回顾性分析，现报道如下。

1　资料与方法

1.1临床资料收集2012年1月-2015年10月新疆医科大学第一附属医院手术治疗的的79例小儿肝囊型包虫病患者的临床资料，包括：姓名、年龄、性别、住院日期等指标，并确认非重复病例，依据临床表现以及相关辅助检查确诊病例。

1.2方法回顾性分析79例小儿肝囊型包虫病患者的一般情况、临床表现、诊断、治疗、转归和随访情况，经本院手术治疗的患儿，于术后3个月开始进行随访，随访方式为门诊复查和电话随访，随访时间截至2015年11月。

2　结果

2.1临床资料

2.1.1一般资料本组79例患者来自新疆各地州，其中男性48例(60.8%)，女性31例(39.2%)。汉族26例(32.9%)，维吾尔族14例(17.7%)，哈萨克族13例(16.5%)，蒙古族11例(13.9%)，回族7例(8.9%)，柯尔克孜族5例(6.3%)，藏族3例(3.8%)。患儿感染途径包括：有羊、狗等宿主动物直接接触史11例(13.9%)，疫区、疫情、疫水接触史17例(21.5%)，父母及亲属中有同类病人4例(5.1%)，其余47例感染途径不明(59.5%)。

2.1.2临床表现79例患儿中，无明显症状而在体检时发现32例(40.5%),以腹痛、腹胀、腹部不适入院29例(36.7%)，以腹部包块入院8例(10.1%)，以发热、胸痛、咳嗽咳痰入院8例(10.1%)，以头痛入院2例(2.5%)。

2.1.3辅助检查79例患儿术前均行超声检查，其中54例同时行腹部CT检查。患儿中肝囊型包虫囊肿位于右肝47例(59.5%)，左肝15例(19.0%)，左、右肝同时受累17例(21.5%)。肝脏合并其他器官包虫者12例(15.2%)。其中肝合并肺包虫5例，肝脏合并腹盆腔包虫5例，肝合并肺、脾脏包虫1例，肝合并脑包虫1例。根据WHO/IWGE 对囊型包虫病的分型，79例囊型包虫病患者中CE1型(单囊型)62例(78.5%)，CE2(多子囊型)9例(22.8%)，CE3(内囊破裂型)7例(8.8%)，CE4(实变型)1例(1.2%)。

2.1.4实验室检查79 例患儿中50例用新疆包虫病临床研究所研制的“组合抗原包虫病快速诊断试剂盒”检测患者体内抗包虫囊液抗原(EgCF)、头节抗原(EgP)、囊液半纯化抗原B(EgB)、泡球蚴抗原(Em2)4个抗原的抗体水平，50例均为阳性(100%)。阳性患儿经B超、CT、手术和病理学检查，均确诊为包虫病。

2.1.5治疗方式79例患儿均行开腹手术，其中外囊次全切除术共42例，外囊完整剥离术13例，行改良内囊摘除术共24例。5例肝包虫合并肺包虫者先行肺包虫摘除术后1～3个月后再行肝包虫手术，1例先行脑包虫摘除术后再行肝包虫内囊摘除术。

2.2预后及随访所有手术治疗患儿中，8例患者术后出现并发症。其中5例为残腔积液合并胸腔积液，给予超声引导下穿刺治疗后治愈；1例为术后肺炎，给予抗感染治疗后治愈；1例因包虫破裂手术术后继发肠梗阻，给予鼻肠减压等保守治疗后治愈，术后恢复可；1例因术后1 天后出现肝功能衰竭、呼吸衰竭、重症感染、电解质紊乱、上消化道出血，于术后第6天抢救无效死亡。78例手术治疗的患儿随访1～3 a，未见复发病例。

3　讨论

肝囊型包虫病(hepatic cystic echinococcosis,HCE)是流行于农牧地区的人畜共患性寄生虫病，严重危害人类的健康和畜牧业的发展。包虫病一般多发生于成人，但感染的高峰期主要在儿童期[7]。儿童因免疫系统发育不完善，肝囊型包虫在儿童体内生长的方式及囊肿表现与成人具有不同的特点。

由于新疆为多民族聚居区，多民族儿童均有感染。本组病例中汉族儿童发病率为33.3%，维吾尔族儿童发病率为17.7%，哈萨克族、柯尔克孜族、蒙古族和藏族在新疆多为游牧民族，分布在疫区并更多接触家畜，但儿童包虫发病率却明显低于汉族和维吾尔族，主要原因是家属缺乏医疗知识、文化层次低，对本病缺乏了解，而造成就诊率偏低。包虫检出率与人口城乡分布和就诊比例有直接联系，汉族和维吾尔族人群多居住在城镇，城镇居民就诊意识较牧民高，儿童也更易广泛享受普查政策。本研究显示儿童感染途径中，11例(13.9%)有与羊、狗等宿主动物直接接触史，而且城市儿童接触的家犬与牧区儿童接触的牧犬均有生的动物内脏喂食史，并均未进行过驱虫治疗，包虫病的流行与传播主要取决于与终宿主病犬等密切接触的程度，与未经驱虫的家畜接触加大了儿童包虫感染的风险，是儿童感染包虫病的极大隐患。17例(21.5%)儿童有疫区、疫情、疫水接触史，这些患儿虽否认直接接触过包虫宿主，但均生活在包虫流行区，感染狗的粪便中携带包虫虫卵，易污染蔬菜或水源。人畜共饮同一水源增大了包虫虫卵传播感染人群的概率，易造成儿童的间接感染。在气候干燥和多风环境下，虫卵可随风飘扬，增大了经呼吸道感染的机会。本组病例中2例城市儿童虽无包虫流行疫区生活史，但均住在屠宰场附近，疫情、疫水接触的可能性高，推断其为感染的主要原因。4例(5.1%)儿童经询问家族史，发现父母及亲属中有同类病人，说明询问病史时关注家庭成员健康状况有助于找出儿童患病原因。儿童包虫病易出现误诊，所以入院后首次问诊过程中，务必详细采集病史，询问患儿是否有家畜接触史及疫区、疫情、疫水接触史和家庭史等可能的感染途径，特殊的接触史仍是诊断儿童包虫病的重要依据。

包虫病的临床症状与囊肿的大小，定位、破裂与感染有关[8]，儿童被感染后临床表现不一致，早期症状轻微可能无症状或体征，缺乏典型临床表现，往往不引起家长及儿童的注意，直至形成巨大包块或肝脏明显肿大，出现上腹部隐痛、腹胀等症状或并存其他疾病时才去医院进行就诊检查。本组病例中，因腹部包块就诊仅为8例(10.1%)，发热、咳嗽、咳痰和头痛等临床表现因不具备包虫病典型临床特性，就诊时易被忽视或误导，造成儿童包虫病的漏诊和误诊。29例(36.7%)儿童以腹痛、腹胀为主诉入院。在儿童期，包虫较成人包虫生长迅速，囊肿纤维壁尚未达到足够厚度，而且儿童较成人行动活跃，外伤机会较多，相对成人更易发生囊肿破裂而继发感染。本组中32例(40.5%)儿童主诉无明显症状于体检时发现入院,由于近年政府对地方病的重视，以学校为单位大力宣传和普及儿童包虫病的筛查工作，使更多儿童包虫病在早期得到诊断与治疗。

包虫病的诊断在详细采集病史的基础上，必须辅助实验室检查和影像学来进行确诊。由于被包虫病虫体感染后在较长时间内可能无症状或体征，但包虫抗原会不断地向外释放并进入血液，从而刺激人体免疫系统产生相应特异性抗体，因此实验室检测包虫抗体是包虫感染人群筛查和包虫病早期诊断的一种重要手段。在本院实验室诊断中使用的“组合抗原包虫病快速诊断试剂盒”，是一种简便、快速、敏感性高的方法，接受检测的50例患儿中，50例(100%)EgCF、EgP、EgB、Em2均为阳性。Em2为泡球蚴特异性抗原组分，但部分肝细粒棘球蚴感染患者也对Em2有较强的反应，Em2阳性患者也均在后期手术中被证实为由细粒棘球绦虫感染的囊型包虫病。包虫四项检测可避免同一个患者对不同抗原的反应性差异而造成假阳性或假阴性，提高检出率，但鉴于抗原检测法检测的结果只能反映患者的包虫感染情况，不能确定是否患病，因而结合影像学检查等手段来进行诊断更为精准。

采取B超和CT影像学检查，不仅有助于确诊包虫病，也有助于了解囊肿分布的位置和数量。本研究比对儿童与成人的影像学检查结果，发现在儿童CT检查中均未出现成人包虫囊肿中较常出现的钙化和囊内子囊等特征性CT表现，儿童期肝包虫囊肿可能处于发生、发展的阶段，所以子囊及钙化等征象不应作为诊断儿童肝棘球蚴病的主要依据。B超检查具有无创、安全、直观、方便、价廉等特点，因而适合儿童接受检查，其诊断肝包虫病率达93%[9]。CT检查的优势在于能较好地进行定位诊断，通常能发现一些超声不能识别的囊壁小的弧线状钙化及囊周的周围胆管扩张等变化，可以更好地显示囊肿的体积。B超和CT检查在诊断中起到协助定性、定位、定数(囊肿个数)、定量(囊肿大小)作用，可确定囊肿部位与肝脏各管道之间的关系，有助于医生估计手术剥除难度，对手术切除可行性、术前准备、手术规划和具体操作等后续的治疗具有重要的指导意义。所以应对儿童进行定期全面的影像学普查，以有效提高各种疾病的早期检出率和临床治疗效果，降低儿童各种疾病的发病率。

手术仍然是肝囊型包虫病主要的治疗方法[10-11]，彻底清除和杀灭包虫虫体是手术的目的，临床常用的手术方式包括开腹手术和微创术式，开腹手术包括姑息性术式(传统肝囊型包虫病内囊摘除术、改良内囊摘除术)和根治性术式(肝囊型包虫病外囊完整剥除术+肝囊型包虫病外囊次全切除术+肝部分切除术)。微创术式包括肝囊型包虫病经皮穿刺引流囊液术和腹腔镜肝囊型包虫病摘除术。目前有很对不同术式在囊型包虫病中的应用进行的研究，但大部分为回顾性研究。温浩等[12]通过对新疆医科大学第一附属医院2002年6月-2006年11月手术治疗的519例肝囊型包虫病患者临床资料进行分析，结果显示肝包虫姑息性术式其术后残腔并发症、带管时间等均显著高于根治性术式，表明肝包虫外囊完整剥除术治疗可根除因内囊摘除术所致包虫复发和胆瘘等并发症，与肝切除相比具有创伤较小、并发症少的特点，故认为肝包虫外囊完整剥离术式为治疗肝囊型包虫病的首选术式。本研究发现小儿包虫囊肿体积大，肝脏呈多发，且囊液活性强，结合术中实践体会，小儿肝囊型包虫还具有囊壁薄、囊肿张力大、多位于肝脏实质内的特点，这对外囊剥离手术带来了极大的困难。本研究中，仅有13例患儿行外囊完整剥离术。通过临床实践，本课题组认为内囊摘除+外囊次全切除更适合小儿肝囊型包虫病,外囊次全切除术可在内囊摘除术的基础上最大限度地切除外囊壁，使大部分包虫术后残腔变成“壁”，显著降低术后因存在残腔引起的感染或胆瘘并发症，并因切除了外大部分囊而杜绝了复发的可能性。针对内囊摘除术后包虫残腔胆漏采用了术中经胆道探查美兰造影术式，通过经胆管探查包虫囊肿壁与胆道的漏口可准确地缝闭残腔与胆道的漏口并进行有效的减压，从而彻底解决术后残腔胆漏的问题。本研究中42例外囊次全切除患者中，无复发患者。

近年来新疆包虫病儿童感染率呈上升趋势，严重威胁患儿的生长发育。儿童包虫临床表现不典型，易误诊、漏诊，因此在包虫病流行区应重视体检筛查 ，接诊时应关注流行病史与家庭成员健康状况，结合临床病史、影像学检查和实验室检查，准确可靠地诊断儿童包虫病，便于拟定合理的治疗方式，尽早发现尽早手术或药物治疗，避免影响儿童的生长发育。在新疆应加强疾病的普查和宣传，加强包虫病预防工作，因儿童需要父母与学校的监管和教育，对家长及学校进行包虫病预防的宣讲，有利于提高儿童对包虫病预防的认知度。家长与社会应进一步加强犬的管理，定期对家畜检查、驱虫，妥善处理感染性内脏，在生活中督促儿童养成饭前、便后用流动水洗手的卫生习惯，是预防和降低包虫感染率的有效方式。

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(本文编辑周芳)

Analysis of clinical treatment and prognosis for the children hepatic cystic echinococcosis in Xinjiang region

Kelibinuer Abudureyimu1，YAN Jinghong2， RAN Bo2， LI Haitao2， SHAO Yingmei2, MA Xiumin2，WEN Hao2,3

(1DepartmentofBiology,CollgeofBaiscMedicalSciences，2TheFirstAffiliatedHospitalofXinjiangMedicalUniversity,Urumqi830054，China；3XinjiangHydatidClinicalInstitute，Urumqi830054，China)

ObjectiveTo investigate the clinical treatment and prognosis for hepatic cystic echinococcosis (HCE) in children. MethodsRetrospective analysis the clinic data of 79 cases of HCE patients who were under the 14 years (including 14 years ) and accepted treatment in the First Affiliated Hospital of Xinjiang Medical University from January 2012 to October 2015. The data has been collected including epidemic history, clinical manifestations, HCE types, imaging， laboratory results, and therapeutic procedures. Res-ultsAll the patients underwent open surgical procedure, among them 42 cases underwent subtotal cystectomy, 13 cases underwent total cystectomy, 24 cases underwent improved endocystectomy. The post-operative complications were observed in 8 cases, 5 cases with residual and pleural cavity effusion , one case with pneumonia and another for intestinal obstruction, only one case died of multiple organ failure unfortunately. During 1 to 3 years follow up，no cases were found recrudescent. ConclusionUltrasound, CT and laboratory tests can confirm the preoperative diagnosis of Pediatric HCE, endocystectomy combined with subtotal cystectomy is effective treatment for HCE.

children; cystic echinococcosis; hepatic/DI; hepatic/TH

国家自然科学基金(U1303222)

克里比努尔·阿布都热依木(1983-)，女(乌孜别克族)，在读硕士，研究方向：遗传学。

温浩，男，博士，主任医师，教授，博士生导师，研究方向：包虫病基础与临床研究， E-mail：dr.wenhao@163.com。

R532.3

A

1009-5551(2016)06-0727-04

10.3969/j.issn.1009-5551.2016.06.015

2016-01-19]