梅宇 王健全 徐雁 鞠晓东
北京大学第三医院运动医学研究所(北京 100191)
骨样骨瘤是一种良性骨肿瘤,好发于10~30岁青壮年,男性与女性发病比例为2∶1至3∶1[1],国外统计约占全部良性骨肿瘤的11.23%,文献报道国人发病率略低于国外[2-4]。骨样骨瘤常好发于管状长骨的骨干部及干骺端,以股骨、胫骨多见,但也生长于任意骨结构中,包括关节部位[5]。典型的骨样骨瘤诊断并不困难,但发生在关节内,特别是髋关节的骨样骨瘤,由于病例罕见,医生认识存在不足,容易造成误诊漏诊。本文主要讨论髋关节骨样骨瘤的诊断及其关节镜手术治疗的疗效。
2010年4至2013年4月间,我院共收治髋关节骨样骨瘤病例8例。其中男性6例、女性2例;累及左髋4例、右髋4例。本组病例发病年龄在7~53岁,平均(26.5±15.7)岁,发病到接受手术治疗的时间间隔为2个月至3年,平均(17.8±12.3)个月。
本组患者具体情况见表1,就诊时均诉有髋关节疼痛,多为持续性痛,夜间加重,其中6例伴有显著的髋关节活动受限,表现为跛行,不能完成上楼、上车等屈髋动作;另2例髋活动度受限较轻,表现为上楼时疼痛,需手扶栏杆。6例患者曾多次服用非甾体类抗炎药(NSAIDs),其中5例服药后疼痛明显缓解,1例效果不明显。8例患者在来我院就诊前均有误诊经历,被诊断为髋关节滑膜炎、类风湿性关节炎、腰椎间盘突出症、髋部肌肉扭伤、髋臼唇损伤、结核等,并且接受药物、理疗等,症状无改善。
表1 髋关节骨样骨瘤病例的临床表现
在术前、术后24小时、最终随访时进行临床评估。术前临床评估包括疼痛发作特点、程度(VAS疼痛评分)及服用NSAIDs药物后效果,改良髋关节Harris评分。术后评估包括:术后24小时夜间痛的变化情况及VAS疼痛评分、术后主观满意度及髋关节活动能力恢复的情况、改良髋关节Harris评分。
影像学评价包括术前、术后髋关节正位、Dunn位X线片以及薄层CT扫描+三维重建。骨样骨瘤在X线上的典型表现为圆形或卵圆形的透亮区,瘤巢中心出现高密度钙化影,周围可见不同程度的骨质硬化,形成“牛眼征”。薄层CT扫描不仅可以发现特征性的“牛眼征”,同时结合三维成像,可以帮助医生明确肿瘤病灶的解剖位置和范围,为评估手术介入的方式提供依据。本组中有5例患者术前进行了髋关节MRI检查,作为CT影像补充及为鉴别其他髋部疾病提供影像学依据。
本组8例病例全部采用全身麻醉。其中1例7岁患者术前判断瘤巢位于股骨颈基底部的后侧,考虑髋关节镜操作受限,直接采用大转子后方入路切开,完整切除瘤巢及周围硬化骨;其余7例患者,5例位于头颈交界的内侧或前方,1例位于股骨颈基底内侧,1例位于髋臼前壁,均在关节镜下完成病灶切除术。初期有1例,在初次关节镜手术后复查CT时发现瘤巢未被切除,于2周后二次手术,并在术中C臂机确认下完整切除病灶。此后手术中均使用C型臂透视协助定位。
采用关节镜下切除髋关节骨样骨瘤时,患者采取仰卧位,利用髋关节镜专用牵引床将患肢固定在髋前屈15°、外展20°、轻度内旋位,踝关节牢固固定并施加牵引力,建立髋关节操作间隙。前外入路的建立需要在C型臂透视下进行,先找到股骨大转子的体表标志,在其前缘近端1 cm处水平穿刺进针,穿刺方向以紧贴股骨头上缘为宜,如果偏向关节间隙中心或髋臼一侧,可能导致穿刺针从髋臼唇内刺入,损伤髋臼唇,同时也会影响器械进出入路的通畅。顺利进入髋关节腔内以后,沿导针置入钝性套管,接关节镜,便可以在12点位观察髋关节窝内的情况。完成镜下病灶的切除,还需要开前外侧附加入路,关节镜在前外侧入路监视下,定位于腹股沟韧带中点向内向下各1 cm,针尖向远端倾斜45°方向进入髋关节窝,利用这两个入路对可疑区域进行探查。发现瘤巢后,将细导丝的尖端置入并贴在病灶表面,此时通过C型臂再次定位,并与CT影像上位置对比,确认无误后利用窄骨刀和磨钻切除肿瘤及周边硬化骨组织,直到创面完全显现正常松质骨。
本组8例患者,全部伴有不同程度的滑膜增生,其中2例关节囊与头颈部有明显粘连,3例合并股骨头颈部Cam型撞击表现,8例均未发现有明显的关节软骨损伤、髋臼唇撕裂和游离体。对于滑膜增生和关节囊粘连,通过刨刀、射频等加以清理,对于头颈部Cam型撞击表现,以射频汽化和磨钻加以成形。
术中及术后无需预防使用抗生素,对未行股骨头颈部成形的患者,术后第2天可以持双拐床旁活动,2周后完全负重活动,对成形股骨头颈部的患者,不限制髋关节活动度,负重时间后延2周。
采用SPSS13.0软件进行数据分析。服从正态分布的定量资料用平均值±标准差()表示。对该组病例术前及术后VAS疼痛评分及髋关节Harris评分采用配对样本t检验进行分析。P<0.01表示具有显著性差异。
本组8例病例,手术前均通过CT发现的“牛眼征”表现确诊为骨样骨瘤,7例采用关节镜下切除手术,1例采用切开手术,术后经X线及CT复查,病灶均得到完整切除,病理标本诊断均符合骨样骨瘤。见图1。
图1 髋关节骨样骨瘤的影像学表现
8例病例的瘤巢均为单发,其中7例(87.5%)发生在股骨侧,仅有1例(12.5%)位于髋臼侧,图2显示位于股骨侧及髋臼侧的瘤巢在切除前和切除后的关节镜下表现。
图2 髋关节骨样骨瘤的镜下表现
瘤巢的直径在5~13 mm,平均(8.6±2.5)mm,所有患者均获随访,随访时间为术后2个月至3年2个月,平均 (18.6±16.0)个月,患者满意度均为优(100%)。 见表2。
表2 髋关节骨样骨瘤病例的手术方式及术后情况
本组病例中,手术后24小时观察,8例患者夜间痛加剧的现象都消失,VAS疼痛评分由术前的7.3±1.4分降到术后24小时的1.1±0.8分。最终随访观察,患者髋关节功能活动在术后(4.1±2.0)周恢复到正常水平,表现为跛行消失,爬楼、上下车无疼痛、无受限。术后改良髋关节Harris评分 (92.3±4.3)分,较术前(52.1±6.3)分显著提高(P<0.01),见表3。
表3 术前及术后疼痛VAS评分及改良髋关节Harris评分比较
一般情况下,发生于长骨骨干的骨样骨瘤具有典型的临床表现,包括病灶部位持续疼痛伴夜间加重,口服NSAIDs类药物可控制疼痛,X线或CT上可见特征性的“牛眼征”,根据这些特点,诊断并不困难[1,6]。 而据文献报道,骨样骨瘤中尚有10%~13%[7]发生在关节部位,这类骨样骨瘤容易漏诊或误诊[8,9],其原因主要有:①病例罕见,医生对于此病的认识不足;②关节结构复杂,特别是髋关节疾病鉴别难度大,骨样骨瘤患者常因不特异的髋部疼痛、活动受限就诊,易被诊断为骨关节病、滑膜炎等;③影像学上的“牛眼征”在关节部位不易被发现,由于髋部骨性结构形态不规则,瘤巢极易与正常结构影像相互重叠、遮挡。所以,髋关节骨样骨瘤在初诊时常被漏诊,或被诊断为其他疾病,甚至经受不必要的治疗,对关节造成不可逆的损害。本组8例患者均有被误诊的经历,其中1例被误诊为髋关节结核或类风湿性关节炎,6例诊为慢性滑膜炎,3例诊为髋臼唇及肌肉损伤,1例诊为腰椎间盘突出症。
虽然引起髋关节疼痛的原因很多,但骨样骨瘤引发的疼痛仍然具有疼痛在夜间明显加重、服用NSAIDs类药物止痛效果好的特点。此外,髋关节活动特别是屈髋时疼痛加重,范围明显受限,而在X线上却看不到显著的关节退行性改变。多数学者认为,骨样骨瘤引起疼痛的原因是瘤巢中分泌的前列腺素E2引起瘤灶内血管压力改变,刺激局部神经末梢产生疼痛[6,10,11]。 而NSAIDs药物抑制了前列腺素E2合成,因而可以控制瘤巢分泌引起的疼痛。骨样骨瘤好发于少年或青壮年,男性多于女性。本组病例中,患者平均年龄26.5岁,最小7岁,男性是女性的3倍。所以,当青壮年患者出现不明诱因有髋部疼痛,特别是夜间加重、伴有显著的髋关节受限时,应考虑患此病的可能,可先给予NSAIDs药物进行诊断性治疗,同时完善影像学检查。
不同的影像学检查对于骨样骨瘤的敏感性不同。文献报道[12],发生在长骨骨干处的骨样骨瘤,77.3%~81.3%可以在X线上发现圆形或类圆形透亮的瘤巢,仅有约50%~63.6%病例可在瘤巢中心发现钙化影,即“牛眼征”,但对于关节部位的骨样骨瘤,X线的漏诊率较高。本研究的8例患者,只有3例在X线上看到类似骨样骨瘤表现,诊断率较低,这与瘤巢在关节各部分的重叠影像中被遮挡有关。MRI有助于确诊,但大面积的骨水肿及弥漫性滑膜炎表现,经常掩盖瘤巢病灶[5,7]。 本研究中,共有5例患者在术前进行了MRI检查,具备边缘硬化及中心呈“牛眼征”的病灶仅有3例,准确率为60%。比较而言,CT是诊断骨样骨瘤瘤巢最有价值的检查,特别是薄层扫描,可以发现直径在4 mm左右的病灶。骨样骨瘤的典型CT表现包括[13]:①瘤巢:为肿瘤的主体,多位于病灶的中心,呈圆形或卵圆形,直径4~15 mm,内有或无钙化影,若有钙化则呈 “靶心征”、“牛眼征”,CT值200~300 Hu。②瘤巢周围显著增生硬化的反应骨:表现为密度较高、均匀、似象牙样,髓腔变窄。③周围软组织无肿胀,层次清晰。本研究的8例患者,其瘤巢在CT影像上均能显示比较典型的“牛眼征”,边缘伴有清晰的骨质硬化,瘤体直径平均8.6 mm,最小病灶仅5 mm。CT优势除了发现符合骨样骨瘤特征的病灶外,还有利于确定瘤体的位置,特别是位于骨皮质边缘较浅表的瘤体,可以直观地在CT三维重建的影像上确定其位置。此外,也有文献报道,骨扫描对骨样骨瘤的敏感度较高。但通常说,阳性信号特异性较低,因为骨折和骨肿瘤病变都可能出现阳性信号。本研究未对病例进行骨扫描检查,主要考虑到同位素骨扫描的副作用,且并无文献表明其在骨样骨瘤诊断方面有特别优势。
髋关节骨样骨瘤除了引起难以消除的疼痛,还严重影响髋关节功能活动,应积极手术治疗,手术的关键是彻底切除病灶[6,14]。 自1935年Jaffe发现本病以来,手术包括传统切开方式去除连同周围正常骨组织在内的病灶区,CT引导下无水乙醇注射、激光热凝、射频消融[6,15],CT引导下刮除[16,17]及关节镜下病灶切除[18,19]。
由于髋关节解剖位置深在,传统切开手术需要较大切口才能显露病灶,对周围肌肉、关节囊损伤较大,容易并发关节感染、僵硬或加速退行性改变。此外,直视下观察,切除骨量不易控制,可能导致肿瘤切除不彻底,或去除骨量过多,增加复发或骨折的风险。CT下刮除或射频消融创伤小,效果较好,但CT方法需要影像科医生配合,在CT室或有CT设备的手术室进行,并且同样存在切除不彻底的可能,射频和激光热凝还会加剧关节软骨的退行性改变。
随着髋关节镜技术的日趋成熟,以微小创伤到达髋关节内,从而精确切除病灶已经可以实现。本组病例主要采用关节镜切除,临床效果较好。7例关节镜下切除的患者,肿瘤切除术后当晚夜间痛均未再发作,24小时VAS疼痛评分显著降低,术后最终随访时髋关节Harris评分显著升高。1例患者由于肿瘤未被切除,术后夜间痛并未缓解,2周后二次手术切除肿瘤后,当晚疼痛即消失,可见观察夜间疼痛是否消失,也能反映肿瘤切除是否彻底。同时,关节镜手术患者恢复快,术后4周已经恢复髋关节正常功能活动。但髋关节镜技术受限于股骨髋臼间隙,对于一些病例特别是瘤巢分布在股骨颈基底部后方的病例,可能存在镜下操作盲区,需要术前仔细评估瘤巢位置。有文献报道,当切除的骨组织较大时,有发生病理性骨折的风险,需要充分植骨,必要时还需要固定[13],本研究中8例患者瘤巢最大13 mm,均未植骨,1例切开患者适当推迟负重时间2周,无病理性骨折发生。
髋关节镜下切除骨样骨瘤的关键是准确定位瘤巢并彻底切除,这需要术前借助CT影像评估瘤巢位置,同时术中借助C型臂再次协助定位。本研究中,87.5%患者病灶发生在股骨侧,仅1例位于髋臼侧。文献报道的髋部骨样骨瘤也多发生在股骨端,发生在髋臼端的罕有报道[20]。术前CT评估的意义在于:①对于髋臼内和大部分股骨端的骨样骨瘤,可以在镜下完成切除,对于股骨颈基底部后方的骨样骨瘤,镜下操作存在盲区,需切开手术。②股骨颈基底部的瘤巢,由于并不暴露在关节腔内,切除时需要切开前外侧关节囊,并放松牵引,使髋关节屈曲,才能显露瘤巢位置。③多数瘤巢在骨皮质表面开口很小,关节镜下观察时,与股骨颈表面正常存在的“小凹”很相似,容易混淆。本研究中1例二次手术的患者,是因为术中把病灶旁的一个小凹误以为瘤巢开口,术后复查CT发现瘤巢并不在此处,二次手术在C型臂下反复定位,发现瘤巢位于初次手术部位偏外侧1 cm处,表面并无特殊,镜下仔细探查才发现其深方的囊变区。在回顾该病例初次手术视频时发现,被忽略的瘤巢表面附着少量类结晶样物质,使其表面较周围正常骨面发亮、更有光泽,在此之后的病例,同样发现类似发亮的瘤巢表面,以此可作为参照。事实上单纯关节镜下确定瘤巢位置是很困难的。对于术中无法确认的病灶,我们将细导针针尖贴在可疑的瘤巢表面,再利用C型臂透视并与术前CT影像进行比对,确认无误后再行切除。
瘤巢彻底切除后,患者疼痛可以在术后24小时内彻底消除。如有肿瘤组织残留,术后症状常得不到缓解。文献报道,过去肿瘤切除一直是整块切除,包括瘤巢及周围的反应骨,但Campanacii等[11]报告,认为无切除周围硬化反应骨的必要。我们认为,硬化反应骨致密而苍白,与外围正常松质骨的镜下表现明显不同,二者之间的界限清晰,关节镜下容易判断,可以先通过骨刀切除瘤巢及大部分硬化骨,再利用磨钻打磨掉剩余硬化骨组织,直到界限消失出现正常松质骨,这种方式使切除范围更精准。准确切除硬化反应骨组织并不会带来过量骨缺损。这也是镜下切除对比切开手术的优势。从本研究镜下切除病例的随访结果看,未见继发骨折或肿瘤复发。文献报道CT引导下切除的复发率较高,为5%~24%,虽然关节镜切除的报道很少[5],但尚未发现关节镜下切除后再复发的报道。
髋关节骨样骨瘤在临床上容易误诊,除了典型的疼痛和关节活动受限的临床表现,确诊有赖于CT检查。关节镜下完整切除瘤巢,创伤小,效果满意,是治疗髋关节骨样骨瘤的有效方法。
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