孤独症谱系障碍康复研究进展①

樊越波

孤独症谱系障碍(autism spectrum disorders,ASD)是一类发育性疾病群，患病率超过1%[1]，男女比约为6～9∶1，病因未明，与遗传因素相关性高。患者主要表现为社交沟通障碍，即不善于与人沟通，难以建立正常的社交关系，语言发育迟缓，肢体语言单调；此外还表现出异常行为，如反复玩手、喜欢开关灯等刻板行为，过分沉迷于不寻常的兴趣，还可能存在自言自语、说广告语言、鹦鹉学舌等异常语言行为。目前该病尚缺乏特效药物，主要以康复、心理干预和特殊教育干预为主。ASD已经成为全球性的公共卫生问题。

自1943年Leo Kanner首次报道孤独症以来，人们一直致力于ASD的治疗研究。大致可分为4个阶段：①20世纪60年代以前：对ASD的了解不足，被认为是“不治之症”；②20世纪60～80年代：应用行为分析疗法(Applied Behavioral Analysis,ABA)以及结构化教学等方法出现，使有效治疗ASD成为可能；③20世纪80年代末～21世纪初期：对ASD的认识逐渐加深，各种干预新方法不断涌现；④近5年：国外已不再热衷于新方法的开发，而进入循证研究阶段，开始探索融合各种方法的综合干预模式。本文就近年来各康复治疗方法的研究新进展进行综述。

1 行为治疗

Lovvas倡导的ABA被认为是最有效的干预方法之一，其核心方法为分解式回合操作训练(Discrete Trial Training,DTT)。这一方法强调两个方面：①分解，即将需要训练的适应性行为分解至儿童能掌握的具体动作细节，最后将这些动作细节用正向或反向连锁的方式串起来，形成有功能的适应性行为；②回合式，将训练根据指令、反应、强化、辅助、停顿5元素形成独立的回合进行训练。Peters-Scheffer等所做的Meta分析显示，ABA在适应性行为、语言以及智商(IQ)的提升上效果显著，但在社交沟通能力以及日常生活技能的提升上尚有争议[2]。Reichow也报道，早期的行为干预对适应性行为以及IQ的提升呈现正性效应[3]。

ABA需要在尽可能少干扰的环境中训练，难以在自然情景中开展。不少学者在ABA基础上提出“自然环境行为训练法”，其中较有代表的是正向行为支持法(Positive Behavioral Support,PBS)、关键性技能训练法(Pivotal Response Treatment,PRT)以及相互模仿训练(Reciprocal Imitation Therapy,RIT)。这些方法与DTT最大的不同之处在于目标行为并非在预先设置好的课程中呈现，而是在自然情景中强化目标行为。然而这些方法尚缺乏更多的证据证实其有效性。

近些年来，关于PBS、PRT、RIT是否为与ABA不同的、独立的方法体系争论不休。许多研究者过分强调这些方法与其他方法的不同。Weiss等认为，它们的基本原理来自于ABA，可以统称为“现代ABA”；其强调的“自然教法”能增加儿童自发产生适应行为的概率，弥补DTT难以增强儿童“启动适应行为”的缺陷[4]。因此，有效合理地使用以上行为治疗手段才是关键。

2 结构化教学

结构化教学是Schopler等于20世纪60年代起开展的TEACCH研究项目中的核心方法。它利用ASD儿童视觉学习优势，有针对性地使用视觉策略，安排清晰的环境分区，制定适合的时间流程表，构建个人工作系统，重视培养孩子的常规意识，以达到时间、空间、工作以及教具的结构化。有研究显示，结构化教学对改善儿童认知、模仿能力，提升适应性行为，培养独立性有显著作用，但对社交沟通能力的提升尚有争议。曾有研究质疑结构化教学过多利用视觉策略，可能会影响ASD儿童语言的发展。但近些年的研究发现，结构化教学非但对语言的发展没有阻碍，反而有一定的正向效应。

最近有学者根据结构化教学发展了一套针对成人ASD的结构化教学方法，称为PAMS(法语Programme Autisme Méthode Structurée，即“孤独症结构化教学法”的简称)[5]，在ASD成人居住处做特殊的环境改造，大量使用视觉策略，提前告知每天的生活事件，融入社交训练，结果显示，成人ASD患者行为问题显著减少，社交退缩减轻。

3 社交训练

社交缺陷是ASD儿童的核心缺陷，由于ABA及结构化教学在提升ASD儿童社交能力上存在局限，在20世纪90年代起兴起了一股对ASD进行社交干预研究的热潮。目前的社交训练方法可大致分为以改善静态社交为主与以改善动态社交为主两类。所谓静态社交又称工具性社交，如结账、打招呼等，具有高度的可预测性；动态性社交又称自主分享性社交，互动双方不严格遵循一定的模式，而是努力进行情感调控以维持互动，可预测性低，充满变化，需根据对方的反应做出调整。目前认为，对社交主动但异常型ASD，宜以静态社交训练为主；对社交被动型ASD，宜采用静态和动态社交训练相结合的方式；而社交冷漠型则宜采用动态社交训练。

3.1 静态社交训练 静态性社交训练的目的在于改善社交技巧，最有代表性的方法是社交故事。社交故事是Caral Gray于1991年提出的干预方法，主要是将需要训练的内容以第一人称、特殊句型(描述句、控制句、透视句、指示句等)编写成故事。社交故事以往被认为在改善儿童的静态社交系统上有良好的效果，但Kokina等所做的Meta分析显示，社交故事疗效的质疑度较低，但改善儿童的不良行为比改善社交技巧效果更好[6]。

3.2 动态社交训练 动态社交训练主要以提升社交欲望为主，其中发展-个体差异-人际关系法(Developmental,Individual-Difference,Relationship-based Approach,DIR)、人际关系发展干预(Relationship Development Intervention,RDI)、发育性社交语用模式(Developmental Social-Pragmatic Model,DSP)、“孩子站起来”项目(Sonrise Programm,SRP)、情绪调整与人际交往训练法等属于此类。这类方法通过不同的方式试图诱导儿童社交的自主性，并在社交中相互分享，学习社交技巧，进行相互间情感调控。其中最有代表性是DIR。

DIR是Greenspan等发展的以“地板时间”(floor time)为核心方法的干预体系，强调跟随儿童的指引，利用儿童的兴趣与儿童建立沟通圈。Pajareya等研究发现，DIR能提升情感分享能力以及社交欲望[7]。但也有研究发现，仅有58%的儿童能从地板时间的方法中获益。

动态社交训练的方法虽多，但整体而言缺乏严格的循证分析，尚难以确定其效果。

4 语言训练

ASD儿童的语言训练除了常规的语言前训练以及构音训练外，Wan等还专为辅助ASD儿童发音，开发了听觉-运动计划训练(Auditory-Motor Mapping Training,AMMT)，期望通过将歌声(音调)与动作活动联系在一起，加强孤独症儿童大脑神经区域间的连接，促使语言的输出，促进ASD儿童发声[8]。但此方法仍在试验阶段。

台湾曹纯琼等受Vygotsky鹰架理论的影响，并以Woods等人的鹰架学习为理论架构，提出了ASD鹰架式语言教育方法，旨在通过利用视觉辅助(语意图、语句卡以及情景相片或卡片等)以及语言辅助(五元素提问模式)的方式，达到改善语言表达应用能力以及内在语言思维能力[9]。但尚缺乏大样本的对照试验证实其效果。

由于ASD儿童近30%语言功能不佳，甚至无功能性语言，因此替代性辅助沟通方式得到广泛应用。其中由Andy Bondy等发展的图片交换沟通系统(Picture Exchange Communication System,PECS)相比单纯的图片沟通或手势沟通，结合了行为策略，操作性强，效果更为显著。Flippin等Meta分析显示，PECS促进沟通的作用显著，对于语言的影响有争议，但大多数研究均未报道对语言发展存在负性影响[10]。Ganz等也认为PECS是一种非常有前途的方法，尤其在促进沟通效果上[11]。

5 高级认知功能训练

高级认知功能训练是以孤独症认知缺陷为理论基础发展出的训练方法，被认为有望改变ASD儿童的认知神经功能缺陷，是未来干预发展的重要趋势。

5.1 心智解读能力训练 Barnon-Cohen于1985年提出ASD儿童存在心智解读能力缺陷，后续的研究证实了此观点。最初依据Barnon-Cohen理论发展的以初级错误信念为主的心智解读能力训练，虽然训练后儿童能通过测试，但却难以将其运用到实际生活中，日常生活改善效果并不显著[12]。后续的研究中增加了情绪识别、互联注意、假想游戏、次级错误信念、尴尬情景认知等训练内容，形成了较为完善的心智解读能力训练体系。但仍旧需要更多的研究证实其效果。

5.2 执行功能训练 1978年Damasio和Maurer提出了ASD儿童执行功能障碍理论，后续的研究也证实了这一点。学者逐渐发展了以工作记忆、抑制功能、思维转换能力、计划能力为主的训练系统。其中与社会性情感有关的训练称为热执行功能训练，与非情感性任务有关的称为冷执行功能训练。执行功能训练效果目前仍需更多的研究证实其效果[13]。然而不管是心智解读能力还是执行功能训练，都需要儿童具备一定的语言认知能力，尚无法泛化至较低功能的儿童。

6 其他训练

感觉统合训练(sensory integration training,SIT)虽然得到了广泛应用，但效果颇有争议。有报道认为SIT能增加儿童对周围环境的兴趣、改善手眼协调能力以及感觉信息的处理能力[14]。Lang等系统综述认为，SIT的训练效果存在疑问[15]，在实际工作中更倾向于利用感觉统合训练有趣的器材和活动，融入社交及语言的训练。

听觉统合训练(auditory integration training,AIT)是一种特殊的感觉统合训练，利用神经系统侧支抑制原理，改善儿童对某些频率的声音过度敏感或者迟缓。然而，后续的研究却意外地发现AIT在异常行为改善上效果显著，甚至优于对听觉信息的改善，原因尚不明确。Sinha等做的Meta分析显示，AIT的效果存在较大的疑问[16]。

丹佛模式(Denver Model)是Rogers所发展的、以皮亚杰认知理论及行为治疗为基础的认知训练方法。近期Rogers与Dowson等进一步发展了早期丹佛模式(The Early Start Denver Model)，在一定程度上结合了ABA、认知训练理论以及地板时间的方法。Dowson等发现此模型在IQ、语言理解以及适应性行为上显现了良好的效果[17]。

米勒方法是由Miller夫妇于1965开始研发的一种方法，强调利用躯体的运动来促进认知。但近年的研究认为此方法缺乏有效的验证，且评估系统过于主观。有待进一步研究。

其他如音乐、艺术、高压氧等康复治疗方法都缺乏有效证据，仍需深入研究。

7 综合干预模式

综合干预模式的探讨是近几年的热门课题。综合干预并非简单地将各种方法随意组合，而是科学、有效地结合各种方法。

目前关于综合干预模式存在两种思路。一种思路是多维度综合干预模式，也可理解为分层次、分阶段综合干预模式，即根据不同儿童、在不同时间段，循序渐进地针对性使用若干种不同方法。这种干预思路得到了广泛认可，但在具体的实施上还缺乏统一的操作指南。

另一种思路是以某种缺陷为突破口，将各种方法有机组合，最有代表性的是社会交流-情绪调节-交往支持模式(Social Communication/Emotional Regulation/Transactional Support Model,SCERTS)。SCERTS是一套以社交、情感调控为主线，评估儿童所处的社交、情感发展阶段，根据评估结果，将多种方法整合的综合训练模式。

8 小结

随着对ASD研究的深入以及观念的更新，国外的研究方向逐渐从对治疗方法的开发转向对各方法的效果、应用范围的研究，从单一方法的研究转向整合研究。目前我国仍处在ABA、结构化教育等单一方法引入及使用阶段，部分康复机构也使用多种方法干预，但在方法的整合上缺乏规范性与系统性。未来我们需要引入更多国外先进技术，并将其本土化，通过循证手段，建立适合中国国情的分阶段、分层次综合性干预体系。

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