简单先天性心脏病患儿的运动功能发育水平研究

周 璇，杜 青*，梁菊萍，李 欣，于 虹，靳梦蝶，诸小青，范起萌，宋圆圆，王姗姗

1.上海交通大学医学院附属新华医院康复医学科（中国上海 200092）；

2.上海交通大学医学院附属新华医院崇明分院康复医学科（中国上海 202150）

先天性心脏病（congenital heart disease, CHD）是儿童常见的出生缺陷。最新研究结果［1］显示，过去40年间CHD的患病率持续上升，约为4.905‰。CHD可分为简单CHD和复杂CHD，房间隔缺损（atrial septal defect, ASD）、室间隔缺损（ventricular septal defect, VSD）、脉导管未闭（patent ductus arteriosus, PDA）和肺动脉瓣狭窄（pulmonary stenosis, PS）均属于简单CHD，患儿的预后较好［2］。然而，简单CHD患者的生存情况比普通人群差［3］，死亡风险是普通人群的2倍［4］，并且心脏手术、心功能不全、心内膜炎、肺动脉高压、室性心动过缓、卒中等发生率明显增加。因此，简单CHD患儿的健康状况仍值得关注。

CHD对患儿的神经发育会产生影响，表现为发育迟缓［5-8］。CHD患儿的发育迟缓与CHD诊断类别［8］不相关，但与其在重症监护室（intensive care unit, ICU）的护理时间［9］和患儿性别［10］有关。开胸术后的CHD男性患儿比女性患儿更容易出现精细运动功能的发育落后［10］。有研究［11］报道，在婴儿期早期接受手术治疗的CHD患儿容易出现运动发育迟缓；另有研究［12］发现，介入治疗和手术治疗后的ASD患儿的神经心理发育情况相似，均落后于健康同龄儿童。目前，简单CHD患儿的运动发育现状尚不清楚。

CHD患儿合并发育迟缓的发生率较高。据报道，开胸术后的19月龄CHD患儿中，粗大或精细运动发育迟缓者占比42%，全面发育迟缓者占比23%［13］；心肺复苏后心血管疾病患儿中，2岁时发育迟缓者占比50%［14］。发育迟缓在CHD婴儿中的发生率更高。研究结果［5］显示，4月龄CHD患儿中，粗大运动功能迟缓者占比79%。Naef等［15］研究发现，在1岁的CHD患儿中，运动功能得分低于平均水平1个标准差者占比高达78%。然而，目前关于简单CHD患儿合并运动发育迟缓的研究较少。

本研究对0～6岁简单CHD患儿进行运动功能发育评定，探讨低年龄简单CHD患儿的运动功能发育特征及其合并运动发育迟缓的情况，为患儿的早期康复治疗提供理论依据。

1 对象与方法

1.1 研究对象

选择2016年10月—2018年12月在上海交通大学医学院附属新华医院小儿心血管科、康复医学科首次就诊的357例简单CHD患儿作为研究对象。所有研究对象家长均被告知研究过程并签署知情同意书。

入选标准：① 心脏彩超明确诊断为简单CHD，包括ASD、PDA、PS、VSD；② 年龄≤6岁。排除标准：① 合并遗传性疾病；② 合并神经系统疾病；③ 合并其他先天性畸形。

1.2 研究方法

采用Peabody运动发育量表（第2版） （Peabody developmental motor scale, 2nd edition, PDMS-2）评定所有研究对象的运动功能发育水平。PDMS-2常被用于CHD患儿发育相关的评定［10,16］。评定环境为1间安静、独立、采光较好的房间，房间温度控制在20 ℃～30 ℃。要求研究对象穿着1～2层衣服。评定时，允许家长在场以鼓励研究对象发挥出最佳的运动功能水平。由同一名康复治疗师作为评定者，严格按照PDMS-2的项目测试指导进行操作指导，对所有研究对象进行PDMS-2的粗大运动、精细运动测试项目的测试。粗大运动测试项目包括反射、姿势、移动、实物操作，精细运动测试项目包括抓握能力和视觉运动统合能力。根据测试得分，计算精细运动发育商（fine motor quotient,FMQ）、粗大运动发育商（gross motor quotient,GMQ）和总运动发育商（total motor quotient, TMQ）。GMQ＜90分为粗大运动发育迟缓，FMQ＜90分为精细运动发育迟缓，TMQ＜90分为总运动发育迟缓。

1.3 统计学方法

采用STATA 13.1软件包进行数据处理。定量资料进行正态分布检验，符合正态性分布的定量资料用±s±s表示，2组间比较用独立样本t检验，多组间比较用方差分析；定性资料的比较采用χ2检验。P＜0.05表示差异有统计学意义。

2 结果

2.1 基本情况

357 例简单CHD患儿中，106例ASD，49例PDA，35例PS，167例VSD；男性163例，女性194例；平均年龄为（32.2±18.8）个月，平均身长为（91.9±17.2）cm，平均体质量为（14.1±5.1）kg。男性和女性CHD患儿的平均年龄、身长、体质量及CHD类型构成的差异均无统计学意义（P＞0.05）。详见表1。

表1 研究对象的基本资料

2.2 运动发育商

357 例简单型CHD患儿的平均GMQ、FMQ、TMQ 分 别 为 91.3±8.9、97.5±9.2、93.3±8.8分。CHD不同类型患儿GMQ、FMQ、TMQ的差异均有统计学意义（均P＜0.05），PDA患儿各项运动发育商均最低，PS患儿GMQ和TMQ最高，VSD患儿FMQ最高。CHD女性患儿GMQ显著低于男性患儿（P=0.003），男性和女性CHD患儿FMQ、TMQ的差异均无统计学意义（均P＞0.05）。详见表2。

表2 不同类型及不同性别CHD患儿的运动发育商±s , 分

表2 不同类型及不同性别CHD患儿的运动发育商±s , 分

项目CHD类型性别ASD（n=106）PDA（n=49）PS（n=35）VSD（n=167） P值 女性（n=194）男性（n=163） P值GMQ 90.9±8.7 87.2±10.5 93.7±6.8 92.2±8.4 0.002 90.0±9.1 92.8±8.4 0.003 FMQ 96.9±9.2 94.0±10.4 98.0±8.3 98.8±8.7 0.011 97.6±9.3 97.4±9.0 0.857 TMQ 93.0±8.8 88.6±11.2 94.9±7.2 94.5±7.9 0.000 92.8±8.8 94.0±8.9 0.196

2.3 CHD合并运动发育迟缓情况

357 例简单CHD患儿中，134例患儿存在粗大运动发育迟缓，占比37.5%；42例患儿存在精细运动发育迟缓，占比11.8%；104例患儿存在总运动发育迟缓，占比29.1%。

CHD不同类型患儿的运动发育迟缓率见图1。统计学分析结果显示：CHD不同类型患儿粗大运动发育、总运动发育迟缓率的差异均有统计学意义（P=0.016,P=0.014）；PDA患儿粗大运动发育、精细运动发育和总运动发育迟缓率均最高，PS患儿粗大运动发育和总运动发育迟缓率最低，VSD患儿精细运动发育迟缓率最低。

图1 CHD不同类型患儿的运动发育迟缓率

CHD男性和女性患儿的运动发育迟缓率见图2。统计学分析结果显示：CHD女性患儿粗大运动发育迟缓率显著高于男性患儿（P=0.044），CHD男性和女性患儿精细运动发育和总运动发育迟缓率的差异无统计学意义（均P＞0.05）。

图2 CHD男性和女性患儿的运动发育迟缓率

3 讨论

CHD患儿运动发育往往落后于同龄健康儿童，因此早期监测和长期随访非常重要［7］。本研究结果显示：0～6岁简单CHD患儿合并总运动发育迟缓的发生率达到29.1%，且男性与女性患儿以及CHD不同类型（ASD、PDA、PS、VSD）患儿的运动发育特征不同。

本研究中CHD患儿合并粗大运动发育迟缓的发生率为37.5%，合并精细运动发育迟缓率为11.8%，合并总运动发育迟缓率为29.1%。有研究［5］采用Alberta婴儿运动量表（Alberta infant motor scale, AIMS）评定4月龄CHD患儿的粗大运动功能发育情况，结果发现，高达79%的患儿有发育迟缓。既往研究［17］结果显示，即使在大年龄CHD患儿中，也存在运动发育问题。有研究［18］报道，学龄期VSD患儿精细运动能力较差；约58.7%的大年龄CHD患儿有中重度运动功能障碍，且其中有明显残留心脏畸形患儿的运动发育水平差于没有残留畸形或只有轻度残留畸形的患儿。此外，复杂CHD患儿合并运动发育迟缓的发生率较高。据报道，在开胸术后的CHD患儿中，粗大运动发育迟缓的患儿占比50%［16］，28.2%～50.0%的患儿有精细运动发育迟缓［10］。

CHD患儿的发育问题可能与多种因素有关，包括手术治疗、个人因素、环境因素等［16］。研究发现：在开胸术后的CHD患儿中，先心病不同类型患儿的运动发育无明显差异［19］；VSD开胸术后患儿的运动功能障碍较介入手术后患儿更明显［17］。

本研究结果显示，与VSD、ASD、PS患儿相比，PDA患儿各项运动发育商均较低。究其原因，可能与PDA通过脑室周围出血或脑室扩大影响大脑的早期发育有关［20］。

本研究结果显示，CHD女性患儿粗大运动发育明显落后于男性患儿，不同性别患儿的精细运动发育商和总运动发育商无明显差异。Majnemer等［10］在对1个月～2岁时即行开胸手术的复杂CHD儿童的发育评定中发现，学龄前期的CHD男性患儿精细运动发育明显落后于女性患儿。研究结果的不一致可能与纳入对象不同的CHD严重程度和年龄等有关。

本研究未纳入正常儿童作为对照组，今后还需要进一步比较简单CHD患儿与正常儿童的运动发育情况，并长期监测简单CHD患儿的运动发育状况，及时给予康复治疗干预。

综上，0～6岁简单CHD患儿合并运动发育迟缓的发生率较高（占比29.1%）。不同性别、不同类型患儿的运动功能发育水平不同，女性患儿粗大运动发育迟缓率显著高于男性患儿，PDA患儿各项运动发育迟缓率均高于VSD、ASD、PS患儿。