胫骨远端骨巨细胞瘤手术术式的选择 12 例报告并文献复习

徐明 王丰 于秀淳 胡永成 张国川 郑凯

骨巨细胞瘤 (giant cell tumor of bone，GCT) 是临床上常见的呈侵袭性生长、中间性质的原发骨肿瘤，好发生于青壮年，20～40 岁为发病高峰。GCT 的手术治疗分为三类：刮除术、切刮术和整块切除术[1]，治疗方式的选择要依据 GCT 的生物学行为。骨巨细胞瘤协作组 (giant cell tumor of china，GTOC) 研究发现不同部位的 GCT 生物学行为有所不同，治疗方式也会相应不同。桡骨远端 GCT 刮除术后复发率较高，GTOC 回顾性分析 48 例桡骨远端 GCT，总体复发率在 30%，文献报道肿瘤刮除后复发率在 25%～89% 之间[2]，对于 Campanacci Ⅲ 级的患者应用整块切除腓骨移植，可以将复发率降低至 8.3%[3]。肱骨近端 GCT 刮除术后复发率为 7.1%，刮除术后上肢功能明显优于整块切除，建议尽可能选择广泛的刮除术治疗肱骨近端 GCT[4]。股骨近端 GCT 发生病理性骨折的风险高，刮除术后复发率为 9.5%，对 Campanacci Ⅲ 级的患者建议整块切除重 建[5]。回顾性分析 410 例膝关节周围 GCT，刮除术复发率为 53.4%，切刮术复发率为 27.6%，整块切除术复发率为 4.9%，总的局部复发率为 23.4%[1]。影响膝关节周围 GCT 局部复发的因素较多，采用循证医学方法，结合专家意见共识，建立膝关节周围 GCT 评分系统从而制订最佳手术方案[6]。因此研究不同部位 GCT 的特点很有必要。

胫骨远端 GCT 发病率低，Campanacci 等[7]回顾性分析了意大利 Rizzoli 骨肿瘤中心 1913～1983 年收治的 327 例 GCT 患者，20 例位于胫骨远端，占 6.1%。牛晓辉等[8]对 621 例肢体 GCT 进行统计，仅有 14 例发生在胫骨远端，占 2.3%。胫骨远端是下胫腓关节和踝关节的组成部分，具有独特的解剖特点：周围肌肉覆盖薄弱，骨膜外肌腱多、血运差。如果肿瘤位于胫骨远端外侧，由于腓骨的阻挡，行肿瘤刮除术时会影响肿瘤的显露，导致复发率增高。如果行胫骨远端整块切除术，需要术后提供一个无痛、能为行走提供足够稳定性的踝关节，手术难度大[9]。目前常用的手术方法有保留踝关节的肿瘤刮除或切刮术[10-12]、整块切除踝关节融合术[13-17]。 AlSulaimani 等[10]回顾了加拿大 6 个主要骨肿瘤中心治疗的 31 例胫骨远端 GCT 患者，是目前检索到相关文献中病例最多的报道。31 例中，22 例行刮除术，9 例行切刮术，9 例发生局部复发，局部复发率为 29%，MSTS 平均 91%。在有关整块切除踝关节融合的文献中，13 例行整块切除、骨搬运、踝关节融合术[13-14]，术后均无复发，但术后功能较差，MSTS 平均 26.97%；6 例应用自体骨或灭活骨移植踝关节融合术[15-17]，其中 1 例术后 9 个月复发，MSTS 平均 77%。但如何制订胫骨远端 GCT 手术方式选择策略，目前尚无明确的标准。

对三家骨肿瘤治疗中心治疗的 12 例胫骨远端 GCT 患者进行回顾分析并复习文献 61 例，对胫骨远端 GCT 的治疗方式、预后、术后并发症及肢体功能等方面进行系统分析。目的是：(1) 总结多中心胫骨远端 GCT 治疗方法、复发率、并发症及术后功能；(2) 通过系统文献综述，比较不同手术方式的复发率及术后功能；(3) 探讨胫骨远端 GCT 手术方式选择的策略。

资料与方法

一、纳入标准与排除标准

1. 纳入标准：(1) 2000 年 1 月至 2017 年 12 月，解放军第 960 医院、天津医院、河北医科大学第三医院 3 家医院所收治的胫骨远端 GCT 患者； (2) 经病理诊断明确的胫骨远端 GCT 患者；(3) 接受手术治疗的患者；(4) 随访资料完整者。

2. 排除标准：(1) 非手术治疗者；(2) 随访不足 24 个月者；(3) 资料不完整者。

二、一般资料

本研究共纳入 12 例。男 4 例，女 8 例，年龄 20～64 岁，平均 34 岁。初诊时原发 11 例，复发 1 例。Campanacci GCT 影像学分级：Ⅱ 级 (骨皮质有破坏，呈膨胀性改变，但未形成软组织肿块) 5 例，Ⅲ 级 (骨皮质破坏，有软组织肿块形成) 7 例。

三、手术方法

GCT 的手术分为：刮除术、切刮术、整块切除术[1]三类。其它辅助措施有：(1) 为修复骨缺损的措施，如：植入自体骨、同种异体骨或骨水泥；钢板内固定、人工假体置换等；(2) 为降低局部复发率对肿瘤瘤壁的处理措施，包括物理措施 (如磨钻、微波、电刀烧灼、脉冲冲洗等)、化学性辅助措施 (如苯酚、氯化锌等)。

1. 手术策略：手术治疗的目的是在彻底清除肿瘤组织的前提下，尽可能保留自身关节、恢复肢体功能[18]。目前尚无明确的标准指导胫骨远端 GCT 手术方案的选择，根据 GTOC 制订的膝关节 GCT 评分系统[6]，决定手术方式的主要影响因素有 4 项指标：(1) 是否存在病理性骨折；(2) 皮质骨破坏情况；(3) 肿瘤大小；(4) 软骨下骨和关节软骨受 损情况。胫骨远端 GCT 手术策略同样依据以上 4 项指标。

2. 刮除术：(1) 手术适应证：无病理性骨折或关节内骨折，肿瘤位于髓腔内，皮质无破坏或轻度骨质破坏，没有形成明显软组织肿块，关节面无肿瘤突破，为 Campanacci Ⅰ、Ⅱ 级；(2) 手术方法：胫骨远端电钻扩大开窗充分显露，保护周围软组织不受侵犯，刮除肿瘤组织至正常骨质。刮除肿瘤后瘤腔内可植入自体骨或同种异体骨，亦可填充骨水泥，视骨缺损情况决定是否应用内固定 (图 1)。

图1 胫骨远端 GCT 行肿瘤刮除术示意图 a：肿瘤位于髓腔内，皮质无破坏，没有形成明显软组织肿块，为 Campanacci Ⅰ 级；b：皮质骨扩大开窗，行肿瘤刮除术；c：瘤腔内植入自体骨或同种异体骨，开窗的皮质骨刮除肿瘤后，再次植入，覆盖皮质缺损区Fig.1 Schematic diagram of distal tibial GCT curettage a: The tumor was located in the medullary cavity with no cortex destruction or obvious soft tissue mass, Campanacci grade Ⅰ; b: The cortical bone was expanded and the tumor tissue was removed; c: Autogenous bone or allogeneic bone was implanted into the tumor cavity; the fenestrated cortical bone was implanted again to cover the cortical defect area after tumor removal

本组 12 例，5 例行刮除术，均为 Campanacci Ⅱ 级，占 42%。骨水泥填充 3 例 (其中 1 例联合钢板内固定)，自体骨植入 1 例，同种异体骨植入 1 例。对肿瘤瘤壁的处理措施：5 例均用电刀烧灼、脉冲冲洗瘤壁，其中 1 例应用微波灭活肿瘤及磨钻磨除松质骨。

3. 切刮术：(1) 手术适应证：肿瘤体积较大，皮质骨破坏且形成软组织肿块，为 Campanacci Ⅲ 级，但关节面尚未被破坏；(2) 手术方法：于软组织肿块边缘锐性分离周围正常组织，将软组织肿块及部分皮质骨一并切除，彻底刮除瘤腔内的肿瘤组织，注意保护周围软组织，防止肿瘤污染。采用物理或化学方法处理瘤壁，降低复发率。瘤腔内填充骨水泥，亦可植入自体骨或异体骨，如骨缺损较大，需要联合应用内固定 (图 2)。切刮术与刮除术的本质差别在于切刮术的无瘤原则要高于刮除术，术中需要将软组织肿块边缘外正常组织切除，防止肿瘤复发。刮除术的患者肿瘤尚未突破骨皮质形成软组织肿块，骨的间室尚未破坏，可以在骨皮质内刮除肿瘤。

图2 胫骨远端 GCT 行肿瘤切刮术示意图 a：骨质部分破坏、软组织肿块形成，胫骨远端关节面尚未破坏；b：切除软组织肿块及部分皮质骨，彻底刮除肿瘤组织；c：行胫骨远端瘤腔内骨水泥填充、内固定术Fig.2 Schematic diagram of distal tibial GCT excision and curettage a: Partial destruction of the bone, soft tissue mass and intact distal tibial articular surface; b: The soft tissue mass and part of the cortical bone were removed, and the tumor tissue was completely scraped; c: Bone cement filling and internal fixation were performed in the distal tibial tumor cavity

本组 12 例，6 例行切刮术，均为 Campanacci Ⅲ 级，占 50%。骨水泥填充 4 例 (其中 3 例联合钢板内固定，1 例螺钉内固定)，自体骨植入 2 例 (其中 1 例联合钢板内固定)。对肿瘤瘤壁的处理措施： 6 例均用电刀烧灼、脉冲冲洗瘤壁，其中 1 例应用苯酚灭活瘤壁，1 例应用微波灭活肿瘤。

4. 整块切除术：(1) 手术适应证：骨质破坏严重、胫骨远端关节面破坏、肿瘤多次复发踝关节无法保留或复杂病理性骨折；(2) 手术方法：行胫骨远端肿瘤边缘切除，包括肿瘤边缘正常的软组织和骨组织，切除后骨缺损处行植骨钢板内固定踝关节融合术，尽可能保留距下关节 (图 3)。

图3 胫骨远端 GCT 行肿瘤切除踝关节融合术示意图 a：骨质破坏严重、软组织肿块形成，胫骨远端关节面破坏；b：行胫骨远端整块切除、植骨、接骨板内固定、踝关节融合术；c：侧位可见接骨板固定于距骨，保留距下关节Fig.3 Schematic diagram of distal tibial GCT tumor resection and ankle arthrodesis a: Severe bone destruction, soft tissue mass and distal tibial articular surface destruction; b: En block removal, bone grafting, plate fixation and ankle arthrodesis were performed; c: In the lateral view, the plate was fixed to the talus and the subtalar joint was preserved

本组仅有 1 例初次手术采用整块切除术，重建方式为自体腓骨髂骨植骨、可吸收螺钉固定、踝 关节融合。另 1 例因两次肿瘤刮除术后均复发，遂行肿瘤整块切除、腓骨移植、螺钉固定、踝关节融合术。

四、观察指标

1. 随访情况：术后 1～5 年，每 6 个月门诊随访 1 次；从第 6 年开始，每年随访 1 次。每次随访进行局部体格检查，肢体功能评分；病变部位 X 线片及 CT 检查，MR 检查观察关节软骨退变情况；肺部 CT 检查。

2. 肿瘤学结果：随访过程中，通过局部体格检查，观察局部有无肿块及压痛。动态观察病变部位 X 线片及 CT 检查，及时发现局部溶骨性破坏，如随时间进展，考虑复发可能性大，入院后明确诊断，进一步治疗。通过肺部 CT 检查，明确是否肺转移。

3. 术后并发症：术后并发症是由于手术操作而引起的组织器官的损伤、功能障碍等，包括近期并发症，如：切口感染不愈合、术后出血、静脉血栓等；远期并发症，如：踝关节疼痛功能受限、病理性骨折等。

4. 国际骨与软组织肿瘤协会 (Musculoskeletal Tumor Society，MSTS) 功能评价：采用 MSTS 1993 功能评分对患者术后功能进行评价[19]。该评分系统共分 6 项：下肢评分包括疼痛、功能、情感接受、支撑、行走及步态，其中每项评分满分为 5 分，共 30 分。将每项的实际得分除以满分，得到最终的百分比比值结果。每次随访时均行 MSTS 1993 功能评分，汇总后取平均值。

文献资料

一、文献纳入标准及排除标准

1. 纳入标准：(1) 研究对象：胫骨远端 GCT；(2) 干预措施：手术治疗且每例患者均有详细的手术方法；(3) 观察指标：患者术后并发症、复发情况及肢体功能，有明确的随访时间及随访时间 ≥ 12 个月；(4) 研究类型：回顾性研究及个案报道。

2. 排除标准：(1) 仅报道了数量，没有详细介绍治疗方法及结果；(2) 重复报道的病例；(3) 缺少随访资料。

二、检索策略

英文检索数据库：PubMed 数据库以及 OVID Full Text，EBSCOhost，Elsevier，SpringLink，ProQuest 外文全文数据库，英文检索表达式：(“bone neoplasms”OR“tumor”OR“giant cell tumors”) AND (“distal tibia”OR“lower end of tibia”or“ankle”)。采用主题词和自由词联合的检索策略，并手工检索部分相关文献。中文检索数据库：中国知网，万方数据及维普期刊数据库，中文检索表达式：(肿瘤 or 骨巨细胞瘤) and (胫骨远端 or 胫骨下端 or 踝关节)。文献发表时间 1979 年 1 月至 2018 年 12 月。

初检到 61 篇文献，对每 1 篇文献及参考文献进行阅读，手工检索有意义的参考文献，以补充获取相关文献。按照文献的纳入和排除标准，最终纳入 13 篇英文文献[10-17,20-24]，中文文献 0 篇。未发现随机及半随机对照研究，本研究中的文献系统综述均为回顾性研究和个案报告。

三、研究内容

文献分析指标包括：(1) 一般情况：即统计文献中胫骨远端 GCT 发病例数、性别、年龄以及 Campanacci 分级情况，统计详细的手术方法及例数；(2) 手术疗效：即统计术后肿瘤复发、术后并发症及后续治疗情况，统计术后 MSTS 评分；(3) 疗效比较：即比较肿瘤刮除和整块切除两种手术方式术后复发率、肢体功能是否存在差异。

四、研究方法

依据分析内容，将最终纳入分析的 13 篇文献中每例患者的资料录入表格，对于缺少某一项或者几项的患者，给予标记空缺；然后统计患者的一般情况，对不同治疗方式的疗效进行统计分析。

五、统计学处理

应用 SPSS 19.0 (SPSS 公司，美国) 统计软件进行数据分析，采用χ2检验对不同治疗组间的复发率进行比较，采用两个独立样本的非参数 Mann-WhitneyU检验比较两组间术后功能。检验水准 α 值取双侧 0.05。

结 果

一、随访情况

截至 2019 年 9 月，12 例胫骨远端 GCT 患者随访时间 28～177 个月，平均 94 个月，中位随访 90 个月，无肺转移及死亡患者。

二、肿瘤学结果

初次行刮除术及切刮术的 11 例中，3 例 (27.2%) 局部复发。另 1 例初次行整块切除术，术后无复发。复发的 3 例患者中，解放军第 960 医院 2 例 (2 / 5)、天津医院 1 例 (1 / 3)、河北医科大学第三医院 0 例 (0 / 4)，三所医院的复发率差异无统计学意义；复发的 3 例均为 Campanacci Ⅲ 级，平均术后复发时间为 31 个月，其中有 2 例术后多次复发，最终 1 例行肿瘤整块切除术，1 例行截肢术。

三、术后并发症

1 例行石膏固定，术后 2 周出现足跟压疮，给予更换石膏，半年后足跟皮肤坏死区愈合。1 例术后皮下积液切口不愈合，给予二次局部清创缝合后切口愈合。

四、MSTS 功能评价

12 例每次随访时均行 MSTS 功能评分，汇总后取平均值。12 例 MSTS 评分 43.3%～100.0%，平均 88.1%。其中 1 例截肢术患者评分为 43.3%，2 例踝关节融合术患者平均评分为 73.3%，9 例非踝关节融合术患者平均评分为 96.3%。

五、典型病例

例 1，女，46 岁。2002 年 3 月，在外院行右胫骨 GCT 刮除植骨术，术后 30 个月复发 (图 4a)。2004 年 12 月 30 日，在我院首次手术行肿瘤切刮术，瘤腔苯酚灭活、植自体骨；术后 52 个月局部复发，局部软组织肿块形成 (图 4b)。2009 年 4 月 29 日，行肿瘤刮除、骨水泥填充、钢板内固定术 (图 4c)；术后 49 个月再次复发 (图 4d)，2013 年 5 月 30 日，行肿瘤整块切除、腓骨植骨、螺钉固定、踝关节融合术 (图 4e)。随访截至 2019 年 9 月，局部无复发 (图 4f～j)。

图4 例 1，女，46 岁，右胫骨远端 GCT a、b：胫骨远端 GCT 刮除植骨术后 2 年半，复查 X 线片可见骨皮质破坏，软组织肿块形成 (箭头处)，植骨区溶骨性破坏；c、d：在我科行刮除植骨术后 52 个月，复查 X 线片示植骨区骨质破坏，肿瘤复发部位位于胫骨前内侧，软组织肿块形成，周围有骨性包壳；e、f：再次行肿瘤刮除、骨水泥填充、钢板内固定术，术中显露软组织肿块，将其连同周围皮质一并切除，术后 4 天复查 X 线片示骨水泥填充满意，钢板位置良好；g、h：术后 49 个月复查 X 线片示胫骨后方及靠近关节软骨处髓腔内溶骨性改变 (箭头处)，复发部位位于骨水泥的深面，考虑为手术残留；i、j：再次行肿瘤整块切除、腓骨植骨、螺钉固定、踝关节融合术，术中保留内踝部分胫骨，术后 X 线片示踝关节融合良好，螺钉固定牢靠Fig.4 Case 1, a 46-year-old female with GCT of the right distal tibia a - b: Two and a half years after curettage and grafting of GCT in the distal tibia, reexamination X-ray film showed cortical destruction, soft tissue mass (arrow), and lytic destruction at the site of the graft; c - d: Fiftytwo months after curettage and bone grafting, reexamination X-ray film showed bone destruction in the bone grafting area, tumor recurrence in the anteromedial tibia, soft tissue mass and surrounding bony envelope; e - f: Tumor curettage, bone cement filling, and plate internal fixation were performed again; the soft tissue mass was exposed during the operation, which was removed together with the surrounding cortex; X-ray reexamination 4 days after the operation showed that the bone cement filling was satisfactory and the plate was in good position; g - h: X-ray image 49 months postoperatively showed osteolytic changes in the medullary space behind the tibia and near the articular cartilage (arrow); the recurrence site was deep in the bone cement and was considered as surgical residue; i - j: En-bloc resection, fibular bone grafting, screw fixation and ankle arthrodesis were performed again, and the medial malleolus part of the tibia was preserved during the operation; Postoperative X-ray films showed good ankle joint fusion and solid screw fixation

例 2，男，28 岁，右胫骨远端 GCT (图 5a)。2013 年 3 月 2 日，在我科行肿瘤切刮术、自体腓骨植骨、钢板内固定、踝关节融合 (图 5b)，术后 19 个月局部复发 (图 5c)； 2014 年 10 月 10 日再次，行肿瘤刮除、微波灭活、骨水泥填充术 (图 5d)；术后 14 个月再次复发 (图 5d)，因软组织肿块大，骨质破坏严重、软组织难以覆盖创面；2015 年 12 月 18 日，行小腿中段截肢术 (图 5e～j)。

图5 例 6，男，28 岁，右胫骨远端 GCT a、b：术前 X 线片示右胫骨远端内侧呈溶骨性改变，骨皮质明显膨胀变薄，胫骨软骨下骨破坏；c、d：行肿瘤切刮术、自体腓骨植骨、钢板内固定、踝关节融合，术中切除膨胀变薄的胫骨，刮除髓腔内肿瘤组织，术后 X 线片示植骨充分，内固定牢靠；e、f：术后 12 个月复查 X 线片示原植骨区呈溶骨性破坏，肿瘤复发，考虑复发原因为肿瘤残留；g、h：再次行肿瘤刮除、微波灭活、骨水泥填充术，术中保留原内固定，切除前方软组织肿块，术后 X 线片示骨水泥填充满意；i、j：术后 14 个月 X 线片示胫骨远端前方巨大软组织肿块，骨质破坏严重、软组织难以覆盖创面，行小腿中段截肢术Fig.5 Case 6, a 28-year-old male with GCT of the right distal tibia a - b: Preoperative radiographs showed osteolytic changes in the distal medial part of the right tibia, marked expansion and thinning of the bone cortex, and destruction of the subchondral bone of the tibia; c - d: Tumor curettage, autogenous fibular bone grafting, plate internal fixation and ankle joint fusion were performed; The expanded and thinned tibia was removed intraoperatively, and the tumor tissue in the medullary cavity was scraped; Postoperative X-ray films showed that the bone graft was sufficient and the internal fixation was reliable; e - f: X-ray film 12 months after the operation showed osteolytic destruction of the original bone graft and tumor recurrence, which was considered as residual tumor; g - h: Tumor curettage, microwave inactivation and bone cement filling were performed again; the original internal fixation was retained during the operation, and the anterior soft tissue mass was removed; postoperative X-ray films showed that bone cement filling was satisfactory; i - j: X-ray image 14 months after surgery showed a large soft tissue mass in front of the distal tibia; the bone was severely damaged and soft tissue could hardly cover the wound; the middle leg amputation was performed

例 3，女，28 岁，右胫骨远端 GCT (图 6a)。2016 年 9 月 14 日，行右胫骨 GCT 切刮术、骨水泥填充、钢板内固定；术后 29 个月生育后出现局部复发 (图 6b)，并出现肺转移；2019 年 2 月 12 日，再次行肿瘤局部刮除术 (图 6c)，并应用地舒单抗治疗；随访截至 2019 年 9 月，局部无复发，肺部转移灶钙化 (图 6d)。

图6 例 11，女，28 岁，右胫骨远端骨巨细胞瘤 a、b：术前 X 线片示肿瘤位于胫骨远端后内侧，骨皮质破坏；c：行肿瘤切刮术、骨水泥填充、钢板内固定，术后 29 个月复查 X 线片示胫骨髓腔内、骨水泥外侧有溶骨性破坏，复发部位位于残留的胫骨髓腔内的松质骨，考虑复发原因为肿瘤残留；d：再次行肿瘤局部刮除、骨水泥局部填充术，术后 X 线片示骨水泥填充良好Fig.6 Case 11, a 28-year-old female with GCT of the right distal tibia a - b: Preoperative radiographs showed posterior medial tumor, and the cortical bone was destroyed; c: Tumor curettage, bone cement filling, and plate internal fixation were performed; X-ray films 29 months after surgery showed osteolytic destruction in the medullary cavity of the tibia and outside the bone cement; the recurrence site located in the cancellous bone in the remaining medullary cavity of the tibia (arrow) was considered as residual tumor; d: Local curettage of the tumor and local filling of bone cement were performed again; postoperative X-ray films showed that the bone cement filling was good

六、文献检索结果

1. 一般情况：13 篇文献报告 61 例，男 24 例，女 28 例，另 9 例性别未描述。年龄 25～50 岁，平均 33 岁，另 8 例年龄未描述。Campanacci 分级：Ⅰ 级 3 例，Ⅱ 级 22 例，Ⅲ 级 26 例，10 例未描述。

肿瘤刮除术 24 例、切刮术 13 例 (植骨术 23 例，骨水泥填充 11 例，单纯刮除 + 外固定架固定 1 例，刮除 + 异体骨移植 + 髓内针 + 踝关节融合术 1 例，刮除 + 钽金属植入 + 植骨 + 踝关节融合术 1 例)。整块切除术 24 例 (整块切除 + 骨搬运 + 踝关节融合术 13 例，自体骨或灭活骨移植踝关节融合 6 例，假体置换 5 例)。处理瘤壁的辅助措施有：苯酚 4 例，过氧化氢 3 例，液氮 1 例。

2. 手术疗效：文献报告的 61 例，随访 12～ 229 个月，平均 93 个月，其中 AlSulaimani 等[10]报道了 31 例中，行刮除术 22 例，有 5 例复发；行切刮术 9 例，有 4 例复发。9 例复发患者全部再次刮除 (骨水泥填充 8 例，颗粒异体骨 1 例)，1 例附加放疗；其中 3 例再次复发，再次刮除，2 例骨水泥填充 (1 例附加放疗)，1 例软组织复发，单纯切除；其中 1 例 3 次复发，再次刮除异体骨填充。Saglik 等[16]报道了 2 例行整块切除、自体腓骨移植、内固定踝关节融合术，其中 1 例局部软组织复发，行局部肿瘤切除术。另外 11 篇文献均无复发患者。

Moore 等[11]对 1 例应用髓内针行踝关节植骨融合术，术后因跟骨疼痛，取出髓内针。Saglik 等[16]1 例行整块切除、自体腓骨移植、钢板内固定踝关节融合的患者术后 4 个月扭伤后骨折，再次内固定。Ajit Singh 等[22]对 4 例行整块切除假体置换术，1 例术后 2 年出现深部感染合并松动，但患者拒绝翻修。1 例出现距骨碎裂，但假体稳定，患者无痛，未继续治疗。

文献报告的 61 例，17 例 MSTS 评分未描述，另 44 例术后 MSTS 评分 26.97%～93.00%，平均 76.50%。其中 25 例行肿瘤刮除、非踝关节融合术患者平均评分为 93.00%，14 例行踝关节融合术患者平均评分为 68.70%，5 例行整块切除假体置换术患者平均评分为 84.00%。

3. 疗效比较：61 例中行肿瘤刮除术 24 例，5 例复发，复发率为 21%；切刮术 13 例，4 例复发，复发率为 31%；整块切除术 24 例，1 例复发，复发率为 4%。三种手术方式术后复发率，差异无统计学意义 (χ2= 4.316，P= 0.073)。

44 例术后有 MSTS 评分，其中 30 例行踝关节非融合手术 (MSTS 评分 91.2%)，14 例行踝关节融合手术 (MSTS 评分 68.7%)，两组之间术后 MSTS 评分比较，差异有统计学意义 (Mann-WhitneyU= 27.0，P= 0.000)。

30 例行踝关节非融合手术的患者中，25 例行肿瘤刮除术 (MSTS 评分 93%)，5 例行整块切除假体置换术 (MSTS 评分 84%)，术后 MSTS 评分，两组差异有统计学意义 (Mann-WhitneyU= 28，P= 0.045)。

讨 论

胫骨远端 GCT 临床发病率低，按照纳入标准，共检索 13 篇相关文献，共 61 例，仅 1 篇多中心研究病例数为 31 例，其它文献病例数均 < 10 例。目前常用的手术方法有肿瘤刮除及切刮术、整块切除术踝关节融合术、整块切除术踝关节置换术，如何选择合适的手术方案，尚无明确的标准。本研究通过回顾国内 3 家骨肿瘤中心所收治的 12 例以及系统文献复习，对 3 种手术方式的例数、疗效及并发症分析如下。

一、胫骨远端肿瘤刮除及切刮术

13 篇文献报告 61 例，其中 33 例行保留踝关节的肿瘤刮除术。AlSulaimani 等[10]报道了加拿大 6 个主要骨肿瘤中心治疗的 31 例胫骨远端 GCT 患者，Campanacci 分级：Ⅰ 级 3 例，Ⅱ 级 18 例，Ⅲ 级 9 例，1 例不明。31 例中，22 例行刮除术，9 例行切刮术。其中骨水泥填充 4 例、骨水泥 + 软骨下骨植骨 4 例、植异体骨或自体骨 23 例，15 例应用内固定。9 例发生局部复发，其中 3 例发生第 2 次局部复发，1 例发生第 3 次复发，均行再次刮除术。局部复发率为 29%，MSTS 平均 91% (71%～100%)。 认为胫骨远端 GCT 应采用刮除术进行治疗，可以获得良好的功能。近期随访显示局部复发率似乎高于整块切除，但是最终可以通过保守治疗获得局部控制，而无须进行远端胫骨切除或截肢。本组 3 家骨肿瘤中心，12 例胫骨远端 GCT 初次行刮除术及切刮术的 11 例，3 例 (27.2%) 局部复发，MSTS 评分 43.3%～100.0%，平均 88.1%，与加拿大报道的大宗病例结果相似。查询的文献中另有 2 例行肿瘤刮除、踝关节融合术：Moore 等[11]对 1 例行胫骨远端肿瘤刮除、异体骨移植、髓内针踝关节融合术，术后因跟骨疼痛，取出髓内针。Economopoulos 等[12]对 1 例患者行肿瘤刮除、金属钽块植入、踝关节植骨融合术，术后随访 60 个月，但由于踝关节融合后肢体功能相对较差，MSTS 评分 73%。

二、胫骨远端肿瘤整块切除、踝关节融合术

文献报告的 61 例中，行整块切除、骨搬运、踝关节融合术者 13 例，其中 Vidyadhara 等[13]应用胫骨远端整块切除、髓内针联合 Ilizarov 外固定支架相结合，行骨搬运踝关节融合，治疗了 5 例胫骨远端 GCT 患者，认为关节融合术提供了一种稳定、持久和可预测的重建方法。Borzunov 等[14]应用整块切除、Ilizarov 骨搬运、踝关节融合，治疗了 8 例胫骨远端 GCT 患者。认为 Ilizarov 外固定架骨搬运是胫骨良性肿瘤切除术后的一种良好的重建方法，具有良好的局部控制能力和功能预后，但是 Ilizarov 骨搬移术有其特有的常见并发症，主要包括钉道感染、肌肉挛缩、关节脱位、成角畸形、神经或血管损伤、骨质延迟愈合或不愈合等[25]。文献报告的 61 例中，应用自体骨或灭活骨移植踝关节融合 6 例。Campanacci 等[15]采用整块切除、自体对侧胫骨皮质骨及髂骨颗粒骨移植、踝关节融合术治疗 3 例胫骨远端 GCT 患者。内固定首选顺行髓内针，保留距下关节。平均随访 57 个月，MSTS 评分 78% (53%～93%)。认为整块切除联合应用非血管化骨移植行踝关节融合术是胫骨远端骨肿瘤手术的有效方法，具有良好的功能结果。Saglik 等[16]采用整块切除、自体同侧腓骨移植、踝关节融合术治疗 2 例胫骨远端 GCT 患者。1 例术后 4 个月扭伤后局部骨折，再次内固定，术后 9 个月软组织复发，行局部切除。长期随访，患者无疼痛，无胼胝，距下及中足关节无关节炎，日常活动及娱乐活动无限制。Gede 等[17]采用整块切除液氮灭活联合自体同侧腓骨移植、踝关节融合术治疗 1 例胫骨远端 GCT 患者。术后 3 年随访，MSTS 评分 75% 的功能恢复，X 线片显示骨愈合过程，无复发和转移迹象。

三、胫骨远端肿瘤整块切除、人工踝关节假体置换术

Lee 等[20]应用定制的踝关节铰链式假体治疗了 6 例胫骨远端肿瘤患者，其中 5 例恶性肿瘤、1 例 GCT。平均随访 5.3 年，其中 1 例感染需要显微外科手术游离皮瓣和 1 例距骨碎裂，MSTS 的平均功能评分为 80.5 (63.0～93.0) 分。Ajit Singh 等[22]应用定制的踝关节铰链式假体治疗了 4 例胫骨远端 GCT 患者，1 例术后 2 年发生深部感染、松动，1 例距骨碎裂但假体稳定、患者无痛。平均随访 27.5 个月，MSTS 评分为 82.50% (73.30%～90.00%)。提示在踝关节中使用假体发生感染和机械并发症的风险高。特别是随着随访时间的延长，后期并发症 (如假体松动或距骨塌陷) 导致功能结果恶化。踝关节假体重建的有效性和耐用性仍然是一个有争议的问题。

四、胫骨远端 GCT 手术方式选择的策略

文献报告的 61 例中行肿瘤刮除术 24 例、切刮术 13 例、整块切除术 24 例。术后复发率，三术式差异无统计学意义。44 例术后有 MSTS 评分，其中 30 例行踝关节非融合手术，14 例行踝关节融合手术，非融合组术后踝关节功能优于融合组。30 例行踝关节非融合手术的患者中，25 例行肿瘤刮除术，5 例行整块切除假体置换术，肿瘤刮除术后踝关节功能优于整块切除假体置换组。

胫骨远端 GCT 手术的目的是在减少肿瘤复发率的前提下，尽可能保留踝关节的功能。手术方法要根据局部肿瘤侵袭程度综合考虑，如：是否合并病理性骨折、骨质破坏程度、软组织肿块大小等。综合文献分析结果，肿瘤刮除、保留踝关节是治疗胫骨远端 GCT 的首选方式，与整块切除相比，并没有增加肿瘤的复发率，术后关节功能优于整块切除。当肿瘤反复复发、骨质破坏严重、胫骨远端关节面破坏时可以选择整块切除、踝关节融合术，踝关节融合后关节稳定，功能结果随时间推移仍能满意，相邻关节退行性变而导致的功能下降尚待确定。

五、本研究的不足

(1) 尽管总结国内 3 个中心的数据，但由于胫骨远端 GCT 发病率低，符合入选标准的患者仅有 12 例；(2) 由于采用回顾性、多中心研究，每个中心的手术方式存在一定的差异；三个中心跨度 17 年，每个时期的治疗理念和手术方式并不一致； (3) 文献所报告的 61 例，也存在一项或多项数据缺失，这可能会导致研究数据产生偏移。