14例脊柱骨样骨瘤的临床特征及外科治疗

陈子孟 刘火文 许可可 吴旻昊 邓洲铭 蔡林*雷军

目前，骨样骨瘤（osteoid osteoma）的发病机制尚未明 确，WHO将其归属为特殊的良性成骨性肿瘤，临床特征以持续钝痛、夜间加重及口服非甾体类抗炎药（nonsteroidalantiinflammatory drugs，NSAIDs）可缓解为主，同时伴有典型骨皮质内“瘤巢”样影像学改变。在初期疼痛可呈轻微间歇性，随着病程的逐渐加重，疼痛逐渐转变为持续性[1-3]。骨样骨瘤可发生于全身骨骼的任何部位，以胫骨和股骨等长骨较常见且多为单发。脊柱骨样骨瘤临床较为少见，其临床症状隐匿，影像学表现不典型，且由于脊柱解剖结构的复杂性和特殊性，脊柱骨样骨瘤的诊断及治疗一直是临床上存在的难题[4-5]。现对本科2008年6月至2018年6月收治的14例脊柱骨样骨瘤患者进行回顾性分析，总结该病的临床特点、诊断和治疗方法，为诊治该病提供参考依据，现报道如下。

1 资料与方法

1.1 纳入与排除标准

1.2 一般资料

本组患者共14例，其中男8例，女6例;平均年龄（37.4±11.2）岁（11～63岁）;病程（7.5±2.1）个月（4～13个月）。发病部位:颈椎2例、胸椎4例、腰椎5例、骶椎3例。肿瘤主要发生于椎体6例，发生于附件8例。14例患者临床表现皆为颈部或背部的疼痛，夜间加重，均无外伤史，其中体检时7例有相应区域的压痛，5例患者脊柱活动度均存在不同程度的受限。

本组患者曾多次于当地医院就诊均未得到明确诊断;6例曾被误诊为腰背肌劳损，5例曾被误诊为腰背肌筋膜炎，2例患者在外院经过康复、理疗后症状逐渐加重，5例患者在外院接受了严格制动、卧床等处理，11例患者接受了NSAIDs治疗后疼痛缓解明显。本组所有患者术前均接受X线、CT、MRI检查。其中，12例患者术前X线未见明显异常;薄层CT检查（1 mm）均发现典型的“瘤巢”样病变，周围被反应性的轻、中度的硬化骨所包围，瘤巢中心钙化3例，此为“牛眼征”;MRI检查10例患者中仅5例患者发现病灶，为非特异性的T2WI抑脂肪高信号表现，周围邻近软组织信号增高。

1.3 治疗方法

本组所有患者均行肿瘤病灶切除治疗，其中8例辅助植骨和内固定物植入治疗。手术选择俯卧位，并保证病灶可术中透视定位瘤巢，根据瘤巢部位选择前路、后路或前后联合入路手术，术中游离神经根及脊髓周围重要血管，保护脊髓，避免过度牵拉。到达病灶部位后，术中定位，C臂机透视，以定位瘤巢，清除病灶，并使用刮匙扩大刮除瘤巢周围0.5 cm硬化骨质，使用99.5%浓度乙醇、电刀等灭活，防止复发。对于病灶较大的，可进行填充植骨，选择植入同种异体骨并辅以内固定治疗。伤口常规放置引流并缝合伤口。病变组织常规送病理检查。

伤口留置负压引流，当引流量<50 mL/24 h后拔除。术后1、5、10 d复查血常规，肝肾糖及电解质。根据个体情况给予抗生素5～7 d。术后2～3周可佩戴支具下床活动，并复查手术部位X线片。

1.4 评价指标

本组所有患者均获得随访，随访时间为（31±2）个月（19～42个月），随访形式为门诊复查、信函、电话随访等，观察患者症状疼痛、神经损伤及影像学的变化。随访过程中通过比较术前、术后疼痛视觉模拟评分（VAS）、Oswestry功能障碍指数问卷表（ODI）和神经功能ASIA分级评估手术疗效。

1.5 统计学方法

采用SPSS 25.0统计软件包进行统计学分析。计量资料首先使用Shapiro-Wilk检验判断是否为正态分布，正态分布且方差齐性的计量资料以均数±标准差表示，术前、术后计量资料的比较采用配对 检验<0.05为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 手术疗效

本组均顺利完成手术，平均时间2.7 h（1.2～4.5 h），平均出血量420 mL（200～700 mL）。术中见肿瘤直径0.6～1.7 cm，多为骨性，质地较硬，10例可见瘤巢及边界清楚的硬化骨质，术后病理均证实为骨样骨瘤。

患者VAS评分术前（6.4±1.8）分和末次随访（0.7±0.7）分相比，差异具有统计学意义（=9.285，<0.001）;ODI评分术前（53.8±8.1）分和末次随访（21.2±5.9）分相比，差异具有统计学意义（=13.362<0.001）;术前神经功能ASIA分级:C级2例、D级7例、E级5例，术后3个月随访D级2例、E级12例，末次随访中术前有脊髓神经功能障碍者均恢复至E级。具体数据见表1及图1。

表1 手术前后VAS、ODI评分及ASIA神经损伤功能评分比较

图1 手术前后VAS、ODI评分具体变化及分布图（Pre表示术前;Pos表示术后末次随访;***代表?<0.001）

典型病例:患者，男，30岁，T10附件骨样骨瘤，见图2、图3。

2.2 并发症及随访

术后13例患者切口均Ⅰ期愈合，1例出现手术切口脂肪液化，经过持续引流换药后好转，所有患者颈背部疼痛和下肢放射痛均完全消退，1例出现神经功能损害加重的症状，经对症治疗后逐渐缓解，余末次随访中脊柱生理曲度、双下肢感觉、运动及括约肌功能均未见异常。所有患者末次随访中均未见肿瘤复发及内固定松动、断裂等并发症的发生。

图2 A、B.术前胸腰椎X线未见明显脊柱病变及骨质破坏改变;C、D.术前薄层CT扫描提示T10椎弓根下缘可见一成骨性病灶，界限清楚，无明显骨质破坏及软组织肿块侵犯;E.术前胸腰椎MRI示T2WI抑脂序列可见T10椎弓根呈均一高信号改变，周围软组织水肿，神经根未见明显受压;F、G.术中行“T10病灶刮除+椎弓根螺钉内固定术”，术中测量病变大小约为0.6 cm;H.术后15个月复查示内固定位置固定良好，未见明显肿瘤复发迹象

图3 送检组织内可见散在骨样基质骨母细胞围绕其分布，病见钙化及纤维血管增生，病变符合骨样骨瘤的改变:A.术后病理（×40）;B.术后病理（×100）

3 讨论

骨样骨瘤是一种好发于儿童和青少年的良性成骨性肿瘤，占所有原发性骨肿瘤的2%～3%。据研究，骨样骨瘤在组织学上通常与骨母细胞瘤难以区分，两者最重要的鉴别点就是肿瘤直径的大小，骨母细胞瘤的直径通常为1.5～2 cm，因此也被称为巨大骨样骨瘤，而骨样骨瘤为1.5 cm或更小[6-7]。1935年，Jaffe首次发现并命名本疾病，随着外科技术及组织病理学的迅猛发展，骨样骨瘤的诊断与外科治疗方式也经历了理念与方法的演变[3,8]。本团队前期在脊柱骨母细胞瘤及膝关节非特异性骨样骨瘤的诊断及治疗方面做了诸多工作，为本研究的实施奠定了坚实的基础[7,9]。据统计，脊柱骨样骨瘤发生率仅为10%，并多累及后柱附件结构，当脊柱骨样骨瘤患者至非肿瘤中心就诊时往往发生误诊，这为该病的诊断及治疗带来了巨大挑战[10]。骨样骨瘤虽然是常见的良性成骨性肿瘤，但脊柱骨样骨瘤病例少见。大部分患者的首诊医师为非骨肿瘤专业骨科医师，易延误病情，本组14例患者病程为（7.5±2.1）个月（4～13个月），这与笔者前期的研究也是相符的，且均是从地方医院转诊到本院，即使有典型的持续钝痛、夜间加重、口服NSAIDs缓解等表现也容易被忽略，初诊时都未能确诊[7,9]。此外，这也与该病变发病部位较为隐蔽、位置深在、邻近解剖关系复杂有关。

脊柱骨样骨瘤以胸、腰椎多见，其中90%病变出现在脊柱后柱，并以椎弓、椎板多见，本组中57.1%的患者病变位于脊柱附件，但对于病灶较小或早期肿瘤部位比较隐匿的患者，X线往往难以提供明确的诊断依据，常导致漏诊或误诊，本组12例患者（12/14，85.7%）早期X线均未发现明显骨质破坏的改变。CT对于骨样骨瘤的诊断尤为重要，尤其要强调薄层CT扫描的重要性，对于早期病变较小或反应区不明显者，薄层CT往往能准确定位瘤巢的部位及大小，为手术方案的制定提供必要的帮助[7,11]。随着计算机导航技术的发展，CT对于骨样骨瘤的治疗同样也起到了至关重要的作用。20世纪90年代，众多国内外学者开始应用各种物理的方法，在CT引导下进行骨样骨瘤病灶消融术，如激光、射频、微波、冷冻消融等[8,10-16]。目前，国外的多中心、大规模临床研究表明，CT引导下的各种微创治疗手段已成为骨样骨瘤的主要治疗手段，具有手术时间短、创伤小、安全性高等诸多优点。2007年，Gangi等[16]报道了CT引导下激光消融治疗骨样骨瘤的一项回顾性临床研究，术后24 h有84例患者（73.7%）VAS评分为0分，29例（25.4%）为1分，1例（0.9%）为2分。术后1周，112例患者VAS评分降至0分，6例随访中出现疼痛症状的复发，经过再次激光消融后症状消失，疗效满意。2019年，Rinzler等[15]报道了24例微波消融治疗的骨样骨瘤患者，平均年龄13.3岁，术后临床疗效均达到100%，所有患者术后1周内均停用口服止疼药，4例患者（17%）出现轻微并发症。总而言之，微创手术方法具有创伤小、定位准确、手术时间短等优点，但也有损伤邻近组织、不能进行病理检查、接触射线等缺点。虽然微创的治疗方法是目前的发展趋势，但如何准确放置探头及降低相关脊髓热损伤等并发症仍是后续研究的重点[7,11]。有学者认为脊柱解剖结构复杂，并发症较多，更适宜采用开放手术[17]。传统经典的外科手术仍有其适应证:术前无法完全确诊骨样骨瘤者;瘤巢距离神经、血管、脊髓等重要组织1 cm范围内者;曾行微创治疗失败者;需要组织病理学检查明确诊断者。本研究中所有病灶均位于脊柱椎体或附件，毗邻神经、血管及脊髓，使用射频或微波消融术可能导致医源性并发症，造成无法逆转的损伤，且本组患者均迫切渴望能明确诊断，有研究表明，消融术的活检率并不高，一旦穿刺到肿瘤周围的反应区或软组织，势必会影响到穿刺结果的准确性，且对于病灶范围较大的骨样骨瘤病，在射频消融等方法灭活后，骨折的风险亦会增加[8-9,13]。综上所述，本组所有患者均采用传统的肿瘤病灶刮除术，其中8例辅助植骨和内固定物植入治疗。不管采取何种治疗，手术治疗骨样骨瘤的关键在于术中准确定位瘤巢以及瘤巢的完整清除。笔者的经验是，术前根据薄层CT精确定位瘤巢，术中要充分保护脊柱周围重要组织，同时结合术中肉眼观更有利于准确清除瘤巢，刮除瘤巢及硬化区，必要时行植骨、内固定，降低术后骨折风险。此外，开放手术虽然创伤较大，但有利于提高术后病理检查的阳性率。本组所有患者手术均顺利完成，随访中VAS评分由术前（6.4±1.8）分减小到（0.7±0.7）分，ODI评分由术前（53.8±8.1）分减小到（21.2±5.9）分，差异均具有统计学意义（<0.001）;术前神经功能ASIA分级:C级2例，D级7例，E级5例，末次随访中均恢复至E级;术后1例患者出现口脂肪液化，1例出现神经功能损害加重的症状，考虑术中对脊髓过度牵拉及术后神经根水肿所致，经对症治疗后逐渐缓解。

综上所述，脊柱骨样骨瘤的临床表现复杂多样是导致漏诊、误诊的客观原因，薄层CT检查能准确诊断及定位脊柱骨样骨瘤。近年来经CT引导下射频消融术治疗脊柱骨样骨瘤，已取得初步临床疗效，但如何准确放置探头及降低相关脊髓热损伤等并发症仍是后续研究的重点，传统的开放手术仍存在一定优势。因此，临床上对于脊柱骨样骨瘤的治疗，不应依赖于一种方法，而应根据不同的病情选择相应的治疗方法。但由于本研究病例数较少，随访时间相对较短，因此需要大宗病例、更长时间的随访观察进一步证实其疗效。