陈富军,昝朝元,李 杉,李 刚,李成书,骆川云,原相军,程英杰,贺 平
肛瘘是肛周皮肤与肛管直肠相通的炎症性管道,国内发病率为1.67%~3.60%,国外发病率为8%~25%,其中高位复杂性肛瘘占5%~10%[1]。高位复杂性肛瘘病因、病理变化复杂,主管位置高,穿过不同的肛门括约肌层面,支管多并弯曲,可伴脓腔,诊治具有一定难度,临床存在一定误诊率[2]。本文回顾分析2015年1月—2019年12月我院诊治的16例高位复杂性肛瘘误诊病例资料,结合文献分析其临床特点、误诊原因及防范误诊措施,以期提高临床医生对该病的认识和诊治能力。
1.1一般资料 本组16例中男13例,女3例;年龄18~68(38.75±13.23)岁;病程7 d~8年,其中<2周5例;住院时间8~14(10.50±2.03)d;2例伴2型糖尿病,1例伴聚合性痤疮,2例有坐骨结节囊肿伴感染诊治史,1例有坐骨结节囊肿手术史。
1.2临床表现 本组16例中,1例表现为排便困难,指检直肠狭窄仅食指可通过;2例表现为坐骨结节附近肿块伴局部红肿热痛,指检未触及瘘管向肛内走行;5例表现为后侧肛旁疼痛,指检触及囊性肿块,肛窦凹陷;8例表现为肛门左后侧或右后侧间断性肿痛、胀痛,自行破溃溢出脓血性分泌物后疼痛缓解,偶伴肛门潮湿、瘙痒,指检可触及条索状物向肛门内走行,对应肛窦可触及硬结。
1.3医技检查 血白细胞(5.8~14.5)×109/L,平均(9.24±2.94)×109/L,中性粒细胞(3.0~10.5)×109/L,平均(6.64±2.47)×109/L;纤维蛋白原280~610(420.19±122.77)mg/dl;2例2型糖尿病患者空腹血糖分别为10.5和12.5 mmol/L。1例瘘管造影示高位复杂性肛瘘(半马蹄形)。9例超声下表现为管状低回声穿过内外括约肌,连续性中断并与肛管相通,散在气体强回声;6例表现为边界清晰的不均质液性暗区;1例未行超声检查。
1.4误诊误治情况 2例被误诊为坐骨结节囊肿伴感染,其中1例经骨科抗感染治疗后臀部红肿热痛无缓解并逐渐加重;1例到肛肠外科诊治,医生考虑肿块位于坐骨结节附近,距离肛门较远,指检未触及条索状物,肛管直肠环未变硬,考虑坐骨结节囊肿伴感染,行坐骨结节囊肿切除术,术后切口不愈合,间断有脓血性分泌物,考虑坐骨结节囊肿术后囊壁残留感染,局麻下去除感染坏死组织后切口仍有脓性分泌物溢出。余14例中误诊为低位单纯性肛瘘8例,肛周脓肿5例,直肠狭窄1例,均按误诊疾病收入肛肠外科行手术治疗。
1.5确诊及治疗 误诊为坐骨结节囊肿伴感染2例术前确诊为高位复杂性肛瘘(半马蹄形),行高位肛瘘切开挂线对口引流术[3]。误诊为肛周脓肿5例,麻醉后指检发现后侧肛管直肠环变硬,失去弹性,切开后侧脓腔发现脓腔内仅有少许脓液,脓腔向左右两侧肛周间隙蔓延,壁硬,弹性差,纤维化明显,追问病史,得知患者有肛周肿痛史,治疗后缓解,此次复发,诊断为高位复杂性肛瘘(马蹄形),并行低位切开高位挂线对口引流术。误诊为低位单纯性肛瘘8例,术中指检发现瘘管从肛门左后侧或右后侧走向对应肛窦,并沿括约肌间向肠壁走行2~8 cm,其中3例肠壁内存在瘘口,探针经肛窦探入可从肠壁瘘管探出,直肠壁表现为盲瘘,探针经肛窦可探入肠壁瘘管;齿状线以下瘘管切除后部分缝合,肛门括约肌及直肠壁瘘管采用橡皮筋分段挂线治疗,不能实施挂线的高位瘘管采用旷置引流。误诊为直肠狭窄1例,麻醉后发现肛门后正中线距肛门约2.5 cm有一破溃口,指检肛门后侧可触及条索状物向肛内走行至齿状线上约2 cm,然后分叉向左右两侧肠壁走行成“C”形,纤维化后形成直肠内狭窄环;探针可从肛门后侧破溃口探入至后侧肛窦,并进入直肠壁内瘘管至直肠内狭窄环分叉处,诊断为高位复杂性肛瘘(马蹄形),对肛门括约肌和肛窦至分叉处瘘管分别采用挂线治疗,左右直肠壁内环形走行的支管采用橡皮筋挂线切断支管旷置引流。16例术后随访6~12个月,复发2例,经二次手术治愈,3例术后出现急便感,经提肛训练后好转。
2.1疾病概述 肛瘘是肛肠外科常见病,与年龄有一定相关性,主要好发于20~40岁青壮年,20~29岁为发病高峰期,约61%的肛瘘患者分布于15~29岁人群[4];男女发病比为(5~6)︰1[5]。肛瘘的发生与肛腺感染、盆腔感染、外伤、炎症性肠病等有关,目前占主导地位的是“肛腺感染学说”,临床统计显示因肛腺感染导致的肛瘘占80%~90%[5]。目前认为,肛瘘和肛周脓肿是同一疾病的不同阶段,均主要因肛腺感染导致,前期为肛周脓肿,后期为肛瘘。肛腺感染后如被吸收,或向肛管内自行破溃引流,则不会形成肛周脓肿;如感染堵塞腺管,引流不畅,脓液又不能吸收,则沿肛门直肠周围间隙扩散,形成肛周脓肿,自行破溃或切开引流后形成肛瘘,如瘘管再次发生感染,则出现流脓、潮湿等症状,如引流不畅,感染后则疼痛明显;或从肛门周围其他部位破溃,产生新的瘘管,形成复杂性肛瘘。对于部分高位脓肿,因位置较深,不能自行破溃,部分患者抵抗力强,或经抗感染治疗后炎症可得到控制,症状暂时缓解,长期慢性炎症刺激使肛门括约肌纤维化变硬,形成无外口的高位复杂性肛瘘,而肛门外观正常,指检不能触及条索状瘘管。
2.2临床表现 高位复杂性肛瘘主要症状为流脓、肿痛和肛门潮湿,其中流脓最为常见,急性感染期可出现肿痛,肛门潮湿是继发症状。流脓的多少与感染严重程度、瘘管数量、瘘管走行等有关,急性感染期、瘘管数量多且弯曲,则流脓多,可带粪臭味;疼痛与感染有关,外口闭合或瘘管堵塞后急性感染则疼痛明显;肛门潮湿与分泌物刺激有关,严重时发生湿疹。对具有原发性内口、瘘管和继发性外口的典型高位复杂性肛瘘,流脓、疼痛和潮湿症状可以某一个或某两个症状为主。因位置不同、波及范围不同、病程不同,本病临床表现有很大差异,如高位复杂性内盲瘘、直肠内高位瘘管、高位直肠黏膜下马蹄形肛瘘等。此外,部分高位复杂性肛瘘可表现一些少见的症状,如肛管直肠环广泛纤维化后失去弹性,收缩力差,部分老年患者可表现为肛门失禁或肛管直肠环广泛纤维化挛缩导致肛门直肠狭窄,以排便困难为主要症状,甚至肛门失禁与排便困难同时存在。
2.3鉴别诊断 ①坐骨结节囊肿伴感染:坐骨结节囊肿多见于中老年女性[6],滑膜囊慢性炎症导致囊壁增厚或纤维化,吸收能力降低,囊内液体增多,可发生感染。部分高位复杂性肛瘘因瘘管深,外口距肛门远,可达坐骨结节附近,瘘管不能破溃,在坐骨结节附近形成肿块,易被误诊为坐骨结节囊肿。坐骨结节囊肿超声下无囊性结构回声,感染时见点状强回声[7];CT和MRI能显示囊肿大小、形态及与周围组织的关系[8]。②肛周脓肿:对无外口的后侧高位马蹄形肛瘘,急性感染期症状与肛周脓肿极为相似,均以局部肿块和疼痛为主,临床鉴别有难度,需详细询问病史并结合影像学检查鉴别。MRI能准确描述肛瘘主管走行、内口位置及与肛缘的距离、支管位置和数量,以及是否合并脓肿[9]。③低位单纯性肛瘘:仔细查体,明确支管和外口数量,肛门指检触及肛管直肠环变硬或行MRI检查可鉴别。④直肠狭窄:直肠狭窄表现为排便困难、便条变细,指检可触及狭窄环,常继发于肛门直肠手术,对无手术史者需警惕高位复杂性肛瘘致直肠狭窄的可能。
2.4治疗及预后 外科手术是治愈高位复杂性肛瘘唯一有效的办法[10],手术成败的关键在于内口寻找是否准确、瘘管和内口处理是否合理及肛门正常生理功能是否有效保护[11]。高位复杂性肛瘘手术方式繁多,但尚无最佳手术方式[12],应据主管的部位和曲直、支管的走行和数量以及术者经验,选用最佳手术方式。高位复杂性肛瘘手术复发率仍在10%左右,与术前诊断不明确,治疗术式选择不恰当,术中未正确处理内口,遗漏瘘管、支管及隐匿性脓肿,未充分引流等因素有关[13]。文献报道,传统手术轻度肛门失禁率为34%~64%,重度肛门失禁率为2%~26%[14]。对部分患者,根治手术对肛门括约肌破坏大,可能致严重肛门失禁,影响患者生活质量,手术获益远小于可能出现的并发症和风险。
2.5误诊原因分析 ①疾病相关因素:高位复杂性肛瘘占全部肛瘘的5%~10%,人群发病率较低,约为0.08%~0.36%;临床症状表现多样,缺乏特异性。本组8例(50.00%)以流脓为主,7例(43.75%)以疼痛为主,1例(6.25%)以排便困难为主,部分患者既无反复流脓史也无肛周肿痛史;肛周体征具有隐蔽性,部分外口及瘘管位于肛周皮肤皱褶处,外口闭合后不易被发现,本组1例(6.25%)术中发现外口及瘘管位于肛门后正中皮肤皱褶处,5例(31.25%)无外口,8例(50.00%)直肠壁内有瘘管;此外,指检时肛管直肠环肌肉痉挛收缩与变硬不易区别。②临床医生思维狭窄,对本病认识不足:临床医生只注重本专业疾病,而忽略了与其他相关专业疾病的联系,本组2例(12.50%)误诊为坐骨结节囊肿伴感染,与此因素有关;或接诊医生对本专业少见病、疑难病认识不足,重视不够,本组15例(93.75%)均为肛肠专科医生误诊导致。③病史问诊不详细,查体遗漏体征:肛周脓肿为急性感染性疾病,病史较短,而肛瘘为慢性感染性疾病,发病持续时间较长。发病持续时间问诊不仔细,直接诱导了本病的误诊。本组5例(31.25%)入院询问发病时间在半个月以内,术中追问病史,均有肛旁肿痛史。查体遗漏重要体征是本病误诊的主要原因,本组15例(93.75%)因此误诊,1例术前查体未发现外口和肛门外瘘管,8例查体未发现直肠内瘘管(其中3例未发现直肠内破溃口),15例术前指检未发现后侧肛管直肠环部分纤维化。④专科医生临床经验欠缺:本组1例(6.25%)误诊为直肠狭窄,术中追问病史,患者既往无排便困难史,也无先天性肛门直肠狭窄病史,此时接诊医生应考虑直肠狭窄为继发性疾病所致,进而进一步寻找原发性疾病;且本组15例(93.75%)术前指检未发现肛管直肠环纤维化,与临床医生经验欠缺有关。⑤对影像学检查重视不够:本组除1例术前行瘘管造影,余15例行超声检查,所有患者均未行MRI检查,对MRI在高位复杂性肛瘘中的临床诊断价值重视不够。超声检查准确度与操作者经验有极大相关性,对本病诊断价值有限。⑥对伴随疾病重视不够:本组2例伴2型糖尿病,1例伴聚合性痤疮,肛瘘尤其是复杂性肛瘘的发生与全身免疫功能降低(2型糖尿病血糖控制不佳)、雄激素水平过高(聚合性痤疮)有一定关系,但未能引起足够重视。
2.6防范误诊措施 临床医生接诊以肛周流脓、肿痛为主要表现者,应考虑到高位复杂性肛瘘可能,并重视病史询问,认真查体尤其是肛周视诊和肛门指检。对怀疑高位复杂性肛瘘者,应及时行影像学检查协助明确诊断,包括瘘管造影、肛周体表超声、经直肠腔内超声、螺旋CT三维重建、MRI等,必要时可多种影像学检查手段相结合,有助于提高诊断准确率。MRI能很好显示瘘管结构和病理状态,清楚显示肛瘘内口位置、主管及支管走向,可辨别瘘管完整性,是目前最适合本病诊断的影像学检查[15]。此外,作为一名肛肠专科医师,需在不断完善专业技术水平、掌握常见病多发病诊治方法的同时,熟悉专科少见病、疑难病及相关专业疾病的临床表现、诊断和鉴别诊断方法,在疾病诊断中不仅要重视局部症状、体征,还要有全局观和整体观。
综上,高位复杂性肛瘘作为疑难性肛肠疾病,临床表现多样,不具有特异性,有一定的误诊率。在临床工作中,应当充分认识本病诊断和治疗的疑难性,重视病史询问、肛门指检及MRI等影像学检查,熟悉相关专业疾病诊断,不断积累经验,以降低误诊率,提高临床诊治水平。