胆囊十二指肠瘘继发胆囊假性动脉瘤致失血性休克: 病例报告

曹友红, 徐 冬, 凌亭生, 邢一鸣, 丁 松, 顾 磊

0 引言

胆囊结石是常见的胆道疾病, 而胆囊内瘘是其少见的并发症, 主要包括: 胆囊胃瘘、胆囊结肠瘘、胆囊胆管瘘及最常见的胆囊十二指肠瘘(cholecystoduodenal fistula, CDF). 由于CDF无特异性症状, 导致早期诊断困难、误治率高[1]. 而CDF继发胆囊假性动脉瘤致失血性休克实属罕见, 我科收治1例该类患者, 现汇报如下.

1 病例报告

1.1 患者 男, 56岁, 因“上腹痛、尿黄伴背胀4 d”于2018-10-12入南京大学医学部附属鼓楼医院高淳分院消化科. 既往糖尿病史10年, 饮食控制(8-10 mmol/L); 类似腹痛病史多年, 均保守治疗好转, 未行进一步诊治.

1.2 查体 体温37 ℃, 脉搏64次/分, 呼吸18次/分, 血压 110/70 mmHg(1 mmHg = 0.133 kPa). 神志清, 精神可, 全身皮肤黏膜及巩膜轻度黄染. 腹部平坦, 无胃肠型及蠕动波, 未见腹壁静脉曲张, 腹式呼吸无受限. 全腹软, 上腹部压痛, 无反跳痛及肌紧张. 全腹未及包块, 肝脾肋下未触及, 胆囊底触及, Murphy征阳性. 移动性浊音阴性, 听诊肠鸣音3-4次/分. 未闻及气过水声及振水音.

1.3 辅助检查 2018-10-12, B超: 胆囊炎, 胆囊结石(图1A). 计算机体层摄影(computed tomography, CT): 胆囊肿大伴周围渗出, 胆总管内高密度影(图1B). 血检: 白细胞9.6×109/L、中性粒细胞83%、红细胞4.7×1012/L、血红蛋白146 g/L. 总胆红素89.3 μmol/L、直接胆红素76.0 μmol/L、白蛋白39.3 g/L、谷丙转氨酶226 U/L、谷草转氨酶95 U/L、γ-谷氨酰转移酶337 U/L、碱性磷酸酶211 U/L、胆汁酸229.9 μmol/L、C-反应蛋白65.25 mg/L, 血淀粉酶56 U/L.

2 入院诊断

(1)急性胆管炎, (2)梗阻性黄疸(轻度), (3)胆囊结石伴急性胆囊炎, (4)Ⅱ型糖尿病.

3 治疗

图1 本例患者影像检查及治疗过程.

患者入院后给予常规抗炎、解痉等对症保守治疗后腹痛缓解, 于2018-10-14出现头晕、眼黄、尿黄加重及上腹部、右腰部胀痛, 呕血两次(共约200 mL), 色鲜红, 伴黑便1次, 约300 g. 查体: 巩膜中度黄染, 上腹部压痛, 无反跳痛, Murphy征阳性. 移动性浊音阴性, 听诊肠鸣音3-4次/分. 血检(2018-10-14): 白细胞11.9×109/L、中性粒细胞83.4%、红细胞2.90×1012/L、血红蛋白95 g/L. 给予补液、止血对症治疗后, 患者腹痛及呕血缓解. 磁共振胰胆管造影(magnetic resonance cholangiopancreato graphy, MRCP)(2018-10-15): 胆囊炎、胆囊结石(近胆囊管), 十二指肠球部腔内异常信号; 肝门部及腹膜后小淋巴结, 胆总管轻度扩张(图1C). 胃镜(2018-10-16): 十二指肠球部结石嵌顿、浅表性胃炎(图1D), 镜下取石后见十二指肠球部有一直径约4.0 cm瘘口(图1E), 考虑胆肠内瘘. 遂进一步行经内镜逆行胰胆管造影(endoscopic retrograde cholangio-pancreatography, ERCP)+内镜下乳头括约肌切开术+取石+内镜下鼻胆管引流术: 胆总管造影见其直径约0.8 cm, 在其末端可及一大小约0.3 cm×0.4 cm结石, 予以取出. 患者于2018-10-24夜间诉头晕、乏力及上腹部不适, 呕血150 mL伴解黑便3次, 约800 g. 查体: 心率130次/分, 血压69/31 mmHg; 意识模糊. 巩膜无黄染, 腹软, 全腹部无压痛, 肠鸣音1次/分. 血检(2018-10-24): 白细胞4.1×109/L, 中性粒细胞71.9%、红细胞1.21×1012/L、血红蛋白43 g/L. 给予液体复苏、输血扩容、对症止血治疗的同时, 行急诊胃镜: 十二指肠球部瘘口处见大量血凝块, 圈套器清除后见瘘口处活动性出血, 以三枚“和谐”夹行临时性瘘口封闭止血(图1F), 同时行腹腔干、肝总动脉、胆囊动脉数字减影血管造影(digital subtraction angiography, DSA)介入治疗, 见胆囊假性动脉瘤伴造影剂外溢(图1G), 向胆囊动脉内注入明胶海绵栓塞止血后, 出血停止(图1H). 纠正休克后于2018-10-25行腹腔镜探查: 见胆囊、十二指肠球部被大网膜包裹, 游离后可及胆囊壁厚、充血水肿明显, 胆囊壶腹部与十二指肠球部瘘管形成(直径约3.5 cm), 十二指肠球部、胃窦部未及溃疡穿孔. 遂行: 腹腔镜胆囊、瘘管切除及十二指肠球部瘘口修补术. 术后病理: 慢性胆囊炎急性发作伴局灶出血, 胆囊结石.

4 最后诊断

(1)CDF继发胆囊假性动脉瘤破裂伴出血; (2)失血性休克; (3)胆总管结石伴胆管炎; (4)梗阻性黄疸; (5)胆囊结石伴胆囊炎.

5 结果和随访

患者术后第7 d出院, 随访至今无明显不适.

6 讨论

胆囊结石嵌顿或压迫胆囊壁、反复炎症刺激, 造成胆囊壁供血不足甚至坏疽, 可继发CDF, 该类患者主要表现为畏寒发热、反复胆道感染、黄疸、腹泻等非特异性症状, 早期确诊率低[2].

各类影像辅助检查在CDF诊断方面优势不一[3]: B超: 胆囊内实变强回声, 后方无声影; 胆道积气, 伴或不伴胆囊萎缩. X线: 造影剂由消化道逆行进入胆囊, 胆囊积气. CT: (1)直接征象: 可见胆囊与十二指肠之间形成不规则、壁厚、中度强化的内含液体、气体或气液平的通道. (2)间接征象: 胆道积气; 胆总管或胆囊颈部结石嵌顿; 伴或不伴胆囊萎缩; 胆囊与十二指肠界限不清, 炎症黏连或伴憩室形成. MRCP: 即可明确胆囊-十二指肠之间有无积液、异常通道, 又可明确有无胆总管结石或梗阻, 与CT互为补充. ERCP: 可及造影剂自胆囊流入十二指肠, 即可确诊. 胃镜: 可直观探查十二指肠有无黏膜溃疡、瘘口或结石嵌顿. 本例患者经CT发现胆囊与十二指肠界限不清, 炎症粘连; MRCP发现十二指肠球部腔内异常信号, 胃镜进一步确诊.

CDF合并胆囊假性动脉瘤破裂出血继发失血性休克实属罕见. 胆囊假性动脉瘤多见于医源性损伤, 也会由胆囊炎症本身引起. 有研究发现[4], 胆囊炎症破坏其周围的动脉内膜, 或诱发胆囊滋养动静脉内血栓形成致使血管壁薄弱, 可继发胆囊假性动脉瘤形成. 也有研究发现[5], 糖尿病患者全身动脉粥样硬化改变伴动脉中层退化、微血管基底膜增厚变性, 更易引起血管壁破裂. 本例患者治疗过程中出现胆道出血Quinke三联症, 即上腹部疼痛, 梗阻性黄疸, 胃肠道出血, 且合并多年的Ⅱ型糖尿病病史, 与文献报道相符.

胆囊假性动脉瘤的治疗主要包括: DSA动脉栓塞和外科手术切除. 前者包括明胶海棉、弹簧圈等栓塞, 或人工血管支架、覆膜支架隔绝术等, 但由于介入超选困难, 多直接采用胶海绵栓塞治疗[6]. 若血凝块导致胆总管梗阻、梗阻性黄疸时, 则需进一步行外科手术治疗. CDF一经确诊, 建议早期手术治疗, 否则局部反复炎症可能诱发胆囊癌变, 手术原则包括: 切除胆囊、取净结石、切断瘘管并修补瘘口[7]. 本例患者CDF继发胆囊假性动脉瘤致失血性休克, 联合应用CT及MRCP初诊、胃镜确诊并夹闭止血、DSA栓塞确切止血及腹腔镜手术治愈的杂交治疗模式, 疗效尚可.

临床上, 对于胆道结石并反复腹痛、伴不明原因上消化道出血的患者, 尤其是出血量大、出血速度快者, 需要考虑到胆囊内瘘、动脉瘤畸形等罕见情况, 及时作出正确诊断. 通过分析该病例的诊治过程, 我们认为: 该患者十二指肠球部瘘口较大, 胃镜可直接进入胆囊内进行探查, 通过金属夹夹闭瘘口行初步止血, 避免失血性休克进展, 部分患者可达到完全止血之目的. 再通过DSA栓塞行确切止血, 纠正休克后再通过腹腔镜手术, 充分游离出胆囊、瘘管及十二指肠球部, 将胆囊、瘘管完整切除并修补十二指肠球部瘘口, 疗效确切、彻底治愈. 本病例得出了CDF继发胆囊假性动脉瘤破裂伴出血需尽早诊断, 综合治疗多种手段是该疾病得以抢救成功的基础.