腹腔镜子宫肌瘤剔除术后寄生性平滑肌瘤2例报告并文献复习

孙雪洁 韩 璐

(大连医科大学附属大连市妇产医院暨大连市妇幼保健院妇科，大连 116033)

子宫肌瘤是女性生殖系统常见的良性肿瘤，腹腔镜子宫肌瘤剔除术是最基本的手术方式，术中常需使用子宫肌瘤粉碎器旋切取出肌瘤标本。近年来陆续报道使用粉碎器术后继发盆腹腔寄生性平滑肌瘤。我院开展腹腔镜手术20余年，近10年实施腹腔镜子宫肌瘤剔除术5575例，发生2例医源性寄生性平滑肌瘤，发生率0.036%，现分析2例寄生性平滑肌瘤临床资料并复习相关文献。

1 临床资料

例1：43岁，2013年3月因“腹腔镜子宫肌瘤剔除术后4年，体检发现盆腔包块10天”入院。2009年4月于我院因“子宫肌瘤”行腹腔镜子宫肌瘤剔除术，术中见肌瘤直径分别约8 cm与5 cm，使用组织粉碎器旋切标本自穿刺套管取出，术后病理诊断子宫多发性平滑肌瘤，部分富于细胞(图1A)。10天前体检发现子宫右前方包块直径8 cm，无自觉不适。月经规律，量中，无痛经；孕2产1，剖宫产。入院查体：宫颈肥大，可触及质硬结节直径约2 cm大小，子宫前位，如孕3个月大小，活动度可，前壁可触及质硬结节，约手拳大小，边界清，无压痛，双侧附件区未及明显异常。入院彩超提示：子宫肌瘤，颈峡后壁壁间向浆膜下肌瘤2.8 cm×3.2 cm×2.1 cm；前壁浆膜下肌瘤1.6 cm×1.4 cm×1.3 cm；子宫右旁肿物11.5 cm×6.2 cm×5.7 cm(图1B)，呈梨形，内为低回声欠均匀光团，彩色多普勒血流显像(Color Doppler Flow Imaging，CDFI)示其内血流信号，阻力指数(resistive index，RI)=0.69。术前诊断：子宫肌瘤。2013年3月行腹腔镜探查术。术中见子宫左旋，如孕2月余大小，双侧附件外观正常；宫体右侧阔韧带前叶右上方一直径约11 cm肌瘤结节，与阑尾、肠系膜紧密包裹粘连，子宫后壁与直肠及大网膜粘连紧密，左侧前腹壁腹膜及子宫前方盆腔腹膜各见一枚肌瘤结节，直径均约1 cm。分离粘连，剔除所有肌瘤(瘤体与宫体均无连接)放入取物袋，扩大左下腹操作口至2.5 cm，以手术刀于取物袋内旋切肌瘤取出。转阴式手术，剔除颈峡部肌瘤。术中冰冻病理回报：(腹膜肌瘤)腹膜梭形细胞肿瘤，局部区域富于细胞；(颈峡部腺肌瘤)考虑富于细胞性平滑肌瘤。术后石蜡病理提示皆为富于细胞性平滑肌瘤(图1C)。出院诊断：寄生性平滑肌瘤；腹腔镜子宫肌瘤剔除术后。术后随访3次，末次随访于2017年12月，妇科查体及超声均未见复发。

例2：47岁，2015年7月因“腹腔镜子宫肌瘤剔除术后4年，体检发现盆腔包块1个月”入院。2011年9月于我院因“子宫肌瘤”行腹腔镜子宫肌瘤剔除术，术中见后壁壁间肌瘤大小约8 cm，剔除术中穿透宫腔，使用组织粉碎器旋切标本自穿刺套管取出。术后病理提示破碎子宫平滑肌瘤伴玻璃样变性(图2A)。平素月经规律，量中，无痛经；孕1产1，剖宫产。入院查体：子宫前位，常大，左附件区可及一直径约6 cm肿物，活动欠佳，轻压痛，右附件未及明显异常。入院彩超提示：子宫壁间肌瘤2枚，直径均为1 cm，左附件区包块6.8 cm×6.2 cm×5.0 cm，形态尚规则，部分为低回声光团，部分为无回声，CDFI示低回声内见较丰富血流信号，RI=0.57(图2B)。肿瘤标志物：CA125 60.53 U/ml(正常值0～35 U/ml)；CEA 3.53 ng/ml(正常值0～4.7 ng/ml)；AFP 4.15 IU/ml(正常值0～5.8 IU/ml)；CA19-9 21.85 U/ml(正常值<27 U/ml)。2015年7月行腹腔镜探查术。术中见子宫居中常大，双侧卵巢及输卵管外观正常，左阔韧带前叶腹膜外凸一直径约6 cm囊实不均肿物，与腹壁无分界；大网膜粘连于子宫后壁，大网膜上可见2枚肿物直径分别为4 cm、6 cm，质硬，规则。行腹腔镜阔韧带前叶腹壁肿物切除+大网膜肿物切除+部分大网膜切除+盆腔粘连松解术，瘤体放入取物袋，扩大左下腹操作口至2.5 cm，以手术刀于取物袋内旋切肌瘤取出。术中冰冻病理回报：(阔韧带前叶与腹壁间肿物、大网膜肿物)梭形细胞肿瘤，部分区域细胞丰富，少量细胞生长活跃，其中(阔韧带前叶与腹壁间肿物)部分区域被覆单层柱状上皮，见少量出血，取材局限，详待石蜡。术后石蜡病理回报：阔韧带表面腹膜肿物为破碎平滑肌瘤组织，部分区域见子宫内膜异位囊肿改变，少量上皮细胞生长活跃(图2C)，大网膜上肿物符合破碎平滑肌瘤组织。出院诊断：寄生性平滑肌瘤；寄生性腺肌瘤；腹腔镜子宫肌瘤剔除术后。术后随访2次，末次随访于2017年11月，妇科查体及超声均未见复发。

图1 例1，A：第1次子宫肌瘤剔除手术病理提示子宫平滑肌瘤部分富于细胞(HE染色 ×100)；B：第2次手术前超声提示子宫右前方不规则低回声肿物(M)，11.5 cm×6.2 cm×5.7 cm；C：第2次手术剔除肿物病理皆提示富于细胞性平滑肌瘤(HE染色 ×200) 图2 例2，A：第1次子宫肌瘤剔除手术病理提示子宫平滑肌瘤伴玻璃样变性(HE染色 ×100)；B：第2次手术前超声提示左附件区见囊实性肿物(M)，实性区彩色血流信号较丰富；C：第2次手术阔韧带表面腹膜肿物病理提示平滑肌瘤少量上皮细胞生长活跃(HE染色 ×100)

2 讨论

寄生性平滑肌瘤是指子宫肌瘤由于某些原因部分或完全自子宫脱离后，从网膜、腹膜、直肠或其他脏器获得血供并继续生长的一种特殊类型的平滑肌瘤，是一种继发性疾病[1]。因早期患者多无临床症状，实际发生率可能更高。

医源性寄生性平滑肌瘤多有开腹或腹腔镜子宫肌瘤剔除、子宫切除术史，手术使子宫平滑肌瘤或肌瘤碎屑播散或遗留于盆腹腔其他脏器和腹膜表面并继续生长[2～4]。近年来，子宫粉碎器在妇科微创手术中广泛使用，有关腹腔镜子宫肌瘤剔除术后继发医源性寄生性平滑肌瘤或腹膜播散性平滑肌瘤(leiomyomatosis peritonealis disseminata，LPD)的报道日渐增多，但目前对腹腔镜子宫肌瘤剔除术后寄生性平滑肌瘤或LPD在概念上尚没有明确的界定[5,6]。LPD是一种以腹膜表面发生多发平滑肌瘤样结节为特征的罕见良性肿瘤，分为原发性与继发性，腹腔镜子宫肌瘤剔除术后为继发性。Hansell等[7]报道腹腔镜子宫肌瘤剔除术后继发性LPD占LPD的50%。

2014年美国国立卫生研究院(NIH)统计，美国每年有超过5万例手术使用子宫肌瘤粉碎器[8]。粉碎器在高速旋切过程中使肌瘤组织、细胞形成小的喷雾，或产生小的肿瘤碎屑，脱落后残留于盆、腹腔，未能够充分冲洗，在各种因素的刺激下残留肌瘤细胞增殖，逐渐发展成寄生性平滑肌瘤或LPD。本组2例均术中使用子宫粉碎器，二次手术病理与前次手术的子宫平滑肌瘤一致。

腹腔镜手术中使用粉碎器后产生肌瘤碎屑的现象较为普遍，我们经常会在手术结束前冲洗盆腹腔时偶然发现腹壁、肠系膜表面或手术器械上残留有小的碎屑，但临床上发生寄生性平滑肌瘤或LPD极为少见，说明激素因素、遗传因素、肿瘤的病理学特征等在其发生发展过程中起重要的作用。有学者提出性激素依赖学说，文献报道寄生性平滑肌瘤发生于育龄期、有长期口服雌孕激素药物史、妊娠期增长等支持这一学说[9,10]。Al-Talib等[11]报道寄生性平滑肌瘤常与子宫内膜异位症伴发，表明寄生性平滑肌瘤的发生与雌孕激素有关。本组例2的第一次手术穿透宫腔、二次手术病理提示寄生性平滑肌瘤内有子宫内膜异位囊肿改变，说明原发肌瘤在使用粉碎器后残留了附有子宫内膜的肌瘤碎屑，继发性再生寄生性平滑肌瘤，并有性激素依赖特性。除激素依赖学说外，Al-Talib等[11]报道可发生于绝经后女性，Miyake等[12]报道可能由X染色体或常染色体的异常导致。

文献报道腹腔镜术后医源性寄生性平滑肌瘤发病时间距第一次手术时间1～12年[13,14]。寄生性平滑肌瘤可无临床症状，而在常规检查或因其他原因手术时发现，本组2例均为常规体检发现。影像学B超、CT、MRI检查可作为辅助检查手段，肿块影像学改变与子宫肌瘤相似，多无特征性。肿瘤标志物一般在正常范围内，合并腺肌症者可有血清CA125水平升高，本组例2的CA125高于正常值，术后病理提示肌瘤部分区域见子宫内膜异位囊肿改变。冯宗昊等[15]报道1例医源性寄生性腺肌瘤，Donnez等[16]也有相关医源性寄生性腺肌瘤的报道。

寄生性平滑肌瘤常多发，寄生部位广泛，于盆腔腹壁、肠管浆膜、大网膜、子宫直肠窝、肠间隙、卵巢、腹部穿刺口等部位，肌瘤大小不一。寄生性平滑肌瘤病理组织学呈良性，与既往手术的子宫平滑肌瘤病理一致。本组例1初次和二次手术病理均提示子宫肌瘤富于细胞，王凯丽等[6]报道10例LPD中有1例为富于细胞，国外也有相关报道[17]，或许肌瘤富于细胞的病理学特征是残留碎屑易于种植成长的高危因素，尚需进一步研究证明。李勇等[18]报道1例LPD合并肺转移。寄生性平滑肌瘤多采用手术治疗，根据患者的年龄、症状、有无生育要求、病变范围实施个体化治疗。手术方式为肌瘤剔除术或子宫切除术，切除所有发现的寄生性平滑肌瘤，必要时包括大网膜、阑尾、肠切除术。可采用腹腔镜、开腹手术，目前多为腹腔镜手术，但需注意避免再次播散种植。有术后复发再次手术的报道[9,12]。

为最大程度地减少腹腔镜子宫肌瘤剔除术后医源性寄生性平滑肌瘤的发生，应于术前术中积极预防：①术前全面评估，严格把握腹腔镜子宫肌瘤剔除术指征，术前怀疑恶性者建议行开腹手术；术中若发现肌瘤边界不清、质软、易碎、黄棕色等，取出时应扩大穿刺口为小切口，装入取物袋，以冷刀削苹果式旋切取出。②术中严格遵循无瘤操作原则，尽可能选择在取物袋内进行肌瘤旋切；也可置入取物袋经阴道后壁取出[19]；经脐单孔腹腔镜时将置入取物袋的肌瘤经扩大的脐切口以冷刀旋切方式取出。③手术结束前宜采用头高脚低位，用大量生理盐水反复、彻底冲洗盆腹腔腹膜及脏器表面、穿刺孔等，尤其注意trocar表面不要有碎屑残留。④术后加强随诊。

医源性寄生性平滑肌瘤的报道日渐增多，腹腔镜子宫肌瘤剔除术中粉碎器的使用是其主要因素，应严格掌握粉碎器使用指征，术中坚持无瘤原则，改进标本取出方式，以最大限度地减少寄生性平滑肌瘤的发生。