李超 蔡启卿 许建中 王家强 牛晓颖
(1.河南省肿瘤医院 骨与软组织科 河南 郑州 450005;2.郑州大学第一附属医院 骨科 河南 郑州 450000)
色素沉着绒毛结节性滑膜炎(pigmented villonodular synovitis,PVNS)是一种滑膜良性增殖性组织细胞性疾病。包括局灶性和弥漫性两种形式,PVNS好发生于30~40岁人群。在大多数患者中,病变累及单关节,主要累及膝关节、髋关节,肘关节和踝关节次之。临床症状与一般的关节炎症状相似,有急性炎症、僵直及关节伸屈受限。
膝关节弥漫性PVNS的治疗是相当困难的,如果不完全切除滑膜,复发率较高。开放式滑膜切除术有完成切除病变滑膜的可能,但术后制动时间长,容易发生关节强直,增加神经血管的损伤。关节镜下滑膜切除术优于开放式滑膜切除术,而关节镜下完全切除病变滑膜对技术要求较高。因此关节镜下滑膜切除术加辅助性放疗治疗膝关节弥漫性PVNS是必要的。本研究对2010年7月至2011年12月采用关节镜下滑膜切除术加外照射治疗膝关节弥漫性PVNS的26例患者资料进行回顾性分析,为指导膝关节弥漫性PVNS的治疗提供依据。
1.1 一般资料 本组患者26例,女14例,男12例;年龄16~52岁,平均29.5岁;左膝10例,右膝16例。所有患者均有膝关节疼痛,24例出现肿胀,2例有创伤史,1例出现关节强直;膝关节活动度不同程度受限。
1.2 诊断、纳入及排除标准 临床及放射学诊断标准:①膝关节疼痛、肿胀,行走障碍,伸屈受限等;②X线检查:关节内软组织肿胀或团块,关节间隙正常;③MRI检查:TW1和TW2含铁血黄素沉着软组织团块的低信号区域(图1);④诊断金标准:术后病理检查证实为PVNS(图2)。纳入标准:符合上述临床及放射学诊断标准,特别是符合MRI检查及术后的病理检查。排除标准:①不符合上述诊断标准;②其他引起关节内出血的疾病;③局灶性PVNS患者。
图1 膝关节弥漫性PVNS的MRI影像
图2 膝关节弥漫性PVNS的病理表现
1.3 手术方法 患者取仰卧位,患肢大腿根部上止血带。常规消毒、铺巾,采用膝关节镜手术入路,全面系统探查膝关节,遵循次序:髌上囊、外侧沟、内侧沟、关节外侧间隙、关节内侧间隙、髁窝及膝后室,明确滑膜增生的位置及程度,并在髌上囊和髁间窝用髓核钳取病变滑膜送病理检查。
1.3.1 髌上囊及内外侧间沟的清理 膝关节屈曲90°,将示指置于髌韧带的外侧缘和外侧关节间隙的凹陷内,距示指端大约5 mm,关节线上1~1.5 cm处行一8 mm的横行切口,即前外侧入口。置入关节镜鞘及钝性套管针,将关节镜鞘和套管针推入膝前外侧部分,使膝关节处于伸直位,插入关节镜,打开冲洗液,开光源。将刨削刀从前内侧入路置入,清理髌上囊的髌上外侧入路,从该入路插入器械,对外侧间沟的滑膜进行清理,从前内侧入路进器械,清理内侧间沟滑膜。
1.3.2 膝关节前室和内外侧关节间隙的清理 将膝关节屈曲90°,前外侧入路置入关节镜,前内侧入路置入器械,切除膝关节前室及内侧关节间隙滑膜组织,随后清理髁间窝,切除清除前后交叉韧带表面最前侧滑膜组织。后将膝关节屈曲超过90°,髋关节外展,将患肢成“8”姿势,清理外侧关节间隙、外侧半月板下方。
1.3.3 膝关节后室的清理 术后患肢成“4”字形,在关节镜监控下镜鞘定位于髁间窝前交叉韧带外侧与股骨外髁内侧壁之间,保持关节镜鞘不动,拔出关节镜,插入钝性针芯,向膝关节后侧穿刺,有突破感后拔出内芯,再次插入关节镜,在关节镜监视下,用10 ml注射器针头刺入后外侧室内。随将关节镜器械从后外侧插入,清理膝关节后外侧室内的滑膜组织。
将膝关节屈曲成60°。将关节镜从前外侧入路进入膝关节前室,经后交叉韧带与股骨内髁间隙进入后内侧室,在关节镜监视下,用10 ml注射器针头刺入后内侧室内,用尖刀片扩大入口。随将关节镜刨削刀从后内侧入口插入,清理膝关节后内侧室内的滑膜组织。将关节镜镜头从后内侧入路插入后内侧室,监控整个后纵膈,将关节镜刨削刀从后外侧入路插入,切除后纵膈。注意刨削的深度以免损伤腘血管。
1.4 术后放疗 术后6~8周后行外照射治疗,放射范围为整个膝关节腔及切口上下缘4 cm;采用60Co治疗机剂量,日剂量为200 cGY,总剂量为2 600~3 000 cGY,分10次进行,隔天1次。
1.5 术中所见及处理 全膝关节滑膜严重增生,滑膜呈弥漫性红棕色绒毛,有些呈葡萄串样,部分患者绒毛与结节团块共存(图3)。用关节镜刨削刀清理髌上囊、内外侧间沟、膝关节内外侧间隙、髁间窝、膝前室及膝后室的病变滑膜。所有病例均用髓核钳钳取部分滑膜送病检。2例累及半月板,在清理滑膜的同时行关节镜下半月板修复术。2例累及前交叉韧带,经滑膜清理后,术后检查Lachman征(+)和抽屉试验(+)。
1.6 术后处理及随访 术后第1天嘱患者行股四头肌等长收缩训练及直腿抬高训练,行踝关节伸屈及钩趾训练,并在床上行膝关节活动度的功能锻炼,术后1周患肢逐渐负重训练,对于膝关节疼痛者给予止痛药;对于膝关节肿胀者,嘱患者减少活动量,给予消肿药等处理。所有患者于术后6~8周行放疗,术后3、6及12个月各复查1次,了解患者疼痛、肿胀、活动度及患肢整体功能康复情况,并记录Lysholm及IKDC评分结果,有无手术及放疗并发症。
图3 膝关节弥漫性PVNS术中肉眼所见
1.7 统计学方法 采用SPSS 17.0统计学软件进行数据处理分析,定量资料以(±s)表示,组间比较采用t检验,P<0.05为差异有统计学意义。
2.1 Lyscholm、IKDC膝关节评分 术前与末次随访Lyscholm、IKDC膝关节评分比较,差异有统计学意义(P<0.05)。
表1 术前与末次随访Lyscholm、IKDC膝关节评分比较(±s,分)
表1 术前与末次随访Lyscholm、IKDC膝关节评分比较(±s,分)
分类 术前 末次随访P Lysholm评分60.96±1.52 86.31±1.17 0.00 IKDC评分61.27±1.60 86.92±0.93 0.00
2.2 随访 术中无血管、神经损伤,创口均一期愈合。26例患者均获随访,随访4~17个月(平均12个月)。①术后3个月随访,5例发生轻微疼痛,6例发生轻度肿胀。1例膝关节活动受限,随行局麻下手法松解;2例患肢膝关节不稳,Lachman试验(+),前抽屉试验(+),随行关节镜下前交叉韧带重建术;余患者膝关节活动度正常,均达120°以上。所有患者伤口愈合良好,无因放疗而引起的并发症及未出现严重的术后并发症,如细菌或病毒感染、深静脉血栓形成等。末次随访,1例出现疼痛,2例出现轻度肿胀。所有患者膝关节活动度均正常,达120°以上。②术后3个月MRI复查均无复发;术后1 a随访,20例患者复查MRI,1例在内侧半月板处发现复发,影像学复发率为5%,但患者膝关节活动度正常,无关节疼痛及肿胀,随再次行关节镜下膝关节滑膜清理术。余患者在MRI表现上无复发现象。
3.1 弥漫性PVNS的治疗 PVNS是一种发病率较低的良性关节内疾病,以滑膜组织慢性渐进性增殖为特征。患者感染后复发风险较高,预测复发率的因素不能确定[2]。治疗方法包括开放式或关节镜滑膜切除术。关节镜下滑膜切除术患者恢复快,并发症较少,患者耐受好。开放式滑膜切除术可造成关节僵直,疼痛及恢复时间长,特别是膝关节部位。然而,两种手术方式的复发率相对较高,范围为8%~46%[3]。因此,膝关节弥漫性PVNS单独关节镜下治疗效果并非令人满意。Flandry等[4]报道23例弥漫性PVNS患者行关节镜下滑膜全切除术有8%的复发率。赵金忠报道32例弥漫性PVNS患者行关节镜下滑膜全切除术,术后随访13~47个月,末次随访,MRI复查有1例复发,影像学复发率为4.35%[5]。黄东生等[6]报道32例PVNS患者行关节镜下滑膜切除术治疗,平均随访12.6个月,有1例在术后3个月复发。Ogilvie-harris等[7]报道应用关节镜下全滑膜切除术治疗11例弥漫性PVNS患者,有1例复发,复发率为9%。然而他们排除了膝关节后窝有病变的患者。这可能会和关节镜下滑膜切除术联合放疗产生相似的结果。
3.2 关节镜与传统手术比较 关节镜下滑膜切除术应用关节镜刨削刀清理膝关节滑膜,顺序依次为髌上囊、内外侧间沟、膝关节前室、膝关节内外侧间隙、髁间窝及膝后室。王湘达等[8]和顾强荣等[19]各自报道与传统的开放性手术相比,关节镜手术具有明显的优点:①手术切口小,对组织损伤小,肿胀较轻且消退早,痛苦少,可早期进行功能锻炼,避免关节粘连引起的功能障碍。②在不加重关节损伤的情况下,彻底切除病变组织。对开放手术难以到达的关节囊后部病变也可完全清除。③对于术后粘连引起的功能障碍,关节镜手术能够完全松解,彻底改善关节的活动范围。④手术创面出血少,避免术后关节内血肿及其引起的关节粘连和功能障碍。⑤对于手术效果不理想的患者,可以再次手术,而不会增加关节创伤。
膝关节PVNS的最后途径可导致全关节破坏,如不及时治疗最终需关节置换术。特别对于这些年轻的患者,应避免这种情况发生。膝关节弥漫性PVNS应用关节镜下滑膜切除联合放疗复发率较低,术后功能恢复较好,可替代开放式滑膜切除术。
3.3 放疗在PVNS的应用 尽管随机临床试验还没有证实放射性元素滑膜切除术的有效性,但在一些国家,放射性元素滑膜切除术应用于临床性风湿病学已经50 a了。最基本的目标人群是膝关节有慢性炎症的类风湿关节炎患者[9]。在PVNS病例中,与单独的外科切除相比较,滑膜切除术后辅助外照射或关节内注射放射性元素钇-90治疗取得了更好的效果。
放疗通常作为恶性肿瘤的一种辅助性治疗,但部分已经应用于PVNS滑膜切除患者。更进一步说,PVNS患者应用放疗的数量少,没有得出肯定的结论[10]。使用本文描述的剂量及级数显示放疗效果较好且没有显著并发症。Ustinova等[11]规定了放疗的累积联络剂量是1 600~2 000 cGY。
很少有文献报道应用低剂量外照射束治疗弥漫性PVNS。该技术涉及在关节水平应用3 000~4 000 rad肢体整个周径的治疗。尽管平均术后恢复较长,但大部分患者得到明显的改善,无放疗并发症发生。也有学者报道对软组织、骨骼或关节放疗的长期效果有二次发生癌症的风险。因PVNS是一个良性疾病,低剂量放射治疗应慎重考虑[7]。范志军等[21]报道5例PVNS患者术后行放疗,5例均无复发,关节功能良好,无放疗相关并发症。纳入此次研究的患者长期随访,也没有发现与放疗相关的并发症。
3.4 MRI在膝PVNS诊断中的价值 传统X线和CT检查能显示其骨质改变,但对滑膜及关节内结构的病变显示欠佳。MRI具有较高的软组织分辨率,能充分显示PVNS的组织成分[12]。MRI对PVNS的诊断具有重要的意义,其可以显示病变的范围,关节软骨及骨质破坏程度。MRI多方位的成像可清楚地显示病变与关节囊的关系,多序列的成像可清楚反映出病灶内不同的组织成分,包括含铁血黄素、脂肪、纤维组织和关节积液。Kottal等[13]第一次描述MRI在PVNS病变中的特征性影像学表现:T1、T2加权像上表现为低密度信号区,并认为与病变组织中含铁血黄素沉着和脂质有关[5]。MRI对PVNS术前的治疗方案及术后的复发判断具有重要价值,是诊断PVNS最敏感的方法。
在此次关节镜下滑膜切除联合外照射治疗膝关节弥漫性PVNS患者中,末次随访,有1例影像学复发,影像学复发率为5%。与单独应用外科治疗相比,显著地降低了复发率。此外,Blanco等[14]报道22弥漫性PVNS患者行关节镜下膝关节前室滑膜切除术加外照射(2 600 cGy)治疗,19例患者获得好及优良的结果,有3例复发,复发率为14%。此关节镜下滑膜切除未对膝关节后室做清理,所以复发率稍高,但优于单独的外科治疗效果;王晓旭等[15]报道14例膝关节PVNS患者行关节镜下滑膜切除结合放疗,随访10~45个月,未发现复发病例,未见放疗并发症。肖砚斌等[16]报道10例复发性PVNS患者行外科加放疗,随访3~65个月,所有患者局部无复发。放疗期间相关并发症:关节周围肿胀、轻度放射性皮炎;远期主要并发症:射野皮肤色素沉着、无放射性骨关节或神经血管损伤。唐尚权等[17]报道了6例采用关节镜下滑膜切除及放疗治疗膝关节PVNS患者,全部患者均获随访,时间18~107个月,平均51.4个月,无复发及关节功能障碍。对于色素沉着绒毛结节性滑膜炎术后常规行放射治疗可以避免复发且无明显并发症发生。王洪等[18]报道26例采用关节镜下滑膜切除术联合术后放射治疗膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎患者,所有患者均获得随访,随访时间12~40个月,平均29.5个月,术后未见复发及放射性治疗并发症;Lysholm评分术前与术后相比,差异有统计学意义。许树森等[20]报道14例采用关节镜下滑膜切除术联合术后放射治疗膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎患者,14例患者中有9例获得6~60个月随访,平均44个月;其中1例复发,8例关节功能比对侧膝关节稍差,但较术前明显改善。因此,关节镜下滑膜切除术联合术后放疗是治疗膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎的有效方法。
综上所述,MRI是诊断PVNS的最敏感的方法,可根据患者的临床表现和MRI特异的影像学特征,需找PVNS的早期诊断依据。关节镜下滑膜切除术具有手术切口小,恢复快,对组织损伤小且可早期进行功能锻炼等优点,但关节镜下清除所有病变的滑膜需要一定的技术要求,术后辅助低剂量外照射有助于提高疗效,降低术后复发率。因此,关节镜下滑膜切除加术后辅助的外照射治疗是治疗弥漫性PVNS的有效方法。
[1]张国宁,王友.膝关节评分标准的评估[J].中华外科杂志,2006,44(12):1141-1143.
[2]Adem C,Sebo T J.Recurrent and nonrecurrent pigmented villonodular synovitis[J].Ann Pathol Dec,2002,22(6):448-452.
[3]Kat S,Kutz R.Radiosynovectomy in pigmented villonodular synovitis[J].Nucl Med,2000,39(7):209-213.
[4]Flandry F C,Hughston JC,Jacobson K E,et al.Surgical treatment of diffuse pigmented villonodular synovitis of the knee[J].Clin Orthop,1994,(300):183-192.
[5]赵金忠.弥漫性色素沉着绒毛结节性滑膜炎的关节镜治疗[J].中华骨科杂志,2004,24(3):162-166.
[6]黄东生,陈志学,杜恒琛.关节镜手术治疗膝关节色素沉着绒毛结节性滑膜炎[J].中国矫形外科杂志,2010,18(11):956-957.
[7]Ogilvie-Harris D J,McLean J,Zarnett M E.Pigmented villonodular synovitis of the knee.The results of total arthroscopic synovectomy,partial,arthroscopic synovectomy,and arthroscopic local excision[J].J Bone Joint Surg Am,1992,(74):119-123.
[8]王湘达,吕成昱,王英振.膝关节复发性色素沉着绒毛结节性滑膜炎的关节镜治疗[J].中华骨科杂志,2004,24(3):174-176.
[9]Franke C.Value of radiosynovectomy in rheumatology and orthopedics[J].Schweiz Med Wochenschr,2000,130(12):77-83.
[10]Shabat S,Kollender Y,Merimsky O,et al.The use of surgery and trium90 in the management of extensive and diffuse pigmented villonodular synovitis of large joints[J].Rheumatology(Oxford),2002,41(10):1113-1118.
[11]Ustinova V F,Podliashuk E L,Rodionova SS.Combined treatment of the diffuse form of pigmented villonodular synovitis[J].Med Radiol,1986,31(12):27-31.
[12]Bahiri R,Hassikou H,Amine B,et al.Pigmented villonodular synovitis[J].Presse Med,2005,34(12):649-650.
[13]Kottal R A,Vogler J B.Pigmented villonodular synovitis:a report of MR imaging in two cases[J].Radiology,1987,163(6):551-553.
[14]Blanco CE,Leon H O,Guthrie T B.Combined partial arthroscopic synovectomy and radiation therapy for diffuse pigmented villonodular synovitis of the knee[J].Arthroscopy,2001,17(11):527-531.
[15]王晓旭,廖瑛,黄华扬,等.关节镜结合放射治疗膝关节色素沉着绒毛结节性滑膜炎[C].//2005国际内镜医师学术大会论文集.2005:172-174.
[16]肖砚斌,许建波,杨毅.手术联合体外放疗治疗复发性色素沉着绒毛结节性滑膜炎的初步探讨[J].中国骨肿瘤病,2004,3(6):341-343.
[17]唐尚权,杨述华,陈永忠.手术联合放疗治疗色素沉着绒毛结节性滑膜炎[J].实用骨科学杂志,2006,12(4):367-368.
[18]王洪,孟春庆,王小红.关节镜滑膜切除术联合放射治疗膝关节弥漫型色素沉着绒毛结节性滑膜炎[J].中国骨肿瘤病,2011,6(12):345-347.
[19]顾强荣,王黎明,桂鉴超.关节镜下治疗膝关节弥漫性色素沉着绒毛结节性滑膜炎的疗效分析[J].医学研究生报,2009,22(8):826-829.
[20]许树柴,杜建强,袁凯.手术联合放疗治疗膝关节弥漫性色素沉着绒毛结节性滑膜炎[J].中华关节外科杂志(电子版),2012,6(5):785-789.
[21]范志军,张苏国.色素沉着绒毛结节性滑膜炎术后放疗疗效观察[J].临床医药实践,2013,22(11):872-873.