累及双侧下颌骨Garrè’s骨髓炎1例

高攀 王晓毅 宣鸣 马向瑞 常征 熊升华

1.口腔疾病研究国家重点实验室 华西口腔医院头颈肿瘤外科（四川大学），2.四川大学华西医院病理科，成都 610041

Garrè’s骨髓炎最早被Garrè定义为特殊的骨质紊乱性疾病，其在1893年报道过1例发生在胫骨的病例。Garrè’s骨髓炎由低毒力的感染刺激引起，特征是慢性非化脓性骨髓炎合并增生性骨膜炎[1]。颌骨感染的来源包括牙体龋坏引起的根尖周炎、牙周炎、骨折、非牙源性感染。Garrè’s骨髓炎大多数发生在继发于牙源性感染的年轻患者，常累及单侧下颌骨体部[2-4]。同时发生在双侧下颌骨的Garrè’s骨髓炎罕见，四川大学华西口腔医院头颈肿瘤外科收治1例双侧下颌骨Garrè’s骨髓炎，现报道如下。

1 病例报告

患者，男性，20岁，2014年3月5日因无明显诱因出现下颌肿胀疼痛以“双侧下颌骨骨肉瘤”收入院（图1A）。患者否认全身系统疾病史，否认外伤史，于5个月前开始出现双侧下颌疼痛，尤其是左侧前磨牙区疼痛较为剧烈。最初患者就诊当地医院行牙片检查，诊断为D5根尖周炎伴颌骨骨髓炎，但由于患牙完整，牙周组织健康，牙髓活力测试正常，未采取侵袭性治疗，予以甲硝唑、头孢菌素及非甾体类抗炎药治疗，患者的肿痛症状未见改善。为求进一步治疗，患者1个月前就诊四川大学华西口腔医院颌面外科门诊，行锥形束CT（cone beam CT，CBCT）及三维重建检查显示：双侧下颌骨密度减低，边界不清，局部骨皮质不连续，双侧下颌骨颊舌侧骨皮质外发现骨膜反应（图1B、C、D）。血常规及生化检查未见异常。初步怀疑骨肉瘤，收治入院。为进一步了解病变性质及全身情况，随后接受了正电子发射计算机断层显像（positron emission computed tomography，PET）-CT检查。PET-CT显示患者双侧下颌骨的标准摄取最大值高达9.0（图2）。颏部病变活检未见脓性分泌物及坏死组织，病变组织的常规病理及免疫组织化学检查显示：间质组织排列紊乱，伴有密集的淋巴细胞及浆细胞浸润（图3A），中性粒细胞少见；S100、CD1a及结核抗酸染色表达均为阴性（图3B、C、D），故排除Langerhan’s组织细胞增生症和结核。最终诊断为双侧下颌骨Garrè’s骨髓炎。术前静脉滴注头孢曲松1.0 g，每天1次，连续3 d，随后于全身麻醉下，经颏下入路刮出双侧下颌骨增生的骨质及肉芽组织。术后继续静脉滴注头孢曲松1.0 g，每天1次，连续7 d，口服盐酸米诺环素100 mg，每天2次，连续7 d。术后伤口愈合良好，术后病理符合慢性骨髓炎，与术前活检一致。术后4个月电话随访，患者下颌肿痛症状得到明显改善。

图 1 患者术前检查Fig 1 Preoperative examination of patient

图 2 患者PET-CT检查Fig 2 PET-CT of patient

图 3 病变组织的组织学检查和免疫组织化学检查Fig 3 Histological and immunohistochemical examination of lesion

2 讨论

绝大多数Garrè’s骨髓炎是由下颌磨牙的根尖周炎以及智齿冠周炎引起[5]，常累及单侧下颌骨，双侧下颌骨同时受累的病例非常罕见。Eversole等[6]曾总结过Garrè’s骨髓炎的鉴别诊断要点。1）局部骨质膨隆引起面型不对称；2）组织病理学证实良性的骨膜下纤维成骨病变；3）继发于感染、创伤或其他刺激；4）去除多余骨质后骨质能够全部或部分重塑。对于影像学表现的此类型病变应进行骨活检，以排除其他类型的疾病，如：婴儿骨皮质增生症、尤因肉瘤、成骨性肉瘤、家族性巨颌症、组织细胞增生症等。尽管很多文献报道过此疾病，但对其病因以及病情反复的原因知之甚少。其细菌培养阳性率低，病程长，内科治疗效果有限，因此其最终的治疗方法尚不明确。拔除病变区患牙、牙髓治疗、全身应用抗生素下进行外科手术被广泛用于治疗该疾病[7-8]，对于局限的病变通常能获得良好的治疗效果及预后。

本文病例具有以下特点：1）患者病因不明，病变区域无龋坏、慢性牙周脓肿以及创伤史，提示还有其他途径或者不典型的不易察觉的轻微感染，给疾病一开始的诊断带来了困难；2）病变范围广泛，累及双侧下颌骨，较罕见，单纯临床判断易造成误诊；3）辅助检查结合了CBCT、PET-CT、病理学及免疫组织化学检查，明确了诊断并避免了误诊；4）治疗彻底清除病变组织，包括增生的骨组织和肉芽组织，结合应用足量抗菌药物取得了较好的治疗效果。

对于Garrè’s骨髓炎的病因及病理机制仍需进一步研究。在治疗类似本病例报道的双侧下颌骨弥漫性骨密度减低伴骨膜反应病变之前，辅助影像学、病理及免疫组织化学检查以鉴别下颌骨的恶性肿瘤是必要的。本病例患者的手术及相应抗生素治疗短期效果较好，但其远期预后仍有待进一步观察。

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