青少年特发性脊柱侧凸学校筛查的进展及意义

徐锡明，魏显招，王传锋，李 明

脊柱侧凸是指冠状位X 线片(站立位)上Cobb角＞10°的脊柱畸形。特发性脊柱侧凸(idiopathic scoliosis，IS)是一种排他性临床诊断，需要排除继发于小儿麻痹症、脊柱肌肉萎缩、大脑性麻痹、马凡综合征、Ehlers-Danios 综合征和软骨发育不全等疾病导致的侧凸畸形［1］，尤其要排除先天性脊柱侧凸。先天性脊柱侧凸指脊柱在胚胎时期出现脊椎的分节不完全、侧椎体发育不完全或者混合有上述2 种因素，造成脊柱两侧生长不对称，从而引起脊柱侧凸。往往同时合并其他畸形，包括脊髓畸形、先天性心脏病、先天性泌尿系畸形等，一般在X 线片上即可发现脊椎发育畸形。其中年龄10～18 岁的患者为青少年特发性脊柱侧凸(adolescent idiopathic scoliosis，AIS)。AIS 是较常见的青少年疾病，发生率为2%～3%［2-3］，由于AIS 不仅可以影响青少年体型发育，导致心理问题，同时亦可以致畸致死，例如引起肺动脉高压等疾病［4］，因此，AIS 会严重影响青少年身心发育和身体健康。目前脊柱矫形手术是治疗中重度AIS 的唯一方法，但是费用高、创伤大，给青少年造成一定的心理负担和家庭经济负担［5］。如果AIS 能够早期发现，就可以采用支具治疗、矫形疗法等非手术方法延缓或者治疗该疾病［6］。因此，自1960 年开始，各个国家开始学校早期筛查AIS 的项目，本文就近30 年AIS 筛查的结果及开展AIS 筛查的意义进行总结。

1 AIS 学校筛查项目的开展

AIS 学校筛查最早由Hensinger 等［7］于20 世纪60 年代在美国特拉华州开展，随后扩展到其他地区，于80～90 年代达到高峰，我国亦有多项调查研究。其中大部分学校筛查项目是横断面研究。一项年龄和性别的病例对照研究发现，筛查并不能显著降低手术率［8］。另外一项回顾性队列研究发现，学校筛查敏感性较高，转诊率低，可以早期发现并非手术治疗AIS［9］。迄今，只有一项随机临床对照试验(randomized clinical trial，RCT)研究评价AIS 学校筛查的意义，然而，该研究仅仅入选17 名儿童，实验结果重复性需要进一步验证［10］。因此，目前尚缺乏大规模RCT 研究和前瞻性队列研究来评价学校筛查的意义。

1.1 AIS 的筛查工具

目前脊柱侧凸筛查的工具有向前弯曲实验(forward bending test，FBT)观察有无剃刀背脊柱畸形，躯干旋转角度(angle of trunk rotation，ATR)，莫尔图像法，激光扫描仪或矩形结构光三维重建法等［11-12］。其中，最常用的筛查手段是FBT 和ATR，患者向前弯腰，用测斜仪读出ATR 值。根据文献［13-21］报道(见表1)，1977 至今的36 项大规模筛查项目有22 项(61%)研究仅采用FBT 作为筛查手段，有8 项(22%)研究采用FBT/ATR 双筛查手段，3 项(8%)研究采用FBT/ATR 和莫尔图像3 种筛查手段，2 项(6%)日本研究采用莫尔图像和低剂量射线作为筛查手段，1 项(3%)筛查采用FBT 和莫尔图像法。自90 年代以来，FBT/ATR 正成为筛查的主要手段。其中，转诊至专科进行X 线片确诊的ATR 筛查标准是4°～15°，采用莫尔图像转诊的最低标准为5 mm 或者2 条线移位。莫尔图像又称云纹图，为基于周期性光栅所获得的图像，可以敏感捕捉物体细小的转动和变形。早在1979 年，Willner等开始利用莫尔图像对脊柱侧凸进行检查，建立莫尔图像的非对称性与Cobb 角之间的关系。在脊柱侧凸患者背部凹陷的部位莫尔条纹扭曲变形，而在背部凸出的部位莫尔条纹显示清晰。背部对称与否是衡量脊柱侧凸的主要标准，因此，在分析莫尔图像时，首先是提取和分析背部中心线，然后采用不同的算法，找出莫尔图像和脊柱畸形之间的关系。目前，研究者可以利用激光扫描仪对背部直接扫描，建立背部三维模型。利用激光扫描仪获得人体背部信息:肩膀角度差异，左右肩胛骨间角度，腰部两侧高度差异程度和隆椎到骶骨垂线的距离。然后利用支持向量机建立三维模型。利用三维重建，可以确定脊柱的位置，然后利用每块椎骨的偏离位置，提取特征值对脊柱侧凸进行判别。然而由于操作较为复杂、价格昂贵，其大规模应用受到限制。目前，尚未有筛查采用光线三维重建技术［14］。随着结构光重建开展，未来有可能将三维重建技术作为更加有效的筛查手段，提高筛查的敏感性和阳性预测值，降低转诊率。

(续)

1.2 目标人群

对于学校筛查的目标人群，尚未形成统一的标准，但是倾向于10～12 岁的儿童［15-16］。在36 项学校筛查项目中，11 项(31%)研究入选儿童年龄为8岁或者更低，17 项(47%)研究入选儿童年龄为9～11 岁，3 项(8%)项入选儿童年龄＞12 岁，有5 项(14%)研究未提供入选儿童详细年龄信息。其中，有3 项学校筛查仅入选女孩。一般认为，女孩月经初潮以后，脊柱侧凸发展和发生率会降低，而之前处于生长高峰期，是脊柱侧凸发生和进展的危险期［17-18］，然而，最近一项长期随访研究发现，即使度过危险期，仍有部分儿童出现脊柱侧凸［9］。

1.3 随访

关于学校筛查后的随访，目前各项研究还欠深入。17 项(47 %)研究未提供随访的信息，14 项研究仅随访诊断为AIS 的儿童，5 项研究随访＞1 年，其中仅有2 项研究随访筛查儿童至骨骼发育成熟。由于大部分研究缺少随访或者仅仅随访AIS 患者，因此，绝大部分筛查的结果以报告侧凸时间发生率为主;早期筛查阴性的儿童未行进一步随访，因此尚不能排除儿童新发侧凸，同时可能会降低侧凸筛查的阳性预测值。日本一项5 年随访筛查发现，11～14 岁儿童侧凸发生率为0.87%(女孩1.60%，男孩0.14%)。同时随着年龄增长，侧凸发生率也大大增加。女孩侧凸发生率从0.78%(11～12 岁)增加到2.51%(13～14 岁)，男孩侧凸发生率从0.04%(11～12 岁)增加到0.25%(13-14 岁)［3］。同时，研究者发现，男孩侧凸程度较轻(Cobb 角＜20°)，一般不需要手术治疗。在11～14 岁儿童中，女孩Cobb角＞20°占0.60%，男孩中仅有0.03%。女性和男性总体发生率之比为11∶1，在11～12 岁发生率之比为17∶1，13～14 岁发生率之比降至10∶1。香港一项回顾性青少年侧凸筛查纳入157 444 名儿童，随访时间为10～19 岁［9］。侧凸总体发生率为2.49%(Cobb 角＞10°、Cobb 角＞20°、Cobb 角＞30°的发生率分别为2.40%、1.39%、0.23%)。男女发生率之比为2.7，4.5 和8.1(Cobb 角＞10°、Cobb 角＞20°、Cobb 角＞30°)。筛查群体的总体治疗率为0.33%，其中接受支具治疗的为0.28%，接受手术的为0.02%，同时接受支具和手术治疗的为0.04%。女性和男性接受治疗的比例为8.4∶1。

1.4 学校筛查特异性、有效性和阳性预测值

迄今，只有2 项学校筛查项目进行长期随访，1999 年美国罗切斯特研究［19］和2010 年中国香港研究［9］(见表2)。也只有这2 项研究报道学校筛查的敏感性和阳性预测值。罗切斯特研究采用FBT/ATR 筛查手段，随访至青少年骨骼发育成熟，脊柱侧凸＞20°的阳性预测值是17.4%，敏感性是64.0%，转诊率为4.1%。香港的研究进一步采用莫尔图像法作为第2 步筛查手段，莫尔图像位移＞5 mm的转诊至专科检查。脊柱侧凸＞20°的阳性预测值和敏感性分别是43.6%和88.1%，转诊率为2.1%。香港研究较罗切斯特研究学校筛查的有效性显著提高(阳性预测值和敏感性均大幅提高)，并且转诊率降低。一方面可能是样本量明显增加，另一方面筛查手段采用更加敏感的莫尔图像法。其他采用ATR 和莫尔图像作为筛查方法研究的阳性预测值为3.0%～10.8%，转诊率为3.0%～8.4%。香港AIS 学校筛查项目开展是十分有效的，能够将早期AIS 患者筛选出来，早期干预，同时降低转诊率，减少儿童射线照射。日本2 项采用低剂量射线筛查的研究阳性预测值为64%和24.2%，转诊率为0.3%～1.0%，也取得了良好的临床效果，提高筛查的阳性预测值，降低转诊率，但是，低剂量射线可能带来的危害限制了其大规模应用，因此，无创的筛选手段仍是主流。

表2 AIS 学校筛查有效性和转诊率Tab.2 Effectivity and transfer treatment rate of school screening for AIS

2 AIS 学校筛查面临问题

学校脊柱侧凸筛查曾备受争议，主要是由于筛查的敏感性不高，阳性预测值低至0.5% (Cobb角＞20°)［22］，导致过多儿童被转诊至专科医院接受射线照射，造成大量医疗资源浪费，并且对儿童健康可能带来不利影响。另一项挑战就是随访需要大量资金支持［23］。最近香港一项11 年随访研究报道，脊柱侧凸筛查的费用为17.94 美元/人，而加上诊断和治疗的费用达到54.63 美元/人。与之随访时间相同的罗切斯特研究也是54 美元/人［24］。2005 年新加坡的研究是14 美元/人，但是该研究未进行随访［25］。学校筛查的最终目的是减少手术率，提高患者生活质量，目前尚缺少有力的证据来证明这一点。减少手术率既与筛查的有效性相关，同时也受非手术支具治疗的疗效制约［26-27］。因此，目前需要随机对照RCT 研究进一步回答该问题。

3 总 结

AIS 学校筛查项目可以早期发现患者，及时采用非手术疗法延缓疾病进展，降低手术率。随着筛查工具的改善和进步，延长随访时间，可以增加学校筛查的敏感性和阳性预测值，同时降低转诊率。学校筛查可以提供AIS 流行病学和病因学重要信息，同时，并早期为AIS 患者提供非手术治疗。但是，需要进一步RCT 研究探究学校筛查的有效性，探究临床益处和经济投入之间的关系。

［1］Sud A，Tsirikos AI.Current concepts and controversies on adolescent idiopathic scoliosis:Part I［J］.Indian J Orthop，2013 Mar;47(2):117-128.

［2］Plaszewski M，Nowobilski R，Kowalski P，Screening for scoliosis:different countries＇ perspectives and evidence-based health care.Int J Rehabil Res.2012 Mar;35(1):13-19.

［3］Ueno M，Takaso M，Nakazawa T，et al.A 5-year epidemiological study on the prevalence rate of idiopathic scoliosis in Tokyo:school screening of more than 250，000 children［J］.J Orthop Sci，2011，16(1):1-6.

［4］Dhawale AA，Shah SA，Yorgova P，et al.Effectiveness of crosslinking posterior segmental instrumentation in adolescent idiopathic scoliosis:a 2-year follow-up comparative study［J］.Spine J，2013，13(11):1485-1492.

［5］Weiss HR，Moramarco M.Indication for surgical treatment in patients with adolescent Idiopathic Scoliosis-a critical appraisal［J］.Patient Saf Surg，2013，7(1):17.

［6］Romano M，Minozzi S，Zaina F，et al.Exercises for adolescent idiopathic scoliosis:a Cochrane systematic review［J］.Spine(Phila Pa 1976)，2013，38(14):E883-893.

［7］Hensinger R，Cowell HR，MacEwen GD，et al.Orthopaedic screening of school age children:review of a 10-year experience［J］.Orthop Rev，1975，4:23-28.

［8］Bunge EM，Juttmann RE，van Biezen FC，et al.Estimating the effectiveness of screening for scoliosis:a case-control study［J］.Pediatrics，2008，121(1):9-14.

［9］Luk KD，Lee CF，Cheung KM，et al.Clinical effectiveness of school screening for adolescent idiopathic scoliosis:a large population-based retrospective cohort study［J］.Spine (Phila Pa 1976)，2010，35(17):1607-1614.

［10］Viviani GR，Budgell L，Dok C，et al.Assessment of accuracy of the scoliosis school screening examination［J］.Am J Public Health，1984，74(5):497-498.

［11］Berryman F，Pynsent P，Fairbank J，et al.A new system for measuring three-dimensional back shape in scoliosis［J］.Eur Spine J，2008，17(5):663-672.

［12］吕东辉，顼超静，孙九爱.图像处理技术在脊柱侧弯检查中的应用［J］.生物医学工程学杂志，2012，29(4):015.

［13］Lee CF，Fong DY，Cheung KM，et al.Costs of school scoliosis screening:a large，population-based study［J］.Spine (Phila Pa 1976)，2010，35(26):2266-2272.

［14］Glinkowski W，Michoński J，Glinkowska B，et al.Telediagnostic 3D school screening of back curvatures and posture using structured light method-pilot study［J］.Stud Health Technol Inform，2012，176:291-294.

［15］Peota C.New twist on school screening［J］.Minn Med，2010，93(9):6.

［16］Hresko MT.Clinical practice.Idiopathic scoliosis in adolescents［J］.N Engl J Med，2013，368(9):834-841.

［17］Adobor RD，Riise RB，S?rensen R，et al.Scoliosis detection，patient characteristics，referral patterns and treatment in the absence of a screening program in Norway［J］.Scoliosis，2012，7(1):18.

［18］Chazono M，Soshi S，Kida Y，et al.Height velocity curves in female patients with idiopathic scoliosis［J］.Stud Health Technol Inform，2012，176:202-205.

［19］Yawn BP，Yawn RA，Hodge D，et al.A population-based study of school scoliosis screening［J］.JAMA，1999，282(15):1427-1432.

［20］黄南祺，郭峘杉，刘进，等.广州市青少年脊柱侧凸患病率调查［J］.中华流行病学杂志，2011，32(2):138-141.

［21］Suh SW，Modi HN，Yang JH，et al.Idiopathic scoliosis in Korean schoolchildren:a prospective screening study of over 1 million children［J］.Eur Spine J，2011，20(7):1087-1094.

［22］Juma AHA，Mursal AM，Mangoud AM，et al.Adolescent Idiopathic Scoliosis in School Children［J］.Saudi Med J，1989，10(3):213-215.

［23］O＇Connor S.School-based screening for scoliosis［J］.Community Pract，2012，85(2):43-45.

［24］Lee CF，Fong DY，Cheung KM，et al.Costs of school scoliosis screening:a large，population-based study［J］.Spine (Phila Pa 1976)，2010，35(26):2266-2272.

［25］Thilagaratnam S.School-based screening for scoliosis:is it costeffective?［J］.Singapore Med J，2007，48(11):1012-1017.

［26］Mahaudens P，Banse X，Mousny M，et al.Very short-term effect of brace wearing on gait in adolescent idiopathic scoliosis girls［J］.Eur Spine J，2013，22(11):2399-2406.

［27］van Loon PJ，Roukens M，Kuit JDJ，et al.A new brace treatment similar for adolescent scoliosis and kyphosis based on restoration of thoracolumbar lordosis.Radiological and subjective clinical results after at least one year of treatment［J］.Scoliosis，2012，7(1):19.