儿童甲下外生性骨疣特殊皮肤镜表现1例

凡慧,谭雨维,张伟,蔡灵龙,冯江龙,张敏

1 临床资料

患儿男,9岁,6个月前左足无明显诱因突发第3足趾远端结节,甲缘轻度突出,伴疼痛,就诊于外院,诊断为疣,冷冻治疗失败。患儿否认局部外伤史及甲沟炎病史,否认类似家族史。生长发育史:患儿生长发育正常,体重24 kg,身高147 cm,头围55 cm,智力正常。体检:系统检查无异常。皮肤科情况:左足第3足趾可见约7 mm×5 mm大小的肉色硬结节,表面粗糙,突出于甲板的远端边缘,甲板明显突起,甲床轻度受累(图1a)。正位及侧位X线片示:左足第3足趾远端趾骨的骨质增生,可见骨性肿物(图1b～1c)。皮肤镜表现为典型的树枝状血管扩张及角化过度(图2)。皮损组织病理示:表皮可见角化过度,角化不全;真皮见骨小梁形成,散在淋巴细胞、组织细胞浸润(图3)。诊断:甲下外生性骨疣。治疗:修剪趾甲后在甲床边缘予以手术完全切除肿块,术后患儿趾甲恢复正常,无复发及术后并发症。

图1a 左侧第三足趾皮疹;图1b 左侧足部正位X线;图1c 左侧足部侧位X线

图2a～2b 左侧第三足趾皮疹皮肤镜特征

HE×50; HE×100

2 讨论

甲下外生性骨疣是一种相对罕见的、疼痛的、良性的骨性突出。最早由Dupuytren于1847年描述了末节趾(指)骨甲下外生骨疣的疾病［1］,指出它是一种牢固附着于末节趾(指)骨的良性增生性骨软骨瘤,第1足趾是最常见的受累部位。该病可以发生在任何年龄,但通常发生在20～30岁人群中［2］。临床表现为单发小的、疼痛的、粉色或肤色的硬结节,突出于甲板的远端边缘,随甲下外生性骨疣的生长,甲板被提起并与下面的甲床分离,导致甲畸形。患者常自觉疼痛,严重者会影响学习和日常生活。该病病因仍不清楚,许多因素与甲下外生性骨疣的形成有关,包括慢性感染、创伤、遗传异常、肿瘤和软骨囊肿活化［3-4］。

X线检查及组织病理检查是诊断甲下外生性骨疣的重要手段。最新研究显示,皮肤镜检查也是识别该病的重要工具［5］。仅通过临床表现容易导致本病的误诊和延诊,在一项研究中,延迟诊断的发生率约为10%,超过10%的患者患有趾甲营养不良［6］。X线检查虽然是一种非侵入性检查,但在早期表现不典型。组织病理检查是诊断该病的必要手段,但其作为一种有创检查,许多患儿无法配合,且可能因为误诊忽略完善该检查。皮肤镜作为一种无创检查手段,越来越多地应用于甲病的早期诊断与鉴别诊断。查阅资料发现,国内尚无甲下骨疣皮肤镜描述的报道。国外研究显示,甲下骨疣的皮肤镜特征中,血管扩张最常见(70%),其次是角化过度(60%)、甲松脱(40%)和溃疡(30%)［7］。皮肤镜可用于甲下外生性骨疣和其他甲病(如甲周疣、甲下化脓性肉芽肿、甲下血管球瘤、甲下鳞状细胞癌、甲营养不良和甲下黑素瘤)的鉴别［8］。甲周疣皮肤镜主要表现为疣状增生,表面角化粗糙及点状血管;甲下化脓性肉芽肿通常表现为无结构的出血性红斑区;甲下血管球瘤主要表现为甲襞近端可见蓝紫色斑点;甲下鳞状细胞癌皮肤镜表现为甲红线、不规则血管及片状出血;甲营养不良皮肤镜表现为甲板规则的斑片及裂隙;甲下黑素瘤皮肤镜表现为棕色至黑色纵行不规则条纹,Hutchinson征阳性。

本例皮肤镜表现为明显的血管扩张及角化过度。与甲下外生性骨疣常见的皮肤镜血管扩张不同,本病例主要表现为树枝状血管扩张,是一种较罕见的皮肤镜血管表现。皮肤镜下血管扩张可见于多种疾病,树枝状血管较常见于基底细胞癌。本团队既往报道过1例甲下骨疣的皮肤镜下“红珊瑚”血管扩张模式［9］,及1例皮肤镜下网状血管扩张模式［10］。皮肤镜检查为甲下外生性骨疣提供了新的可靠的术前诊断标准。

甲下外生性骨疣首选治疗为手术治疗,保守治疗一般无效。手术治疗的主要目的是去除正常骨组织边界的外生骨以防止复发,并通过保护甲床和甲母质避免甲畸形,手术成功率为90%。研究显示,大约53%患儿复发与肿瘤切除不充分相关［11］。该患儿手术后随访半个月,皮疹无复发。