慢性病儿童家庭弹性干预的范围综述

任丽亚 王宇鑫 陈美佳 董超群

(温州医科大学护理学院,浙江 温州 325035)

近年来,我国儿童慢性病患病率逐年攀升,据统计目前大约有10%～20%的儿童患有慢性疾病[1]。研究显示,大部分慢性病儿童存在疾病负担加重[2]、心理行为问题增加[3-4]、生活质量受损[2]等情况。《“健康中国2030”规划纲要》[5]提出应开展慢性病儿童的心理行为问题的健康干预以促进儿童心理健康。随着积极心理学的发展,家庭弹性受到众多学者的青睐。家庭弹性是指慢性病儿童家庭有效应对疾病挑战,并恢复到原先的家庭功能水平且变得更加强大的能力。家庭弹性可以通过发挥家庭内外部资源和家庭优势来缓解慢性病等风险因素对儿童的消极影响[6],促进慢性病儿童的生活质量和心理行为适应[7]。家庭弹性干预是指通过一系列措施建立和培养家庭优势及家庭资源,从而减少家庭风险和脆弱性,促进家庭从逆境中复原[8]。研究显示,家庭弹性干预可以促进慢性病儿童的家庭和社会支持[9]、改善慢性病儿童的身心健康水平[10-12],提高家庭的整体功能和发展能力[13]。因此,家庭弹性干预对于促进慢性病儿童及其家庭的健康发展至关重要。鉴于此,本范围综述旨在对国内外相关文献进行审查,总结针对慢性病儿童家庭的家庭弹性干预内容要素、干预形式、结局指标类型,分析该领域研究现存问题及未来方向,为构建中国本土化的慢性病儿童家庭弹性干预方案提供借鉴。

1 资料与方法

以2019年12月澳大利亚乔安娜布里格斯研究所(joanna briggs institute,JBI)[14]发布的范围综述指南为指导框架。

1.1确定研究问题 根据“PCC”原则[15]明确研究对象(participants):慢性病儿童及其家庭成员。研究概念(concept):采用Walsh的家庭弹性模型理念,即家庭弹性是家庭在面临重大挫折或危机时促进家庭功能复原并使其更加强大的特征[5];家庭弹性干预即通过加强家庭信念系统、调整家庭组织模式和改善家庭沟通过程建立和发展家庭优势,并调动家庭内外部资源,以促进家庭复原和适应的一系列措施[5,8]。研究情境(context)儿童罹患慢性病。确定范围综述主要的研究问题为:(1)慢性病儿童家庭弹性干预的具体内容(干预内容要素、方式、时间、频率、结局指标)有哪些?(2)慢性病儿童家庭弹性干预的应用效果如何?

1.2检索策略 检索PubMed、Web of Science、Medline、Embase、Cochrane、CINAHL、PsycINFO、ProQuest、MedNar、中国知网、万方、中国生物医学数据库(CBM)、维普、中国台湾学术文献数据库等14个数据库建库至2022年2月24日的相关文献。检索词由多次检索后确定,中文检索词为“儿童 OR 患儿 OR 小儿 OR 青少年 OR 婴儿 OR 幼儿 OR 儿科 OR 婴幼儿”“家庭弹性 OR 家庭坚毅力 OR 家庭韧性 OR 家庭复原力 OR 家庭抗逆力OR家庭力量OR 家庭坚韧性”;英文检索词为“adolescen* OR teen* OR youth*OR child* OR infant* OR preschool child* OR minor OR pediatric OR toddler”“family hardiness OR family resilience OR family resiliency OR resilience of famil* OR resiliency of famil* OR family strength*”采用主题词与自由词结合的形式,必要时辅以文献追踪进行手工检索。

1.3纳入与排除标准 纳入标准:(1)研究对象为慢性病儿童(<18岁)和/或其家庭成员(三代以内的直系亲属包括父亲、母亲、兄弟姐妹、外/祖父母等)。(2)研究主题为家庭弹性干预,包括以家庭弹性理论框架构建干预方案的研究,或包含家庭弹性干预要素的干预研究,或评价家庭弹性干预有效性、成本效益的研究,或以家庭弹性作为结局指标的干预研究。(3)研究类型为随机对照研究(randomized controlled trial,RCT)、类实验、混合研究、质性研究等。排除标准:(1)无法提取信息。(2)非中、英文文献。(3)无法获取全文。

1.4文献筛选 将检索到的数据库文献题录导入NoteExpress去重,由2名经培训的研究者根据纳排标准进行文献筛选,主要分3个阶段进行:(1)由第一作者对标题和摘要进行初步筛选。(2)第一作者和第二作者独立完成检索和筛选全文,若遇分歧或无法判断,则与课题组内成员讨论解决差异,最终确定符合标准的文献。 (3)提取和整理数据。

1.5数据提取与分析 2名研究者分别提取数据,提取的信息包括第一作者、发表年份、国家、研究对象、样本量、研究类型、干预形式、干预措施、干预时长、干预频率、理论模型、结局指标等[16]。数据汇总和分析在Excel中完成。若遇分歧则协商解决;若意见仍无法统一,则征求课题组内成员意见。

2 结果

2.1文献筛选结果 检索数据库获得8 191篇文献,手工追踪获得3篇,去重后剩余文献7 679篇。通过阅读文献标题和摘要排除7 279篇,获得初筛文献400篇,进一步阅读全文复筛,排除380篇,最终纳入20篇文献[9,13,17-34]。

2.2纳入研究的基本特征 20篇文献分别在中国(n=7)、美国(n=6)、澳大利亚(n=4)、英国(n=2)、伊朗(n=1)等国家开展研究。研究类型包括随机对照研究(n=10)、类实验(n=6)、混合研究(n=1)、质性研究(n=1)、方案构建(n=2)。家庭弹性干预的形式包括团体(n=10)、个体(n=8)及团体+个体(n=1)等,有一项研究[22]未在文中说明其干预形式。样本量为9～1 932例,干预时长为4～30周,大多数研究的干预时长在6～8周(n=9),干预频率为60～90 min/次(n=5),每周干预一次(n=11)。随访时间为干预后即刻～10个月,多为3～6个月(n=9),其中有2项研究[22,30]未说明随访时间。

2.3家庭弹性干预的干预要素 所纳入的文献可分为以家庭弹性理论构建的干预方案及实证研究[9,17,19,22,30](n=5)和非家庭弹性理论构建的干预研究[13,18,20-21,23-29,31-34](n=15)2大类。从家庭信念系统、家庭组织模式和家庭沟通过程3方面提取干预要素,共分为:(1)家庭信念系统(n=11)[9,17,20-22,25-26,28,30-32]:1)介绍逆境和家庭弹性,将逆境视为有意义、可理解、可处理的挑战;展示患儿的基因图,强调疾病或其他逆境的经历来提高家庭信念。2)保持积极信念,做积极的事情;家庭发现和利用目前所拥有的家庭优势,强调/把握可以改变的,保持“我一定做得到”的信念。3)询问家庭信仰情况,并评估自身或家庭的信仰体系;询问患儿家长面对危机情境时希望改善的问题,引导其思考并建立应对疾病挑战的目标。(2)家庭组织模式(n=16)[9,13,17-22,24-25,27-32]:1)利用“同心圆”阐释慢性病儿童疾病诊断后家庭的结构变化和重组情况;在混乱复杂的情境下保持家庭的稳定,保持良好的生活作息和健康的生活方式;重构儿童和家庭角色并灵活调整,组织调整照顾儿童的家庭角色和任务。2)建立家长与患儿间彼此支持、合作的关系,加强亲子关系;增进家庭成员间的互相了解,合力化解冲突;尊重患儿,理解其在疾病期间的改变。3)与家庭成员建立并保持积极的治疗联盟,建立和扩展社会支持网络;介绍同病种患儿恢复良好的相关案例或现身说法;介绍相关社会经济资助项目;讨论有关健康保险、就业等事关未来发展的话题。(3)家庭沟通过程(n=20)[9,13,17-34]:1)引导家长表述患儿患病期间所遇到的问题、困难和经历,以及最需要的支持方式和内容。2)家长说出自己的心声,表达自己的情感;倾诉患儿诊断和治疗过程中的感受和担忧,邀请临床医生和资深护士为其答疑解惑;讲述家庭故事,释放不良情绪。3)介绍问题解决疗法的原则和方法;与医务人员沟通达成协调的治疗计划;审查家长发现的问题,建立问题解决框架,定义问题并将其转化为具体目标,采用头脑风暴法列出所有可能的解决方案,通过对每个方案打星标或打分的方式选出最优方案后采取行动并评估效果。

2.4家庭弹性干预的结局指标 家庭弹性干预的结局指标包括对慢性病儿童、家庭成员的干预效果评价、干预方案可行性评价以及对家庭的整体效果评价等4个方面。其中在以家庭弹性理论构建的干预方案及实证研究部分的指标包括:(1)2篇文献[9,19]涉及慢性病儿童家庭成员的效果评价,包括心理困扰[9]、创伤后成长水平[19]、照顾负担[19]等。3篇文献[9,17,19]涉及对家庭的整体评价,主要有家庭弹性[9,17,19]和家庭功能[9]。1篇文献涉及可行性评价:主要包括干预方案满意度。(2)2篇文献[22,30]仅构建了干预方案,不涉及指标评价,也未进行实证;而其中1篇文献[9]虽有设定结局指标,却未在临床进行验证。在非家庭弹性理论构建的干预研究部分中的指标有:(1)6篇文献[13,18,24,26-27,34]涉及慢性病儿童的效果评价,包括创伤后成长[18]、自杀和非自杀性自伤行为[34]、焦虑[26]、抑郁[26,34]、心理行为问题[13,24]等。(2)13篇文献[13,18,20,21,23-28,31-33]涉及慢性病儿童家庭成员的效果评价,指标有自我效能[13,20,26,31]、应对方式[20]、社会支持[20]、问题解决能力[23-24,33]、生活质量[31]、焦虑[21]、抑郁[21,23,28,33]、疾病不确定感[21]以及压力[24,32]等。(3)8篇文献[13,18,20-21,24,26-28]涉及对家庭的整体评价,主要有家庭弹性[13,18,20-21,24,27]、家庭功能[13,26-27]、家庭沟通能力[24]、家庭模糊性[28]等指标。(4)可行性评价:3篇文献[23,25,27]涉及可行性评价,包括干预方案满意度、用户接受性和可行性以及网络界面的操作性、友好性等。纳入文献的基本特征 见表1。扫二维码获取表1。

3 讨论

3.1联合家庭沟通和家庭组织等多要素开展家庭弹性干预是慢性病儿童家庭弹性干预的发展趋势 本研究所纳入的文献中除Askin等[23]、Sahler等[33]和Tompson等[34]干预方案只包含家庭沟通要素外,其余17项研究[9,13,17-22,24-32]的干预方案均为2种及以上干预要素的结合,这表明结合多干预要素的干预方案是目前慢性病家庭弹性干预的发展趋势。此外,所纳入文献的家庭弹性干预方案以家庭组织和家庭沟通这两个要素的联合应用最为广泛,其中家庭组织要素以增加社会和经济资源[9,13,17-22,24-25,27,29-30]为主,家庭沟通要素中提高情感分享[9,17,19-20,24,26-28,31-32,34]和合作解决问题能力[13,18,22-24,26-30,32-34]措施占比较大,这表明增加家庭的社会和经济资源以及促进家庭成员的情感分享和合作解决问题能力是当下家庭弹性干预的重点。一项系统综述[35]审查发现目前大多数干预措施旨在改善父母与癌症儿童之间的沟通,因而家庭沟通的改善较易实现。家庭沟通干预主要涉及信息支持、情感交流、问题解决技能等[36-37]模块,具有易操作、可实施性较强的特点[17-18,23,25],且较易在慢性病儿童家庭中开展。而家庭组织干预主要着眼于家庭支持、社会支持、情感支持等内容[38],可通过分析慢性病儿童家庭结构来建立家庭、社会支持网络,干预接受度高且易实施[17-18,25]。此外,家庭沟通可以促进家庭情感交流以及家庭成员间的相互理解,使家庭结构变得更加灵活[8],有利于促进疾病的积极适应及应对;家庭组织可以积极地调动家庭内外部资源(尤其是社会保障相关政策扶持和经济资助等宏观社会支持),有助于更有效地激发和增强家庭弹性[8]。因此,家庭沟通和家庭组织要素因其具有较强的实际可操作性和应用效果而备受青睐。尽管有学者指出构建家庭积极信念可以提升家庭凝聚力和增强家庭纽带关系,有利于促进家庭健康发展[8]。然而,所纳入的研究中家庭信念要素却较少在慢性病儿童家庭弹性干预中应用,这可能是因为家庭信念较难在短时间内建立,实际应用较为困难。未来应将家庭弹性的信念、组织及沟通要素融入到慢性病儿童家庭弹性干预方案中以实现干预方案的全面性和系统性。

3.2家庭弹性干预对改善家庭功能、促进慢性病儿童和照顾者心理健康具有积极效果和可行性 本研究审查结果显示家庭弹性干预可促进慢性病儿童家庭弹性[17-21,24]、家庭功能[13,26-27]、家庭沟通能力[24]等家庭整体功能的提高,以及有效改善儿童的心理行为,提高家庭成员的心理社会适应能力。然而,有研究[19]指出家庭弹性干预对照顾者的照顾负担改善不佳,这可能因为该项研究的干预方案并不能切实解决居家照顾者的照顾困境以及提供经济支持从而帮助其减轻照顾负担。此外,家庭弹性干预对照顾者生活质量[30-31]的改善尚存有争议,可能是因为Rosenberg等[39]研究纳入的研究对象为新诊断癌症1～10周内的儿童的父母,父母的心理压力与困扰通常在疾病诊断时期达到峰值,一般需3～6个月后下降稳定水平[40-42],而生活质量与心理困扰呈负相关[43],以致家庭弹性干预对生活质量改善效果不显著。慢性病儿童的家庭成员对家庭弹性干预方案的反馈均较积极,表现出较高的用户接受度、可行性和满意度[17,24-25,27]。今后的研究应进一步开发和发展家庭弹性干预,以期慢性病儿童或家庭成员获益最大化。尽管有学者[26]指出为所有年龄段的父母提供部分或全部干预措施均可取得积极结果,然年轻父母对干预的满意度高于年长的父母,这从侧面说明了家庭弹性干预对年轻父母的帮助更大,也更容易被接受。审查结果显示大多数研究的干预时长在6～8周,干预频率以60～90 min/次,每周干预1次为主,且以团体形式实施干预者较多。尽管 Rosenberg等[39]研究表明:RCT个体干预对慢性病家庭成员的结局改善效果较团体干预明显,然目前关于何种干预形式、时长和频率可使干预获益最大化尚无定论。因此,研究者在今后应根据干预者年龄以及临床实际构建经济、有效、接受度高的方案以增加其可行性。

3.3慢性病儿童家庭弹性干预的研究局限及未来发展方向 目前,慢性病儿童家庭弹性的干预方案还存在一些不足。(1)样本量的确定依据不明,所纳入审查的研究中只有2篇硕士论文[20,22]在正式干预前计算了样本量。而这可能会导致研究结果出现假阳性或假阴性,造成结果偏倚。今后的实验性研究应写明样本量计算依据及结果,以提高实验结果的真实性和说服力。(2)目前家庭弹性干预方案只有少数研究[9,17,19,22,30]以家庭弹性理论构建,且存在内容不够聚焦[17]、不够系统全面[23,33-34]及未突出家庭弹性特色[19]等问题。因此,研究者应基于慢性病儿童及家庭成员的实际需求,基于家庭弹性理论围绕家庭信念、组织、沟通等3个干预要素来制定家庭弹性干预方案。(3)在18项[9,13,17-21,23-29,31-34]报告了随访时间的研究中有12项[17-20,23-24,26,28-29,31-33]研究的随访时间低于6个月,无法知晓家庭弹性干预的远期效应。由于家庭弹性干预效益在数周内可能无法完全显现,今后需延长干预及随访时间以明确家庭弹性对慢性病儿童及家庭成员的长期影响,并且从时间、人力和成本效益上对家庭弹性干预进行卫生经济学评价,为实现慢性病儿童支持服务普惠化提供真实可靠依据。还有研究发现,家庭弹性干预的依从性不够。在12项[18-21,23-24,26-28,31,33-34]报告了干预的完成情况或失访情况的研究中,失访率为0～26.7%,其中2项研究报告了在未失访的人群中完成全部干预的参与率分别为58%[33]和74%[34];失访率最高达26.7%[28]。因此,如何提高慢性病儿童和家庭成员对家庭弹性干预的依从性,促进其做出行为转变并长期坚持,是未来研究需要重点关注和攻克的问题。 鉴于目前线下干预较难开展的现状,积极探索开发基于互联网平台的家庭弹性干预方案以实现线下线上资源的合理分配或将成为今后家庭干预的发展方向。

4 小结

目前,国内外的慢性病儿童家庭弹性干预方案涵盖了家庭信念、组织及沟通等要素,但构建时结合的干预要素的侧重点不一,系统全面且突出家庭弹性特点的干预方案亟待构建。家庭弹性干预的有效性和可行性得到了初步证实,但仍存在失访率较高、依从性较差等问题。同时,还需进行卫生经济学评价,增加其可推广性和临床可实施性。未来应构建多干预要素结合、系统全面,并适时开发基于互联网的家庭弹性干预方案,积极提高研究对象的参与度和干预完成度,为慢性病儿童及其家庭成员提供符合实际需求的普适性干预,促进慢性病儿童及其家庭的健康发展。