陈雪萍,张庆英,吴 毅*,王鸿武,饶文旺,李 多,欧 燕,苏少媛,刘桂敏
(1. 汕头大学医学院第二附属医院,广东 汕头 515041;2. 汕头大学医学院公共卫生与预防医学教研室,广东 汕头 515041 *通信作者:吴 毅,E-mail:wuyi202209@163.com)
孤独症谱系障碍(Autism spectrum disorder,ASD)是发生于儿童早期的,以社交、语言交流障碍、兴趣或活动范围狭窄以及重复刻板行为为主要特征的神经发育障碍性疾病[1]。调查数据显示,2018年,美国8 岁以下ASD 儿童患病率为2.27%,2020 年该数据上升至2.8%[2-3]。ASD 发病率上升,可能与ASD 实际增加、诊断标准的广泛化、公众医学意识提高以及儿童早期诊断能力提升等有关[4-6]。在治疗方面,多项研究表明,早期密集行为干预(Early Intensive Behavioral Intervention,EIBI)对ASD 患儿的症状改善具有重要作用[7-9],在降低干预成本的同时,使ASD 患儿受益最大化[10-15]。目前,对ASD 的干预方法包括应用行为分析(Applied Behavior Analysis,ABA)、父母介导的治疗或父母管理培训等[16]。基于ABA 的早期干预有助于提高ASD 患儿的认知功能、语言能力以及适应性技能[17-20]。相关研究也表明,以家庭为中心、由专家进行指导的家庭训练是提高ASD患儿社交能力的方法之一[21]。
目前,国内对ASD 患儿干预主要依赖于特殊机构训练,但机构治疗师资质和能力参差不齐,专业性不强[22],ABA 训练的应用较少,一对一密集干预时间短;专业的ABA 密集行为干预费用昂贵,普通家庭可能难以承担。因此,为了向ASD 患儿提供科学的干预并减轻家庭经济负担,由专业人士指导的、以ABA 为原则的家庭密集行为训练是一种值得探索的方法。
语言行为里程碑评估及安置计划(Verbal Behavior Milestones Assessment and Placement Program,VB-MAPP)[23]是以ABA程序及斯金纳的语言行为分析为基础的评估工具,能对ASD 患儿进行全面语言相关功能的评定以及设计或调整相关干预计划[24]。本研究采用VB-MAPP 对ASD 患儿进行里程碑评估并设置个性化干预方案,使家长了解患儿当前语言能力水平,明确患儿语言训练目标[25]。通过对家长进行培训,家长掌握相关ABA 理论知识及实操技能并实施家庭密集行为干预,探索以家长为主导的早期家庭密集行为干预对ASD 患儿提要求、命名及听者反应能力的影响,为制定家庭干预策略提供参考。
选取2020年9月-2021年12月在汕头大学医学院第二附属医院儿童康复科就诊并诊断为ASD 的2~3 岁患儿为研究对象。采用同期非随机对照试验,将ASD 患儿分为研究组和对照组。研究组入组标准:①符合《精神障碍诊断与统计手册(第5 版)》(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders,fifth edition,DSM-5)ASD 诊断标准;②年龄2~3 岁;③患儿家长自愿参与以VB-MAPP 为基础的家庭密集行为干预6 个月。排除标准:①诊断为Rett 综合征、阿斯伯格综合征、其他发育障碍性疾病及遗传代谢性疾病的患儿;②有高胆红素血症、核黄疸、缺血缺氧性脑病、癫痫等严重影响神经系统发育的疾病病史者;③父母有智力低下、癫痫等疾病病史者,有特殊遗传性疾病史者;④同时参与其他康复训练者。符合入组标准且不符合排除标准共24例。同期招募未参与该家庭模式干预的ASD 患儿作为对照组。入组标准:符合DSM-5 中ASD 的诊断标准;②年龄2~3岁;③参与其他特殊机构或早教机构培训6 个月。排除标准:同研究组排除标准。符合纳入标准且不符合排除标准的ASD 患儿共14 例。所有患儿家长对本研究方案均知情同意。本研究通过汕头大学医学院第二附属医院伦理委员会批准[伦理审批号:汕大医附二伦审科(2020-3)号]。
对照组接受为期6个月的其他特殊机构训练或早教机构培训。研究组接受以VB-MAPP 为基础的家庭密集行为干预,持续6个月。根据VB-MAPP评估结果以及患儿家庭情况,与患儿家长共同制定个性化训练方案。医院干预部分:整个家长培训及患儿训练持续6 个月,前三个月的家长培训及患儿训练每周一次,第四个月每两周一次,后两个月每月一次,每次干预时长80 min,包括40 min的治疗师与患儿一对一训练和40 min 的家长培训。家庭干预部分包含离散式回合训练(Discrete Trial Teaching,DTT)和自然情景教学(Natural Environmental Teaching,NET)。建立患儿家长微信群,家长每周上传3 个以上对患儿进行家庭干预的视频,专业医师及治疗师进行督导,对视频中出现的操作问题进行讲解并再次演示。家长培训内容见表1。
表1 家长培训教学主题及内容Table 1 Themes and contents of parent training
采用自编问卷收集患儿的性别和年龄以及家长的年龄和受教育程度。半年后,收集患儿前三个月及后三个月平均每周家庭训练时长。
于干预前及干预6 个月后,对两组患儿进行VB-MAPP 评定。VB-MAPP 由五个部分组成:里程碑评估、障碍评估、转衔评估、任务分析和支持性能力以及安置和个别化教育计划(Individualized education program,IEP)目标。其中,里程碑评估包含170 项语言和学习技能以及16 个领域,每个领域满分为5~15 分,里程碑评估满分170 分。根据评定结果,将ASD 患儿语言能力分为三个发展阶段:0~45 分为一阶水平,相当于0~18 个月龄儿童的语言能力;46~105 分为二阶水平,相当于18~30 个月龄儿童的语言能力;106~170 分为三阶水平,相当于30~48个月龄儿童的语言能力[25]。评分越高表明语言能力越好。本研究将VB-MAPP 里程碑总评分以及能够体现幼儿早期功能性语言能力的提要求、命名和听者反应三个领域作为评定指标,三个领域满分均为15分,一二三阶各占5分。
在安静整洁的评估室进行评定,由2 名经过一致性培训、具有VB-MAPP 评估资格的治疗师进行评定。视患儿具体情况,若患儿无法长时间配合,可分时段进行评定,对每名患儿的评定耗时1~4 h。于两周内完成VB-MAPP评定。
采用SPSS 26.0 进行统计分析。对人口学数据进行描述统计,正态分布的计量资料以(±s)表示,非正态分布的计量资料以[M(Q1~Q3)]表示。计数资料以[n(%)]表示,采用χ2检验。组间比较采用两独立样本t检验或秩和检验。采用多元线性回归分析ASD 患儿早期语言能力(提要求、命名、听者反应)改善的影响因素,以患儿的性别、年龄、家长年龄、家长受教育程度、前三个月及后三个月平均每周家庭训练时长为自变量,以干预前后VB-MAPP里程碑总评分、提要求、命名及听者反应评分的差值为因变量。双侧检验,检验水准α=0.05。
本研究共纳入ASD 患儿38 例,其中研究组24 例,对照组14 例。两组患儿的年龄、性别构成以及父母年龄和受教育程度差异均无统计学意义(P均>0.05),两组前三个月及后三个月平均每周家庭训练时长差异均有统计学意义(χ2=11.527、10.231,P均<0.01)。见表2。
表2 两组ASD患儿相关资料比较Table 2 Comparison of basic information between two groups
干预前,两组VB-MAPP里程碑总评分、提要求、命名及听者反应差异均无统计学意义(Z=-1.015~1.494,P均>0.05)。干预后,研究组VB-MAPP 里程碑总评分、提要求、命名及听者反应评分均高于对照组,差异均有统计学意义(Z=-4.339~-2.195,P<0.05或0.01)。见表3。
表3 两组VB-MAPP评分比较[M(Q1~Q3),分]Table 3 Comparison of VB-MAPP score between two groups
ASD 患儿性别、年龄、家长年龄、家长受教育程度、前后三个月平均每周训练时长对VB-MAPP 里程碑总评分、提要求、命名能力的影响均无统计学意义(P均>0.05)。患儿性别、年龄、家长年龄、家长受教育程度、后三个月平均每周训练时长对听者反应能力无影响(P>0.05),前三个月平均每周家庭训练时长对ASD 患儿听者反应能力的影响有统计学意义(β=1.029,P<0.05)。见表4。
表4 ASD患儿语言能力改善影响因素的多元线性回归分析Table 4 Multiple linear regression analysis of factors influencing verbal ability in ASD children
本研究结果表明,以VB-MAPP 为基础的家庭密集行为干预对ASD 患儿语言能力的提升有良好效果,经过对家长进行相关ABA 理论及实操培训,对家庭训练进行及时督导,家长在家庭中对患儿进行密集行为干预6 个月后,患儿VB-MAPP 里程碑总评分高于干预前,与王婷等[26]得出的家长理论+实操培训结合ABA 疗法对ASD 患儿有良好效果的研究结果一致。Kasari 等[27]研究表明,父母亲身实践培训组ASD 患儿在增加联合参与方面优于仅对父母进行心理教育干预组。江琤琤等[28]研究表明,联合家庭干预模式的ASD 患儿语言能力较单纯康复训练组进步明显。家长与患儿建立良好的匹配关系,陪伴时间长,能在日常自然情景中随时进行干预,如利用患儿的动机引导患儿用语言提要求,将提要求语言转化为命名,并将听者反应训练融入日常活动中,促进功能性语言的发展。经过科学合理的培训后,家长能在ASD 患儿干预中发挥更大作用。
本研究结果显示,干预6 个月后,研究组VBMAPP 里程碑总评分、提要求、命名以及听者反应评分均高于对照组。研究组接受以VB-MAPP 为基础的家庭密集行为干预,平均每周家庭干预时间多于对照组,其干预效果优于对照组。既往研究也表明,ASD 患儿干预取得最佳发展结果与更多的ABA密集干预有关[29],小于12 岁的ASD 患儿每周接受ABA 训练的时间越长,越能达到他们安置程序中的个性化目标[30]。因此,在对ASD 患儿的干预过程中,行为训练的密集程度至关重要。
本研究结果显示,前三个月平均每周家庭训练时长对ASD 患儿听者反应能力有影响。在听者反应训练中,家长能够通过肢体辅助协助患儿执行的语言行为,家长容易得到正反馈,故ASD 患儿在家庭干预中可得到更充分的听者反应训练。干预前三个月,因患儿确诊ASD 而引起的焦虑心情使得家长更有动力对患儿进行积极干预,训练时间更长,此结果进一步支持了干预时长对训练效果具有积极影响这一结论。
本研究结果显示,研究组前三个月54.17%的家长能坚持每周干预时长在20 小时以上,后三个月该数据降为37.50%,分析干预时长不足及无法维持的可能原因:①50%以上的家长受教育程度为大专以下,可能对家庭训练技能掌握欠佳;②前期家长因为焦虑而对患儿进行积极的干预,后期可能因为恒心不足或不能持续得到正反馈而有所懈怠。
综上所述,以VB-MAPP 为基础的、由家长主导进行的早期家庭密集行为干预可能有助于改善ASD患儿提要求、命名和听者反应能力。本研究局限性:①对照组样本量较小;②实验设计存在部分条件控制不严格,如两组每周家庭训练时长不同,无法比较以VB-MAPP 为基础的家庭密集行为干预与其他机构干预效果的差别;③干预后未对两组患儿进行症状学或发育学指标评估。后续研究可增加样本量,完善分组、相关评估及数据,进一步验证结果。