胆管导管内乳头状黏液瘤腹壁种植转移合并切口疝一例

陈焕德，陈明，林满洲，李啸天

广东医科大学附属医院 疝和腹壁外科，广东 湛江 524000

胆管导管内乳头状黏液瘤（intraductal papillary mucinous neoplasm of the biliary tract，IPMN-B）是一种起源于胆管上皮的胆管肿瘤，以分泌大量黏液蛋白，改变胆汁的正常排泄，导致胆管弥漫性扩张为特征，属于恶变率较高的良性病变。目前外科手术是治疗IPMN-B的首选方法，术后复发率高、总体预后好。本文回顾分析1例IPMN-B术后种植转移于切口疝并结合文献复习对IPMN-B种植的临床诊治进行探讨总结，现报道如下。

病例

患者女性，75 岁，因“发现上腹壁包块伴局部疼痛”于2022 年2 月入广东医科大学附属医院。既往因“胆管肿瘤”于2019 年9 月在外院行“左半肝切除术+胆囊切除术”治疗。术后病理提示IPMN-B，定期复查未见复发。本次入院时患者生命体征平稳，无发热、寒战症状。查体见腹壁包块位于上腹部中线（原手术切口），表面皮肤红肿，未见皮肤破溃。最大腹壁包块约4 cm×5 cm×3 cm，触及柔软，伴轻微触痛，平卧时包块缩小。完善体表超声提示腹壁混合回声，性质待确定，可见部分肠管，腹壁局部回声中断（图1）。腹部CT显示腹壁上缘呈混合实性和囊性病变，局部腹壁肌肉缺损（图2）。根据患者既往病史，进一步完善相关检查提示：白细胞6.11×109/L，降钙素原（PCT）0.177 ng/mL，C反应蛋白（CRP）10.7 mg/L，丙氨酸转氨酶（ALT）47.3 U/L，天冬氨酸转氨酶（AST）42.8 U/L；碳水化合物抗原199（CA199）105.7 U/mL，癌胚抗原（CEA）2.67 ng/mL；肝肾功能指标及电解质均在正常范围内。

图1 术前体表彩色多普勒超声：腹壁混合回声，腹壁局部回声中断（腹壁缺损）

图2 术前CT检查腹壁包块缩小，上腹壁可见一囊实性混合病变，边缘不规则

鉴于此，我们考虑患者存在“腹壁疝”可能，其中疝囊中存在部分囊实性的疝内容物。排除相关手术禁忌，于2022年2月5日进行手术。术中发现腹壁包块内含有大量脓性液体沉积。抽取部分脓液检查后，充分冲洗。可见腹直肌前方散在大量深棕色坏死组织和透明胶状组织。考虑存在IPMN-B侵犯并穿透腹壁引起腹壁脓肿，因此行腹壁脓肿引流、局部肿瘤切除术及腹壁疝修补术。术后病理报告腹壁包块内容物镜下见散在黏液上皮，瘤体细胞呈轻度异型性，符合胆管导管内乳头状黏液性肿瘤（图3），脓液培养结果阴性。患者术后5 d出院。出院后患者拒绝至肿瘤内科进一步治疗，随访至2023年3月，恢复良好。

图3 肿瘤组织病理表现（HE，×200）

讨论

IPMN-B是一种罕见的胆管系统肿瘤，2010年世界卫生组织（WHO）发布的《消化系统肿瘤分类》将其认定为癌前和早期肿瘤性病变[1]，这种疾病的临床表现通常是潜伏的，缺乏具体的临床表现。一旦确诊，应早期选择手术治疗，治愈性切除后有望长期生存。然而，术后仍然可能出现肿瘤的复发或转移[2]。此前，Lee等[3]和Kim等[4]报道IPMN-B转移的部位可以出现于胃、肺和心脏等。由于IPMN-B较为少见，没有足够的临床资料表明其复发率，且通过腹壁疝途径转移引起无菌性腹壁脓肿的报道更为罕见。

腹壁疝的病因包括诸多因素，有手术相关因素和患者自身因素。手术相关因素如切口缝合技术、伤口感染、无菌性炎症、皮下脂肪液化等都是导致腹壁疝形成的重要原因[5-6]。本例患者术前检查，提示腹壁疝形成，疝囊中存在部分囊实性混合物，不随疝内容物回纳进腹腔。我们通过影像学或炎症标志物来区分腹壁疝、腹壁脓肿与肿瘤转移复发，术前的彩超和腹部CT均提示局部腹壁缺损，可见囊实性病灶，提示占位效应：患者入院前1个月发现腹壁包块，无发热症状或炎症因子升高，且局部病灶未触及明显波动感，这是与腹壁脓肿的重要区别。术前考虑患者腹壁切口疝内的异常囊实性包块，可能为既往IPMN-B术后引起腹腔粘连致使网膜组织嵌顿、纤维钙化，避免穿刺误伤肠管组织。因此，我们选择手术探查，探查后决定在常用的腹壁脓肿清创引流术基础上，IPMN-B转移腹壁疝应同时进行腹部肿物切除及腹壁疝修补术。考虑到腹壁肿瘤及局部炎症反应，我们仅进行腹壁缺损缝合修补，并没有对腹壁疝进行补片修复，避免引起植入补片感染、异体排斥等灾难性并发症[7]。

结合本例患者的术后病理结果，我们认为由于IPMN-B术后形成了腹壁切口疝，继而发生IPMN-B转移复发于腹壁疝中，但目前关于IPMN-B的报道以个案报道为主，关于其术后转移的相关研究较少，其作为肝胆系统恶性肿瘤的前体，IPMN-B术后转移是否应行辅助化疗也暂无明确标准[8]，遂暂拟腹壁良性肿瘤处理，术后定期随诊观察。在我们的诊断中，影像学检查包括超声和CT，对腹壁疝的诊断及IPMN-B腹壁转移有一定的帮助[9]。最终确诊为腹壁转移，合并腹壁切口疝。这也提示，对于腹壁疝存在可疑疝囊内容物且有肿瘤病史的患者，应充分考虑是否同时伴有腹壁转移的可能。

综上，此例IPMN-B术后转移复发于腹壁疝的病例报道尚属首例，对于腹壁疝的疝囊中存在可疑内容物，需要结合患者的既往病史，完善彩色多普勒超声、CT等影像学检查，避免漏诊误诊，提高确诊率。