脑动静脉畸形伴发动脉瘤的出血风险因素分析及介入治疗

李星海，赵　卫，杨净松，陈　超，范宏杰，李爱华

(昆明医科大学第一附属医院医学影像科，云南 昆明　650032)

脑动静脉畸形(brain arteriovenous malformation, BAVM)伴发动脉瘤的发病率约10%～20%[1]，但病理学机制尚不明确。由于BAVM伴发动脉瘤患者有复杂的血管构筑和血流动力学特点，出血和再出血的风险高于单纯BAVM患者。本文回顾性分析BAVM伴发动脉瘤患者的临床资料，探讨出血风险因素和血管内栓塞治疗的安全性和有效性。

1　资料与方法

1.1 一般资料收集2010年2月—2017年1月我院收治的BAVM伴发动脉瘤42例患者的资料，其中男28例，女14例，年龄11～65岁，平均(41.1±12.9)岁；脑出血27例(脑实质出血18例，脑室出血6例，蛛网膜下腔出血13例)，未出血15例(首发症状为头痛9例、癫痫2例及部分神经功能缺失1例，3例为体检偶然发现)。42例患者共计48个动脉瘤，按Redekop分型[2]，Ⅰ型(畸形血管团内有动脉瘤)8个；Ⅱa型(动脉瘤位于明确的供血动脉分支内)24个，Ⅱb型(动脉瘤位于大脑动脉环及供血动脉分支以前)11个；Ⅲ型(无关动脉瘤)5个。动脉瘤平均最大径(3.2±2.0)mm。畸形血管团位于幕上25例，幕下17例；畸形血管团平均最大径(2.9±1.4)cm。静脉引流类型：仅浅静脉引流16例，深静脉或混合静脉引流26例。根据病灶大小及其是否位于功能区、深静脉是否引流进行Spetzler-Martin(SM)分级，Ⅰ级9例，Ⅱ级9例，Ⅲ级15例，Ⅳ级9例。

1.2 方法对患者于全身麻醉下行介入栓塞治疗，主要治疗策略[3]为：术前控制性将患者血压降至基础血压的70%～80%；全脑血管造影及3D-DSA明确病灶血管构筑特点、动脉瘤的Redekop分型；根据造影结果选取合适工作体位，于“空白路图”模式下采用“推注—停顿”技术缓慢推注(约120 s)Onyx胶。根据Redekop分型，对Ⅰ型动脉瘤栓塞畸形血管团的同时栓塞动脉瘤；对Ⅱ型动脉瘤未破裂出血患者，均先行动脉瘤栓塞，破裂出血患者先行栓塞责任病变；对Ⅲ型动脉瘤可先栓塞畸形血管团，动脉瘤可择期处理或不处理(视情况而定)。术后监护期间，维持患者麻醉状态并控制性减低血压，预防术后正常灌注压突破(normal perfusion pressure breakthrough, NPPB)、脑水肿及出血风险，一般Onyx胶用量<3 ml者监护24 h，3～6 ml者监护48 h，>6 ml者监护72 h。

1.3 疗效评估出院前对患者行格拉斯哥转归评分(Glasgow outcome score, GOS)评估介入治疗效果，术后3个月、6个月及1年复查DSA，观察病灶有无复发(畸形血管团100%消失为完全栓塞，畸形血管团消失80%为次全栓塞，畸形血管团消失50%～79%为部分栓塞)。

1.4 统计学分析采用SPSS 22.0统计分析软件，对性别、病灶位置、畸形血管团最大径(<3 cm和≥3cm)、SM分级(Ⅰ～Ⅱ级和Ⅲ～Ⅳ级)、引流静脉类型(单纯浅静脉和深静脉或混合静脉)以及动脉瘤类型(Redekop分型Ⅰ型和Ⅱa型为供血动脉分支后动脉，Ⅱb型和Ⅲ型为供血动脉分支前动脉瘤)采用χ2检验，以P<0.05为差异有统计学意义。

2　结果

42例BAVM伴发动脉瘤的患者中，出血和未出血患者性别、畸形血管团最大径差异均无统计学意义(P均>0.05)；病灶位于幕下、由深静脉引流或混合静脉引流以及SM分级Ⅲ～Ⅳ出血的风险高，见表1。分支后动脉瘤出血的风险高于分支前动脉瘤，差异有统计学意义(χ2=4.554，P=0.033；表2)。

42例患者中畸形血管团完全栓塞25例；次全栓塞10例；部分栓塞7例并予以术后1～3个月再次栓塞，达到次全栓塞5例和完全栓塞2例。1例患者包括Ⅱa、Ⅱb型2个动脉瘤，术中予以栓塞畸形血管团和Ⅱa型动脉瘤，Ⅱb动脉瘤因瘤体形态规整，体积较小，未予以治疗，术后第6天出现颅内出血致脑疝形成，最终患者死亡(图1)。栓塞时1例畸形血管团破裂出血，术后患者出现躯体活动障碍。2例畸形血管团较大且血肿面积较大，予以部分栓塞后立即开颅清除血肿。

表1　出血和未出血患者临床特征比较(例)

表2　动脉瘤Redekop分型分析

图1　患者男，52岁，因“间断性头痛1年余”入院　术前CT平扫(A)及血管CTA(B)提示左侧额叶血管源性病变(AVM),CTA示畸形血管团供血动脉动脉瘤(长箭)及前交通动脉瘤(短箭)，引流静脉增粗纡曲，近端可见静脉瘤(箭头)；行全脑侧位(C)、正位(D)DSA和3D重建图像(E、F)，示左侧大脑前动脉额前支远端动脉瘤(长箭)、前交通动脉瘤(短箭)；以弹簧圈栓塞远端动脉瘤(形态不规则，体积较大)，Onyx胶栓塞畸形血管团，栓塞后造影(G)见远端动脉瘤栓塞致密(箭头)，畸形血管团未显示；术后第6天患者颅内出血，头颅CT(H)示左额叶血肿，中线结构严重移位

38例介入术后经康复治疗后的患者GOS评分>4分，1例视力受损，2例有不同程度肢体功能障碍，1例死亡。对37例患者随访复查DSA，发现均无BAVM复发，且动脉瘤栓塞良好。

3　讨论

血管内栓塞治疗BAVM的临床并发症包括出血和缺血。据报道[4]，BAVM血管内栓塞治疗术后出血的发生率约3%～15%；出血原因有畸形血管团破裂、NPPB或静脉回流障碍。本组1例患者术后出血，考虑出血来源于未栓塞动脉瘤破裂。对于病灶范围较大者应进行分次栓塞，避免血流动力学改变发生NPPB。缺血发生主要来自术中血栓形成或动静脉栓塞。本组术后3例患者出现脑缺血症状，可能与患者选择、栓塞材料、手术技术以及术后护理有关。

本组发现BAVM伴发动脉瘤破裂出血的相关因素有深静脉引流或混合静脉引流、病灶位置，提示深静脉引流或混合静脉引流的幕下病灶易导致出血，与既往研究[5-6]结果相同。本组对不同Redekop分型动脉瘤进行比较，由于样本量有限，故将Ⅰ型和Ⅱa型动脉瘤统称为主要供血动脉分支后动脉瘤，而Ⅱb型和Ⅲ型统称为主要供血动脉分支前动脉瘤，发现供血动脉分支后动脉瘤出血风险高于分支前动脉瘤(P=0.033)。

有研究[7]提出BAVM伴动脉瘤的发生率约20.2%，动脉瘤破裂出血的风险约49.2%，其中血流相关性动脉瘤是导致出血的因素；同时还认为位于幕下的病灶出血风险高于幕上病灶，可能受血流动力学因素的影响，小脑的血流流速越快，对血管壁的损伤也就越严重[8]。Shakur等[9]对35例动静脉畸形患者供血动脉的血流动力学特点分析，发现伴动脉瘤的动静脉畸形供血动脉的绝对平均流速大于单侧动静脉畸形供血动脉(510.2 ml/min vs 438.4 ml/min，P=0.53)，前者血管的直径小于后者(4.0 mm vs 4.8 mm,P=0.24)；但血流对伴动脉瘤的动静脉畸形供血动脉血管壁产生的壁面剪应力(wall shear stress, WSS)明显大于后者(96.2 dynes/cm2vs 28.0 dynes/cm2，P=0.04)。根据Hagen-Poiseuille定律，WSS与血管直径成反比，与流速成正比。笔者认为，Ⅱa型动脉瘤主要为供血动脉的分支以及部分穿支血管，与Ⅱb型和Ⅲ型的供血动脉管径相比，前者的血管管径小，血流流速快；因此，Ⅱa型动脉瘤破裂出血的风险明显高于Ⅱb型和Ⅲ型动脉瘤。Redekop等[2]认为，在动脉瘤的形成机制中，动静脉畸形导致的血流动力学紊乱较供血动脉压力的影响更大。

对于BAVM伴动脉瘤患者的介入治疗，研究[10-11]发现对畸形血管团栓塞后动脉瘤的大小可减小甚至消失，提示动脉瘤的形成与动静脉畸形供血动脉有密切关系。Zhu等[12]认为，对畸形血管团内动脉瘤应先予以栓塞，而畸形血管团外动脉瘤可根据血管构筑特点进行处理。但也有学者[13-14]认为，畸形血管团栓塞后血流对瘤腔的压力急剧增高，可增加动脉瘤破裂出血风险。Gabrieli等[15]报道1例动静脉畸形伴动脉瘤行畸形血管团栓塞后，Ⅱb动脉瘤突然破裂出血。但上述观点仅局限于小样本分析，仍需更大样本证实。

本研究的不足：为回顾性分析，研究设计存在一定偏倚；样本量小，需增加样本量以增加其说服力和可比性。

综上所述，对于BAVM伴发动脉瘤的患者，如有出血需先治疗责任病灶；如未出血，无论何种类型动脉瘤均应先栓塞，且先行栓塞供血动脉分支上动脉瘤；病灶范围较大者，应分次栓塞。术前仔细评估、术中谨慎操作，防止反流、错误栓塞，术后积极控制血压等可有效减少并发症的发生，提高血管内治疗的有效性和安全性。

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