左股骨下端巨大动脉瘤样骨囊肿伴真菌感染1例



左股骨下端巨大动脉瘤样骨囊肿伴真菌感染1例

作者单位:610021 成都，解放军452医院CT室

邓亚娟,熊巧,方宏洋

[关键词]股骨；骨囊肿；真菌感染；影像分析

病例女，32岁，藏族，因左膝疼痛、肿大畸形16年余入院。患者于16年前无明显诱因出现左膝关节胀痛，行走及下蹲困难，于当地医院就诊，行膝关节切开引流术(诊治结果不详)。术后1个月，左大腿下端又发现硬质包块，无红肿痛，并进行性长大，左下肢短缩，遂来院就诊。查体：体温36.8 ℃，脉搏80次/min，呼吸20次/min，血压120/80 mmHg，心肺(-)，肝脾及全身浅表淋巴结未扪及。专科情况：跛行，左下肢较对侧短缩约12 cm，左大腿中下段及左膝关节显著肿大，距髌骨上10 cm处大腿周径约66 cm，左膝关节前外侧见一切口瘢痕，长约3 cm；左小腿上段两处面积约3 cm×2 cm皮肤溃疡，创面有少量黄色分泌物，周围可见暗黑色色素沉着。皮温正常，压痛明显，无静脉曲张。左膝关节前伸10°，屈曲20°，且内外旋转受限。可触及皮下质硬包块，大小约20 cm×20 cm×16 cm，固定不动。听诊未闻及血管杂音。左股动脉、腘动脉及足背动脉搏动可触及，左下肢感觉无异常。左踝、左足活动无异常。

X线检查：左股骨下端巨大膨胀性“皂泡样”溶骨性肿块，最大径约20.5 cm。其内骨小梁紊乱消失、骨质破坏，可见多发斑片状、片条状不规则密度增高影，周围骨质明显增生硬化，边缘清楚，无软组织肿块、骨膜增生、死骨。病变累及股骨内外髁，膨大变形。膝关节间隙可见。髌骨因肿块重叠未显示。左胫腓骨上端及股骨中下段骨质疏松。CT检查：左股骨下端呈膨胀性巨大溶骨性骨质破坏肿块，累及股骨内外髁，达关节边缘。肿块内呈软组织样密度影，其内见多发散在条片状高密度骨性不连续分隔，肿块边缘骨质轻度增生硬化，呈厚薄不一“壳状”，无骨膜增生及软组织肿块。周围脂肪间隙清晰，左大腿下段肌肉明显萎缩。左胫腓骨上端骨质疏松，无骨质破坏。影像学诊断：左股骨下端良性骨肿瘤，动脉瘤样骨囊肿可能性大。

行左大腿中段截肢术。术中和术后标本肉眼观察：左股骨下端巨大球形骨性包块，大小约25 cm×30 cm×20 cm，包膜完整，骨皮质未见明显破损，瘤周无软组织侵犯。肿块内容物呈深褐色泥沙样改变。术后病理诊断：动脉瘤样骨囊肿；囊内组织变性坏死伴真菌感染。

讨论动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cyst，ABC)又称骨膜下巨细胞瘤、骨膜下血肿，临床上不多见，合并真菌感染者更鲜有报道。ABC是一种骨组织的良性囊样病变，病因至今未明，多数学者认为由外伤等原因，导致骨骼局部血流循环障碍，静脉压增高，血管迂曲扩张，并使局部骨质呈渐进性吸收、破坏与修复等[1]。本病可见于任何年龄，但以10~20岁青少年最多见[2]，如本例发病于16岁。根据病理学研究，发病早期常呈多个大小不一的囊状骨质破坏区，故多为分叶状膨大变形，肿块边缘为壳状的骨膜骨，抑或无钙化的骨膜，囊腔内主含陈旧或新鲜出血，是本病的特征性病理改变。

ABC可发生于任何骨骼，但以四肢骨和脊椎骨多见。四肢骨病变者，通常好发于干骺端，也可见于骨干，起于骨骺板的实属罕见，故早期病变侵犯邻近骨骺板者，多不考虑ABC。病理学分期多采取Dabska及Willner等提出的分期法，根据ABC病的发展阶段，分为溶骨破坏期、活跃期、稳定期及愈合期。其发展的不同阶段，影像学表现亦不同。早期或溶骨期，最具诊断价值的影像征象是病灶的骨内边缘具有一界限清楚的硬化边。活跃期，病灶进行性溶骨性膨大，显示出最具特征性的骨膜下囊状膨胀，呈现“爆裂”样改变。稳定期，骨干外侧缘骨增生硬化明显，病灶有清楚的骨壳(约63%)或明显的骨嵴(约42%)，呈典型的“皂泡样”改变[2-4]。本例病程长，呈渐进性膨胀性增大的良性形成过程，目前影像表现与文献的稳定期特征较符合。本例伴真菌感染，结合院外16年前曾行膝关节切开引流术，考虑为开放性手术可能有继发感染所致。

发生于肢体骨端的ABC，主要应与以下骨肿瘤进行鉴别，如骨巨细胞瘤、软骨黏液样纤维瘤、软骨母细胞瘤等以及骨关节结核。

【参考文献】

[1]陈建宇,刘斯润.骨与软组织肿瘤疑难病例影像诊断[M].北京:人民卫生出版社,2009:365-366.

[2]杜湘珂,朱绍同.骨与软组织肿瘤影像诊断及鉴别诊断[M].北京:北京大学医学出版社,2007:259-264.

[3]常恒,王俭,袁明远,等.动脉瘤样骨囊肿的影像学诊断[J].临床放射学杂志,2003,22(3):210-212.

[4]梁丽宁,成官迅,张静,等.动脉瘤样骨囊肿的影像诊断分析[J].当代医学,2009,15(14):73-75.

(收稿日期:2013-11-16)

doi:10.3969/j.issn.1004-0188.2015.01.055

文章编号1004-0188(2015)01-0112-01

中图分类号R 681.8

文献标识码B

通讯作者:邓亚娟，E-mail：1772674282 @qq.com